袁永學(xué)，李勝利，張慶蘇

1 臨床資料

患者，男性，19歲，主因“發(fā)熱、惡心、嘔吐2個(gè)月余，雙上肢、左下肢活動(dòng)不利伴吞咽障礙1個(gè)月余”于2013年2月28日入河南清豐縣某醫(yī)院。2012年12月15日，患者發(fā)熱，體溫37℃，不伴盜汗、咳嗽、咳痰、咯血等癥狀，按感冒治療，未再發(fā)熱；2013年1月1日，再次發(fā)熱，逐漸加重，并伴頭痛、惡心、噴射樣嘔吐，于河南省某省級醫(yī)院就診，予對癥輸液治療，癥狀無好轉(zhuǎn)；2013年1月3日出現(xiàn)煩躁不安、胡言亂語；2013年1月6日轉(zhuǎn)至北京某醫(yī)院，考慮為腦膜炎，當(dāng)日23:00，體溫升至40℃，0.5 h內(nèi)抽搐4次，每次持續(xù)約1 min，次日，呈嗜睡狀態(tài)，治療無緩解；2013年1月14日，經(jīng)北京另一醫(yī)院會診，診斷為腦炎、結(jié)核性，予以抗癆治療，10 d后患者意識轉(zhuǎn)清；2013年1月25日后未再發(fā)熱。期間，午后低熱，體溫波動(dòng)在37～38℃。

影像學(xué)檢查：胸部CT顯示兩上肺少許硬結(jié)灶，可能存在左肺局限性肺氣腫；頭顱MRI顯示左側(cè)顳極蛛網(wǎng)膜囊腫，左側(cè)島葉表面局部蛛網(wǎng)膜下腔增寬；多次腦脊液化驗(yàn)顯示墨汁染色(-)，激活淋巴細(xì)胞(+)，白細(xì)胞總數(shù)大量，淋巴細(xì)胞94%，淋巴細(xì)胞培養(yǎng)+干擾素(A)為384，淋巴細(xì)胞培養(yǎng)+干擾素(B)為100，反復(fù)涂片找抗酸桿菌為陰性。目前，仍予抗癆治療，遺留吞咽障礙、左側(cè)肢體力弱。

神經(jīng)系統(tǒng)陽性體征：右側(cè)瞳孔直徑約3 mm，左側(cè)瞳孔直徑約2 mm，對光反射靈敏，右眼外展露白約1 mm，雙眼外展水平性眼震；右側(cè)咽反射存在，左側(cè)咽反射遲鈍；左手握力4級，左下肢踝背屈肌力4級，左側(cè)Rossollimo征陽性，左側(cè)Babinski征陽性；雙側(cè)掌頦反射陽性；指鼻試驗(yàn)穩(wěn)準(zhǔn)，輪替試驗(yàn)左手笨拙；左側(cè)下肢淺深感覺減退。診斷為：腦炎、結(jié)核性，定位于腦干和小腦。

2 吞咽障礙主訴及檢查

患者主訴進(jìn)各種黏稠度的食物均有嗆咳，以黏稠度高及量多時(shí)明顯，無食物咽部滯留感和下咽不能的表現(xiàn)，食物可咳出，口水不多，食物咽下后有喉食管返流的感覺，無燒心感。

查體：神清語利，消瘦，鼻飼，言語清晰度好，粗糙音，無流涎，閉唇有力，示齒、縮唇對稱有力，伸舌充分，左右擺舌可至口角，靈活、協(xié)調(diào)，懸雍垂居中，軟腭抬舉充分，左側(cè)咽反射遲鈍。

吞咽功能篩查：①反復(fù)唾液吞咽檢查：30 s內(nèi)可成功啟動(dòng)吞咽多于3次；②改良飲水試驗(yàn)：3 ml水放于舌前，吞咽啟動(dòng)快，伴明顯嗆咳。

電視熒光放射吞咽功能檢查(videofluoroscopic swallowing study,VFSS)：無明顯口腔期障礙，喉上提充分，會厭封閉喉口充分，未出現(xiàn)滲透及誤咽，反射性咳嗽明顯，吞咽后，見氣管前后壁鋇劑掛壁，但喉前庭和聲門下區(qū)未見鋇劑掛壁；將X線透視范圍下移至食道，進(jìn)食時(shí)，發(fā)現(xiàn)吞咽提喉時(shí)，食物自第6頸椎下緣經(jīng)食管漏入氣道，并在進(jìn)5 ml糊狀食物時(shí)，食物自氣道返流入喉咽，伴明顯咳嗽(圖1)。

復(fù)查頸胸部CT示第1胸椎處見氣管食管瘺，明確診斷為氣管食管瘺(圖2)。

圖1 VFSS下所見氣管食管瘺

圖2 頸胸部CT下所見氣管食管瘺

3 討論

吞咽障礙是一個(gè)總的癥狀名稱[1]，是指食物從口腔到胃的運(yùn)動(dòng)過程出現(xiàn)異常，依據(jù)解剖結(jié)構(gòu)有無異常，可分為神經(jīng)性吞咽障礙和器質(zhì)性吞咽障礙[2]。前者進(jìn)食通道結(jié)構(gòu)正常，多是神經(jīng)病變致神經(jīng)-肌肉控制異常致進(jìn)食相關(guān)肌肉肌力、肌張力異常或失協(xié)調(diào)所致的吞咽障礙，例如腦血管病變、腦外傷、腦炎、肌萎縮側(cè)索硬化癥等；后者是進(jìn)食通道的器質(zhì)性病變所致的吞咽障礙，不存在神經(jīng)-肌肉控制異常，例如頭頸部惡性腫瘤術(shù)后、食道潰瘍、咽食道化學(xué)物質(zhì)灼傷后狹窄等。兩者兼而有之者少見。

延髓疑核、孤束核及其周圍的網(wǎng)狀結(jié)構(gòu)是吞咽的低級中樞[2]，起“中樞模式發(fā)生器”的作用，而吞咽的皮層定位尚不明確。Martin等證實(shí)，中央前回、中央后回、右側(cè)島葉、扣帶前回尾部、顳上回、額中回、額下回及額葉島蓋在吞咽時(shí)神經(jīng)活動(dòng)明顯，其中，中央前回外側(cè)、中央后回外側(cè)、右側(cè)島葉呈顯著活動(dòng)，且一致性高[3]。Suzuki等運(yùn)用fMRI及數(shù)據(jù)統(tǒng)計(jì)參數(shù)圖研究，獲得與Martin一致的結(jié)果，并補(bǔ)充輔助運(yùn)動(dòng)區(qū)、小腦、蒼白球、丘腦、殼核、黑質(zhì)體亦參與吞咽活動(dòng)，其中，小腦和殼核、蒼白球表現(xiàn)為雙側(cè)活動(dòng)，左側(cè)小腦活動(dòng)尤為明顯[4]。最新的fMRI研究要求正常受試者隨機(jī)進(jìn)行吞咽和吞咽準(zhǔn)備、舌抵上腭、清嗓等吞咽相關(guān)動(dòng)作時(shí)，顯示清嗓時(shí)雙側(cè)島葉后部和一小部分中央前回、中央后回呈明顯的高活動(dòng)性，舌抵上腭時(shí)感覺運(yùn)動(dòng)區(qū)、運(yùn)動(dòng)前區(qū)和頂葉呈明顯的高活動(dòng)性，吞咽準(zhǔn)備階段未見明顯的腦高活動(dòng)區(qū)，而吞咽時(shí)，則在雙側(cè)小腦、丘腦、扣帶回和感覺運(yùn)動(dòng)皮層的所有區(qū)域呈現(xiàn)顯著高的活動(dòng)性[5]。上述區(qū)域損傷，均可導(dǎo)致各種程度的神經(jīng)性吞咽障礙。單側(cè)皮層及皮層下?lián)p傷，較多病例多可在數(shù)周內(nèi)自然恢復(fù)，雙側(cè)損傷多呈假性球麻痹狀態(tài)，其和延髓損傷所致的吞咽障礙多較重，多數(shù)病例治療困難[1]。

本例患者結(jié)核性腦炎診斷明確，損傷定位于腦干和小腦，是神經(jīng)性吞咽障礙最常見的腦部定位區(qū)，且多數(shù)病例為難治性吞咽障礙。該患者吞咽障礙癥狀突出，在進(jìn)行影像學(xué)檢查前，結(jié)合病史、查體及腦部定位，極易診斷為神經(jīng)性吞咽障礙，如消瘦體征、進(jìn)食嗆咳(量多明顯)、喉部返流癥狀、鼻飼等。若就此納入吞咽康復(fù)訓(xùn)練，不但無康復(fù)效果，還易致肺炎發(fā)作。該患者為青年男性，可獨(dú)立行走，咳痰、清嗓有力，無明顯口腔期障礙，喉上提充分，在此同一條件下，其吞咽障礙表現(xiàn)與腦干、小腦損傷所致的神經(jīng)性吞咽障礙有不同之處，易于混淆，需細(xì)心鑒別：①患者自發(fā)語表現(xiàn)無明顯小腦損傷所致的失調(diào)情況，未見明顯舌、軟腭的震顫；②神經(jīng)性吞咽障礙多進(jìn)流食嗆咳明顯，糊狀食物相對安全，該患者則進(jìn)各種黏稠度食物均嗆咳，越黏稠的食物越明顯；③橋腦損傷的患者多有明顯的口腔期障礙，該患者無口腔期障礙；④延髓損傷的患者，雖無明顯口腔期障礙，但多有明顯的咽期障礙，以提喉幅度減低為主要表現(xiàn)，該患者提喉充分；⑤球麻痹所致環(huán)咽肌失弛緩患者亦表現(xiàn)為各種黏稠度食物進(jìn)食嗆咳，并口咽返流，但患者多主訴為下咽不能，食物咽部滯留感，該患者無食物咽部滯留感，能下咽，咽后嗆咳伴喉返流。鑒于上述情況，安排VFSS檢查。

通常情況下，VFSS檢查神經(jīng)性吞咽障礙患者時(shí)，X線透視范圍[6]一般將口腔、咽腔、喉、聲門下及一部分上段食管納入透視范圍，對中下段食管及氣管的關(guān)注少。本例患者進(jìn)行檢查時(shí)，未見口腔期障礙，提喉充分，會厭封閉后口充分，食物環(huán)咽肌通過充分，未見殘留，未見喉前庭滲透，但患者卻出現(xiàn)明顯的嗆咳反射?？人苑瓷鋄7]是防御性呼吸反射，其激惹感受器位于喉及氣管的黏膜上皮內(nèi)，主要對機(jī)械刺激敏感。即進(jìn)食時(shí)若出現(xiàn)明顯的咳嗽反射，則表示必有部分食物進(jìn)入氣道，經(jīng)反復(fù)觀察錄像，明確本例患者進(jìn)食后未見喉前庭和聲門下區(qū)的鋇劑掛壁，則需考慮向下移動(dòng)透視范圍，將中段食管及其前的氣管納入透視范圍，則在第一胸椎處發(fā)現(xiàn)器官前后壁鋇劑掛壁，再次進(jìn)食則于此處見到鋇劑經(jīng)食管瘺入氣管。這里，涉及到VFSS檢查X線透視范圍的考慮問題，并要求檢查者在認(rèn)真觀察攝錄影像的同時(shí)，還需觀察患者的反應(yīng)，細(xì)節(jié)處需反復(fù)回放錄像以免遺漏障礙點(diǎn)。本例患者還有喉食管返流的主訴，在未發(fā)現(xiàn)口腔期、咽期障礙和氣管食管瘺的前提下，還需考慮賁門失弛緩、胃食管靜脈曲張等疾病，并將下段食管納入透視范圍。

氣管食管瘺病因眾多[8-9]，長期氣管插管輔助機(jī)械通氣，支氣管擴(kuò)張，肺膿腫，甲狀腺、縱隔淋巴、肺及食管的惡性腫瘤，創(chuàng)傷，食管異物，食管憩室感染等均為氣管食管瘺的致病原因，肺結(jié)核致氣管食管瘺的文獻(xiàn)報(bào)道[10]較少，患者多病史長，但是，結(jié)核性腦炎引起氣管食管瘺者未見報(bào)道。本例患者肺結(jié)核不能除外，但病史僅2個(gè)月，未見成人患肺結(jié)核短期出現(xiàn)氣管食管瘺的文獻(xiàn)報(bào)道，并基本可以排除肺部或縱膈化膿性炎癥、腫瘤、創(chuàng)傷、食管異物等原因所致的氣管食管瘺。追溯病史，患者曾經(jīng)口氣管插管輔助機(jī)械通氣1周，意識轉(zhuǎn)清后出現(xiàn)吞咽困難，遂行鼻飼進(jìn)食，結(jié)合瘺口位置，考慮氣管插管輔助機(jī)械通氣是該患者氣管食管瘺的致病因素。

本病例給我們?nèi)缦聠⑹荆孩僭儐柌∈沸枵J(rèn)真、詳細(xì)；②腦部損傷并發(fā)器質(zhì)性吞咽障礙者雖少見，但臨床存在，需認(rèn)真分析，找出鑒別點(diǎn)，選擇恰當(dāng)?shù)臋z查方法予以明確；③VFSS檢查評估食管期吞咽障礙具有不可替代的優(yōu)勢，并應(yīng)根據(jù)不同類型的吞咽障礙選擇不同的透視范圍；④VFSS檢查需細(xì)致、認(rèn)真，并錄像，必要時(shí)反復(fù)回放，以免遺漏重要內(nèi)容。

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