史玉泉 龔寶琪

病例報(bào)告

英夫利西單抗治療腸白塞病一例報(bào)告

史玉泉 龔寶琪

貝赫切特綜合征；胃腸疾病；抗體，單克?。徊±龍?bào)告;英夫利西單;腸白塞病

1 病例報(bào)告

患者 男，18歲。主因反復(fù)口腔、陰部潰瘍伴腹痛1年，加重2 d，于2012年10月12日入院。患者于入院前1年開始出現(xiàn)復(fù)發(fā)性口腔潰瘍，痛性，偶有陰囊部潰瘍，隨后出現(xiàn)腹痛，右上腹明顯，較為劇烈，伴腹脹，稀便，間斷發(fā)熱，體溫最高38℃，無惡心、嘔吐，無黏液膿血便，曾出現(xiàn)下肢痛性紅斑。先后就診于多家醫(yī)院查：血常規(guī)白細(xì)胞（WBC）13.6×109/L，中性粒細(xì)胞0.775，血紅蛋白（HGB）112 g/L，血小板（PLT）293×109/L；抗核抗體及抗中性粒細(xì)胞胞漿抗體均陰性；腫瘤標(biāo)志物正常；B超示升結(jié)腸腸壁增厚（考慮炎性病變）；CT示升結(jié)腸壁增厚，周圍脂肪密度增高，并多發(fā)淋巴結(jié)腫大；立位腹平片示腸梗阻；結(jié)腸鏡示升結(jié)腸巨大潰瘍，病理黏膜組織活檢為壞死滲出，肉芽組織符合潰瘍，可見小血管炎改變。予醋酸潑尼松50 mg，每日1次，沙利度胺50 mg，每晚1次治療，3周后復(fù)查腸鏡見潰瘍明顯縮小。醋酸潑尼松逐漸減量至10 mg，每日1次后，患者再次出現(xiàn)腹痛，入住我院。既往體健。入院查體：體溫36.5℃，心率72次/min，呼吸16次/ min，血壓120/70 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），發(fā)育正常，淺表淋巴結(jié)未觸及腫大，雙肺呼吸音清，未聞及干、濕啰音，心律齊，腹軟，右上腹壓痛，無反跳痛，未觸及包塊，肝脾肋下未觸及，無移動性濁音，腸鳴音2次/min。完善檢查：血常規(guī)WBC12.68×109/L，HGB129 g/L，PLT310×109/L；肝腎功能未見異常；紅細(xì)胞沉降率27 mm/1h；C反應(yīng)蛋白86.6 mg/L，類風(fēng)濕因子＜20 IU/mL；結(jié)核菌素試驗(yàn)陰性；血培養(yǎng)無細(xì)菌生長。腹部增強(qiáng)CT示回盲部及升結(jié)腸近段腸壁增厚，腸腔狹窄，伴腸周滲出及鄰近腸系膜多發(fā)增大淋巴結(jié)。結(jié)腸鏡示升結(jié)腸黏膜充血、水腫、出血、潰瘍，覆白苔，腸管變細(xì)；橫結(jié)腸、降結(jié)腸、乙狀結(jié)腸及直腸黏膜片狀充血水腫。診斷：白塞病，腸道損害。繼續(xù)應(yīng)用醋酸潑尼松10 mg，每日1次，加用英夫利西單抗300 mg（5 mg/kg），每月1次，患者腹痛癥狀消失，2次后復(fù)查腸鏡見結(jié)腸潰瘍明顯好轉(zhuǎn)，此后門診繼續(xù)應(yīng)用英夫利西單抗3次，患者病情平穩(wěn)，醋酸潑尼松減量至5 mg，每日1次。

2 討論

白塞病(Behcet’s disease，BD)是一種全身性、慢性、血管炎癥性疾病。以口腔和（或）生殖器潰瘍，皮膚病變及眼部損害最為常見，也可累及血管、神經(jīng)系統(tǒng)、消化道、關(guān)節(jié)、肺、腎、附睪等器官。BD治療以激素及慢作用藥為主，近年生物制劑治療本病報(bào)道增多。BD病因至今不明，目前認(rèn)為與感染、遺傳、自身免疫反應(yīng)及環(huán)境因素等有關(guān)。活動期的BD患者外周血中腫瘤壞死因子及可溶性腫瘤壞死因子受體增高。腸白塞病患者臨床表現(xiàn)以腹痛、腹瀉、便血或黑便等為主，消化道出血、腸穿孔是較常見的并發(fā)癥，內(nèi)鏡表現(xiàn)以回盲部潰瘍多見[1]。腫瘤壞死因子抑制劑最早應(yīng)用于類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、銀屑病關(guān)節(jié)炎、Crohn病等，逐漸擴(kuò)展至有嚴(yán)重并發(fā)癥的BD患者。Sfikakis等[2]分析認(rèn)為，腫瘤壞死因子抑制劑確實(shí)可以緩解BD患者的病情，尤其是用常規(guī)方法難以治療的患者，這些患者90%應(yīng)用英夫利西單抗。Yuriko等[3]報(bào)道單一應(yīng)用英夫利西單抗治療腸白塞病，C反應(yīng)蛋白降至正常，消化道潰瘍完全愈合。

腫瘤壞死因子抑制劑多用于治療白塞眼病，治療腸道病變報(bào)道少見。本例患者復(fù)發(fā)性口腔、陰部潰瘍，下肢結(jié)節(jié)紅斑，符合國際白塞病研究組診斷標(biāo)準(zhǔn)[4]，合并消化道巨大潰瘍，激素及沙利度胺治療后病情反復(fù)，經(jīng)英夫利西單抗治療后取得滿意療效，避免了手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)。

[1]張定國,林湫泠,王立生,等.成人腸白塞病臨床特征和內(nèi)鏡特點(diǎn)分析[J].中國全科醫(yī)學(xué)，2013,16(2C):660-662.

[2]Sfikakis PP,Markomichelakis N,Alpsoy E,et al.Anti-TNF therapy in the management of Behcet’s disease-review and basis for recommendations[J].Rheumatology,2007,46(5):736-741.

[3]Yuriko M，Tadakazu H，Katsuyoshi M，et al.A case of intestinal Behcet's disease treated with infliximab monotherapy who successfully maintained clinical remission and complete mucosal healing for six years[J].Intern Med,2012,51(16):2125-2129.

[4]Criteria for diagnosis of Beh?et’s disease.International Study Group for Beh?et’s Disease[J].Lancet,1990,335(8697):1078-1080.

（2013-05-24收稿 2013-09-30修回）

（本文編輯 魏杰）

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10.3969/j.issn.0253-9896.2014.04.033

天津市第一中心醫(yī)院風(fēng)濕免疫科（郵編300192）