許 煊 丁 輝 李丹丹 高海濤 封志純 劉璽誠

先天性心臟病(CHD)合并嚴(yán)重的氣道狹窄，如果在心臟圍手術(shù)期不能解決伴隨的氣道梗阻問題，將面對(duì)的是呼吸道阻力明顯的增高，有可能需長期依賴呼吸機(jī)輔助呼吸。2011 年，筆者在國內(nèi)率先開展了支氣管鏡下支架置入術(shù)治療兒童先天性氣道狹窄［1］，氣管支架置入術(shù)后迅速解除呼吸困難，改善臨床癥狀［2，3］。目前對(duì)兒童氣管支架置入明確的適應(yīng)證還在探索中。有文獻(xiàn)報(bào)道理想的氣管支架應(yīng)具備以下特征［4，5］:①容易置入和取出;②有良好的擴(kuò)張能力又不引起氣管黏膜的損傷;③有多種大小不同的型號(hào)適用于各種氣管狹窄;④能夠維持置入位置而不移動(dòng);⑤不刺激氣管黏膜加重感染和促進(jìn)肉芽組織形成;⑥不阻塞氣管引流;⑦不抑制纖毛運(yùn)動(dòng)及對(duì)分泌物的清除功能。氣管支架作為異物，可刺激氣管壁形成肉芽組織增生，再次引起管腔狹窄甚至死亡。對(duì)于兒童CHD 合并氣道狹窄氣管支架置入病例，在良好的隨訪體系下，在不影響患兒生命質(zhì)量的前提下，適時(shí)取出氣管支架從長遠(yuǎn)角度來看是最佳選擇，但氣管支架取出時(shí)機(jī)、條件，取出風(fēng)險(xiǎn)及處置均無成熟經(jīng)驗(yàn)。本研究收集CHD 合并嚴(yán)重氣道狹窄氣管支架置入后，隨訪中適時(shí)取出氣管支架的患兒，探討兒童支氣管鏡下氣管支架取出的指征。

1 方法

1.1 病例納入標(biāo)準(zhǔn) ①CHD 術(shù)后出現(xiàn)呼吸機(jī)依賴(自主呼吸試驗(yàn)未通過或脫呼吸機(jī)拔管后48 h 需要再插管，至少反復(fù)3 次以上)的患兒;②CT 及其三維氣道重建和支氣管鏡檢查明確診斷為重度氣管支氣管狹窄;③氣管支架置入后能遵醫(yī)囑系統(tǒng)隨訪的患兒。

1.2 氣管支氣管狹窄支氣管鏡診斷標(biāo)準(zhǔn) 軟化的氣管支氣管壁在呼氣時(shí)動(dòng)力性內(nèi)陷，致使管腔內(nèi)徑縮小。診斷的分度標(biāo)準(zhǔn):氣管直徑內(nèi)陷≥1/3 為輕度;達(dá)1/ 2 為中度;達(dá)4/5 接近閉合、看不到圓形管腔為重度［6］。

1.3 CHD 呼吸機(jī)依賴氣管支架置入術(shù)指征［1］①符合本文病例納入標(biāo)準(zhǔn);②CHD 術(shù)前因氣道嚴(yán)重軟化狹窄，影響患兒通氣及換氣功能，表現(xiàn)為帶呼吸機(jī)情況下雙肺呼吸音明顯減弱或沒有呼吸音，并伴有CO2明顯升高，pH ＜7.2，術(shù)前緊急置入氣管支架急診心臟手術(shù)。

1.4 預(yù)設(shè)CHD 術(shù)后氣管支架置入后取出指征 鑒于CHD 嚴(yán)重氣道狹窄氣管支架置入后可能存在取出的風(fēng)險(xiǎn)，也鑒于相關(guān)研究報(bào)道不多［7］，通過復(fù)習(xí)文獻(xiàn)和討論預(yù)設(shè)氣管支架取出指征:①氣管支架脫落、移位、變形，有臨床必要取出;②CT 及其三維氣道重建明確氣管狹窄的外部壓力消除，支氣管鏡檢查氣道內(nèi)通暢;③在臨床無呼吸困難表現(xiàn)及感染征象，血?dú)夥治鍪緹o肺通、換氣功能異常，X 線胸片正常，超聲心動(dòng)圖檢查示心臟功能正常。

2 結(jié)果

2.1 一般情況 2011 年4 ～10 月對(duì)入住北京軍區(qū)總醫(yī)院附屬八一兒童醫(yī)院(我院)PICU 9 例CHD 合并氣道狹窄術(shù)后呼吸機(jī)依賴的患兒，支氣管鏡下行氣管支架置入術(shù)，氣管支架為樂普(北京)公司生產(chǎn)的血管金屬支架(PARTNER)。9 例置入氣管支架患兒均為重度氣道狹窄(外部壓力所致)，男6 例，女3 例，平均年齡8.78(2 ～22)個(gè)月，平均體重6.62(3.2 ～12)kg。氣管支架置入后患兒氧合指數(shù)和危重癥評(píng)分(PCIS)均較置入前明顯改善。每2 ～3 個(gè)月返院隨訪，最長隨訪16 個(gè)月，9 例患兒隨訪過程中，支氣管鏡檢查均未見肉芽組織增生，8 例鏡下氣管支架支撐良好，氣管腔形態(tài)未見異常;1 例于置入后3 個(gè)月隨訪時(shí)發(fā)現(xiàn)氣管支架移位。5/9 例于氣管支架置入68 ～96 d 后取出，男4 例，女1 例，平均年齡4.8(2 ～7)個(gè)月，平均體重4.96(3.2 ～6.4)kg;4/9 例尚留氣管支架，男2 例，女2 例，平均年齡13.75(3 ～22)個(gè)月，平均體重8.70(4.2 ～12)kg。4 例尚留和5 例取出氣管支架患兒臨床情況見表1。

2.2 氣管支架取出 表1 中例5 在氣管支架置入術(shù)后3個(gè)月來我院隨訪，發(fā)現(xiàn)氣管支架移位，符合預(yù)設(shè)CHD 術(shù)后氣管支架置入后取出指征，準(zhǔn)備嘗試性行支氣管鏡下氣管支架取出術(shù)后再放置一枚支架。

術(shù)前告知患兒家長氣管支架取出術(shù)不可預(yù)知風(fēng)險(xiǎn):①支氣管鏡下氣管支架取出術(shù)操作中，可能出現(xiàn)進(jìn)行性加重的低氧血癥所致的嚴(yán)重心臟并發(fā)癥，各種心率失常，甚至心跳停止;②可能出現(xiàn)胸痛，并發(fā)縱膈及皮下氣腫，術(shù)后可能出現(xiàn)局部充血水腫;③因市場尚無專門用于兒童的氣管支架，樂普(北京)公司生產(chǎn)的PARTNER 在中國大陸兒童CHD 術(shù)后尚無取出的先例，特別是小嬰兒CHD 術(shù)后氣管支架取出術(shù)并無成熟經(jīng)驗(yàn)，取出后重新置入氣管支架存在未知。同時(shí)再次重申氣管支架置入時(shí)已經(jīng)告知的留置氣管支架可能存在的風(fēng)險(xiǎn)。患兒家長在充分知情的情況下，在談話備忘錄上簽字后，獲得我院倫理委員會(huì)批準(zhǔn)。

根據(jù)患兒年齡選用Olympus BF-XP260F 纖維電子結(jié)合型支氣管鏡，插入部2.8 mm，工作通道1.2 mm;Olympus BF-XP60 型(外徑2.8 mm)纖維支氣管鏡，工作通道1.2 mm 和Olympus BF-P260F 纖維電子結(jié)合型支氣管鏡，插入部4.0 mm，工作通道2.0 mm。

氣管支架取出前行本文1. 4 中的②和③項(xiàng)檢查。PICU 環(huán)境下，4 人(操作者、監(jiān)護(hù)醫(yī)師、手術(shù)護(hù)士和輔助護(hù)士)組成纖維支氣管鏡小組?；純航邮苄碾姟⒚}搏、呼吸、血氧飽和度、有創(chuàng)血壓及動(dòng)脈血?dú)獗O(jiān)測，準(zhǔn)備好靜脈通道及做好氣管插管的準(zhǔn)備。取出支架過程中，觀察患兒呼吸、唇色、面色，如有發(fā)紺，暫停操作，支氣管鏡退至主氣管或退出，立即面罩加壓給氧?；純貉雠P位，術(shù)者立于患兒頭側(cè)，約束帶適度約束患兒。術(shù)前4 h 禁食禁飲，術(shù)前5 ～10 min 靜脈注射阿托品0.01 ～0.02 mg·kg－1，并予2%利多卡因噴鼻咽黏膜3 次以充分表面麻醉，術(shù)前1 min 靜脈注射咪唑安定0. 2 ～0. 3 mg·kg－1，以減少呼吸道分泌物并鎮(zhèn)靜，靜脈注射咪唑安定時(shí)密切觀察患兒呼吸運(yùn)動(dòng)，以達(dá)到鎮(zhèn)靜而又不抑制呼吸為度。術(shù)中予鼻導(dǎo)管吸氧，支氣管鏡下觀察位于會(huì)厭上方約1 cm，置入深度3 ～5 cm，并膠帶固定輸氧管于患兒面部，氧流量1 ～3 L·min－1。應(yīng)用2% 利多卡因行氣道黏膜表面麻醉。支氣管鏡經(jīng)鼻、咽喉通過聲門進(jìn)入氣道，經(jīng)支氣管鏡工作通道送入支架取出鉗到達(dá)支架上端，將支架取出鉗伸出支氣管鏡頭端2 ～3 cm，鉗住氣管支架編織絲后上下小幅移動(dòng)，然后與支氣管鏡同步退出，支架經(jīng)過聲門時(shí)輕柔并相對(duì)較緩，進(jìn)鏡至出鏡整個(gè)過程控制在30 s 以內(nèi)，再次經(jīng)鼻、咽喉通過聲門進(jìn)鏡，于原氣管支架置入部位經(jīng)支氣管鏡工作通道局部噴灑1∶10 000 的腎上腺素1 mL。

氣管支架取出后發(fā)現(xiàn)支架支撐處并未塌陷，支氣管形狀良好，不影響患兒通氣功能，取消氣管支架更換打算。取出氣管支架完整，氣道內(nèi)未見殘留氣管支架網(wǎng)絲。

術(shù)后患兒禁食禁飲2 h，密切觀察患兒咳嗽、痰中帶血的情況，未見出血量較多的情況。

?

2.3 氣管支架取出后隨訪表1 顯示，5 例患兒置入的6 枚氣管支架均取出，取出后隨訪10 ～11 個(gè)月，氣道未見再阻塞及其他并發(fā)癥，未出現(xiàn)需要再次置入氣管支架的情況和死亡病例。

圖1A ～G 顯示表1 中的例5 氣管支架置入和取出的動(dòng)態(tài)過程，男嬰，4 個(gè)月，房間隔缺損+室間隔缺損伴重度肺動(dòng)脈高壓，氣管支架置入前(圖1A)，置入后即刻(圖1B)，置入支架后2 個(gè)月隨訪(圖1C)，3 個(gè)月隨訪氣管支架移位后取出(圖1D ～F)，取出后11 個(gè)月隨訪(圖1G)。圖1H 顯示表1 中的例2 置入支架后105 d 隨訪，氣管支架上皮化，部分氣管支架已在黏膜下但無肉芽組織增生。

3 討論

支氣管鏡下氣管支架置入術(shù)等微創(chuàng)技術(shù)在成人良性和惡性氣管狹窄的治療中發(fā)揮著越來越重要的作用［8］，但兒童氣管支架應(yīng)用于臨床還有很多問題:①兒童氣道較成人細(xì)，目前尚無專門為兒童制作的氣管支架導(dǎo)入裝置;②沒有針對(duì)不同年齡段的兒童不同型號(hào)的氣管支架，也沒有針對(duì)兒童生長發(fā)育規(guī)律而設(shè)計(jì)的氣管支架;③先天性氣管狹窄是否會(huì)隨著生長發(fā)育得以部分功能和形態(tài)上的校正，使得氣管支架置入面臨醫(yī)生和患兒家長的選擇;④對(duì)CHD 合并先天性氣管狹窄術(shù)后因不能脫離呼吸機(jī)而選擇氣管支架置入患兒，置入時(shí)機(jī)的研究很薄弱;⑤氣管支架置入后留、取利弊的權(quán)衡。上述臨床問題使得支氣管鏡下治療兒童氣管狹窄面臨的難度很大［9］。從某一側(cè)面理解，氣管支架取出的安全性和可能性越大，氣管支架置入的安全性就越大，適應(yīng)證就越廣泛和深入，或許可以回答某些兒童氣管支架臨床應(yīng)用的擔(dān)憂與疑惑。筆者所在團(tuán)隊(duì)從2011 年4 月開展首例氣管支架置入術(shù)，2011 年7 月行首例氣管支架取出術(shù)，至2011 年10 月的時(shí)間結(jié)點(diǎn)，5 個(gè)月時(shí)間已經(jīng)開展了9例氣管支架置入術(shù)，3 個(gè)月已經(jīng)安全開展了5 例氣管支架取出術(shù)。筆者所在團(tuán)隊(duì)對(duì)氣管支架取出患兒進(jìn)行了系統(tǒng)隨訪(10 ～11 個(gè)月)，顯示原來狹窄的氣管狀態(tài)良好的情況下，此后陸續(xù)開展更多的氣管支架置入術(shù)(研究數(shù)據(jù)另文發(fā)表)，與氣管支架安全取出不無關(guān)系。

圖1 例5 氣管支架置入、取出與隨訪動(dòng)態(tài)變化，例2 氣管支架置入后105 d 隨訪氣管支架上皮化Fig 1Insertion and removal of tracheal stent and dynamic changes during follow-up in case 5，stent showed epithelial metaplasia 105 days after stent insertion in case 2

本文9 例尚留和取出氣管支架患兒臨床資料顯示，與尚留氣管支架的4 例患兒比較，取出氣管支架5 例患兒在CHD 類型和種類，氣管狹窄長度、程度、性質(zhì)上差別不大，氣管支架置入前氧合指數(shù)和PCIS 差別不大。但在年齡、體重方面總體比較，取出比尚留氣管支架患兒更小，在狹窄部位上除了均表現(xiàn)在主支氣管外，取出氣管支架5 例患兒均沒有表現(xiàn)右側(cè)支氣管狹窄，尚留和取出氣管支架患兒分別置入了6 枚支架，取出氣管支架患兒6 枚支架均取出。本研究較為突出的臨床特點(diǎn)是，①1/9 例發(fā)生了氣管支架移位并發(fā)癥。②4 例尚留和5 例取出氣管支架患兒在系統(tǒng)隨訪中，其中尚留氣管支架患兒隨訪9 ～13 個(gè)月，均未見肉芽組織生長。與2005 年Vinograd 等［7］32 例患兒支架置入術(shù)后2 ～72(平均8.7)個(gè)月隨訪，有26 例患兒出現(xiàn)呼吸道肉芽組織增生明顯不同，Vinograd 等［7］研究主要也以CHD 為對(duì)象，氣管支架置入時(shí)的年齡1 ～64(平均4.5)個(gè)月，氣管支架亦為雷帕霉素藥物洗脫血管金屬祼支架，與本研究基本條件相似，差別結(jié)局的解釋也許來自于本研究樣本量不大或隨訪時(shí)間不夠長;③Vinograd 等［7］研究11/32 例患兒于氣管支架置入后的2.2 ～72 個(gè)月取出，其中1 例死于氣管支架取出術(shù)中，本研究5 例患兒分別在氣管支架置入后的68 ～96 d 取出，無取出失敗和因此死亡病例，本研究氣管支架取出時(shí)間明顯短于Vinograd 等［7］研究。相比較而言，本文尚留氣管支架的4 例患兒已隨訪9 ～13 個(gè)月，例2氣管支架置入后105 d 隨訪中發(fā)現(xiàn)，支架與氣管緊密粘貼已上皮化，部分支架在黏膜下，已不易看清支架的邊界，如此時(shí)強(qiáng)行取出，勢必會(huì)造成較嚴(yán)重的氣道損傷［10］，不符合本研究預(yù)設(shè)CHD 術(shù)后氣管支架置入后取出指征。④本研究5 例氣管支架取出病例均為重度氣道狹窄，但病例平均年齡僅為4.8 個(gè)月，接受CHD 手術(shù)較早，因外部壓力導(dǎo)致對(duì)氣管的壓迫時(shí)間不長，對(duì)氣管損傷程度還處于可逆轉(zhuǎn)的程度，CHD 手術(shù)后不能脫離呼吸機(jī)，也較早的放置了氣管支架，因此在氣管支架放置2 ～3 個(gè)月后，氣管狹窄形態(tài)比較容易得到校正，是否可以解釋本研究5 例氣管支架取出較好的結(jié)局。

文獻(xiàn)報(bào)道原發(fā)性氣管支氣管軟化病程持續(xù)數(shù)月至1 ～2 年［11］，關(guān)于CHD 合并重度氣道狹窄(繼發(fā)性)氣管支架置入多久后取出沒有現(xiàn)存的經(jīng)驗(yàn)，筆者最初設(shè)想按原發(fā)性病變病程，置入支架至少12 個(gè)月后再考慮取出。本研究氣管支架取出的動(dòng)因?yàn)榈? 次系統(tǒng)隨訪(置入支架后3 個(gè)月)發(fā)現(xiàn)氣管支架移位，準(zhǔn)備置換另一枚支架，結(jié)果支架取出后支氣管鏡下發(fā)現(xiàn)支架支撐處并未塌陷，支氣管形狀良好，不影響患兒通氣功能。而后來的4 例取出病例，除第1例的經(jīng)驗(yàn)體會(huì)外，更多是基于來自于成人研究的總體結(jié)論:支架作為異物，可刺激氣管壁形成肉芽組織增生，再次引起管腔狹窄甚至死亡的可能風(fēng)險(xiǎn)。對(duì)于小嬰兒從長遠(yuǎn)角度看，氣管支架取出比成人有更深遠(yuǎn)的意義。

分析比較本研究尚留和取出氣管支架患兒的資料，在復(fù)習(xí)文獻(xiàn)的基礎(chǔ)上提出如下氣管支架取出指征:①在良好的隨訪體系下(強(qiáng)調(diào)按時(shí)隨訪的重要性)氣管支架置入2 ～3 個(gè)月;②經(jīng)支氣管鏡檢證實(shí)無肉芽組織增生，CT 及其三維氣道重建顯示氣道通暢;③臨床無呼吸困難表現(xiàn)及感染征象，血?dú)夥治鍪緹o肺通、換氣功能異常，X 線胸片正常，超聲心動(dòng)圖檢查示心臟功能正常;④支氣管鏡下清楚顯示氣管支架邊界，且整個(gè)張開的支架位于氣道表面并未上皮化;⑤支氣管鏡下鉗夾住支架后，輕輕上下小幅推拉，鏡下證實(shí)可以松動(dòng)與氣道緊密粘貼的支架。

取出氣管支架時(shí)特別注意:①支氣管鏡下證實(shí)鉗夾住支架后要同支氣管鏡同步(特別強(qiáng)調(diào)同步)退出;②氣管支架過聲門時(shí)一定要緩，以免傷及聲帶;③氣管支架取出后一定要檢查支架的完整性，包括支架本身無缺失及氣道內(nèi)無殘留支架網(wǎng)絲。

本研究5 例支架取出術(shù)為臨床氣管支架取出提供了一種操作簡單、安全可靠、微創(chuàng)、并發(fā)癥少的方法。

總之，支氣管鏡術(shù)為CHD 患兒的圍術(shù)期氣道管理帶來了很大幫助，隨著材料學(xué)和兒童氣管鏡技術(shù)的發(fā)展，經(jīng)支氣管鏡介入治療將成為解決CHD 伴氣管狹窄患兒首選的安全有效方法。氣管支架的順利取出為支架的安全置入提供了保證。

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