田保玲 孫春煜 高靄峰 馬 鐵 楊向紅

（1中國(guó)醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院病理科 沈陽(yáng) 110004；2撫順市第三醫(yī)院病理科 吉林 113004）

甲下外生性骨疣（subungual exostoses）是一外生性良性鈣化突起，常見于足趾末端甲下或甲旁。本病在日常手術(shù)中并不常見，在治療中存在因切除不完全致術(shù)后復(fù)發(fā)率高和因甲床損傷致指甲變形或喪失 的 問 題［1］。 中 文 文 獻(xiàn) 報(bào) 道 較 少［2，3］。 我 科 自2006年以來(lái)，共診斷14例。在此，分析我們的14例甲下外生性骨疣，并結(jié)合文獻(xiàn)對(duì)其臨床、影像、病理方面的特征進(jìn)行分析，以提高對(duì)這一疾病的認(rèn)識(shí)。

材料和方法

收集中國(guó)醫(yī)科大學(xué)附屬盛京醫(yī)院2006年1月至2011年12月經(jīng)手術(shù)切除和病理檢查證實(shí)的甲下外生性骨疣14例。復(fù)習(xí)原病理切片，并收集相應(yīng)的臨床及影像學(xué)資料。

結(jié) 果

14例患者女性9例，男性5例，發(fā)病年齡2－23歲，平均13歲，中位年齡12歲。11例位于左足或右足的拇趾，另3例位于足2趾或4趾。病程2個(gè)月－3年，多以甲下或甲旁結(jié)節(jié)、甲周炎、疼痛就診（圖1）。X線多表現(xiàn)為趾骨遠(yuǎn)端的骨性突起，基底與趾骨相連，周圍軟組織略腫脹，大小0.5－1.2厘米（圖2）。臨床和X線多診斷為骨軟骨瘤或骨疣。顯微鏡下，腫物呈分層結(jié)構(gòu)，由外至內(nèi)依次為增生的纖維組織、軟骨化生及軟骨化骨、成熟骨小梁，部分腫物纖維組織下直接為骨小梁（圖3）。結(jié)合臨床、X線及病理，這14例均診斷為甲下外生性骨疣。這14例患者中6例有隨訪結(jié)果，其中1例術(shù)后1年復(fù)發(fā)。

圖1 左拇趾末端甲下一突起結(jié)節(jié)。Fig.1 Anodule projecting beneath the nail of the left big toe.

圖2 X線見左拇趾末端正中一骨性突起。Fig.2 Aradiograph indicated a bony projection on the distal phalanx of the left big toe.

圖3 組織學(xué)見明顯分層結(jié)構(gòu)：纖維組織、纖維軟骨、骨組織，×100Fig.3 HE staining showed a base of trabecular bone covered by fibrous cartilage and fibrous tissue.×100

討 論

甲下外生性骨疣并非真正的骨疣，而是一種與創(chuàng)傷有關(guān)的發(fā)生于趾指骨遠(yuǎn)節(jié)末端甲下或甲旁的外生性反應(yīng)性骨軟骨增生性病變，1847年Dupuytren首先描述這一病變，又稱為Dupuytren外生骨疣［4］。此病主要發(fā)生于兒童和青少年，近80%發(fā)生于大拇趾。我們的14例年齡2－23歲，平均13歲，78.6%（11/14）發(fā)生于大拇趾，無(wú)一例發(fā)生于手指，文獻(xiàn)上有發(fā)生于手指的個(gè)例報(bào)道［2，5］。臨床上表現(xiàn)為甲下或甲旁堅(jiān)硬的腫脹，病變小，直徑多＜1cm，表面可出現(xiàn)各種指甲異常，如甲抬高、變形、松離，最終甲床組織表面可發(fā)生侵蝕和感染，表現(xiàn)為反復(fù)發(fā)作的甲溝炎，掩蓋了其下的骨病變，真正的病變常不易被發(fā)現(xiàn)或誤診；此外，部分甲下外生性骨疣還可出現(xiàn)疼痛，以走路時(shí)顯著，這是由于增大的外生骨疣碰撞趾甲板引起的。

除疼痛、指甲異常外，甲下外生性骨疣還有特征性的影像學(xué)表現(xiàn)。成熟的甲下外生性骨疣表現(xiàn)為末節(jié)趾指骨遠(yuǎn)端背側(cè)的骨性、外生突起，由基底的骨小梁和表面的射線通透的軟骨帽構(gòu)成，基底的骨小梁附著于趾指骨骨皮質(zhì)的表面，與附著處趾指骨的松質(zhì)骨并不連續(xù)，附著處的骨皮質(zhì)無(wú)缺損，周圍組織無(wú)破壞；甲下外生性骨疣的末端是扁平的、杯狀的、光滑的、或不規(guī)則的［2，5，6］。不成熟的甲下外生性骨疣，亦即病變?cè)缙?，因沒有足夠的骨組織形成而在X線上不顯示。

組織學(xué)上，病變?cè)缙谥饕獮榕c甲床直接延續(xù)的纖維組織增生，內(nèi)可見軟骨化生，隨后，軟骨逐漸發(fā)生鈣化和骨化，這些軟骨內(nèi)化骨區(qū)域發(fā)展成編織骨，最后變成成熟骨小梁，并緊密附著于趾指骨骨皮質(zhì)表面，此時(shí)，出現(xiàn)典型的甲下外生性骨疣的分層結(jié)構(gòu)，從表至里依次是纖維組織、纖維軟骨、骨組織［2，6－11］，與影像學(xué)表現(xiàn)相對(duì)應(yīng)。部分病例可見透明軟骨。不成熟骨疣軟骨帽厚；成熟骨疣軟骨帽薄，軟骨大部分被骨小梁取代。

甲下外生性骨疣的病因不完全清楚，多認(rèn)為是由于外傷、拔甲等刺激或慢性感染引起的纖維軟骨的化生［2，5，12，13］，盡管慢性感染可能是甲下外生性骨疣引起的結(jié)果。

甲下外生性骨疣的鑒別診斷包括各種疣、化膿性肉芽腫、血管球瘤、甲床的癌等。最主要的鑒別診斷是與骨軟骨瘤。骨軟骨瘤最常見于長(zhǎng)骨干骺端，很少累及手足骨，一般無(wú)癥狀，而甲下外生性骨疣發(fā)生于末節(jié)趾指端，多有疼痛、感染、指甲異常；X線見骨軟骨瘤的皮質(zhì)骨和松質(zhì)骨分別與附著骨的皮質(zhì)骨和松質(zhì)骨相連續(xù)，松質(zhì)骨間是骨髓，且與附著骨的骨髓腔相通，而甲下外生性骨疣的骨小梁間是疏松纖維血管組織，且與附著骨骨髓腔不通；骨軟骨瘤的軟骨帽一般是透明軟骨，而甲下外生性骨疣的一般是纖維軟骨；骨軟骨瘤可不必治療，切除后的復(fù)發(fā)率低（約2%），甲下外生性骨疣切除后復(fù)發(fā)率高（約11%），我們的14例患者中6例有隨訪結(jié)果，其中1例術(shù)后1年復(fù)發(fā)；綜合上述，兩者雖相似，其實(shí)是不同的病變。

甲下外生性骨疣的治療包括腫物的完全切除以防止復(fù)發(fā)，同時(shí)又要保護(hù)甲床，對(duì)甲床進(jìn)行精確的修復(fù)以盡量避免指甲變形或喪失。由此一個(gè)重要的問題是如何精確確定腫物的范圍，即腫物邊緣。X線能確定鈣化實(shí)體，做出甲下外生性骨疣的診斷，但不能提供鈣化實(shí)體和甲床之間的解剖學(xué)影像。鈣化實(shí)體和甲床結(jié)締組織間的圖解，T1加權(quán) MRI顯示的比CT和X線更精確［1］。T1加權(quán) MRI顯示骨性突起是高信號(hào)，周圍的纖維軟骨是低信號(hào)，那些結(jié)締組織包括甲床是中等信號(hào)。術(shù)前用MRI確認(rèn)腫物和甲床的關(guān)系，能幫助手術(shù)醫(yī)生謹(jǐn)慎地設(shè)計(jì)并實(shí)行腫物切除術(shù)，做到既將腫物完全切除以防止復(fù)發(fā)，同時(shí)又保護(hù)甲床，對(duì)甲床進(jìn)行精確的修復(fù)以盡量避免指甲變形或喪失。

在此結(jié)合我們的病例，并參閱文獻(xiàn)，系統(tǒng)闡述了甲下外生性骨疣的臨床、影像、病理特點(diǎn)，目的是強(qiáng)調(diào)當(dāng)檢查甲下病變，尤其是甲溝炎時(shí)，應(yīng)想到甲下外生性骨疣的可能，因這種病變并不常規(guī)做X線檢查，易被漏診。

［1］Higuchi K，Oiso N，Yoshida M，et al.Preoperative assessment using magnetic resonance imaging foe subungual exostosis beneath the proximal region of the nail plate.Case Rep Dermatol，2011，3（2）：155－157

［2］施琳，蔣智銘，張惠箴等.甲下外生性骨疣的臨床病理特征.臨床與實(shí)驗(yàn)病理學(xué)雜志，2008，24（3）：323－326

［3］石國(guó)光.兒童甲下外生骨疣1例.實(shí)用皮膚病學(xué)雜志，2009，2（2）：116－119

［4］Dupuytren G.On the injuries and diseases of the bones.In：Clark F，editor.Publications of the Sydenham Society，London，1847，408－410

［5］Nowillo KS，Simpson RL.Subungual exostosis of the finger with nail plate induction.American Association for Hand Surgery，2010，5（2）：203－205

［6］Stanescu L，Popescu CF，Niculescu CE，et al.Subungual exostosis of the big toe.Romanian Journal of Morphology and Embryology，2009，50（3）：501－503

［7］Sanchez－Castellanos ME，Sandoval－Tress C，Ramirez－Barcena P，et al.Subungual exostosis.Arch Dermatol，2007，143（9）：1234

［8］Suresh SS，Zaki H.Subungual exostosis of the big toe：case reports.Journal of Plastic，Reconstructive ＆ Aesthetic Surgery，2009，62（12）：680－681

［9］Dave S，Carounanidy U，Thappa DM，et al.Sunungual exostosis of the thumb.Dermatology Online Journal，2004，10（1）：15

［10］Aggarwal K，Gupta S，Jain VK，et al.Subungual exostosis.Indian J Dermatol Venereol Leprol，2008，74（2）：173－174

［11］Campanelli A，Borradori L.Subungual exostosis.J Med，2008，31：359

［12］蔣智銘，張惠箴，陳潔晴等.手足骨腫瘤和瘤樣病變154例臨床病理分析.中華病理學(xué)雜志，2003，32（5）：417－421

［13］Sankar B，Ng BY，Hopgood P，et al.Sunungual exostosis following toe nail removal－case report.Int J Clin Pract Suppl，2005，147：132－133