李 娜

（長春市中醫(yī)院電診科 吉林 長春 130000）

Tietze 綜合征（Tietze syndrome，TS）于1921 年首次由德國外科醫(yī)生Alexander Tietze 報道，臨床癥狀表現(xiàn)為突發(fā)或逐漸發(fā)作的上胸部疼痛，伴有胸肋骨、胸鎖骨或肋軟骨關(guān)節(jié)腫脹，疼痛可持續(xù)數(shù)天至數(shù)周不等，腫脹可持續(xù)數(shù)月至數(shù)年不等，其中70%～80%的患者累及單側(cè)胸肋骨、胸鎖骨及肋軟骨關(guān)節(jié)之一，并且最常見于第2 ～4 肋軟骨關(guān)節(jié)，發(fā)病年齡常小于40 歲[1-2]。TS 的病因和發(fā)病機制尚不明確，目前認(rèn)為，最可能的病因?qū)W理論是微創(chuàng)傷和/或呼吸道感染及胸肋關(guān)節(jié)間韌帶附著點炎癥或創(chuàng)傷反應(yīng)[3]。TS 是一種相對罕見的疾病，其診斷除了應(yīng)具備相符合的癥狀及體征外，仍建議結(jié)合一項影像學(xué)檢查進(jìn)行輔助診斷。磁共振成像（MRI）和超聲檢查是最常用的方法，與MRI 相比，超聲具有實時動態(tài)監(jiān)測、價格低廉及可重復(fù)性強等優(yōu)點，同時，還具備介入性治療及療效評估的優(yōu)勢，因此，應(yīng)用超聲檢查診斷和治療TS 是今后的發(fā)展方向。目前能夠檢索到的國內(nèi)關(guān)于TS 超聲聲像圖特點的文獻(xiàn)很少，為此本文將針對國外的一些相關(guān)文獻(xiàn)做一篇綜述。

1 TS病因理論分析

1.1 解剖結(jié)構(gòu)相關(guān)的病因?qū)W分析

Motulsky 等[4]通過分析1945—1953 年以來報道的77 例進(jìn)行病理活檢的TS 患者，發(fā)現(xiàn)第二肋軟骨關(guān)節(jié)受累的情況約占60%，第三、第四肋軟骨受累情況遞減，因此提出TS 的發(fā)生可能與解剖結(jié)構(gòu)中的一種不穩(wěn)定型結(jié)構(gòu)即胸肋關(guān)節(jié)間韌帶有關(guān)。理由是尸檢發(fā)現(xiàn)此解剖結(jié)構(gòu)幾乎在所有的第二胸肋關(guān)節(jié)都存在，在第三胸肋關(guān)節(jié)發(fā)生率約20%，在第四胸肋關(guān)節(jié)發(fā)生率僅為10%，在其他胸肋關(guān)節(jié)的發(fā)生率更為罕見，這與TS 累及這些關(guān)節(jié)軟骨的發(fā)病率非常相似，因此胸肋關(guān)節(jié)間韌帶附著點的炎癥或創(chuàng)傷反應(yīng)，使韌帶附著點纖維攣縮導(dǎo)致軟骨向前彎曲，從而引起局部的疼痛和腫脹是最可能的病因?qū)W解釋，Beck 等[5]也支持此觀點。

1.2 其他病因?qū)W因素分析

關(guān)于TS 早期的報道指出營養(yǎng)不良是可能病因，但Kayser[6]不支持這一觀點，并排除了與肺結(jié)核、肋軟骨過早鈣化或骨化存在一定關(guān)系的說法，同時指出可能與TS 病因相關(guān)的多種因素，這些因素也可能共同作用，存在多重因果關(guān)系，包括[7-12]：慢性過度咳嗽、打噴嚏、嘔吐、胸部創(chuàng)傷、繁重勞動引起的肋骨關(guān)節(jié)微創(chuàng)傷、呼吸道感染、免疫性疾病、維生素缺乏、細(xì)菌感染及異常的機械應(yīng)力等。2019 年Kumar 等[13]及2020 年Ito[14]各報道一例由于俯臥位導(dǎo)致TS 的病例，提出TS 的發(fā)生可能與體位不正有關(guān)。2022 年Tan 等[15]及2023 年Kuridze 等[16]各報道一例新型冠狀病毒感染后發(fā)生TS 的病例，指出能夠正確識別并診斷此病，對排除與新冠肺炎相關(guān)的危及生命的并發(fā)癥非常重要。

2 TS臨床診斷要點

2.1 臨床癥狀及體征

TS 患者常主訴突發(fā)或逐漸發(fā)作的前胸部疼痛，疼痛通常局限在受累肋軟骨區(qū)，也可放射至肩部、手臂和頸部等，但通常局限于受累部位神經(jīng)支配的皮區(qū)，疼痛的程度輕重不一，有的患者甚至?xí)炟?，被救護(hù)車送至急診。與TS相關(guān)的疼痛會隨著胸壁運動、打噴嚏、咳嗽、深呼吸、彎腰或勞累而加重[2,17]。體格檢查時，受累關(guān)節(jié)?？捎|及0.5 ～3.0 cm 大小腫塊[1]（這是與肋軟骨炎鑒別要點之一，具體詳見表1[3]），質(zhì)硬，表面皮膚無變色或皮疹、無局部淋巴回流障礙，無異常關(guān)節(jié)活動，該區(qū)域皮膚活動自如，但也有文獻(xiàn)報道腫脹局部皮膚變紅、白細(xì)胞計數(shù)增多、紅細(xì)胞沉降率升高和發(fā)熱（可至38 ℃），這可能與TS 急性發(fā)作或加重期有關(guān)[3]。

表1 Tietze 綜合征與肋軟骨炎鑒別

TS 與急性冠脈綜合征的重要鑒別點在于后者的胸痛癥狀逐漸加重，且與休息、睡眠或活動無關(guān)[18]，常伴有心電圖一過性改變；TS 與心絞痛鑒別要點在于后者通常通過含服硝酸甘油可緩解癥狀，而前者不能；當(dāng)二者共存時，TS 被漏診的原因常常是未能對患者進(jìn)行胸部觸診檢查。由于TS 引起的胸壁疼痛還可能表現(xiàn)為C4-T6 周圍神經(jīng)支配引起的上腹痛，因此TS 還需要與消化道潰瘍疾病、胃病、食管炎、食管疝或膽囊疾病鑒別。綜上，TS 的診斷基于排除上述疾病及其他可能危及生命或引起焦慮的疾病，如乳腺疾病、肺疾?。ǚ伟?、肺栓塞等）、胸壁腫瘤、胸壁外傷等，經(jīng)過仔細(xì)詢問病史、充分了解臨床癥狀及體征，并結(jié)合排除相關(guān)疾病的實驗室檢查，最終確診此病。值得強調(diào)的是在體格檢查過程中，通過觸診疼痛部位來重現(xiàn)疼痛是鑒別診斷過程中的重要部分。

此外，在診斷和隨訪TS 期間，應(yīng)始終懷疑存在惡性腫瘤的風(fēng)險，如果腫脹一直未消退或增大，應(yīng)盡早進(jìn)行活檢。2016 年Kaplan 等[19]選取2001 年3 月—2012 年7 月期間在三個不同醫(yī)療機構(gòu)診斷為TS 的121 例患者，進(jìn)行治療、重新診斷和隨訪的回顧性分析。發(fā)現(xiàn)其中27 例患者在隨訪第一年關(guān)節(jié)腫脹的直徑增加了一倍，隨后對這27 例患者全部進(jìn)行了直徑2.0 ～3.0 cm的切除活檢（此類病變不推薦針刺活檢），病理檢查發(fā)現(xiàn)其中13 例患者被確診胸壁腫瘤（5 例良性和8 例惡性），需要手術(shù)干預(yù)。

2.2 實驗室檢查及病理檢查

實驗室檢查：血細(xì)胞計數(shù)、沉降率、尿分析、血清學(xué)檢查以及鈣和磷測定均正常，其中有一些患者紅細(xì)胞沉降率升高，但被證明無特異性[2，19]。

病理檢查：TS 患者活檢組織通常為正?；蚍蚀蟮能浌墙M織，未發(fā)現(xiàn)腫瘤或炎癥跡象，可能伴有血管結(jié)構(gòu)增加、纖維化、退行性變伴裂隙形成和鈣化，部分病例伴有軟骨膜和軟組織腫脹或水腫[6,20-22]。正常成人關(guān)節(jié)軟骨是無血管和神經(jīng)的，而軟骨內(nèi)出現(xiàn)這些結(jié)構(gòu)可能是導(dǎo)致疾病疼痛和進(jìn)展的原因[23]。1956 年Kayser[6]通過查閱過去23 年期間共報道的159 例TS，重點研究有病理結(jié)果的病例，經(jīng)過對比分析指出，它可能根本不是一種軟骨疾病，而是周圍韌帶的疾病。

2.3 TS 的影像學(xué)表現(xiàn)

2.3.1 胸部X 線檢查 胸部X 線檢查不能顯示軟骨結(jié)構(gòu)，主要用于排除其他疾病[24]。

2.3.2 計算機斷層掃描（CT）檢查 TS 患者的CT表現(xiàn)可分為四種類型[25-26]：（1）胸肋骨軟骨連接正常；（2）軟骨局灶性增大；（3）軟骨腹側(cè)成角；（4）骨硬化、肋軟骨鈣化、軟組織腫脹。Edelstein 等[26]通過分析6 例TS 患者的CT 圖像，證實了CT 對評估TS 有用，同時也指出必須與臨床特征聯(lián)合起來才能確診的局限性。2021 年Y?ld?z 等[2]對28 例TS 患者進(jìn)行胸部CT 檢查，未發(fā)現(xiàn)任何陽性結(jié)果，可見CT 不適合作為篩查TS 的檢查。

2.3.3 MRI 檢查 在2008 年Volterrani 等[24]將12 例診斷為TS 的患者的MRI 與正常受試者的MRI 圖像對比分析，TS 患者的MRI 表現(xiàn)為軟骨局灶性增大；軟骨和軟骨下骨髓水腫；軟骨和關(guān)節(jié)周圍結(jié)構(gòu)明顯和快速的對比增強。但關(guān)節(jié)炎也有類似的增強特點，根據(jù)此病例無法將二者進(jìn)行對比分析，因此需要進(jìn)一步研究二者是否存在差異性。

2.3.4 超聲檢查 TS 的聲像圖表現(xiàn)[14,27-28]：肋軟骨關(guān)節(jié)腫脹，受累肋軟骨呈不規(guī)則隆起樣改變，軟骨厚度增加，后方回聲衰減明顯；周圍軟組織腫脹（軟骨膜、肌肉、筋膜和肋軟骨連接處周圍的韌帶增厚）、回聲減低；關(guān)節(jié)附近血管增多。2018 年Do 等[29]使用超聲檢查診斷了一例非典型癥狀的TS 患者，此患者的心電圖、平板負(fù)荷試驗、實驗室檢查和CT 檢查結(jié)果均無異常，由此可見超聲檢查對于識別肋軟骨增大及軟組織腫脹具有明顯優(yōu)勢。2023 年Kuridze 等[16]也報道了一例使用超聲檢查診斷的TS 患者，指出超聲圖像能夠明顯顯示受累關(guān)節(jié)的炎性改變和周圍組織腫脹，圖像足夠精確，患者通常不需要任何進(jìn)一步的診斷程序。但Kuridze 等[16]在病例報道中還指出，受累關(guān)節(jié)區(qū)域無血管形成，由此可知，關(guān)節(jié)附近血管增多的現(xiàn)象并不是所有病例都出現(xiàn)的特征性聲像圖表現(xiàn)，因此，TS 的彩色多普勒聲像表現(xiàn)仍需要進(jìn)一步研究。超聲除了在軟組織腫脹成像中的優(yōu)勢外，其引導(dǎo)下的局部注射治療也具有明顯優(yōu)越性，2024 年Bashir 等[30]對比分析30 例超聲引導(dǎo)下局部注射治療外上髁炎與30 例盲法注射治療的患者，結(jié)果證明在減輕肘關(guān)節(jié)不適和改善肘關(guān)節(jié)活動功能方面具有更高的準(zhǔn)確性和有效性，且在6 周的隨訪觀察中無明顯不適發(fā)生。使用超聲引導(dǎo)注射可確保正確插入針頭，防止針頭與神經(jīng)、肌腱和血管的直接接觸，提高有效性，同時將副作用降至最低。在TS 患者的注射治療中，因為肋軟骨關(guān)節(jié)后方是縱隔結(jié)構(gòu)，如果針頭放置過深或偏移，則可能進(jìn)入胸膜腔導(dǎo)致氣胸，造成嚴(yán)重的并發(fā)癥，因此在超聲引導(dǎo)下完成介入治療是非常有必要的。

2.3.5 骨掃描檢查 TS 患者的骨掃描顯像具有高敏感性的檢測，但特異性較低，不能區(qū)分TS 與惡性腫瘤[31]。1994 年Yang 等[32]提出通過提高的分辨率，TS 的99mTc-MDP 骨掃描顯像特征性表現(xiàn)為鼓槌狀、喇叭狀、C 形或倒C 形的攝取模式，但在之后的研究中未被證實。

2.3.6 PET-CT 檢查18F-FDG PET-CT 可以同時獲得CT 解剖圖像和PET 功能代謝圖像，對炎性疾病具有公認(rèn)有用性，2018 年Oh 等[31]報道了一例病理結(jié)果確診為TS 的病例，PET-CT 表現(xiàn)為病灶的FDG 攝取僅限于軟骨前部，伴有致密鈣化，未見其他顯著異常。2019 年Doudouh 等[33]也報道了一例使用18F-FDG PET-CT 診斷TS 的病例，顯示高代謝活性區(qū)僅位于受累軟骨和關(guān)節(jié)周圍結(jié)構(gòu)，SUVmax 值為3.4。通過上述報道可知，PET-CT 可用于TS 的輔助診斷，但因檢查結(jié)果的特異性分析不足且檢查費用較高，不適宜用于篩查。

綜上所述，比較上述TS 的影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)，超聲和MRI 結(jié)果均能證實TS 患者透明軟骨血管增生和退行性變的病理學(xué)結(jié)果，并且能夠解釋臨床檢查觸診到腫塊的特征性表現(xiàn)，因此，超聲和MRI 均可作為輔助診斷TS的有效影像學(xué)檢查方法，但與MRI 相比，超聲具有實時動態(tài)、檢查時間短、隨時可與患者溝通的明顯優(yōu)勢，特別是對于骨骼存在一定程度畸形的患者來說，超聲檢查能夠通過多種體位的掃查全面評價病變部位及程度，更重要的是超聲還可以引導(dǎo)局部注射治療、評價預(yù)后，具有明顯的成本優(yōu)勢。

3 TS治療

3.1 保守治療

TS 的治療首先包括充分安撫患者的焦慮情緒，告知患者疾病的良性、自限性特征，以減輕其心理壓力、消除對嚴(yán)重疾病的恐懼，并處以對癥治療措施來緩解疼痛，例如口服止痛藥、非甾體抗炎藥、局部熱敷及限制患側(cè)肢體體力活動等，平均而言，在接受治療三周內(nèi)癥狀明顯緩解或消失，如果患者積極配合保守治療仍然無改善的話，則需考慮其他治療方式[2,34]。2022 年Elsayed 等[35]對40 例TS 患者隨機分組治療，評價短期內(nèi)口服皮質(zhì)類固醇激素和非甾體抗炎藥改善TS 患者生活質(zhì)量和疼痛的療效，研究表明口服皮質(zhì)類固醇激素效果優(yōu)于口服非甾體抗炎藥，并指出治療的副作用均在可接受范圍內(nèi)。

3.2 局部注射治療

對于保守治療效果不滿意、止痛藥或非甾體抗炎藥耐藥的患者，爭取患者知情同意后可進(jìn)行超聲引導(dǎo)下局部皮質(zhì)類固醇激素注射治療，治療可分多次進(jìn)行，直到癥狀明顯改善或消失[36]。在超聲引導(dǎo)下可準(zhǔn)確定位注射部位和深度，對于并發(fā)癥發(fā)生率降低至關(guān)重要。2020 年Aydin 等[37]報道一例超聲引導(dǎo)下應(yīng)用胸橫肌平面阻滯技術(shù)注射類固醇激素治療TS 的病例，達(dá)到了極佳的鎮(zhèn)痛效果。

3.3 手術(shù)治療

對于難治性、反復(fù)發(fā)作性的TS 可以考慮切除受累肋軟骨的治療方法，此種治療方式需要使用固定補片進(jìn)行胸壁重建，手術(shù)切除治療被認(rèn)為是治愈本病的治療方式[5]。文獻(xiàn)中僅發(fā)現(xiàn)2 例通過手術(shù)治療TS 的病例報告[13,20]，2017 年由Gologorsky 等[20]手術(shù)治療一例TS患者研究指出，手術(shù)不是TS 傳統(tǒng)的治療方式，但完全切除受累的肋軟骨和相關(guān)肋骨外側(cè)及胸骨內(nèi)側(cè)后，患者疼痛癥狀消失，無需再口服止痛藥。

4 結(jié)論

TS 是一種罕見的良性、自限性上胸壁疼痛性疾病，其癥狀極易與嚴(yán)重的疾病相混淆，然而常規(guī)實驗室檢查為TS 臨床診斷提供支持的信息卻很少。2016 年Kaplan等[19]報道的121 例確診為TS 的患者中，胸部X 線檢查、心電圖、常規(guī)實驗室檢查和胸部CT 均正常，再次證明這些檢查均不能作為輔助診斷TS 的首選，只能為排除其他疾病作為參考，而超聲檢查對于識別TS 并做出相應(yīng)的診斷非常重要[38]：首先，與骨掃描、PET-CT 和MRI 相比，超聲檢查在各級醫(yī)院中的應(yīng)用更加廣泛，而且檢查費用低廉，對于排除診斷來說性價比更高；其次，與胸部X 線和CT 不同，超聲檢查安全、無輻射、無明顯禁忌證；最后，超聲檢查不僅可用于TS 的輔助診斷，還可用于局部注射治療。但因TS 的發(fā)生和發(fā)展是動態(tài)演變過程，目前超聲診斷和治療TS 的病例數(shù)量有限，因此對于超聲診斷TS 的靈敏度和特異度仍需進(jìn)一步研究完善。