凡慧,譚雨維,張偉,蔡靈龍,馮江龍,張敏

1 臨床資料

患兒男,9歲,6個月前左足無明顯誘因突發(fā)第3足趾遠端結(jié)節(jié),甲緣輕度突出,伴疼痛,就診于外院,診斷為疣,冷凍治療失敗?；純悍裾J局部外傷史及甲溝炎病史,否認類似家族史。生長發(fā)育史:患兒生長發(fā)育正常,體重24 kg,身高147 cm,頭圍55 cm,智力正常。體檢:系統(tǒng)檢查無異常。皮膚科情況:左足第3足趾可見約7 mm×5 mm大小的肉色硬結(jié)節(jié),表面粗糙,突出于甲板的遠端邊緣,甲板明顯突起,甲床輕度受累(圖1a)。正位及側(cè)位X線片示:左足第3足趾遠端趾骨的骨質(zhì)增生,可見骨性腫物(圖1b～1c)。皮膚鏡表現(xiàn)為典型的樹枝狀血管擴張及角化過度(圖2)。皮損組織病理示:表皮可見角化過度,角化不全;真皮見骨小梁形成,散在淋巴細胞、組織細胞浸潤(圖3)。診斷:甲下外生性骨疣。治療:修剪趾甲后在甲床邊緣予以手術(shù)完全切除腫塊,術(shù)后患兒趾甲恢復正常,無復發(fā)及術(shù)后并發(fā)癥。

圖1a 左側(cè)第三足趾皮疹;圖1b 左側(cè)足部正位X線;圖1c 左側(cè)足部側(cè)位X線

圖2a～2b 左側(cè)第三足趾皮疹皮膚鏡特征

HE×50; HE×100

2 討論

甲下外生性骨疣是一種相對罕見的、疼痛的、良性的骨性突出。最早由Dupuytren于1847年描述了末節(jié)趾(指)骨甲下外生骨疣的疾?。?］,指出它是一種牢固附著于末節(jié)趾(指)骨的良性增生性骨軟骨瘤,第1足趾是最常見的受累部位。該病可以發(fā)生在任何年齡,但通常發(fā)生在20～30歲人群中［2］。臨床表現(xiàn)為單發(fā)小的、疼痛的、粉色或膚色的硬結(jié)節(jié),突出于甲板的遠端邊緣,隨甲下外生性骨疣的生長,甲板被提起并與下面的甲床分離,導致甲畸形?；颊叱Ｗ杂X疼痛,嚴重者會影響學習和日常生活。該病病因仍不清楚,許多因素與甲下外生性骨疣的形成有關(guān),包括慢性感染、創(chuàng)傷、遺傳異常、腫瘤和軟骨囊腫活化［3-4］。

X線檢查及組織病理檢查是診斷甲下外生性骨疣的重要手段。最新研究顯示,皮膚鏡檢查也是識別該病的重要工具［5］。僅通過臨床表現(xiàn)容易導致本病的誤診和延診,在一項研究中,延遲診斷的發(fā)生率約為10%,超過10%的患者患有趾甲營養(yǎng)不良［6］。X線檢查雖然是一種非侵入性檢查,但在早期表現(xiàn)不典型。組織病理檢查是診斷該病的必要手段,但其作為一種有創(chuàng)檢查,許多患兒無法配合,且可能因為誤診忽略完善該檢查。皮膚鏡作為一種無創(chuàng)檢查手段,越來越多地應用于甲病的早期診斷與鑒別診斷。查閱資料發(fā)現(xiàn),國內(nèi)尚無甲下骨疣皮膚鏡描述的報道。國外研究顯示,甲下骨疣的皮膚鏡特征中,血管擴張最常見(70%),其次是角化過度(60%)、甲松脫(40%)和潰瘍(30%)［7］。皮膚鏡可用于甲下外生性骨疣和其他甲病(如甲周疣、甲下化膿性肉芽腫、甲下血管球瘤、甲下鱗狀細胞癌、甲營養(yǎng)不良和甲下黑素瘤)的鑒別［8］。甲周疣皮膚鏡主要表現(xiàn)為疣狀增生,表面角化粗糙及點狀血管;甲下化膿性肉芽腫通常表現(xiàn)為無結(jié)構(gòu)的出血性紅斑區(qū);甲下血管球瘤主要表現(xiàn)為甲襞近端可見藍紫色斑點;甲下鱗狀細胞癌皮膚鏡表現(xiàn)為甲紅線、不規(guī)則血管及片狀出血;甲營養(yǎng)不良皮膚鏡表現(xiàn)為甲板規(guī)則的斑片及裂隙;甲下黑素瘤皮膚鏡表現(xiàn)為棕色至黑色縱行不規(guī)則條紋,Hutchinson征陽性。

本例皮膚鏡表現(xiàn)為明顯的血管擴張及角化過度。與甲下外生性骨疣常見的皮膚鏡血管擴張不同,本病例主要表現(xiàn)為樹枝狀血管擴張,是一種較罕見的皮膚鏡血管表現(xiàn)。皮膚鏡下血管擴張可見于多種疾病,樹枝狀血管較常見于基底細胞癌。本團隊既往報道過1例甲下骨疣的皮膚鏡下“紅珊瑚”血管擴張模式［9］,及1例皮膚鏡下網(wǎng)狀血管擴張模式［10］。皮膚鏡檢查為甲下外生性骨疣提供了新的可靠的術(shù)前診斷標準。

甲下外生性骨疣首選治療為手術(shù)治療,保守治療一般無效。手術(shù)治療的主要目的是去除正常骨組織邊界的外生骨以防止復發(fā),并通過保護甲床和甲母質(zhì)避免甲畸形,手術(shù)成功率為90%。研究顯示,大約53%患兒復發(fā)與腫瘤切除不充分相關(guān)［11］。該患兒手術(shù)后隨訪半個月,皮疹無復發(fā)。