李韜，張耕銘，張宏其，郭超峰

（中南大學湘雅醫(yī)院骨科脊柱外科，湖南長沙 410008）

青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸（adolescent idiopathic scoliosis,AIS）是發(fā)生于10～18 歲青少年的一種原因尚不明的三維空間內(nèi)的脊柱畸形。它與特定疾病無關(guān)，定義為脊柱在冠狀面上的Cobb 角＞10°，并伴有軸向旋轉(zhuǎn)［1，2］。AIS 的患病率為0.4%～5.2%，16 歲以下兒童的平均患病率為2%～3%［3～5］，國內(nèi)報道的患病率為0.1%～2.5%［6，7］。AIS 患者公認的手術(shù)指征是主彎Cobb 角＞45°［8，9］。脊柱后路選擇性胸彎融合術(shù)是目前治療Lenke 1/2 型AIS 的標準矯形手術(shù)方案，目的是盡可能減少腰椎融合節(jié)段以保留更多的腰椎活動節(jié)段［10，11］。然而，在脊柱側(cè)彎患者行后路選擇性胸彎融合術(shù)后的隨訪期間可觀察到一種遠端疊加（distal adding-on） 現(xiàn)象，以Lenke 1 型和2 型最常見［10，12］。

1 遠端疊加現(xiàn)象的定義

關(guān)于遠端疊加現(xiàn)象的定義，目前尚存在一定的爭議，不同學者采用不同的參數(shù)和標準對其進行定義。在2003 年，Suk 等［13］定義遠端疊加現(xiàn)象為未能恢復足夠的軀干平衡、失代償或主彎的進展或延伸，然而這一定義對遠端疊加現(xiàn)象的診斷比較模糊，因此未被廣泛采用。Sponseller 等［14］認為遠端疊加現(xiàn)象是主彎近端或遠端的椎骨數(shù)量增加，與術(shù)后第1 次X 線片相比角度增加超過6°。Schlechter 等［15］定義遠端疊加現(xiàn)象為融合節(jié)段以下主彎Cobb 角的進展，這是由于Cobb 角中包含的椎體數(shù)量增加，或者內(nèi)固定遠端椎間盤成角增加。目前，大多數(shù)的學者采用Wang等［16］在2011 年提出的遠端疊加現(xiàn)象定義，即遠端疊加現(xiàn)象是指脊柱側(cè)彎矯形術(shù)后第1 次站立位X 線片至末次隨訪期間，內(nèi)固定遠端發(fā)生主彎跨度的延長（主彎下端椎向遠端移動，主彎遠端椎體數(shù)目增加），包括：（1）最低固定椎體（lowest instrumented vertebra,LIV）下位椎間盤成角增加＞5°；（2）LIV 下位椎體偏移骶骨中線（central sacral vertical line,CSVL）距離增加＞5 mm。這一較為公認的定義的提出有利于對遠端疊加現(xiàn)象的進一步研究，以指導手術(shù)方案的制定并減少其發(fā)生率。

2 遠端疊加現(xiàn)象的流行病學和發(fā)病機制

近年來，關(guān)于術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率已被廣泛研究和報道，但差異很大，為0.8%［17］～51.1%［16］，這種廣泛的變異可能與不同脊柱側(cè)凸類型遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率不同有關(guān)。Yang 等［18］進行的一項薈萃分析顯示，遠端疊加現(xiàn)象的總體發(fā)生率為14%，亞組分析顯示，Lenke 1A 型、Lenke 2 型、Lenke 5 型和混合型AIS 的遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生率分別為15%、12%、9%和16%。

目前，對于遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生機制尚存在較大的爭議，仍需進一步研究，其中兩種主要的理論是肩平衡代償學說和骨骼發(fā)育不成熟學說［19］。

3 遠端疊加現(xiàn)象的危險因素

3.1 LIV 的選擇

LIV 的選擇被認為是遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的最重要因素。脊柱融合節(jié)段的確定對AIS 手術(shù)治療的成功起著重要的作用。其中LIV 的選擇一直是AIS 手術(shù)治療關(guān)注的焦點之一，但目前國內(nèi)外尚沒有統(tǒng)一的指導LIV 選擇的方案來預防遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生，對于LIV的選擇仍然存在極大的爭議［20］。近年來，大多關(guān)于遠端疊加現(xiàn)象的研究集中于LIV 的選擇［21，22］。Wang等［23］發(fā)現(xiàn)在Lenke 1A 患者中，LIV 的選擇與遠端疊加現(xiàn)象高度相關(guān)，遠端融合的程度越短，遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率越高。Wang 等［16］回顧性分析了45 例Lenke 1A 型AIS 患者，發(fā)現(xiàn)穩(wěn)定椎（stable vertebral,SV）與LIV 間椎體數(shù)、端椎（end vertebra,EV）與LIV 間椎體數(shù)、（LIV+1）-CSVL 在遠端疊加組與非遠端疊加組之間有顯著差異，且與遠端疊加存在顯著相關(guān)，認為LIV 的選擇是遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的重要因素。Fischer 等［24］提出了中立椎（neutral vertebra,NV）亞型、穩(wěn)定椎亞型以及總穩(wěn)定性，建議遠端融合在L2水平或以上時選擇被CSVL 接觸到且在NV 以上兩個水平以內(nèi)的LIV，避免不理想的影像學結(jié)果。此外，Wang 等［25］提出術(shù)后LIV-CSVL 距離＞10 mm可以作為遠端疊加現(xiàn)象的主要判斷標準。Murphy等［26］納入160 例Lenke 1A-R 或2A-R 型AIS 患者，發(fā)現(xiàn)89 例融合到遠端充分觸及椎（last substantially touched vertebra,LSTV）的患者中僅8 例發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象，當LIV＜LSTV 時，遠端疊加發(fā)生率為29%，結(jié)果顯示LIV 選擇為LSTV 可明顯降低遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率。Lenke 教授團隊提出LIV 選擇為LSTV，能夠有效防止術(shù)后發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象［21，26］。Matsumoto 等［27］對112 名Lenke 1A 型AIS 研究，發(fā)現(xiàn)LIV接近遠端觸及椎（last touching vertebra,LTV）、術(shù)后即刻殘留的頂椎偏距（apex vertebra translation,AVT）與遠端疊加發(fā)生相關(guān)，并建議至少將LIV 選擇延長至LTV、術(shù)后即刻的AVT 應(yīng)＜25 mm，以減少術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生。

3.2 生長潛能

近年來，大多數(shù)學者認為AIS 患者生長潛力越大即手術(shù)年齡越小、骨骼發(fā)育成熟度越低，在進行選擇性后路胸彎融合術(shù)后，隨著其骨骼的不斷發(fā)育，出現(xiàn)遠端疊加現(xiàn)象的概率越高［18，21］。Wang 等［23］納入60例Lenke 1A 型患者，回顧性分析了10 個與遠端疊加現(xiàn)象可能相關(guān)的潛在危險因素，發(fā)現(xiàn)骨骼不成熟與遠端疊加現(xiàn)象高度相關(guān)，骨骼成熟程度越低，遠端疊加現(xiàn)象越可能發(fā)生。Murphy 等［26］的研究也證實，在Lenke 1A-R 或2A-R 型AIS 患者中Risser 征為0 級或l 級的AIS 患者術(shù)后更容易出現(xiàn)遠端疊加現(xiàn)象。Yang 等［18］進行了一項系統(tǒng)綜述和薈萃分析，發(fā)現(xiàn)年齡較小、骨骼發(fā)育成熟度低（即Risser 征低）是遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的危險因素。Sponseller 等［14］通過對44 例三角軟骨開放的AIS 患者和450 例三角軟骨閉合的AIS 患者進行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)行單一前路矯形治療的三角軟骨開放患者術(shù)后發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的風險比三角軟骨閉合患者高。然而，也有少數(shù)研究發(fā)現(xiàn)骨骼成熟程度與遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生無明顯相關(guān)性。例如，Yang 等［28］的研究發(fā)現(xiàn)，遠端疊加組比非遠端疊加組的Risser 征分級低（P=0.017），但無相關(guān)性。目前脊柱外科臨床常用的預測生長潛力的指標有：Risser 征、髖臼三角軟骨開放與閉合情況，主要是因為在拍攝的膠片中進行評估比較方便，但在判斷骨骼成熟度方面可能比較粗糙［29］。因此，骨骼成熟度是否與遠端疊加有關(guān)還需要進一步研究［30］。

3.3 胸彎和腰彎相關(guān)因素

Yang 等［18］的研究發(fā)現(xiàn)，發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的特發(fā)性脊柱側(cè)凸患者具有較小的上胸彎（proximal thoracic curve,PTC） 和主胸彎（main thoracic curve,MTC），并且PTC 矯正率較大，其認為術(shù)前PTC 及MTC 越小是患者術(shù)后發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的危險因素。Studer 等［31］的研究發(fā)現(xiàn)，遠端疊加患者的MTC柔韌度更大，平均MTC 矯正率為59%，而非遠端疊加的患者平均MTC 矯正率為43%。Matsumoto 等［27］發(fā)現(xiàn)在Lenke 1A 型患者中，遠端疊加現(xiàn)象更可能發(fā)生于術(shù)后MTC 的AVT 較大的患者。Bai 等［32］對120例至少隨訪3 年的Lenke 1A/2A 型AIS 患者研究發(fā)現(xiàn)，有16 例（13.3%）患者觀察到遠端疊加現(xiàn)象，遠端疊加組患者在術(shù)后即刻和末次隨訪時胸椎后凸角明顯較小，MTC 的Cobb 角更小，即MTC 的矯正率明顯更高，胸腰椎前凸角明顯更大。因此，其提出術(shù)后較小的胸椎后凸角會使更多的負荷傳遞到腰彎，進而導致遠端的側(cè)彎進展。

Yang 等［18］研究發(fā)現(xiàn)，術(shù)前PTC、MTC、腰彎Cobb 角較小是AIS 患兒術(shù)后發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的危險因素。Yang 等［28］指出遠端未融合椎體數(shù)、術(shù)后腰彎Cobb 角是Lenke 1、2 型AIS 患兒術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象的重要因素，提出遠端疊加指數(shù)（定義為4×遠端未融合椎體數(shù)-術(shù)后腰彎Cobb 角）可以有效預測遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生。孫旭等［33］對110 例行單次前或后路主胸彎融合術(shù)的Lenke 1A 型AIS 患兒進行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)遠端疊加組（97.0%±9.1%）患者遠端代償性腰彎的柔韌度明顯比非遠端疊加組（90.5%±15.5%）高（P=0.017），腰彎的柔韌度是遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的重要因素，其認為這可能與腰彎柔軟度高容易向主胸彎方向逆轉(zhuǎn)有關(guān)。

3.4 L4椎體傾斜方向

Miyanji 等［34］根據(jù)L4冠狀面傾斜將Lenke 1A 型細分成兩種不同的亞型：1A-R（右）型和1A-L（左）型，發(fā)現(xiàn)1A-L 型與1B 型具有共同的影像學特征，并且在遠端融合節(jié)段的處理上也是類似的，在形式和處理上不同于1A-R 型。與1A-L 型和1B 型相比，1A-R 型似乎需要不同的LIV 選擇“規(guī)則”，1AR 型不需要融合至更遠端的穩(wěn)定椎，融合至穩(wěn)定椎更近端的水平（1 或2 個水平）通常是安全的。Cho等［21］也根據(jù)L4椎體傾斜的方向，將Lenke 1A 型AIS患者進一步分為1A-L 型和1A-R 型，發(fā)現(xiàn)Lenke 1A-R 型發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的可能性是1A-L 型的2.2倍，了解Lenke 1A-L 和1A-R 型之間的差異可能有助于防止術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象。此外，Qin 等［35］也根據(jù)L4椎體傾斜的方向，對Lenke 2A 型AIS 患者進一步分為2A-L 型和2A-R 型，通過逐步Logistic 回歸分析，發(fā)現(xiàn)LIV 和LSTV 之間的椎體數(shù)是2A-L 型和2A-R 型患者術(shù)后遠端遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的重要因素。此外，還進一步發(fā)現(xiàn)對于2A-R 型患者，LIV 水平至少應(yīng)擴展到LSTV，而對于2A-L 型患者，LIV水平應(yīng)擴展到LSTV+1，以避免術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象。

3.5 肩平衡

Lee 等［36］的研究發(fā)現(xiàn)雖然在統(tǒng)計學上沒有顯著性（P=0.089），但是遠端疊加現(xiàn)象的存在與術(shù)后雙肩失衡的趨勢增加有關(guān)。Cao 等［37］對116 例進行選擇性胸彎融合術(shù)的Lenke 2A 型AIS 患者進行回顧性研究，發(fā)現(xiàn)在隨訪時鎖骨角較大的患者中，遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率較低（OR值=0.557），術(shù)后雙肩失衡可通過未融合的腰彎進行補償，術(shù)后雙肩失衡和術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象之間關(guān)系微弱但具有相關(guān)性，并且遠端疊加現(xiàn)象也有助于補償雙肩失衡。此外，Qin 等［35］發(fā)現(xiàn)在隨訪過程中，殘余的左肩抬高可以通過遠端疊加的逐漸發(fā)生來補償。Matsumoto 等［38］的研究也發(fā)現(xiàn)，遠端疊加組患者的鎖骨角比非遠端疊加組的明顯小，遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生在術(shù)后雙肩失衡之后，是為了代償冠狀面失衡，因此認為雙肩失衡為遠端疊加現(xiàn)象的成因。此外，秦曉東等［39］根據(jù)遠端疊加現(xiàn)象的自然史，將遠端疊加現(xiàn)象進一步分為進展型和非進展型，發(fā)現(xiàn)在隨訪期間進展型遠端疊加組雙肩失衡的改善明顯大于非進展型遠端疊加組（P=0.002），認為遠端疊加現(xiàn)象的進展對術(shù)后雙肩失衡有一定程度的代償作用。

3.6 冠狀面平衡

目前，廣泛使用C7中垂線（C7plumb line,C7PL）與CSVL 之間的距離來判斷冠狀面是否失衡。冠狀面失衡被認為是術(shù)后2 年內(nèi)C7PL 與CSVL 之間的距離＞20 mm［40］。Yang 等［18］的研究發(fā)現(xiàn)術(shù)前冠狀面和矢狀面的明顯失衡、冠狀面和矢狀面的過度矯正是遠端疊加現(xiàn)象的危險因素之一。此外，一些研究進一步發(fā)現(xiàn)遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生是為了補償冠狀面失衡。例如，Jiang 等［41］對136 例行選擇性胸彎融合術(shù)并至少隨訪2 年的Lenke 1/2 型AIS 患者進行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)在具有A 型腰椎修正分型的Lenke 1/2 型AIS 患者中，遠端疊加現(xiàn)象可能是冠狀面失衡的補償機制。Zang 等［42］對48 例接受了后路脊柱融合手術(shù)的嚴重僵硬脊柱側(cè)凸患者進行了一項回顧性研究，發(fā)現(xiàn)遠端疊加組患者比非遠端疊加組患者在術(shù)后即刻更容易出現(xiàn)冠狀面失衡，認為這可能是與MTC 矯正率太高而無法代償冠狀面有關(guān)，發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象是為了補償冠狀面失衡。

4 遠端疊加現(xiàn)象的預防

遠端疊加現(xiàn)象與許多因素有關(guān)，其中文獻中報道的主要危險因素有LIV 的選擇、生長潛能、胸彎和腰彎相關(guān)因素、L4椎體傾斜方向、肩平衡及冠狀面平衡。目前，許多學者針對LIV 的選擇及生長潛能提出預防術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的建議。

Wang 等［16］對45 例Lenke 1A 型AIS 患者進行回顧性研究，發(fā)現(xiàn)術(shù)前LIV+1 偏離CSVL 距離＞10 mm是遠端疊加的一個獨立預測因素，因此，建議LIV應(yīng)選擇為DV（定義為從骶骨頭側(cè)偏離CSVL 距離＞10 mm 的第1 個椎體），以預防遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生和保留更多的腰椎活動度。許多學者建議LIV 選擇為接觸椎（touch vertebra,TV） 或其以上水平［19，22，27，30］。但是，關(guān)于TV 與實質(zhì)接觸椎的定義易于混淆。本研究推薦采用Qin 等［30］提出的充分接觸椎（substantially touch vertebra,STV）定義，Qin 等對104 例行選擇性后路胸彎融合術(shù)的Lenke 1A 型AIS患者進行了至少2 年的隨訪研究，根據(jù)LIV 選擇為非實質(zhì)接觸椎（non-substantially touched vertebra,nSTV）、nSTV 的下一椎體（nSTV+1）或STV 分為三組，比較其臨床結(jié)局，分析了與遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的相關(guān)因素，發(fā)現(xiàn)LIV 與STV/nSTV+1 之間的距離（LIV-STV＜0 或LIV-（nSTV+1）＜0）是與遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生相關(guān)的唯一獨立因素（OR=27.1，95%CI2.3～311.2，P=0.002）。因此，建議正確區(qū)分STV 與nSTV，選擇STV 或nSTV+1 作為LIV，以減少遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生率。

Wang 等［23］發(fā)現(xiàn)LIV 選擇和骨骼不成熟與遠端疊加的發(fā)生高度相關(guān)，并建議對于Risser 征≤3 級的Lenke 1A 型AIS 患者，應(yīng)該盡可能地避免行融合手術(shù)，認為生長棒可能是最佳的治療方式。然而，對于骨骼成熟的患者，LIV 的選擇應(yīng)該是首要考慮的；當Risser 征為4 級時，術(shù)前LIV-CSVL 距離應(yīng)＜21 mm；當Risser 征為5 級時，術(shù)前LIV-CSVL 距離應(yīng)＜26 mm。此外，有學者建議術(shù)前應(yīng)該根據(jù)L4椎體的傾斜方向進一步對Lenke 分型區(qū)分。Cho 等［21］的研究發(fā)現(xiàn)，Lenke 1A-R 型比1A-L 型患者發(fā)生遠端疊加概率更高，并建議1A-R 型患者遠端融合至NV 上方的1 個節(jié)段或SV 上方1～2 個節(jié)段，以防止1A-R 型發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象。Zhang 等［43］的研究發(fā)現(xiàn)，遠端疊加現(xiàn)象可能是術(shù)后雙肩失衡的補償機制，建議術(shù)中應(yīng)對PTC 充分校正，對MTC 和腰彎適度校正，并且應(yīng)該預防術(shù)后雙肩失衡，這不僅是為了患者術(shù)后的外觀，也是為了防止術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象的發(fā)生。

5 遠端疊加現(xiàn)象的治療

大多數(shù)文獻報道遠端疊加組患者與非遠端疊加組患者在末次隨訪時的脊柱側(cè)凸研究學會22 項（Scoliosis Research Society-22,SRS-22）問卷表總評分和各項評分上均無統(tǒng)計學差異［18，26～28］，這可能與隨訪時間短有關(guān)。但文獻報道約有6%～7%的遠端疊加患者需要行翻修手術(shù)［22，28］。Yang 等［28］的研究中有16 例患者發(fā)生了遠端疊加現(xiàn)象，其中1 例行支具治療，1 例行翻修手術(shù)；沒有發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的患者（82 例）均不需要翻修手術(shù)。Cao 等［22］分析了116 例Lenke 2A 患者，有16 例觀察到術(shù)后遠端疊加現(xiàn)象，其中1 例因胸腰彎向右進行性加重和腰痛需要行翻修手術(shù)。秦曉東等［39］首次根據(jù)遠端疊加現(xiàn)象的自然演化過程，將遠端疊加現(xiàn)象分為進展型和非進展型，建議對于術(shù)后發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的患者，需要每3～6 個月隨訪1 次，如果屬于非進展型，可繼續(xù)隨訪觀察；如果屬于進展型，建議早期予以支具、功能鍛煉等干預，延緩進展，避免行翻修手術(shù)。目前關(guān)于遠端疊加現(xiàn)象的治療研究較少，因此需要更長的隨訪時間來觀察隨著遠端疊加現(xiàn)象的不斷進展，發(fā)生遠端疊加現(xiàn)象的患者是否將在未來出現(xiàn)不利的影響。

綜上所述，遠端疊加現(xiàn)象是復雜的術(shù)后并發(fā)癥，有許多危險因素，如LIV 的選擇、生長潛能、胸彎和腰彎相關(guān)因素、L4椎體傾斜方向等，外科醫(yī)師應(yīng)該綜合考慮這些因素，以防止遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生。此外，遠端疊加現(xiàn)象可影響生活質(zhì)量，甚至需要翻修手術(shù)，未來也需要進一步對遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生的機制、危險因素及防治進行多中心大樣本的研究，以避免遠端疊加現(xiàn)象發(fā)生。