劉方娜 李偉笠 左汴京 Weyland Cheng 孫克明
發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良(developmental dysplasia of the hip,DDH)曾被稱為先天性髖脫位,是導(dǎo)致兒童肢體殘疾的主要疾病之一。根據(jù)Graf超聲法及年齡[1],Graf Ⅱa型DDH為出生3個月以內(nèi)50°≤α角<60°、β角>55°的髖關(guān)節(jié),其中出生6周后α角≥55°為Ⅱa(+)型,α角<55°為Ⅱa(-)型。國外有學(xué)者發(fā)現(xiàn)部分GrafⅡa型DDH病人的髖關(guān)節(jié)存在病理性發(fā)育不良,不能自我改善,一旦確診應(yīng)積極治療[2];也有研究證明,Graf Ⅱa 型DDH 病人生理不成熟髖關(guān)節(jié)的自行矯正率達(dá)到了98.2%[3];沈品泉等[4]在對GrafⅡa 型髖關(guān)節(jié)異常病例研究中發(fā)現(xiàn)髖關(guān)節(jié)發(fā)育惡化病例占18.6%。盡管有些不成熟的髖關(guān)節(jié)疾患有一定的自愈傾向,但如果在嬰兒期治療和監(jiān)測不力,髖關(guān)節(jié)疾患有可能隨著年齡的增加更趨嚴(yán)重。
目前,關(guān)于Graf Ⅱa 型DDH 的轉(zhuǎn)歸和治療仍存在一定的爭議。Pavlik干預(yù)即佩戴Pavlik挽具,保持髖關(guān)節(jié)屈曲90°~110°,外展50°~60°,每日23 h左右;非Pavlik干預(yù)包括蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等家庭干預(yù)措施,時間由家長自由掌握。本研究回顧了我院2016年2月至2022年7月收治的Graf Ⅱa型DDH 患兒,分析比較Pavlik 干預(yù)和非Pavlik 干預(yù)治療Graf Ⅱa 型DDH 患兒的臨床療效,探討Graf Ⅱa型DDH的轉(zhuǎn)歸及治療指征。
納入標(biāo)準(zhǔn):①首次超聲檢查按Graf超聲分型法[1]診斷為Graf Ⅱa 型DDH;②體格檢查神經(jīng)肌肉系統(tǒng)無異常發(fā)現(xiàn);③隨訪至髖關(guān)節(jié)轉(zhuǎn)歸正常,末次超聲檢查資料齊全。排除標(biāo)準(zhǔn):①合并某種綜合征所導(dǎo)致的DDH,如多發(fā)性關(guān)節(jié)攣縮或其他疾?。虎隗y部感染或化膿性髖關(guān)節(jié)炎病史等導(dǎo)致的病理性DDH;③合并有神經(jīng)肌肉性疾病,麻痹性或痙攣性髖脫位;④靜態(tài)超聲檢查報告不規(guī)范、結(jié)果數(shù)據(jù)不全。
共納入631例(833髖)Graf Ⅱa型DDH患兒,其中男209 例,女422 例,平均年齡為47.9 d,左側(cè)456髖,右側(cè)377髖。對于首診年齡和初始α角不同的患兒分別觀察,即0~6 周Graf Ⅱa 型DDH 患兒214 例(300 髖)、6~12 周Graf Ⅱa(+)型DDH 患兒385 例(478 髖)、6~12 周Graf Ⅱa(-)型DDH 患兒46 例(55髖)。6~12 周Graf Ⅱa 型中有14 例患兒一側(cè)為GrafⅡa(+)型,另一側(cè)為Graf Ⅱa(-)型。根據(jù)干預(yù)方式不同,分為Pavlik干預(yù)或非Pavlik干預(yù)組。
本研究為回顧性分析,所有資料均未涉及患兒及家長隱私,倫理審查編號為2023-k-020。
采用Philips F75 彩色多普勒超聲診斷儀,高頻線陣探頭,頻率5或7.5 MHz。超聲檢查均嚴(yán)格采用Graf靜態(tài)超聲法:患兒側(cè)臥位于硬板床上,下肢自然屈曲并輕度內(nèi)旋,髖關(guān)節(jié)呈中立位,屈髖屈膝45°,雙膝平同側(cè)肩寬,測得基線和骨頂線相交組成的骨頂線夾角即α角,基線與軟骨頂線相交組成的軟骨頂線夾角即β角(圖1)。
圖1 Graf超聲測量方法
各組患兒均進行門診超聲隨訪復(fù)查,2 周左右一次,直至恢復(fù)正常,記錄各組患兒初始α角,轉(zhuǎn)歸正常的時間及轉(zhuǎn)歸正常時α角,并計算α角增加值。臨床隨訪正常標(biāo)準(zhǔn):超聲復(fù)查結(jié)果提示α角≥60°,患兒家長未訴患兒雙下肢及髖部不適,雙下肢活動度一致,雙下肢等長,髖外展試驗陰性,Barlow、Ortolani試驗陰性,Allis征陰性。
采用SPSS 26.0軟件(IBM公司,美國)進行統(tǒng)計學(xué)分析,首診年齡、初始α角、轉(zhuǎn)歸正常時α角、α角增加值等計量資料以均值±標(biāo)準(zhǔn)差(±s)表示,采用獨立樣本t檢驗;性別、側(cè)別的比較采用卡方檢驗。P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。
0~6 周Graf Ⅱa 型DDH 患兒中,179 例(253 髖)采用非Pavlik 干預(yù),35 例(47 髖)采用Pavlik 進行干預(yù),Pavlik 組 的 初 始α 角 明 顯 低 于 非Pavlik 組(53.83°±2.56°vs.57.23°±1.65°),α角增加值顯著高于非Pavlik組(10.43°±1.21°vs.6.36°±1.45°),轉(zhuǎn)歸正常的時間明顯少于非Pavlik 組[(40.09±19.40)dvs.(45.76±17.57)d],組間比較,差異均有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05,表1)。兩組間的側(cè)別、年齡、正常轉(zhuǎn)歸時的α角比較,差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。
表1 0~6周Graf Ⅱa型DDH情況
6~12周Graf Ⅱa(+)型DDH患兒中,332例(416髖)采用非Pavlik干預(yù),53例(62髖)采用Pavlik進行干 預(yù),Pavlik 組 的 初 始α 角 明 顯 低 于 非Pavlik 組(56.53°±1.63°vs.57.75°±1.15°),α角增加值顯著高于非Pavlik 組(7.52°±1.26°vs.5.84°±1.71°),轉(zhuǎn)歸正常的時間明顯少于非Pavlik 組[(34.31±12.82)dvs.(43.71±19.98)d],組間比較,差異均有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05,表2)。兩組間的年齡、正常轉(zhuǎn)歸時的α角比較,差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。
表2 6~12周Graf Ⅱa(+)型DDH情況
6~12 周Graf Ⅱa(-)型DDH 患兒中,25 例(30髖)采用非Pavlik干預(yù),21例(25髖)采用Pavlik進行干預(yù),非Pavlik組和Pavlik組的轉(zhuǎn)歸正常時間分別為(57.33±14.40)d、(45.80±16.14)d,Pavlik 組明顯更少,組間比較,差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05,表3)。兩組間的年齡、側(cè)別、初始α角、轉(zhuǎn)歸正常時α角、α角增加值比較,差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。
表3 6~12周Graf Ⅱa(-)型DDH情況
Pavlik 干預(yù)組和非Pavlik 干預(yù)組均無并發(fā)癥出現(xiàn)。典型病例見圖2、3。
圖2 患兒首診年齡43 d,左側(cè)Graf Ⅱa(+)型DDH,非Pavlik 干預(yù),初始α角=57°(a),3 周后α角=58°(b),7 周后α角=63°(c),恢復(fù)正常
圖3 患兒首診年齡45 d,右側(cè)Graf Ⅱa(-)型DDH,Pavlik干預(yù),初始α角=50°(a),3周后α角=59°(b),7周后α角=63°(c),恢復(fù)正常
國內(nèi)外在嬰兒DDH篩查[5-9]的研究結(jié)果中發(fā)現(xiàn),異常髖中GrafⅡa型是占比最多的。而且,關(guān)于GrafⅡa 型DDH 的轉(zhuǎn)歸和治療,目前也存在著很多爭議。呂學(xué)敏等[10]研究發(fā)現(xiàn)出生后6 周內(nèi)的GrafⅡa型髖關(guān)節(jié)在發(fā)育過程中呈“趨穩(wěn)”狀態(tài),到第14周左右,約85%可能自發(fā)穩(wěn)定;也有學(xué)者[11]發(fā)現(xiàn)79%GrafⅡa 型生理不成熟髖關(guān)節(jié)在6~7 周齡時發(fā)育正常。國內(nèi)最新治療指南[12]明確建議,觀察至6周,Graf Ⅱa(-)型可使用Pavlik 挽具治療,但美國骨科醫(yī)師學(xué)會指出可繼續(xù)觀察隨訪暫不需使用支具[13]。髖關(guān)節(jié)形態(tài)發(fā)育是一個動態(tài)變化過程,正常嬰兒出生后前3個月是髖關(guān)節(jié)的快速發(fā)育時期[14-15],4~6個月則進入平臺期,這提示出生后前3 個月是髖關(guān)節(jié)塑形的關(guān)鍵時期,若DDH 在該時期得到正確治療,有很大可能利用髖關(guān)節(jié)本身的塑形能力發(fā)育至正常,所以關(guān)于Graf Ⅱa型DDH的轉(zhuǎn)歸和適宜的早期干預(yù)治療十分重要。
在0~6 周Graf Ⅱa 型DDH 及6~12 周Graf Ⅱa(+)型DDH 的治療中,國內(nèi)外的眾多文獻建議隨訪觀察,但也有一項前瞻性研究[16]指出,對臨床檢查穩(wěn)定的GrafⅡa 型髖關(guān)節(jié),出生后6 周時若B 超α角<55°[Ⅱa(-)型]以及α角≥55°[Ⅱa(+)型],伴有髖關(guān)節(jié)外展受限或出生后3個月X線片出現(xiàn)髖臼外上緣圓頓或缺損,應(yīng)予以Pavlik 挽具或外展支具治療。目前在治療Graf Ⅱa 型DDH 的臨床工作中,存在著很多家庭干預(yù)方式,其中包括蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等,這些干預(yù)與自然轉(zhuǎn)歸相比,近期能更好地促進髖關(guān)節(jié)發(fā)育成熟[17-18]。從我們的研究統(tǒng)計中也可發(fā)現(xiàn),大多數(shù)患兒也采取了這些家庭干預(yù)方式,并且均得到了治愈;我們還對比了Pavlik 干預(yù)與非Pavlik干預(yù),與非Pavlik干預(yù)相比,Pavlik干預(yù)更能縮短轉(zhuǎn)歸正常的時間,使恢復(fù)更快。但在0~6 周GrafⅡa 型DDH 及6~12 周Graf Ⅱa(+)型DDH 患兒中,兩組的初始α角是存在顯著差異的,說明干預(yù)方式的選擇有偏倚存在,對于α角較小的患兒,使用Pavlik 干預(yù)更為積極,選擇偏倚對α角增加值的統(tǒng)計學(xué)分析準(zhǔn)確性產(chǎn)生了一定影響,但對轉(zhuǎn)歸正常時間統(tǒng)計分析準(zhǔn)確性影響不大,Pavlik 干預(yù)對Graf Ⅱa 型DDH 轉(zhuǎn)歸的正向作用是毋庸置疑的。黃濟煌等[19]采用Pavlik 挽具、寬尿不濕及屈髖外展被動操和蛙式抱3 種干預(yù)方式干預(yù)Graf Ⅱa 型DDH 患兒,得出其平均轉(zhuǎn)歸正常時間分別為38 d、46 d和56 d,使用Pavlik 挽具干預(yù)恢復(fù)較快,這與我們的研究結(jié)果是一致的。
Pavlik挽具療效顯著,優(yōu)勢突出,但在臨床應(yīng)用中也存在一定的問題,其佩戴方法較為復(fù)雜,家長不易掌握,初始患兒佩戴時哭鬧不適應(yīng),家長接受度低,可能中途廢止,而且有導(dǎo)致股骨頭缺血壞死、暫時性股神經(jīng)麻痹等并發(fā)癥的風(fēng)險[20]。我們認(rèn)為,對于0~6 周Graf Ⅱa 型及6~12 周Graf Ⅱa(+)型DDH,可以優(yōu)選蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等家庭干預(yù)措施,既可降低發(fā)生髖關(guān)節(jié)轉(zhuǎn)歸不良的風(fēng)險,又能規(guī)避過度治療之嫌。
6~12 周GrafⅡa(-)型DDH 治療方案的困惑在于早期難以識別這些病例的轉(zhuǎn)歸方向,是自主恢復(fù)良好還是轉(zhuǎn)歸不良。國內(nèi)外眾多文獻認(rèn)為Pavlik治療是更合理有效的選擇,能基本保證所有Graf Ⅱa(-)型DDH 均轉(zhuǎn)化為成熟髖關(guān)節(jié)[21-22],而且國內(nèi)最新的DDH 治療指南[12]明確建議使用Pavlik 挽具治療Graf Ⅱa(-)型DDH。但美國骨科醫(yī)師學(xué)會建議觀察隨訪暫不需使用支具[13]。在我們的研究結(jié)果中,Pavlik干預(yù)、非Pavlik干預(yù)(蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等家庭干預(yù))均能治愈Graf Ⅱa(-)型DDH,Pavlik 干預(yù)下恢復(fù)得更快。但我們納入的病例數(shù)較少,而且目前這些家庭干預(yù)措施尚未形成規(guī)范,受干預(yù)技巧、時間、配合程度等多種因素的影響。我們認(rèn)為,單純靠家庭干預(yù)措施來治療Graf Ⅱa(-)型DDH 還是有風(fēng)險的,在臨床工作中,我們也可以在履行詳細(xì)告知義務(wù)的前提下,由家長自行選擇干預(yù)方式,如果家長選擇家庭干預(yù)措施,需嚴(yán)格隨訪監(jiān)測髖關(guān)節(jié)彩超,一旦出現(xiàn)髖關(guān)節(jié)轉(zhuǎn)歸不良傾向,應(yīng)及時改為佩戴Pavlik挽具治療,以免延誤。
綜上所述,Pavlik干預(yù)和非Pavlik干預(yù)(蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等家庭干預(yù))均可治愈GrafⅡa 型DDH,相比之下,Pavlik 干預(yù)更能縮短髖關(guān)節(jié)轉(zhuǎn)歸正常的時間,使恢復(fù)更快,超聲是隨訪評價Graf Ⅱa型DDH轉(zhuǎn)歸的有效工具。本研究存在著一定不足:①蛙抱、髖關(guān)節(jié)外展操、寬尿不濕等家庭干預(yù)措施雖然在臨床應(yīng)用廣泛,但沒有具體規(guī)范,未來我們可以設(shè)計多項前瞻性研究進行對比分析,制定一套規(guī)范實用的家庭綜合干預(yù)方法;②在0~6 周Graf Ⅱa 型DDH 及6~12 周Graf Ⅱa(+)型DDH 中樣本量較多,我們可以明確指出優(yōu)選家庭干預(yù)措施,但對于Graf Ⅱa(-)型DDH研究的樣本量較少,這些家庭干預(yù)治療的合理性仍需要今后大樣本的隨訪研究支持,使研究結(jié)果更加準(zhǔn)確科學(xué)。