姚曉偉 趙桂松 張宏媛 賈晨光

目前,我國(guó)結(jié)核病疫情仍然嚴(yán)重,脊柱結(jié)核是最常見(jiàn)的骨關(guān)節(jié)結(jié)核,約占骨結(jié)核的50%,若誤診誤治,可引起較高的致殘率[1]。兒童作為結(jié)核病易感人群,其骨與關(guān)節(jié)結(jié)核的發(fā)病數(shù)也呈上升趨勢(shì)[2]。小兒脊柱結(jié)核常合并嚴(yán)重的后凸畸形,不僅影響其生長(zhǎng)發(fā)育,還可能出現(xiàn)心肺功能不全,甚至脊髓受壓而導(dǎo)致癱瘓,給患兒帶來(lái)嚴(yán)重的多方面的負(fù)面影響。目前,兒童脊柱結(jié)核仍然面臨早期診斷難度大、耐藥結(jié)核病日益嚴(yán)重、手術(shù)適應(yīng)證把握不嚴(yán)謹(jǐn)、手術(shù)方式考慮不周等問(wèn)題[3-4],給臨床診治帶來(lái)極大困擾。筆者報(bào)道河北省胸科醫(yī)院骨科收治的1例復(fù)治兒童脊柱結(jié)核患者手術(shù)治療過(guò)程及治療轉(zhuǎn)歸,為兒童復(fù)治脊柱結(jié)核患者提供手術(shù)治療策略。

臨床資料

患者,男性,12歲,漢族。以“發(fā)熱1個(gè)月、右季肋部疼痛2 d”為主訴,于2017年5月17日入住河北省胸科醫(yī)院骨科?；颊哂?個(gè)月前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)低熱,最高體溫37.5 ℃,午后為著,伴盜汗,無(wú)寒顫、咳嗽、咳痰,當(dāng)?shù)劓?zhèn)衛(wèi)生院給予“阿莫西林克拉維酸鉀和阿奇霉素”靜脈點(diǎn)滴1周,無(wú)好轉(zhuǎn),就診于當(dāng)?shù)乜h級(jí)醫(yī)院,行胸部X線攝影示胸腔積液,為進(jìn)一步明確診斷收治于當(dāng)?shù)貍魅静♂t(yī)院。入院當(dāng)日抽取淡黃色胸腔積液2次,共約200 ml,實(shí)驗(yàn)室檢測(cè)提示為結(jié)核性胸腔積液,給予頭孢菌素類抗生素抗感染(具體不詳)聯(lián)合H-R-Z方案抗結(jié)核治療,其中,H:異煙肼(0.3 g/次,1次/d)、R:利福平(0.45 g/次,1次/d)、Z:吡嗪酰胺(0.5 g/次,3次/d)。治療21 d后患者發(fā)熱癥狀逐漸好轉(zhuǎn),但近兩日出現(xiàn)右季肋部疼痛,行胸椎核磁(MRI)檢查示胸椎7、10、11、12椎間隙狹窄,椎體及椎旁軟組織異常信號(hào)(圖1～2;2017年4月28日),考慮“胸椎結(jié)核”;心肺CT掃描示右肺中葉索條及團(tuán)塊影,右側(cè)胸膜增厚(圖3～4;2017年5月13日)。為進(jìn)一步診治就診于我院。

入院體格檢查:患者步態(tài)緩慢,身體消瘦,脊柱生理曲度存在,未觸及明顯后凸及側(cè)彎畸形,腰椎活動(dòng)受限;臥位檢查相當(dāng)于胸10、11椎體棘突水平有輕度叩擊痛,四肢運(yùn)動(dòng)感覺(jué)正常,肌力正常,生理反射正常,病理反射未引出。實(shí)驗(yàn)室檢查示:白細(xì)胞計(jì)數(shù) 7×109/L[參考值(3.5～9.5)×109/L],中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù) 4×109/L[參考值(1.8～6.4)×109/L],淋巴細(xì)胞計(jì)數(shù) 5×109/L[參考值(1.0～3.3)×109/L],C反應(yīng)蛋白 15 mg/L,血紅細(xì)胞沉降率 35 mm/1 h;γ-干擾素釋放試驗(yàn)和“結(jié)明三項(xiàng)”均為陽(yáng)性,結(jié)核菌素皮膚試驗(yàn)為強(qiáng)陽(yáng)性。胸椎CT掃描示胸椎7、10、11、12骨質(zhì)破壞,椎旁軟組織腫脹(圖5～7)。

圖5～7 胸椎CT掃描示胸椎7、10、11、12骨質(zhì)破壞,以胸10、11椎體為著,椎旁軟組織腫脹(2017年5月18日) 圖8 2017年5月31日手術(shù)組織病理檢查示干酪樣壞死性結(jié)核組織

診斷為胸7、10、11、12椎體及腰1椎體結(jié)核,繼發(fā)性肺結(jié)核 右中下涂(未)初治,右側(cè)結(jié)核性胸膜炎。遂在原有抗結(jié)核藥物治療的基礎(chǔ)上,增加乙胺丁醇(0.75 g/次,1次/d)。準(zhǔn)備抗結(jié)核藥物治療2周后行手術(shù)治療。

治療期間患兒一般情況尚可,仍有乏力、食欲減退、胸背部疼痛伴活動(dòng)受限;完善術(shù)前檢查,手術(shù)適應(yīng)證明確,無(wú)禁忌證,于2017年5月31日在全麻下行胸椎結(jié)核經(jīng)右側(cè)前路病灶清除植骨融合術(shù)。取右側(cè)8、9肋間切口,見(jiàn)胸10、11椎旁軟組織腫脹、右肺下葉與膿腫粘連,分開(kāi)粘連,切開(kāi)椎旁組織內(nèi)有壞死肉芽及白色膿液,可見(jiàn)胸10、11椎體破壞嚴(yán)重,僅殘留上終板,胸7、12椎體前緣骨質(zhì)破壞;遂清除以上病變組織,鑿除胸10、11椎體上下緣骨質(zhì),稍作撐開(kāi),截取同種異體髂骨塊植于胸10、11椎間,在胸7、12椎體前緣開(kāi)窗,搔刮壞死肉芽,分別植入同種異體骨條。術(shù)后繼續(xù)抗結(jié)核藥物治療。術(shù)后病理報(bào)告為干酪樣壞死性結(jié)核組織(圖8),TB-DNA 檢測(cè)為1.91×104拷貝。刀口定期換藥拆線后出院。院外繼續(xù)原抗結(jié)核方案治療。2017年8月8日(術(shù)后第9周),病灶膿液分枝桿菌培養(yǎng)及耐藥性檢測(cè)結(jié)果報(bào)告為人型結(jié)核分枝桿菌、耐多藥菌株(耐異煙肼、利福平、利福布汀、鏈霉素、對(duì)氨基水楊酸鈉),故調(diào)整抗結(jié)核治療方案為對(duì)氨基水楊酸異煙肼(0.5 g/次,2次/d)、乙胺丁醇(0.75 g/次,1次/d)、吡嗪酰胺(0.5 g/次,3次/d)、左氧氟沙星(0.4 g/次,1次/d)和丙硫異煙胺(0.2 g/次,3次/d)[5]。

2018年3月25日(初次術(shù)后10個(gè)月),患者因“胸背部疼痛、不適伴低熱6 d”再次入住我院。體格檢查:患兒行走緩慢,較初次術(shù)前胸椎出現(xiàn)后凸畸形,相當(dāng)于胸10、11椎體棘突水平可見(jiàn)后凸畸形,局部有壓痛及叩擊痛。雙側(cè)下肢Babinski征陽(yáng)性。胸椎CT掃描可見(jiàn)胸10、11椎間植骨塊移位,椎旁軟組織腫脹(圖9～11)。診斷為胸9～12椎體結(jié)核術(shù)后未愈、繼發(fā)性肺結(jié)核 右上涂(未)復(fù)治。因患兒初治抗結(jié)核藥物方案效果差,胸椎病灶骨質(zhì)破壞、膿腫形成,故調(diào)整治療方案為帕司煙肼+吡嗪酰胺+乙胺丁醇+左氧氟沙星+阿米卡星+丙硫異煙胺[6]。結(jié)合其影像表現(xiàn),經(jīng)科室病例討論,判斷為髂骨塊植骨未愈且移位,并發(fā)胸椎后凸畸形,需再次手術(shù)治療,方案為在徹底清除病灶的基礎(chǔ)上行后路堅(jiān)強(qiáng)內(nèi)固定聯(lián)合一期前路植骨支撐,以達(dá)到重建脊柱穩(wěn)定性并矯形的目的。

圖9～11 胸9～12椎體結(jié)核術(shù)后未愈。術(shù)后10個(gè)月胸椎CT掃描見(jiàn)胸10、11椎間植骨塊移位,椎旁軟組織腫脹(2018年3月25日)

2018年4月10日,患者在全麻下行胸10、11椎體結(jié)核后路椎弓根釘固定聯(lián)合一期右側(cè)前路病灶清除植骨融合術(shù)。取后正中切口,分別于胸7、8、12椎體及腰1椎體擰入椎弓根螺釘并安裝連接棒;另取右側(cè)第8肋切口,切除部分肋骨進(jìn)胸,見(jiàn)胸10、11椎旁軟組織腫脹,切開(kāi)椎旁組織內(nèi)有壞死肉芽及白色膿液約20 ml,探查植入髂骨塊松動(dòng),胸10、11椎體完全破壞,胸9椎體下1/3破壞,清除以上病變組織,鑿除胸9椎體下緣、胸12椎體上緣骨質(zhì),椎間稍作撐開(kāi),截取自體肋骨植于胸9～12椎間(圖12～13)。術(shù)后繼續(xù)原抗結(jié)核方案治療,術(shù)后10 d佩戴支具行康復(fù)功能鍛煉,未出現(xiàn)肺部感染、下肢靜脈血栓等并發(fā)癥,刀口順利愈合,于術(shù)后2周拆線后出院。院外繼續(xù)抗結(jié)核藥物治療并定期復(fù)查。

圖12～13 胸9～12椎體結(jié)核術(shù)后未愈。再次行胸7、8、12,腰1椎弓根釘棒后路內(nèi)固定手術(shù),胸9～12椎間行前路病灶清除后植入自體肋骨(2018年4月10日) 圖14～15 胸7、8、12,腰1椎弓根釘棒后路內(nèi)固定手術(shù),胸9～12椎間行前路病灶清除后植入自體肋骨術(shù)后。術(shù)后9周復(fù)查胸椎CT掃描示再次出現(xiàn)椎旁膿腫(2018年6月6日)

2018年6月6日(再次術(shù)后9周),復(fù)查胸椎CT掃描,可見(jiàn)椎旁再次出現(xiàn)膿腫(圖14～15);病灶處膿液分枝桿菌培養(yǎng)及耐藥性檢測(cè)結(jié)果回報(bào)提示為廣泛耐藥,經(jīng)醫(yī)院耐藥專家組會(huì)診,調(diào)整抗結(jié)核治療方案為帕司煙肼+異煙肼+乙胺丁醇+丙硫異煙胺+利奈唑胺(0.6 g/次,1次/d),其他藥物劑量用法同前[7]。

2018年8月5日(再次術(shù)后17周),患者隨訪復(fù)查胸椎CT掃描,可見(jiàn)椎間植骨位置良好,椎旁膿腫消失(圖16～17)。2021年3月18日,患者二次手術(shù)后3年復(fù)查并取出后路釘棒,胸椎DR檢查可見(jiàn)原病灶處植骨融合(圖18～19)?；颊咝g(shù)后用藥2年,1年半時(shí)暫?？诜芜虬?。目前患者無(wú)胸背部疼痛不適,無(wú)發(fā)熱、乏力、盜汗癥狀,查體: 脊柱后凸畸形改善明顯?；颊吣軌蛘Ｉ?、工作、學(xué)習(xí)。

圖16～17 二次術(shù)后17周隨訪復(fù)查胸椎CT,可見(jiàn)椎間植骨位置良好,椎旁膿腫消失(2018年8月5日) 圖18～19 二次手術(shù)后3年,取出后路釘棒復(fù)查胸椎DR,可見(jiàn)原病灶處植骨融合(2021年3月18日)

討 論

與成人相比,青少年脊柱結(jié)核的特點(diǎn)在于:(1)脊柱畸形主要是角狀后凸畸形,很少有側(cè)彎畸形[8]。因?yàn)榻Y(jié)核病病灶主要位于椎體和椎間隙,青少年期頻繁的活動(dòng)及負(fù)重可使椎體塌陷及椎間隙消失,脊柱前部高度丟失、椎體前后部位生長(zhǎng)不平衡,故致后凸畸形,且會(huì)隨疾病進(jìn)展而加重,導(dǎo)致小關(guān)節(jié)的脫位或半脫位。本患兒已進(jìn)展為后凸畸形,可見(jiàn)及時(shí)的診斷治療有利于其將來(lái)的健康和學(xué)習(xí)。(2)神經(jīng)功能障礙更為常見(jiàn),其中“角形”后凸的預(yù)后極差[9],這與其壓迫脊髓引起癱瘓,特別是當(dāng)病變位于胸椎4～9這段脊髓血供轉(zhuǎn)折區(qū)域,癱瘓的發(fā)生率最高[10]。本例患兒出現(xiàn)雙側(cè)下肢Babinsiki征陽(yáng)性,為早發(fā)截癱表現(xiàn),也出現(xiàn)了神經(jīng)功能障礙。(3)更容易在脊柱不同節(jié)段間傳播,累及多個(gè)椎體或椎間隙較為常見(jiàn)[11]。(4)多伴有寒性膿腫且膿腫較大、侵襲范圍較廣[12]。一旦冷膿腫形成則很容易在椎前筋膜和骨膜下的潛在腔隙內(nèi)擴(kuò)散開(kāi)。當(dāng)膿腫過(guò)大時(shí),膿液可沿軟組織間隙蔓延至遠(yuǎn)離病灶的地方,到達(dá)身體的其他部位。如頸椎結(jié)核可形成咽后壁膿腫,過(guò)大時(shí)可造成呼吸和吞咽困難。胸椎結(jié)核膿腫常為梭形,可向上下方蔓延,也可向背部突出,或形成膿胸、肺膿腫、支氣管瘺,甚至穿入食道、胸主動(dòng)脈等。而這些疾病特征又由青少年脊柱的解剖特點(diǎn)[13]所決定,即青少年椎體以松質(zhì)骨為主,椎間盤纖維環(huán)內(nèi)存在血管及淋巴管,椎前筋膜及骨膜與椎體相連較為疏松,且椎管內(nèi)硬膜外間隙及營(yíng)養(yǎng)脊髓的血管管徑小于成人。綜上,對(duì)于處于不斷生長(zhǎng)發(fā)育中的青少年來(lái)說(shuō),椎體形態(tài)缺損所伴隨的潛在危險(xiǎn)是不能忽視的,給予盡早及時(shí)的手術(shù)治療是極其重要的。

青少年生長(zhǎng)期的脊柱結(jié)核手術(shù)指征[14]包括:(1)嚴(yán)重或進(jìn)行性加重的后突畸形;(2)有明顯的死骨或椎體破壞缺損,導(dǎo)致脊柱繼發(fā)不穩(wěn);(3)椎旁明顯寒性膿腫伴遠(yuǎn)處播散者;(4)合并明顯的神經(jīng)功能障礙、截癱;(5)非手術(shù)治療無(wú)效者。本例患兒兩次手術(shù)指征均具備上述1～3和5條的指征。

脊柱結(jié)核病灶清除后,穩(wěn)定性重建是結(jié)核病病灶愈合、植骨融合和功能恢復(fù)的關(guān)鍵,也是防止病變復(fù)發(fā)的重要原因?；仡櫛纠颊?第一次手術(shù)未能行后路器械置入矯形和融合,主要是考慮患兒脊柱處于生長(zhǎng)發(fā)育期,椎體和附件結(jié)構(gòu)的生發(fā)中心尚未發(fā)育完全,若行后路椎弓根內(nèi)固定術(shù)則很有可能影響患兒脊柱發(fā)育,但這也會(huì)造成患者術(shù)后出現(xiàn)脊柱穩(wěn)定性的嚴(yán)重破壞,不能重建脊柱穩(wěn)定性的風(fēng)險(xiǎn),影響病椎間骨性融合,導(dǎo)致植骨塊吸收、下沉和滑脫,形成后凸畸形。當(dāng)然也不除外患兒感染耐藥菌抗結(jié)核治療效果差的原因。

Schulitz等[15]對(duì)4種治療兒童脊柱結(jié)核的術(shù)式做了比較,即前路融合、后路融合、前后路融合和前路病灶清除無(wú)融合,從隨訪結(jié)果看單純前路融合術(shù)的效果最差,因?yàn)椴∽兒笞刁w前方的生長(zhǎng)能力和塑形能力均有限,后方的持續(xù)生長(zhǎng)反而使后凸角增大;而前路減壓植骨融合聯(lián)合后路內(nèi)固定的術(shù)式有效克服了以上缺點(diǎn),前方入路可直達(dá)病灶,視野良好,能夠從前方直接、完全地對(duì)脊髓進(jìn)行減壓,糾正后凸畸形,后方內(nèi)固定能有效地防止脊柱后柱的過(guò)多生長(zhǎng),進(jìn)而避免術(shù)后脊柱后凸畸形復(fù)發(fā)或加重[16]。另外,內(nèi)固定系統(tǒng)可使脊柱獲得即刻穩(wěn)定性,在支具保護(hù)下患者可早期坐起或下地活動(dòng),減少了臥床時(shí)間和術(shù)后并發(fā)癥。本例患兒行后路椎弓根內(nèi)固定聯(lián)合前路病灶清除手術(shù),術(shù)后10 d即可佩戴支具行康復(fù)功能鍛煉,未出現(xiàn)肺部感染、下肢靜脈血栓等并發(fā)癥。

在制定脊柱結(jié)核的固定融合手術(shù)策略時(shí),由于脊柱結(jié)核患兒因病長(zhǎng)期臥床、營(yíng)養(yǎng)較差、活動(dòng)量較少,極易并發(fā)椎體廢用性骨質(zhì)疏松[17];另外,處于生長(zhǎng)發(fā)育期的椎體富含膠原,但無(wú)機(jī)鹽含量較低,導(dǎo)致椎弓根螺釘錨定力下降或易發(fā)生椎弓根切割[18],因此,建議增加錨定點(diǎn)以增加椎弓根螺釘?shù)臄?shù)量來(lái)達(dá)到強(qiáng)化固定和矯形力的目的,從而減少后凸畸形的發(fā)生。但與此矛盾的是,脊柱過(guò)多的固定融合又會(huì)影響患兒的生長(zhǎng)發(fā)育,因此采用固定較多節(jié)段但只融合病灶節(jié)段的方式[19],但術(shù)后應(yīng)定期監(jiān)測(cè)以了解椎體融合情況及后凸畸形矯正程度,待植骨融合完成,一般需要6～12個(gè)月,應(yīng)盡早取出內(nèi)固定物,這樣既能提高內(nèi)固定強(qiáng)度,又可通過(guò)有限植骨融合來(lái)保留病灶外脊柱節(jié)段的活動(dòng)度。

綜上,一期前后路聯(lián)合手術(shù)治療青少年脊柱結(jié)核是安全、有效、可行的,可同時(shí)清除病灶、糾正后凸畸形并恢復(fù)脊柱穩(wěn)定性。但也應(yīng)該認(rèn)識(shí)到手術(shù)只是治療的一部分,只有細(xì)致分析每例復(fù)治患者既往診治過(guò)程中的不足之處、全面系統(tǒng)地評(píng)估術(shù)前狀態(tài)、參考既往治療方案制定個(gè)體化的藥物及手術(shù)應(yīng)對(duì)策略,才能確保兒童脊柱結(jié)核的療效,降低復(fù)治的發(fā)生。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突

作者貢獻(xiàn)姚曉偉和趙桂松:搜集病案信息,撰寫(xiě)文章;張宏媛:搜集病案信息;賈晨光:搜集病案信息,對(duì)文章的知識(shí)性內(nèi)容作批評(píng)性審閱和指導(dǎo)