林航 張恒 張春芳 程遠(yuǎn)大

作者單位：410008 長(zhǎng)沙，中南大學(xué)湘雅醫(yī)院胸外科(林航、張恒、張春芳、程遠(yuǎn)大)；肺結(jié)節(jié)精準(zhǔn)診療湖南省工程研究中心(張春芳、程遠(yuǎn)大)

病人，男，50歲。反復(fù)背痛1年余，發(fā)現(xiàn)下后縱隔占位1個(gè)月于2019年7月29日入院。既往膽囊切除手術(shù)史。胸部CT提示后縱隔下肺靜脈水平食管旁4 cm×6 cm大小類圓形軟組織影，CT值47 Hu，增強(qiáng)后無明顯強(qiáng)化(圖1A、B)。食管超聲胃鏡：距門齒32 cm食管隆起，黏膜光滑，食管管壁層次結(jié)構(gòu)清晰完整，腔外可見無回聲光團(tuán)(圖2)。臨床診斷縱隔囊腫，食管源性可能。2019年8月5日行胸腔鏡右側(cè)進(jìn)胸縱隔囊腫切除。術(shù)中所見：病變位于下段食管旁，與食管界限不清，手術(shù)無法完整剝除，打開囊壁，見乳白色囊液流出，手術(shù)切除大部分囊壁，囊腔予以電凝灼燒處理。術(shù)后第2天，病人右側(cè)胸部脹痛，引流液渾濁，可見食物殘?jiān)?，胸部CT檢查提示右側(cè)液氣胸(圖3)?？诜喖姿{(lán)提示存在食管瘺，上消化道碘水造影確診手術(shù)區(qū)域一長(zhǎng)約6 cm長(zhǎng)縱行食管瘺(圖4)。因確診食管瘺后超過24小時(shí)，胸腔內(nèi)大量食物殘?jiān)廴?，瘺口較長(zhǎng)，經(jīng)與病人和家屬充分溝通后，行保守治療。予以禁食禁飲、通暢引流、留置胃管腸內(nèi)營(yíng)養(yǎng)、控制感染等治療3個(gè)月后，復(fù)查上消化道碘水造影及胸部CT顯示瘺口完全愈合(圖5、6)。2019年11月8日順利出院。術(shù)后病理結(jié)果為支氣管囊腫(圖7)。病人出院后半年復(fù)查，無明顯進(jìn)食梗阻等食管狹窄的表現(xiàn)。

圖1 術(shù)前CT顯示下縱隔食管旁類圓形低密度病灶

圖2 超聲胃鏡顯示食管黏膜隆起，外壓性改變

圖3 術(shù)后CT顯示右側(cè)液氣胸

圖4 消化道碘水造影提示巨大食管瘺，瘺口長(zhǎng)約6 cm

圖5 保守治療3個(gè)月后復(fù)查胸部CT(口服碘劑)，未見造影劑外溢

圖6 上消化道碘水造影提示食管瘺口愈合

圖7 術(shù)后病理證實(shí)為支氣管囊腫(HE×50)

討論支氣管囊腫(bronchogenic cyst，BC)常位于氣管、支氣管旁或肺內(nèi)，極少數(shù)位于其他部位。根據(jù)部位不同可分為5型：氣管旁、隆突、食管旁、肺門、其他部位[1]，其他部位的異位支氣管囊腫比較罕見，可見于心包、胸膜、頸部、膈肌及腹膜后等[2]。2018年我們報(bào)道了一例膈肌旁的異位支氣管囊腫[3]。本案例即為食管旁型異位支氣管囊腫，術(shù)前容易被誤診為食管囊腫。

本例病人術(shù)后出現(xiàn)了醫(yī)源性巨大食管瘺，瘺口長(zhǎng)度>5 cm。單純巨大食管瘺臨床不多見，常見于外傷和胸部手術(shù)[4]。巨大食管瘺常因?yàn)榇罅肯郝┲量v隔或胸膜腔導(dǎo)致反復(fù)的感染而難以治愈，嚴(yán)重的病人可導(dǎo)致敗血癥，全身感染衰竭而死亡[5]。對(duì)于單純巨大食管瘺的治療，缺少臨床經(jīng)驗(yàn)。對(duì)于食管瘺或食管破裂，外科修補(bǔ)是治療辦法之一，但Ⅰ期外科修補(bǔ)主要針對(duì)病程小于24小時(shí)的病人，也有報(bào)道超過2周的食管瘺病人Ⅰ期手術(shù)成功修補(bǔ)的案例[6]。鄒文彬等[7]報(bào)道了37例食管破裂病人，發(fā)病至手術(shù)時(shí)間為5～93小時(shí)，平均45小時(shí)，破口長(zhǎng)2.5～7.0 cm，平均4.8 cm，所有病人均接受了手術(shù)修補(bǔ)，應(yīng)用了分層縫合加帶蒂大網(wǎng)膜包埋技術(shù)，其中36例病人I期愈合，術(shù)后平均住院時(shí)間23.2天。內(nèi)鏡下支架封堵是治療食管瘺或食管術(shù)后吻合口漏的有效方式之一[8]。有研究報(bào)道，支架置入治療食管瘺的成功率在80%以上[8]，但對(duì)于5 cm以上的巨大食管瘺的支架封堵治療報(bào)道較少，且食管支架封堵存在支架移位、脫落、繼發(fā)食管穿孔、排斥反應(yīng)、取出困難、費(fèi)用昂貴等缺陷。對(duì)于食管瘺或食管破裂，尤其是巨大食管瘺的治療，是應(yīng)該積極外科手術(shù)修補(bǔ)，還是支架介入封堵，還是保守治療，目前仍存在爭(zhēng)議。該案例通過保守治療，6 cm的縱行食管瘺口自行愈合，提示>5 cm以上的單純巨大食管瘺，保守治療仍是有效的治療辦法之一。