崔 艷， 金成日

作者單位：133000 吉林，延邊大學(xué)附屬醫(yī)院口腔科

1 病例資料

患者，女，9歲，因牙列不齊外院拍片后發(fā)現(xiàn)“下頜骨腫物4 d”于2019年7月28日到我院就診。查體：左側(cè)顏面部輕微腫脹，開口度三橫指，開口型正常，按國(guó)際牙科聯(lián)合會(huì)系統(tǒng)記錄牙位，#31、32已萌出，#73、74、75乳牙在位，#33、34未萌，對(duì)側(cè)#43、44已萌出，相當(dāng)于#44至#74區(qū)域頰側(cè)骨質(zhì)膨隆，前庭溝變淺，觸及質(zhì)地較硬，無(wú)觸痛，#41、42、43、44叩痛(+)，冷刺激敏感。曲面斷層片及頜骨CT(見(jiàn)圖1)示：下頜骨(頦部及體部)可見(jiàn)大面積膨脹性骨質(zhì)破壞區(qū)，大5.2 cm×2.2 cm，呈分房狀，唇側(cè)膨脹為主，#33、34牙胚擠壓移位，左側(cè)下頜緣支可見(jiàn)#33水平埋伏阻生，受累區(qū)牙齒根尖可見(jiàn)輕度吸收。診斷：(1)下頜骨腫物(待查成釉細(xì)胞瘤)；(2)左側(cè)下頜尖牙埋伏阻生。完善各項(xiàng)檢查，排除手術(shù)禁忌證、評(píng)估手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)后，考慮患者年齡較小、病變累及的恒牙較多，與患者家屬討論后，決定先行下頜骨腫物開窗減壓術(shù)。于2019年7月31日全身麻醉行手術(shù)治療。手術(shù)區(qū)先行浸潤(rùn)麻醉，拔除左側(cè)下頜乳尖牙和左側(cè)下頜第一乳磨牙。在左側(cè)下頜乳尖牙近中至左側(cè)下頜第一乳磨牙遠(yuǎn)中做齦緣切口，切開黏骨膜，翻瓣見(jiàn)骨質(zhì)缺損，可見(jiàn)囊腔內(nèi)有囊液溢出，沿囊壁仔細(xì)剝離，切除部分囊壁送術(shù)中快速病理檢查。結(jié)果示：左側(cè)下頜骨單囊型病變，表面被覆角化的鱗狀上皮，但靠近基底部細(xì)胞呈可疑造釉上皮形態(tài)。繼續(xù)拔除埋伏在囊壁下的尖牙，大量生理鹽水沖洗，止血，放置碘仿紗條，縫合部分切口行開窗減壓術(shù)。1周后拆除縫合線，每隔1周去除部分碘仿紗條，直至完全去除為止。術(shù)后常規(guī)病理結(jié)果：左側(cè)下頜骨形態(tài)符合成釉細(xì)胞瘤(見(jiàn)圖2)。在開窗減壓術(shù)后2個(gè)月曲面斷層片(見(jiàn)圖3)示：下頜骨下緣骨質(zhì)較術(shù)前略增厚；開窗減壓術(shù)后5個(gè)月頜骨CT及曲面斷層片(見(jiàn)圖4)示：下頜骨正中可見(jiàn)膨脹性骨質(zhì)破壞區(qū)，大4.1 cm×2.0 cm，范圍較術(shù)前縮小，有新生骨形成，病變累及的牙齒牙根因腫物推移向舌側(cè)傾斜，根尖略有吸收?？谇粌?nèi)查體見(jiàn)頜骨膨隆明顯改善，建議患者再次入院接受二期手術(shù)治療。2020年1月3日在全麻下行下頜骨腫物切除術(shù)。手術(shù)在相當(dāng)于左側(cè)下頜第二前磨牙近中至右側(cè)下頜第一前磨牙遠(yuǎn)中之間采取類梯形切口，切開黏骨膜，翻瓣后見(jiàn)左側(cè)下頜前磨牙區(qū)骨質(zhì)不完整，用咬骨鉗去除下頜骨外側(cè)面骨質(zhì)缺損。術(shù)中考慮患者年齡及病變累及的牙齒牙根因腫物推移向舌側(cè)傾斜，即病變大部分累及在患牙唇側(cè)，故保留病變區(qū)患牙，鈍性剝離腫物并完整取出后送病理，沖洗創(chuàng)面，止血，填塞碘仿紗條，縫合切口。術(shù)后常規(guī)病理結(jié)果示：下頜骨成釉細(xì)胞瘤(見(jiàn)圖5)。術(shù)后預(yù)后良好，二期術(shù)后2個(gè)月，新生骨繼續(xù)形成(見(jiàn)圖6?)；二期術(shù)后5個(gè)月，#34、35萌出，但牙齒排列紊亂，向近中傾斜，#31、32向遠(yuǎn)中傾斜，原病變累及牙齒根尖繼續(xù)發(fā)育(見(jiàn)圖6?)；二期術(shù)后12個(gè)月，原病變骨質(zhì)缺損區(qū)已基本形成新生骨(見(jiàn)圖6?)；二期術(shù)后18個(gè)月，新生骨質(zhì)與周圍骨質(zhì)基本一致，并通過(guò)正畸治療將#34、35牽引歸位(見(jiàn)圖6?)。隨訪至今未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

圖1 術(shù)前曲面斷層片及頜骨CT檢查所見(jiàn) 圖2 開窗減壓術(shù)后病理檢查所見(jiàn),HE染色10×10 圖3 開窗減壓術(shù)后2個(gè)月曲面斷層片檢查所見(jiàn) 圖4 開窗減壓術(shù)后5個(gè)月曲面斷層片及頜骨CT檢查所見(jiàn) 圖5 二期術(shù)后病理檢查所見(jiàn),HE染色10×10

?二期術(shù)后2個(gè)月； ?二期術(shù)后5個(gè)月； ?二期術(shù)后12個(gè)月； ?二期術(shù)后18個(gè)月圖6 二期術(shù)后曲面斷層片檢查所見(jiàn)

2 討論

2.1成釉細(xì)胞瘤是較為常見(jiàn)的牙源性腫瘤，占牙源性腫瘤的11%～18%，占所有口腔腫瘤的1%[1-2]，10%～15%的成釉細(xì)胞瘤病例發(fā)生于兒童[3]。由于成釉細(xì)胞瘤通常不形成轉(zhuǎn)移，因此被認(rèn)為是良性腫瘤，但其具有局部侵襲性和術(shù)后復(fù)發(fā)的傾向。世界衛(wèi)生組織(World Health Organization,WHO)對(duì)成釉細(xì)胞瘤的分類進(jìn)行了3次修訂。根據(jù)WHO 2017年最新分類，將成釉細(xì)胞瘤分為4種亞型：經(jīng)典型、單囊型、外周/骨外型和轉(zhuǎn)移型[4]。成釉細(xì)胞瘤生長(zhǎng)緩慢，初期無(wú)明顯自覺(jué)癥狀，后期腫瘤逐漸變大使頜骨膨隆，通常表現(xiàn)為頜骨受累區(qū)的無(wú)痛性腫脹。成釉細(xì)胞瘤大多數(shù)情況下在其他原因拍攝的X線片中偶然發(fā)現(xiàn)，如本例所示。

2.2成釉細(xì)胞瘤的治療方法主要分為保守性手術(shù)治療和根治性手術(shù)切除。保守性手術(shù)治療主要為刮治術(shù)，即沿腫物邊緣骨壁將腫物刮除，輔以石炭酸燒灼等。這種方法創(chuàng)傷小、費(fèi)用低、不破壞下頜骨的連續(xù)性，但復(fù)發(fā)率較高[5]。有研究顯示，158例成釉細(xì)胞瘤患者的復(fù)發(fā)率為13.29%，5年內(nèi)復(fù)發(fā)率為10.76%，其中采用刮治術(shù)治療的復(fù)發(fā)率為根治性手術(shù)治療的4.62倍[4]。因成釉細(xì)胞瘤易復(fù)發(fā)，且多次復(fù)發(fā)后有可能轉(zhuǎn)變?yōu)閻盒裕矢涡允中g(shù)治療仍然是目前減少?gòu)?fù)發(fā)的主要手段，即切除腫瘤及其周圍0.5 cm以上的骨質(zhì)。對(duì)于較小的成釉細(xì)胞瘤，可行下頜骨邊緣性切除，以保存下頜骨的連續(xù)性，對(duì)于較大及更具侵襲性的成釉細(xì)胞瘤，應(yīng)采用頜骨節(jié)段性切除，同期行自體骨移植或其他生物材料如鈦板等修復(fù)外形[6]。然而，這種方法雖能降低復(fù)發(fā)率，但在實(shí)際臨床治療過(guò)程中，考慮到根治性手術(shù)治療造成牙列及頜骨的不連續(xù)、頜面部塌陷、下唇麻木、咀嚼功能障礙等術(shù)后并發(fā)癥，患者往往難以接受根治性手術(shù)。尤其是正處于發(fā)育期的年輕患者，不僅影響頜骨的生長(zhǎng)發(fā)育，還會(huì)因術(shù)后造成的頜面部畸形對(duì)其未來(lái)的身心發(fā)展產(chǎn)生負(fù)面影響[7-9]。

2.3近年來(lái)，開窗減壓術(shù)聯(lián)合二期手術(shù)治療被報(bào)道為是治療成釉細(xì)胞瘤的有效方法[7-8，10]。開窗減壓術(shù)被用作牙源性囊性病變的主要治療方法，特別是下頜骨的大型囊性病變。通過(guò)開窗將囊液引流，可以改變囊腔內(nèi)的環(huán)境。有研究表明，開窗減壓術(shù)后腫瘤細(xì)胞由立方狀細(xì)胞為主變?yōu)橹鶢罴?xì)胞為主，浸潤(rùn)性明顯降低[11]。還有研究證實(shí)，開窗減壓術(shù)可以減小囊腔內(nèi)壓力及腫瘤向骨組織侵襲的壓力。當(dāng)壓迫囊腫膨脹性增大的外因消失，囊壁可呈向心性收縮，并且對(duì)周圍骨質(zhì)形成一定的牽引力，刺激頜骨骨質(zhì)再生，使得囊腔逐漸縮小[12]。當(dāng)頜骨病變區(qū)不再縮小時(shí)，采用二期手術(shù)治療，徹底清除腫瘤，從而保存牙髓活力，避免拔除病變區(qū)受累牙齒，保留重要神經(jīng)血管組織，減少病理性骨折的發(fā)生及降低復(fù)發(fā)風(fēng)險(xiǎn)[9，13]。本例患者的病變范圍較大，受累的牙齒較多且根尖略有吸收，因腫物大部分位于患牙唇側(cè)，患牙牙根被腫物推移向舌側(cè)傾斜，術(shù)中能夠較為干凈地摘除腫瘤病變?？紤]到患者年齡尚小，為避免根治性手術(shù)造成的咀嚼功能障礙、頜面部畸形等一系列問(wèn)題，故與患者及其家屬討論后，采用開窗減壓術(shù)聯(lián)合二期腫物摘除術(shù)治療，保留病變區(qū)受累牙齒?；颊咝g(shù)后下頜骨下緣骨質(zhì)增厚。術(shù)后5個(gè)月時(shí)行二期腫物摘除術(shù)，術(shù)后新生骨繼續(xù)形成，原病變累及牙齒根尖繼續(xù)發(fā)育。有學(xué)者認(rèn)為，開窗減壓術(shù)對(duì)于單囊型成釉細(xì)胞瘤更為有效，因?yàn)槠浔憩F(xiàn)為腔內(nèi)生長(zhǎng)模式，很少浸潤(rùn)周圍組織，復(fù)發(fā)率(12%)較低[14-15]。但有研究表明開窗減壓術(shù)后單囊型成釉細(xì)胞瘤與經(jīng)典型成釉細(xì)胞瘤的囊腔縮小率無(wú)顯著性差異，雖然單囊型成釉細(xì)胞瘤的囊腔收縮速度明顯快于經(jīng)典型成釉細(xì)胞瘤，但開窗減壓術(shù)對(duì)這兩種亞型都能夠有效地減少腫瘤大小[9]。該研究發(fā)現(xiàn)44例下頜骨成釉細(xì)胞瘤中，開窗減壓術(shù)后的囊腔平均縮小率為65.6%。年輕患者由于新骨形成的潛力較成年患者更大，開窗減壓術(shù)后囊腔縮小的速度也更快。陶謙等[16]也認(rèn)為單囊型成釉細(xì)胞瘤、經(jīng)典型成釉細(xì)胞瘤是開窗治療的相對(duì)適應(yīng)證。

2.4臨床研究發(fā)現(xiàn)，開窗減壓術(shù)治療成釉細(xì)胞瘤的復(fù)發(fā)率高于根治性手術(shù)治療，但低于單純刮治術(shù)，且具有術(shù)后并發(fā)癥較少的優(yōu)點(diǎn)[17]。唐茜等[7]報(bào)道的13例成釉細(xì)胞瘤中復(fù)發(fā)2例，其中1例局部復(fù)發(fā)，予以再次刮除，考慮復(fù)發(fā)原因?yàn)橹車琴|(zhì)磨除不足，殘留腫瘤微小子囊所引起；另1例未能定期復(fù)診，未及時(shí)調(diào)磨塞治器，且發(fā)現(xiàn)腫物復(fù)發(fā)時(shí)未及時(shí)就診，導(dǎo)致截骨后血管化腓骨移植重建。因此，長(zhǎng)期隨訪十分關(guān)鍵，患者自身要有較強(qiáng)的依從性，開窗減壓術(shù)后每1～2個(gè)月定期復(fù)查，以便及時(shí)了解囊腔縮小情況及成骨狀態(tài)，若出現(xiàn)成骨效果較差甚至病變進(jìn)展的情況，需及時(shí)采取二期手術(shù)治療[13]。本例患者目前隨訪暫無(wú)復(fù)發(fā)，患者及其家屬對(duì)治療效果較為滿意，但仍需較長(zhǎng)時(shí)間隨訪進(jìn)一步觀察效果。