吳祥鍇， 黃 昊， 江哲宇， 王黎洲， 許國輝， 周 石

1 臨床資料

男，72歲，因“發(fā)現(xiàn)左側(cè)額顳部包塊3年”于2020年12月8日入院，患者3年前發(fā)現(xiàn)左側(cè)額顳部搏動(dòng)性包塊（圖1①），無明顯壓痛、瘙癢，包塊質(zhì)地軟，不伴頭痛、頭暈、黑朦、視物模糊等，未入院就診。15 d前患者抓撓包塊后局部破潰出血，就診于外院，完善CT檢查后提示動(dòng)靜脈畸形，加壓包扎處理后返家休養(yǎng)。后再發(fā)出血就診于我院，完善頭部CTA后提示左側(cè)額顳部-眉弓皮下多發(fā)動(dòng)-靜脈畸形，（圖1②③④）。

圖1 患者術(shù)前額顳部包塊及影像學(xué)表現(xiàn)

2020年12月9日，患者突發(fā)畸形血管破裂出血，壓迫止血無效，遂立即在全身麻醉下行介入栓塞治療，行股動(dòng)脈穿刺，5 F-Simmon導(dǎo)管掛鉤雙側(cè)頸動(dòng)脈行正側(cè)位造影見雙側(cè)顳淺動(dòng)脈分支及右側(cè)枕動(dòng)脈遠(yuǎn)端迂曲、增粗的血管團(tuán)，回流靜脈明顯增粗、迂曲，雙側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈及其分支走形自然，未見遠(yuǎn)端血管增粗紊亂。利用同軸技術(shù)將6 F導(dǎo)引導(dǎo)管及單彎導(dǎo)管置于左側(cè)頸外動(dòng)脈開口處，用ev3微導(dǎo)管超選至左側(cè)顳淺動(dòng)脈分支，冒煙確定后以無水乙醇5 mL、ONYX生物膠2 mL緩慢注入畸形血管團(tuán)內(nèi)進(jìn)行栓塞，再次手推減影未見左側(cè)顳淺動(dòng)脈分支遠(yuǎn)端顯影。將5 F Simmon導(dǎo)管置于右側(cè)頸外動(dòng)脈開口，冒煙確認(rèn)后引入Prograte微導(dǎo)管超選至右側(cè)枕動(dòng)脈遠(yuǎn)端，經(jīng)微導(dǎo)管注入350～560 μm明膠海綿栓塞顆粒，再次造影見栓塞效果良好，退出微導(dǎo)管，經(jīng)5 F導(dǎo)管于右側(cè)頸外動(dòng)脈再次減影見右側(cè)顳淺動(dòng)脈分支迂曲、紊亂血管團(tuán)影，血流速度較前減緩，未見對(duì)比劑溢出（圖2①②）。

圖2 患者術(shù)中頭顱包塊影像學(xué)表現(xiàn)

12月7日，患者一般情況穩(wěn)定，頭皮包塊質(zhì)地變硬后，再次于全身麻醉下行介入栓塞治療，頭皮針穿刺左側(cè)額部包塊，回抽見血液回流順暢，予以手推減影見左側(cè)額部紊亂、迂曲血管團(tuán)，遠(yuǎn)端見右側(cè)顳淺動(dòng)脈后支顯影，考慮為供血?jiǎng)用}，壓迫右側(cè)顳淺動(dòng)脈再次減影血流速度明顯減慢（圖3①），遂予以無水乙醇2 mL緩慢注入，予以聚桂醇2 mL+8 mL空氣充分混合后的泡沫栓塞劑經(jīng)頭皮針緩慢注入，再次造影見血流速度明顯減慢（圖3②），左側(cè)額部包塊搏動(dòng)感較前減輕，結(jié)束手術(shù)。栓塞術(shù)后3個(gè)月復(fù)查頭部CTA，未見明顯畸形血管團(tuán)（圖4①②），頭部包塊明顯縮小，局部波動(dòng)感不明顯（圖4③），頭暈、頭痛等癥狀消失，未見相關(guān)神經(jīng)系統(tǒng)并發(fā)癥。

圖3 患者第二次栓塞術(shù)中病灶影像學(xué)表現(xiàn)

圖4 患者術(shù)后額顳部包塊及影像學(xué)表現(xiàn)

2 討論

動(dòng)靜脈畸形是由于胚胎早期在分化的過程中，頭皮下組織因發(fā)育受到限制產(chǎn)生了動(dòng)靜脈直接交通的血管網(wǎng)，動(dòng)靜脈之間相互吻合，擴(kuò)張、迂曲、纏繞后，形成了內(nèi)含互相交通的不成熟動(dòng)靜脈的畸形血管團(tuán)。頭頸部為動(dòng)靜脈畸形好發(fā)部位，主要包括腦動(dòng)靜脈畸形、脊髓動(dòng)靜脈畸形及皮下動(dòng)靜脈畸形，但頭皮下的巨大動(dòng)靜脈畸形十分罕見，多發(fā)生于青少年，極少發(fā)生于老年男性，發(fā)生率僅占動(dòng)靜脈畸形的8%。最常見的供血血管主要是顳淺動(dòng)脈和枕動(dòng)脈，臨床上常表現(xiàn)為頭皮下搏動(dòng)性腫物，患者自覺有耳鳴、頭痛、腫物破潰出血［1-3］，病灶出血率主要取決于病灶內(nèi)動(dòng)脈數(shù)量，當(dāng)病灶巨大時(shí)甚至?xí)霈F(xiàn)高輸出量性心力衰竭［4］。皮下動(dòng)靜脈畸形的常規(guī)影像學(xué)檢查方法為CT、超聲檢查及DSA［4］。以往DSA是皮下動(dòng)靜脈畸形的常規(guī)檢查手段，也是血管介入手術(shù)的主要輔助手段，隨著多層螺旋CT后處理技術(shù)的成熟，通過三維重建，能夠更清晰顯示血管病變自身形態(tài)、顱內(nèi)動(dòng)靜脈血管情況以及周圍空間關(guān)系。

皮下動(dòng)靜脈畸形主要采用單獨(dú)或聯(lián)合運(yùn)用手術(shù)與介入栓塞治療，手術(shù)方式的選擇往往取決于病變部位、大小、供血?jiǎng)用}以及引流靜脈［5-6］。根治性手術(shù)切除較其他治療方式效果更好，不易復(fù)發(fā)。本例患者為左側(cè)額顳部-眉弓皮下多發(fā)動(dòng)-靜脈畸形，因病變血管團(tuán)供血血管較多且血管直徑較粗，采用外科手術(shù)治療創(chuàng)面廣，過程復(fù)雜，一旦處理不當(dāng)則很可能引起后期畸形復(fù)發(fā)，且患者年齡較大，手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)較高，最終決定選用血管內(nèi)治療。對(duì)于血管內(nèi)栓塞治療，由于患者需要一次性栓塞的畸形血管團(tuán)較多，一次介入栓塞治療可能無法達(dá)到預(yù)期效果，即使達(dá)到完全栓塞，也很可能導(dǎo)致頭皮反應(yīng)明顯，如出現(xiàn)紅腫、壞死，甚至有因?yàn)轱B內(nèi)供血驟然增高導(dǎo)致顱內(nèi)出血的可能［7］。多次介入栓塞治療可防止新生血管的快速再生重新供應(yīng)畸形血管團(tuán)，同時(shí)也可以防止小的供血血管擴(kuò)張成為主要供血血管，增加患者手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)［8］。同時(shí)，該患者術(shù)前病灶破潰出血，從安全性及患者實(shí)際情況考慮，最終行多次栓塞治療。

在栓塞材料的的選擇上首先考慮采用ONYX生物膠、無水乙醇聯(lián)合聚桂醇進(jìn)行多次栓塞治療。ONYX生物膠作為臨床常用的非黏性液體栓塞劑，在血管內(nèi)的沉淀速度較慢，不易與導(dǎo)管粘連，術(shù)中可控性高，同時(shí)在畸形血管內(nèi)彌散性也更好［9］。但需注意的是ONYX膠成分中含有二甲基亞砜，在術(shù)中栓塞纖細(xì)血管需要注意其引起血管痙攣以及炎癥反應(yīng)，同時(shí)由于ONYX生物膠具有不透射線的優(yōu)點(diǎn)，大量注射時(shí)，不易及時(shí)觀察其血管內(nèi)彌散情況，有因血管內(nèi)反流導(dǎo)致引流靜脈或正常供血?jiǎng)用}栓塞的可能［10］。有文獻(xiàn)表明，對(duì)于低流速血管畸形無水乙醇較同類栓塞劑而言治療效果更加明顯，同時(shí)無水乙醇本身潛在的硬化作用和具有良性代謝過程使其可以作為一種有效的栓塞劑，無水乙醇栓塞的近中遠(yuǎn)期治療效果均較好［11］。但由于該患者病灶位置較為特殊，需栓塞重要供血血管，無水乙醇與其他液體栓塞劑相比，由于其流動(dòng)性強(qiáng)，難于控制其準(zhǔn)確栓塞部位，可能會(huì)導(dǎo)致較嚴(yán)重的并發(fā)癥，所以選擇栓塞劑時(shí)需要慎重考慮。聚桂醇作為一種常用的泡沫硬化栓塞劑，多作為低流速血管畸形的治療選擇，主要通過破壞血管內(nèi)皮致使血栓形成來治療動(dòng)靜脈畸形。因其具有一定的麻醉作用，可減輕患者注射時(shí)的痛苦，且破壞血管內(nèi)皮能力較弱，安全性較高，但單獨(dú)應(yīng)用聚桂醇療效較弱且費(fèi)用較高［12］。文獻(xiàn)報(bào)道聯(lián)合使用無水乙醇硬化在保證治愈率的同時(shí)，患者術(shù)后疼痛及并發(fā)癥發(fā)生率顯著降低［13］，遂第二次栓塞選擇無水乙醇聯(lián)合聚桂醇。

兩次介入栓塞術(shù)后患者恢復(fù)良好，無神經(jīng)系統(tǒng)癥狀，未再發(fā)出血，故分次介入栓塞對(duì)于頭皮下動(dòng)靜脈畸形的治療有效且安全。