焦麗媛 劉海波 張素嬌 張鵬 李珍 張才擎

支氣管結(jié)石是呼吸系統(tǒng)一種罕見的疾病，其特征是支氣管腔內(nèi)存在鈣化團(tuán)塊。關(guān)于雙側(cè)支氣管結(jié)石的報(bào)道較為少見。本文報(bào)道一例雙側(cè)支氣管結(jié)石并氣管支氣管結(jié)核(淋巴結(jié)瘺型)的病例，旨在豐富對支氣管結(jié)石癥的認(rèn)識。

臨床資料

患者，男性，66歲，因“反復(fù)咳嗽、咳痰，伴活動后喘憋6年，加重20 d”于2021年10月8日入院?；颊?年前出現(xiàn)活動后呼吸困難，其間于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行肺功能檢查示重度阻塞性通氣功能障礙，20 d前受涼后癥狀加重，咳黃痰，偶有痰中帶血，盜汗，發(fā)熱，無胸痛。既往肺結(jié)核病史5年，口服異煙肼、利福平、乙胺丁醇、吡嗪酰胺，治療3個(gè)月，后口服異煙肼、利福平、乙胺丁醇鞏固治療6個(gè)月；1年前復(fù)發(fā)，服用異煙肼、利福平、乙胺丁醇、吡嗪酰胺抗結(jié)核治療半年后好轉(zhuǎn)，無粉塵接觸史。體格檢查：體溫36.7℃，淺表淋巴結(jié)未觸及，雙肺觸覺語顫減弱，雙肺呼吸音低，雙肺聞及散在呼氣末哮鳴音，未聞及濕性啰音。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院胸部CT檢查提示(圖1，2):雙肺多發(fā)略高密度灶并局部鈣化，右肺中葉略高密度影：局部肺不張可考慮，縱隔及雙肺門區(qū)多發(fā)鈣化淋巴結(jié)，氣管及支氣管走行區(qū)，高密度影，左肺下葉局部支氣管走行區(qū)低密度影，右側(cè)鎖骨上區(qū)高密度灶:考慮鈣化淋巴結(jié)，雙側(cè)胸膜局部增厚并鈣化。血液分析:C反應(yīng)蛋白64.17 mg/L，白細(xì)胞9.88×109/L，中性細(xì)胞比率79.0%，中性粒細(xì)胞數(shù)7.80×109/L，血小板數(shù)244×109/L。血沉54 mm/h。降鈣素原、曲霉菌三項(xiàng)、呼吸道腫瘤標(biāo)志物未見明顯異常，四次痰涂片抗酸染色陰性。

圖1 肺窗: 雙肺門區(qū)可見多發(fā)高密度影圖2 縱隔窗：雙肺門區(qū)可見多發(fā)鈣化淋巴結(jié)

2021年10月11日行支氣管鏡檢查，鏡下可見(圖3)左主支氣管管口、左肺上葉升支開口、左肺舌葉、左肺下葉開口及右中葉開口處均可見新生物阻塞管腔，表面覆白苔，未發(fā)現(xiàn)干酪樣組織，使用圈套器將阻塞突出物套扎切除，局部冷凍處理。術(shù)后復(fù)查胸部 CT (圖4、5)示右肺中葉略高密度灶；雙肺炎性病變。行第二次支氣管鏡下結(jié)石取出術(shù)，鏡下見(圖6)右中葉、左主支氣管隆突、舌葉開口及左上葉升支開口可見結(jié)石，順利取出左上葉結(jié)石，右中葉結(jié)石不能取出。肺泡灌洗液結(jié)核分枝桿菌培養(yǎng)陽性，全血γ-干擾素釋放試驗(yàn)(IGRAs)陽性，口服異煙肼、利福平、乙胺丁醇、吡嗪酰胺抗結(jié)核治療。為取出右肺中葉結(jié)石，行第三次電子支氣管鏡，鏡下可見(圖7、8)左主支氣管及左下葉開口見肉芽增生，給予二氧化碳多點(diǎn)凍融治療。右中葉開口處見結(jié)石堵塞管腔，應(yīng)用活檢鉗、網(wǎng)籃及激光碎石，均未能取出結(jié)石。最終診斷: 1) 支氣管結(jié)石癥；2)氣管支氣管結(jié)核(淋巴結(jié)瘺型)；3)繼發(fā)性肺結(jié)核；4) 阻塞性肺炎；5)淋巴結(jié)結(jié)核?；颊咿D(zhuǎn)入?？漆t(yī)院進(jìn)行抗結(jié)核治療，隨訪2個(gè)月后，患者癥狀減輕，病情緩解。

圖3 左下葉支氣管可見新生物阻塞管腔 圖4 右肺中葉可見略高密度灶 圖5 縱隔窗：右肺中葉可見多發(fā)支氣管結(jié)石及周圍鈣化淋巴結(jié) 圖6 鉗取左上葉結(jié)石 圖7 左主支氣管可見新生物 圖8 右中葉開口結(jié)處結(jié)石

討 論

支氣管結(jié)石是呼吸系統(tǒng)一種罕見的疾病，其特征是支氣管腔內(nèi)存在鈣化團(tuán)塊，根據(jù)病變位置分為3種類型: 支氣管腔內(nèi)型、經(jīng)支氣管透壁型、支氣管周圍型[1]。支氣管結(jié)石癥的臨床表現(xiàn)與侵蝕、刺激和梗塞有關(guān)[2]，可伴有肺炎、肺膿腫和支氣管擴(kuò)張[3]，最常見的癥狀是咳嗽、咳痰和咯血[4]，特殊的癥狀為咳石[5]。在亞洲人群中，支氣管結(jié)石的感染因素主要為結(jié)核分枝桿菌感染[6]。有文獻(xiàn)綜述表明，周圍鈣化淋巴結(jié)對支氣管壁的撞擊和侵蝕，是支氣管結(jié)石的主要機(jī)制[7]，而本例考慮氣管支氣管結(jié)核淋巴結(jié)瘺導(dǎo)致支氣管結(jié)石的形成，而多發(fā)結(jié)石又導(dǎo)致氣道阻塞引起肺不張和阻塞性肺炎。本例患者胸部CT中在縱隔和肺門可見廣泛的鈣化淋巴結(jié)，鏡下可見肉芽增生，未發(fā)現(xiàn)淋巴結(jié)瘺，由于病程長，組織修復(fù)，淋巴結(jié)已形成結(jié)石，淋巴液通過瘺道流入支氣管腔內(nèi)形成鈣化，從而導(dǎo)致支氣管狹窄或阻塞，致反復(fù)發(fā)生肺部感染，而炎癥區(qū)又形成鈣化，并且患者老年男性，免疫力低下，易反復(fù)感染結(jié)核分枝桿菌[8]，形成惡性循環(huán)，這可能是患者雙肺多發(fā)結(jié)石的原因。結(jié)合肺結(jié)核病史及臨床表現(xiàn)，支氣管沖洗液抗酸桿菌陽性，綜上，肺結(jié)核復(fù)發(fā)診斷成立，縱隔淋巴結(jié)腫大伴鈣化，淋巴結(jié)瘺形成支氣管結(jié)石，符合支氣管結(jié)核(淋巴結(jié)瘺)型診斷。期間該患者4次痰涂片抗酸染色均為陰性，可能因結(jié)石阻塞管腔使檢出率降低。

本例應(yīng)注意塵肺與肺結(jié)核相鑒別?；颊邿o粉塵接觸史，并且胸部CT示結(jié)節(jié)雖廣泛分布，但肺結(jié)核中，結(jié)節(jié)多見肺上葉多于肺下葉，可與塵肺區(qū)分。

支氣管結(jié)石癥作為較為罕見疾病，準(zhǔn)確診斷對治療患者、改善預(yù)后頗為重要。胸部CT在診斷和術(shù)前評估中起到至關(guān)重要的作用，可以確定支氣管結(jié)石的位置、管腔內(nèi)梗阻的程度以及是否存在肺不張、肺實(shí)變、支氣管擴(kuò)張等癥狀[9]。該患者雙側(cè)支氣管因結(jié)石阻塞，導(dǎo)致遠(yuǎn)端的阻塞性肺炎及肺不張持續(xù)性存在，為明確診斷帶來一定困難，所以臨床上應(yīng)將支氣管鏡與高分辨率CT(HRCT)相結(jié)合，雖然支氣管結(jié)石是支氣管內(nèi)疾病，但支氣管鏡檢查也存在局限性，因?yàn)榻Y(jié)石被氣道炎性分泌物所掩蓋，或者位于支氣管鏡無法到達(dá)狹窄或者屈曲管腔。

本例支氣管結(jié)石取出，應(yīng)用了網(wǎng)筐、異物鉗取出、冷凍、激光碎石。該患者行電子支氣管鏡檢查行2次氣管鏡下支氣管結(jié)石取出術(shù)，應(yīng)用活檢鉗取出左上葉結(jié)石。右肺中葉支氣管結(jié)石使用激光碎石，但因管腔扭曲狹窄，無法使用激光定位，并結(jié)石直徑大于管口，肉芽腫存在使出血較多，鏡下視野不清，并未取出。上述情況可通過硬鏡鉗子支撐管腔，配合激光碎石來解決，但同時(shí)注意碎石爆裂后損傷支氣管鏡，應(yīng)將激光探頭伸出距支氣管鉗1 cm左右。支氣管鏡結(jié)石取出術(shù)的并發(fā)癥，包括淋巴結(jié)瘺、支氣管主動脈瘺等，其中最嚴(yán)重的并發(fā)癥為大出血。因此，術(shù)前應(yīng)用HRCT等影像檢查技術(shù)，特別是增強(qiáng)CT和支氣管三維重建CT，可以更好地判斷結(jié)石與血管的關(guān)系，從而降低術(shù)后并發(fā)癥，如大出血的發(fā)生概率。并且鏡下取結(jié)石注意先使用支氣管鉗輕輕活動結(jié)石，觀察是否有出血和淋巴結(jié)瘺傾向。

筆者報(bào)道的這個(gè)病例，為雙肺多發(fā)支氣管結(jié)石，臨床上較為罕見。本例患者在較長的時(shí)間被誤診為COPD，僅進(jìn)行抗炎、平喘治療，癥狀未得到緩解。進(jìn)行支氣管鏡檢查后，發(fā)現(xiàn)呼吸困難由于結(jié)石阻塞、壓迫支氣管管腔，通過支氣管鏡下結(jié)石取出術(shù)，患者咳嗽、咳痰等支氣管刺激癥和氣道阻塞癥狀消失，提示及時(shí)診斷，早期治療的重要性。

不足：缺乏支氣管鏡活檢，右肺中葉結(jié)石未取出。