唐凡 尹宗羽 楊文凱

病人，男，69歲。2020年7月16日因尿黃、皮膚鞏膜黃染半月余入院，診斷為梗阻性黃疸查因。入院后上腹部增強CT及MRCP檢查提示：膽總管下段管壁不均勻增厚，動脈期明顯強化，其上段膽總管、肝內(nèi)膽管、膽囊明顯擴張，胰管擴張。超聲內(nèi)鏡檢查可見膽總管下段閉塞，似乎可見異?；芈暡≡睿≡钌戏侥懝芗耙裙軘U張，但病灶回聲不典型、邊界不清。實驗室檢查：CEA 10.8 U/ml， CA19-9：1846.5 U/ml，總膽紅素：204 μmol/L，直接膽紅素168 μmol/L，白蛋白30.5 g/L。合并2型糖尿病，入院后監(jiān)測血糖并給予皮下注射胰島素控制血糖，并且予以護(hù)肝、營養(yǎng)支持、補充白蛋白等支持治療，行左肝管PTCD穿刺引流、減黃至血清總膽紅素86 μmol/L，于2020年8月4日行腹腔鏡胰十二指腸切除術(shù)(laparoscopic pancreatoduodenectomy，LPD) 術(shù)，術(shù)中探查所見與術(shù)前檢查結(jié)果一致：未見明顯腹腔內(nèi)轉(zhuǎn)移擴散病灶。肝臟呈淤膽改變，左肝表面見PTCD引流管1根。近段膽管擴張，直徑約1.5 cm，膽囊增大明顯。 按照計劃行遠(yuǎn)端胃、十二指腸及胰頭部、近段空腸、膽囊及肝外膽道整塊切除，區(qū)域淋巴神經(jīng)清掃(7.8.9.12.13a.14.16組)。以Child方式完成消化道重建：結(jié)腸后上提空腸袢，先行胰腸吻合、10 cm后行膽腸吻合，45 cm后于橫結(jié)腸前行胃空腸吻合。 手術(shù)過程順利，出血約100 ml，術(shù)中未輸血。術(shù)后予以營養(yǎng)支持、抑制消化液分泌、護(hù)胃等常規(guī)支持治療。術(shù)后第3天，所置的胃管內(nèi)突然引出新鮮紅色血液300ml并伴有嘔血，訴頭暈乏力，面色蒼白，四肢厥冷。血常規(guī)檢查：血紅蛋白由術(shù)后第1天的126 g/L下降至92 g/L。術(shù)區(qū)擺放的腹腔內(nèi)引流管引流出的為淡紅色的腹水，未見明顯出血。 考慮為上消化道出血，由于距離LPD手術(shù)時間很近，分析胃空腸吻合口出血的可能性大。予以積極抗休克治療，配血輸血，維持病人生命體征平穩(wěn)。床邊急診胃鏡檢查：胃腔內(nèi)大量血凝塊且伴活動性出血，胃鏡下難以尋找到確切的出血點，無法行止血操作。遂立即送手術(shù)室急診開腹手術(shù)探查。術(shù)中所見：腹腔內(nèi)無積血，胰腸吻合口、膽腸吻合口周圍無血塊，愈合滿意。沿殘胃前壁無血管區(qū)縱行打開胃壁，清除積血塊，見原胃大彎空腸吻合口、輸入袢及共同開口關(guān)閉處未見出血，胃殘端未見出血，殘胃胃黏膜稍水腫，但未見明顯潰瘍及出血；繼續(xù)向近端稍擴大胃壁探查口，即見胃底體部后壁見一血管搏動性出血，考慮為胃黏膜下恒徑動脈破裂出血，間斷8字縫合3針，徹底止血，縫合胃前壁切口。再次手術(shù)后病人恢復(fù)良好，2020年8月18號出院，術(shù)后接受GP方案輔助化療，隨訪至今無腫瘤復(fù)發(fā)。病理檢查結(jié)果顯示：胃黏膜淺表性局灶性缺損伴有基底部纖維樣壞死，粘膜肌層動脈管徑明顯增粗、管壁增厚伴扭曲,符合Dieulafoy病。

討論LPD 被應(yīng)用于壺腹部周圍良惡性疾病的外科治療[1]。而術(shù)后出血(postpancreatectomy hemorrhage,PPH)作為最為嚴(yán)重的術(shù)后并發(fā)癥，造成的相關(guān)手術(shù)死亡率亦居高不下[2]。PPH的原因繁多復(fù)雜，早期出血通常與手術(shù)操作直接相關(guān)，晚期出血則與術(shù)后消化道瘺、腹腔感染造成血管腐蝕密切相關(guān)[3]。胃黏膜下恒徑動脈破裂出血又稱為胃Dieulafoy病，是一種先天性發(fā)育異常，指胃短動脈血管分支進(jìn)入胃黏膜肌層后未逐漸變細(xì)形成毛細(xì)血管系統(tǒng)，而是保持恒定的直徑直接進(jìn)入胃黏膜下并突向胃腔，在一定誘因作用下非常容易破裂出血[4]。LPD術(shù)后上消化道出血源于伴發(fā)胃Dieulafoy病的胃黏膜下恒徑動脈破裂出血的病例尚未見報道。LPD術(shù)后三大主要并發(fā)癥：出血，胰瘺及胃排空障礙，其中尤以PPH對病人生命威脅大[5]。 國際胰腺外科協(xié)作組(International Study Group of Pancreatic Surgery，ISGPS) 基于出血時間、出血部位及出血嚴(yán)重程度明確提出了胰腺切除術(shù)后出血的定義、出血發(fā)生的危險因素以及出血后的臨床處理要點建議[6]。該例病人術(shù)后第3天上消化道出血、無合并同時的腹腔內(nèi)出血，首選的急診胃鏡止血失敗后，急診手術(shù)探查止血成功。LPD術(shù)后出血原因眾多、該例病人找出真正的出血原因為胃黏膜下恒徑動脈破裂出血，純屬偶然，所幸的是病人經(jīng)歷再手術(shù)止血后恢復(fù)順利，且近期內(nèi)隨訪腫瘤亦無復(fù)發(fā)。

復(fù)習(xí)檢索相關(guān)文獻(xiàn)，胃黏膜下恒徑動脈出血亦被稱為Dieulafoy病[7]，最早是在1898年，Dieulafoy首先報道了3例因胃動脈破裂致上消化道大出血而死亡的病人。Dieulafoy病被認(rèn)為是引起消化道尤其是上消化道大出血的原因之一，主要的病變特點是突露于胃腸道腔內(nèi)的動脈活動性出血，其動脈前方基本無正常的消化道粘膜組織覆蓋。Dieulafoy病可以發(fā)生在胃腸道的任何部位，以距離賁門6 cm以內(nèi)的近端胃小彎側(cè)最為多見。該病的發(fā)病機制迄今仍不清楚，早先曾被認(rèn)為是胃動脈瘤，其擴張破裂會引起出血，但隨后的病理學(xué)研究證實了Dieulafoy病的血管具備正常的動脈血管結(jié)構(gòu)，排除了動脈瘤或者胃壁下動靜脈畸形等可能。典型的Dieulafoy病灶可以在顯微鏡下觀察到以下表現(xiàn)：胃黏膜淺表性局灶性缺損伴有基底部纖維樣壞死，在缺損的基底部即可見有動脈。現(xiàn)在多認(rèn)為Dieulafoy病的病理基礎(chǔ)為先天性發(fā)育異常，胃短動脈血管分支進(jìn)入胃黏膜肌層后未逐漸變細(xì)形成毛細(xì)血管系統(tǒng)，而是保持恒定的直徑直接進(jìn)入胃黏膜肌層，因而被稱作恒徑動脈。既往研究表明，恒徑動脈破裂多與老年病人、飲酒、膽汁反流、粗糙食物機械性刺激等因素相關(guān)。該例病人血管破裂的原因可能為病人合并有糖尿病，血管硬化脆性增加，LPD術(shù)后膽汁經(jīng)過胃腔、促進(jìn)了Dieulafoy病灶表面黏膜糜爛、基層恒徑動脈破裂出血的發(fā)生。

胃Dieulafoy病的胃鏡下治療成為其主要的治療方法，包括局部注射、止血夾鉗夾、套扎治療以及微波或激光熱凝固等方法。介入栓塞治療以及手術(shù)治療一般作為替代選項[8]。LPD術(shù)后消化道出血來源于胃Dieulafoy病尚未見報道，本例病人在急診胃鏡未能止血的情況下，我們選擇剖腹再探查。剖開殘胃胃壁后直視下縫扎止血，成功實施了救治。 也有文獻(xiàn)報道腹腔鏡胃鏡聯(lián)合的雙鏡手術(shù)治療胃Dieulafoy病的實踐經(jīng)驗[9-10]，發(fā)揮了各自的技術(shù)特色：術(shù)中胃鏡定位后，腹腔鏡下可以縫扎或者直接行胃部分楔形切除，而且腹腔鏡下也易于結(jié)扎處理胃左動脈，降低術(shù)后再出血的風(fēng)險，手術(shù)操作完成后可以再度胃鏡行腔內(nèi)檢查，杜絕遺漏其他的再出血病灶。對于LPD術(shù)后早期上消化道出血的病人，如果出血不是異常的迅速，病人的生命體征較平穩(wěn)，能夠有充足的時間容實施腹腔鏡聯(lián)合胃鏡探查止血，此方法也不失為一個微創(chuàng)治療的較好選擇。 但是若為LPD術(shù)后遲發(fā)性的大出血，腹腔內(nèi)感染粘連情況嚴(yán)重，出血速度較快，病人的生命體征不易維持時，當(dāng)機立斷行急診剖腹再探查迅速止血才是救治的不二之選。