井曉亮 張力為 宗亮 李德生

氣管內脂肪瘤(endobronchial lipoma，EL)是一種罕見的氣管內良性腫瘤，僅占所有氣管內腫瘤的0.1%～0.4%[1]，發(fā)病率極低，診斷及最優(yōu)治療方案的選擇尤為重要。通過收集我院臨床診治EL的臨床資料及國內外病例進行薈萃分析，探討EL的診斷要點、誤診誤治因素及目前治療現狀。

對象與方法

一、對象

2001年1月～2020年1月在我院治療的最終病理證實為EL的病人共6例。檢索相關EL的報道共320篇，通過篩選，納入中文文獻40例，英文文獻50例，進行數據提取后共納入病人90例。

二、方法

計算機檢索PubMed、Medline、Ovid、CNKI、萬方數據庫、維普數據庫等數據庫，并輔以手工檢索，檢索時限均為2001年1月～2020年10月。英文檢索詞為：Endobronchial lipoma、Endobronchial tumor；中文檢索詞為：支氣管內脂肪瘤、氣管脂肪瘤等。最后篩查納入文獻的參考文獻，分別由兩名研究者單獨閱讀文章題目和摘要后進行初篩，對于符合的文章精讀全文二次篩選，意見不同時由第三名研究人員閱讀后討論決定。文獻提取數據包括發(fā)表人、發(fā)表年份、病人年齡、性別、病程、吸煙史、腫瘤位置、大小、CT值、治療方式、隨訪資料。

結果

1.本院病人病例資料見表1。2001年1月～2020年1月我院治療的6例EL病人中男4例，女2例，年齡50～72歲，平均59.4歲。漢族3例，維吾爾族2例，回族1例。 2例因體檢發(fā)現，其余4例因咳嗽、發(fā)熱、胸悶氣短等不適就診發(fā)現。3例吸煙史，4例合并有高血壓病、2型糖尿病、冠心病等慢性疾病。病灶位于右中葉支氣管3例，右中下葉支氣管1例，左下葉支氣管1例，左上葉支氣管1例。6例胸部CT均有不同程度的肺不張，其中4例外還合并有阻塞性肺炎。

表1 6例病人的資料特征

2.EL的治療現狀：在本文納入的96例EL病例中，選擇2001～2010年的前10年間病例共38例與2011～2020年的后10年間病例共58例的治療方式做對比分析，結果見表2。前10年病例中氣管鏡下切除者7例，占18.4%，手術切除為主要的治療手段共31例，占比81.6%；而后10年病例中氣管鏡下切除者38例，占65.6%，手術切除病例共20例，占比34.5%。氣管鏡下介入切除治療目前已成為最常規(guī)的治療方式。

表2 EL治療現狀比較

討論

EL是一種極為少見的支氣管內的良性腫瘤，其起源于氣管粘膜下的脂肪組織，主要分布在氣管、支氣管、段支氣管等前三級支氣管樹中。EL在不同性別均有發(fā)病，但男性居多，多為中年人，高發(fā)年齡段為46～69歲，多數體質偏重，同時吸煙可能是高危因素，與Muraoka等[2]報道一致。雙側肺均有發(fā)病，右側EL較左側稍多，主氣管病變較為少見，雙肺下葉的EL均在同側發(fā)病病例中占有較高比例，其次為左側主支氣管，這可能與支氣管樹結構及其長度有關。EL的發(fā)病多為單發(fā)，但也有多發(fā)病例的報道，Zhao等[3]報道了1例病人為左側主支氣管合并左肺下葉支氣管多發(fā)脂肪瘤。EL生長緩慢，起病慢，多在阻塞所生長的氣管后出現臨床表現就診，接受治療的病例中，多數大小超過1.5 cm，病程>3個月。部分病例因體檢或其他疾病行胸部CT時發(fā)現，有2篇文獻報道病人因肺癌治療檢查時發(fā)現[4-5]。這類病人往往病變較小，診斷容易，氣管鏡下介入治療效果較好。

對于報道的第1例手術病人,通過總結病史、輔助檢查并結合病人術后病理，其最佳治療方式應為氣管鏡下介入治療切除，因術前誤診，創(chuàng)傷大，治療費用高，影響術后生活質量。EL的病理診斷為金標準，首選氣管鏡下活檢，但因其良性腫瘤，鏡下大體表現為表面光滑的球形病灶，質地較脆，易碎[6]，部分可隨呼吸擺動，給活檢造成一定困難(圖1)?？偨Y分析中有CT值報道的病例31例，其中有29例(94.6%)位于脂肪密度-40至-120之間[7]，影像學表現為邊界清楚、規(guī)則、分布均勻的脂肪密度影(圖2)。對于活檢困難的病灶，鏡下形態(tài)結合影像學表現可作為臨床診斷的主要依據。

圖1 氣管脂肪瘤CT表現 圖2 脂肪瘤鏡下表現

氣管鏡下介入治療EL目前已成為首選的治療方式，在EL治療方式對比中，前10年病例中氣管鏡下切除者7例，占18.4%，主要方式為氣管鏡下高頻電圈套及高頻電刀切除治療，隨著內鏡介入治療技術的發(fā)展，后10年病例中氣管鏡下切除者38例，占65.6%。支氣管鏡下高頻電刀切除治療仍為主要的治療手段，但治療方式逐步多樣化，增加了氣管鏡下APC、冷凍治療、射頻消融治療等，并且形成了多手段的聯合治療的基本模式，此外國內外均有硬支氣管鏡下EL的切除報道[8-9]。但在氣管鏡介入治療后，應常規(guī)隨訪，納入報道中有3例介入治療后復發(fā)的病例，Chujo等[10]報道了1例右肺下葉氣管脂肪瘤，鏡下切除后2個月復發(fā)，再次行右肺下葉后基底段切除。Opoka等[11]報道了1例右側主支氣管病變經支氣管鏡下高頻電圈套切除后4年復發(fā)，再次經氣管鏡行射頻消融治療后痊愈。Saleh 等[12]報道了1例主氣管病變經支氣管鏡下高頻電刀切除3年后復發(fā)，再次行鏡下切除治療。

EL的外科手術治療，在2001～2010年的前10年間病例共38例手術切除為主要的治療手段共31例，占比81.6%；而2011～2020年病例手術切除病例共20例，占比34.5%。手術治療占比明顯下降，因手術的創(chuàng)傷、生活質量的影響、治療成本均遠高于氣管鏡下介入治療。但手術治療在部分EL病人治療中仍不可或缺，對于管外型或已造成遠端不可逆性支氣管及肺組織損害的管內型病人[13]，及鏡下治療后復發(fā)無法再次行氣管鏡下切除者。其次手術切除較為徹底，報道病例中經手術切除治療者無復發(fā)病例。本院外科手術治療的病例中，其中1例腫瘤位于右肺中間支氣管，造成右肺中下葉的反復感染，肺不張實變，造成不可逆的肺損傷，手術過程中胸腔內粘連重合并術中出血，故中轉開胸行右肺中下葉切除，無術后并發(fā)癥及死亡。肺葉切除術仍為主要的手術術式，但肺段切除術同樣為安全行之有效的術式[14]，但需要嚴格把握全肺切除術的指征。任明明等[15]報道了1例左主氣管脂肪瘤病例在體外循環(huán)下行左全肺切除術，獲得了良好的治療效果，但體外循環(huán)下存在心律失常、休克、栓塞等嚴重并發(fā)癥，須準備充分并嚴格掌握適應證。

在本院手術治療的1例病人因體檢時發(fā)現，病變位于右肺中葉支氣管，造成中葉部分不張，但未形成不可逆改變，術前氣管鏡檢查未明確病理，未進行多學科會診評估，因惡性腫瘤不能除外最終行胸腔鏡下右肺中葉切除術。結合本文及上述病例，EL因其極低的發(fā)病率以及生長特性，在術前診斷會給臨床醫(yī)師帶來困擾，在對術前無法明確診斷的EL，胸部影像學表現及鏡下大體特征可作為臨床診斷的依據，同時應當進行胸外科、呼吸科、影像科及內鏡醫(yī)師的多學科會診討論，避免單一科室治療的局限性，同時可降低EL的誤診率，同時確定最優(yōu)的治療方式。