王平，龍曉宙，張文文，馬婭瓊，黃剛，周星，駱伊麗，毛澤慶*

作者單位：1.甘肅省人民醫(yī)院放射科，蘭州730000；2.蘭州大學第一臨床醫(yī)學院，蘭州730000

骨盆指是一種異常的骨性結(jié)構(gòu)連接到正常骨盆骨骼的先天性變異，醫(yī)學影像學檢查在骨盆指的發(fā)現(xiàn)和診斷過程中占有重要的地位。既往文獻中所報道的骨盆指大多數(shù)被X 線檢查發(fā)現(xiàn)。然而，隨著現(xiàn)代影像學成像技術(shù)的發(fā)展，如計算機斷層掃描(computed tomography，CT)和磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)提供了更好的密度及組織分辨能力診斷盆腔指和鑒別診斷。本文通過對既往報道的骨盆指相關(guān)文獻進行系統(tǒng)評價，并結(jié)合筆者在工作中發(fā)現(xiàn)的2 例患者(圖1,2)，探討骨盆指的影像表現(xiàn)及臨床特征。

1 材料與方法

1.1 文獻檢索策略

計算機檢索PubMed、Embase、The Cochrane Library、中國期刊全文數(shù)據(jù)庫、維普網(wǎng)及萬方數(shù)據(jù)庫，檢索時限為自建庫起至2020年4月，中英文檢索詞包括“骨盆指”、“骨盆肋”、“骶骨肋”、“Pelvic digit”、“Pelvic rib”、“Sacral rib”及“Eleventh finger”。檢索采取主題詞和自由詞相結(jié)合的方式。

1.2 納入研究文獻基本信息

共檢索出33 篇相關(guān)中、英文文獻，檢索結(jié)果均為病例報道。通過閱讀標題、摘要及原文，排除2 篇重復文獻及3 篇未提供具體病例信息的文獻。最后，共有28 篇符合本系統(tǒng)評價的文獻被納入。其中英文文獻27篇，中文文獻1篇。

2 結(jié)果

2.1 骨盆指臨床資料評價

納入本系統(tǒng)評價的文獻報道了43 例患者骨盆指病例，其中4例患者為多發(fā)病例，其余為單發(fā)。除其中1例患者雙側(cè)髂骨發(fā)病外其余均為單側(cè)發(fā)病?；颊吣挲g15～67 歲，其中男性患者29 例，女性患者10 例，4 例患者性別不詳或未提及。17 例患者出現(xiàn)與骨盆指相關(guān)或可疑相關(guān)癥狀，其余病例均為無關(guān)疾病檢查或外傷后檢查偶然發(fā)現(xiàn)。7 例患者的骨盆指被手術(shù)切除，3 例患者使用對癥治療，其余患者未使用臨床手段干預或未提及治療方案。

2.1 骨盆指影像學評價

納入文獻中應用X 線及CT 或僅用CT 檢出骨盆指的患者為14 例，X 線、CT、MRI 共同應用檢出骨盆指的患者為5 例，其余病例均為X線檢出。影像學顯示25例患者骨盆指發(fā)生于髂骨，7例患者骨盆指發(fā)生于髖臼、恥骨、坐骨，8例患者骨盆指發(fā)生于骶尾骨，2例患者骨盆指發(fā)生于側(cè)腹壁，1例患者骨盆指發(fā)生于股骨大轉(zhuǎn)子。35 患者骨盆指影像學表現(xiàn)為手指狀、肋狀外觀的骨性結(jié)構(gòu)，骨節(jié)具有良好皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，其余病例呈三角狀、條狀等外觀。33 例患者骨盆指影像學可見假關(guān)節(jié)形成，3例患者骨盆指無假關(guān)節(jié)形成，其余病例未提及假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。

表1 骨盆指文獻系統(tǒng)評價

對文獻報道的骨盆指臨床基本資料、發(fā)生部位、形態(tài)表現(xiàn)及臨床治療等信息進行系統(tǒng)評價，具體內(nèi)容見表1。

3 討論

3.1 命名及發(fā)病部位

在以往的文獻報道中，骨盆指也被稱為骨盆肋、骶骨肋和第十一指等[1,10,28]。Sullivan和Cornwell在1974年首次報道了1例15歲女孩的骨盆指并最終通過手術(shù)切除。骨盆指可以發(fā)生在骨盆的多個區(qū)域，如骶骨[23,28]、尾骨[2]，甚至腹壁[5]，筆者通過系統(tǒng)評價結(jié)果發(fā)現(xiàn)既往文獻報道的最常見的發(fā)病部位是髂骨，且以右側(cè)髂骨居多，作者在工作中發(fā)現(xiàn)的兩例骨盆指也均發(fā)生在右側(cè)髂骨(圖1)，目前對此現(xiàn)象尚缺乏理論解釋。目前報道的骨盆指多數(shù)為單側(cè)發(fā)生，偶有雙側(cè)或多發(fā)[7,9]。

骨盆指或骨盆肋的術(shù)語是有爭議的。Greenspan 等[29]認為起源于髂骨的骨盆指可能代表骨化性肌炎，因此建議將骶骨/尾骨指與骨盆指區(qū)分開。然而，以往文獻報道的病例和我們報道的病例顯示大部分骨盆指起源于髂骨，具有良好的皮質(zhì)外觀和假關(guān)節(jié)。我們認為骨盆指與骨化性肌炎有不同的臨床病史和影像學特點，在其發(fā)病機制未能明確前，起源于骨盆環(huán)的這種異常應被統(tǒng)稱為骨盆指。

3.2 發(fā)病機制

骨盆指的病因尚未完全明確。既往大多數(shù)學者提出的理論是異常起源于具有形成肋骨或指骨能力的中胚層。在胚胎發(fā)生的前6 周，第一尾椎的軟骨基質(zhì)與脊柱融合失敗，未融合的軟骨基質(zhì)隨后形成異位的可分節(jié)的骨盆指[5,9,18]。

3.3 臨床表現(xiàn)

骨盆指通常無明顯臨床癥狀而被偶然發(fā)現(xiàn)，通常不需要手術(shù)。然而在對文獻的系統(tǒng)評價中發(fā)現(xiàn)有一些病例由于骨盆指靠近髖關(guān)節(jié)或會陰的其他結(jié)構(gòu)，曾有疼痛或功能損傷的報道，并進行了必要的手術(shù)切除[14,18,27]。有學者認為未生育女性發(fā)生于骶尾部的骨盆指可能會在未來分娩時引起并發(fā)癥[1,28]。Sullivan等[1]切除了1例15歲女孩的骨盆指以預防將來可能出現(xiàn)的產(chǎn)科問題。因為目前的報道顯示骨盆指是一種良性畸形病變，筆者認為對無骨盆指相關(guān)癥狀的患者無需進行不必要的手術(shù)切除。

3.4 影像學表現(xiàn)

文獻的系統(tǒng)評價發(fā)現(xiàn)大部分的骨盆指是在不相關(guān)疾病的影像檢查中偶然被發(fā)現(xiàn)，所以被認為是一種罕見的畸形或變異。然而，越來越多的影像學檢查在臨床診療的應用可能會增加骨盆指的檢出率，本文中報道的兩例骨盆指發(fā)現(xiàn)間隔時長僅為3 個月。影像學顯示骨盆指具有指骨樣或肋骨樣外觀，絕大多數(shù)表面光整，骨節(jié)具有完整的皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，在各骨節(jié)或骨盆起始部位具有一個或多個假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。CT多平面重組和三維成像可以準確地確定骨盆指的位置、長度、結(jié)構(gòu)及與周圍結(jié)構(gòu)的毗鄰關(guān)系。由于較低的空間分辨率，MRI對骨盆指的發(fā)現(xiàn)能力較X 線平片和CT 低，但MRI 對判斷皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)、骨髓水腫、假關(guān)節(jié)軟骨及骨盆指對周圍軟組織的影響則更有優(yōu)勢[23]。

3.5 鑒別診斷

需要和骨盆指鑒別的疾病包括骨軟骨瘤、骨化性肌炎和Fong 氏病。骨軟骨瘤和骨盆指均可見軟骨，骨軟骨瘤的特征是形成軟骨帽，而骨盆指的軟骨通常位于假關(guān)節(jié)表面。骨化性肌炎是一種創(chuàng)傷后在肌肉或軟組織內(nèi)形成不規(guī)則骨組織的疾病，而骨盆指大多無外傷史，其指狀外觀、完整的皮髓質(zhì)及假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)有利于與骨化性肌炎鑒別[4,29]。Fong 氏病的特征表現(xiàn)是對稱性髂骨翼“三角”形骨性凸起，或稱為“髂骨角”[30]。

3.6 本研究不足

由于系統(tǒng)評價中納入研究的文獻均為病例報道，大部分報道對骨盆指的臨床表現(xiàn)、診療過程及誤診或漏診原因未能深入探討，因此對本系統(tǒng)評價質(zhì)量有所影響。

3.7 結(jié)論

影像學顯示骨盆指大多數(shù)為發(fā)生于骨盆骨質(zhì)并具有指骨樣或肋骨樣外觀，絕大多數(shù)表面光整且骨節(jié)具有完整的皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，在各骨節(jié)或骨盆起始部位具有一個或多個假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。無癥狀的骨盆指大多為偶然發(fā)現(xiàn)，識別這種良性異常并進行鑒別診斷對于避免不必要的臨床干預非常重要。CT重建圖像可以觀察骨盆指的外觀與結(jié)構(gòu)，磁共振成像可對觀察骨盆指假關(guān)節(jié)軟骨、與周圍軟組織的毗鄰關(guān)系及鑒別診斷提供有價值的信息。

作者利益沖突聲明：全體作者均聲明無利益沖突。