王俊，樊鳳仙，張鵬飛，黃文靜，張靜

WANG Jun1, 2, FAN Fengxian1, 2, ZHANG Pengfei1, 2, HUANG Wenjing1, 2, ZHANG Jing1*

作者單位：

1.蘭州大學(xué)第二醫(yī)院核磁共振科，蘭州 730030

2.蘭州大學(xué)第二臨床學(xué)院，蘭州 730000

1Department of Magnetic Resonance, Lanzhou University Second Hospital, Lanzhou 730030, China

2The Second Clinical Medicine College of Lanzhou University, Lanzhou 730000, China

患者女，54歲，蒙古族，因“摔傷致右側(cè)上臂疼痛不適1周”入院，入院前當(dāng)?shù)豖線檢查示：右側(cè)肱骨近端骨質(zhì)破壞并病理性骨折，為求進一步診治遂來我院。查體：右側(cè)肱骨中上段壓痛陽性，縱向叩擊痛陽性，末梢血運良好，無低熱、盜汗。實驗室檢查：嗜酸性粒細胞計數(shù)0.61×109↑(正常范圍0.05～0.50)。查體：CT平掃示：右側(cè)肱骨頭、干、肩胛骨輕度膨脹性改變，松質(zhì)骨內(nèi)見混雜密度影，骨皮質(zhì)變薄，局部連續(xù)性中斷，未見骨膜反應(yīng)，周圍肌肉間隙內(nèi)見多發(fā)結(jié)節(jié)影及液性密度影。MRI平掃示：右側(cè)肱骨頭、干、肩胛骨骨質(zhì)破壞，其內(nèi)信號混雜，呈多房囊樣及片樣稍長T1信號，質(zhì)子密度加權(quán)像(proton density weighted image，PDWI)呈不均勻高信號，其內(nèi)見細小分隔影，局部骨皮質(zhì)斷裂，三角肌下、岡上肌、岡下肌、肩胛下肌及腘窩等軟組織間見包裹性液體信號影。術(shù)前診斷：右側(cè)肱骨頭、干、肩胛骨骨質(zhì)破壞并彌漫性異常信號，結(jié)核多考慮，腫瘤性病變待排(圖1A～1D)。手術(shù)名稱：右側(cè)肱骨及肩胛骨病變刮除滅活植骨內(nèi)固定術(shù)，術(shù)中見肱骨縱行劈裂的骨折線，斷端移位，骨質(zhì)破壞嚴重，術(shù)區(qū)見大量黃白色干酪樣組織。送檢組織為灰紅色囊壁。鏡下病理：囊腫壁由增生玻璃樣變纖維組織構(gòu)成，其內(nèi)見炎性細胞浸潤，囊壁間少量不規(guī)則骨小梁，伴鈣鹽沉積，囊壁周圍有大量板層狀角質(zhì)膜(圖1E)。病理診斷：包蟲病(細粒棘球蚴)。

討論包蟲病是一種嚴重危害人體健康的人畜共患病，是由兩種棘球絳蟲幼蟲期引起的寄生蟲感染：細粒棘球蚴病(囊性包蟲病)和多房棘球蚴病(泡狀包蟲病)。包蟲病好發(fā)于肝、肺等器官，骨包蟲病發(fā)病率低，臨床罕見，在文獻中的發(fā)病率為0.5%～2.5%[1]。骨包蟲常發(fā)生在血液供應(yīng)豐富的松質(zhì)骨或長管狀骨的干骺端，通常為血液傳播，最常見的發(fā)生部位是脊柱，其次是骨盆、股骨和脛骨，發(fā)生在肱骨的骨包蟲病國內(nèi)外報道均較少。骨包蟲病起病隱匿，通常只有在突發(fā)骨折、繼發(fā)感染或壓迫引起的神經(jīng)血管損傷后才被發(fā)現(xiàn)，診斷的平均年齡為52歲，男性發(fā)病率高[2]。臨床表現(xiàn)為間歇性疼痛和受累組織腫脹，嚴重時可導(dǎo)致長骨病理性骨折，發(fā)生在脊柱的可壓迫鄰近脊髓導(dǎo)致截癱或四肢癱[3]。寄生蟲通常沿著松質(zhì)骨小梁并通過骨髓腔傳播，由于皮質(zhì)骨的剛性結(jié)構(gòu)，囊腫往往生長緩慢，直徑很少超過2 cm，由于骨內(nèi)沒有外膜形成，囊腫擴大并產(chǎn)生多個子囊，并向鄰近的骨骼擴散。文獻報道骨包蟲病X線早期為單個或多個膨脹性溶骨性病變。骨硬化通常發(fā)生在疾病的晚期，除非發(fā)生病理性骨折或繼發(fā)感染，不會出現(xiàn)骨膜反應(yīng)。如果囊腫已經(jīng)突破皮質(zhì)，則可以在周圍軟組織內(nèi)形成繼發(fā)性包蟲囊腫合并鈣化。CT對結(jié)構(gòu)顯示更為清晰，還可顯示母囊內(nèi)的子囊及囊壁弧線狀鈣化，子囊密度通常低于母囊，還可以通過顯示折疊分離的內(nèi)囊來識別內(nèi)囊破裂，但典型的內(nèi)囊破裂比較少見。MRI清楚地顯示骨內(nèi)或軟組織內(nèi)囊性病變，表現(xiàn)為長T1長T2信號，T2WI序列能夠清楚地顯示病灶周邊的低信號包膜，子囊較母囊T2WI信號更高[4]。本例患者因摔傷致右側(cè)上臂疼痛不適入院，病變位于肱骨近端，累及肩胛骨。影像學(xué)特點為位于骨髓腔的溶骨性骨質(zhì)破壞，邊界不清，呈多囊樣改變；病變內(nèi)見明顯鈣化和骨化，向周圍蔓延形成包裹性積液，鄰近骨皮質(zhì)變薄、中斷，但未見骨膜反應(yīng)，病變內(nèi)密度及信號不均勻。本例骨包蟲病臨床表現(xiàn)及影像學(xué)表現(xiàn)與文獻報道基本吻合，病變范圍較大，診斷性抽吸可能會增加感染、致敏的風(fēng)險，手術(shù)切除病灶或截肢是目前有效的根治方法，因此明確診斷對后續(xù)治療及患者預(yù)后至關(guān)重要[5]。

發(fā)生于肱骨的包蟲病較為少見，起病隱匿，誤診率高，本病需要與以下疾病進行鑒別：①長骨結(jié)核，病灶常位于干骺端一側(cè)，界限較清晰，局部骨質(zhì)浸潤壞死，形成類圓形溶骨性破壞區(qū)，可見“砂?！睒铀拦?。局部無明顯骨質(zhì)增生表現(xiàn)，骨膜反應(yīng)通常較輕微，膿液可穿破骨骺，向關(guān)節(jié)方向浸潤，進而形成全關(guān)節(jié)結(jié)核；②骨轉(zhuǎn)移瘤：大多數(shù)發(fā)生在40歲以上，多表現(xiàn)為長骨近端松質(zhì)骨內(nèi)偏心性蟲噬樣骨質(zhì)破壞區(qū)，無硬化緣，骨皮質(zhì)亦可侵蝕破壞，病變區(qū)很少出現(xiàn)骨膜反應(yīng)，周圍軟組織很少受侵犯。流行病史及卡索尼(Casoni)試驗對影像學(xué)表現(xiàn)不典型的患者有一定幫助。

利益沖突：無。