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        單發(fā)性外毛根鞘瘤合并巨大脂溢性角化病1例

        2020-11-06 07:47:22聞軼旸吳瓊陳佳湯依晨劉業(yè)強(qiáng)楊連娟蔡晴

        聞軼旸 ,吳瓊 ,陳佳 ,湯依晨 ,劉業(yè)強(qiáng) ,楊連娟 ,蔡晴

        (1.上海市皮膚病醫(yī)院,上海 200050;2.上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬仁濟(jì)醫(yī)院,上海 200127)

        1 臨床資料

        患者男,54歲,因“左側(cè)頭皮斑塊3年余、結(jié)節(jié)1年余,逐漸增大”,于2018年1月來我院就診。3年前患者左前額無明顯誘因出現(xiàn)黑色斑塊,逐漸增大,無自覺癥狀,未診治。1年余前,斑塊中央出現(xiàn)綠豆大小丘疹,表面粗糙,無癢痛等不適,未在意,隨后皮疹逐漸增大,用手去除表面角質(zhì)物后皮疹易滲血,遂來我院就診。患者自發(fā)病以來無余不適。平素體健,否認(rèn)患處外傷史及蚊蟲叮咬史,否認(rèn)家族遺傳史及類似病史,否認(rèn)慢性病史。

        體格檢查:一般情況可,淺表淋巴結(jié)未觸及腫大,胸腹檢查無明顯異常。皮膚科查體:左前額發(fā)際線至頭皮內(nèi)見地圖狀扁平黑色斑塊,約5 cm×12 cm,邊界清晰,表面粗糙,觸之無明顯浸潤感。斑塊中央可見一直徑約1 cm的半球形隆起性黑紅色結(jié)節(jié),表面角化粗糙,觸之質(zhì)硬,無壓痛,見圖1。其他部位皮膚科查體未見異常。皮膚鏡顯示:中央結(jié)節(jié)皮損:淡紅色結(jié)節(jié),中央凹陷呈火山口樣,見圖2。原發(fā)斑塊皮損:灰色基底,表面可見溝壑樣結(jié)構(gòu),見圖3。實(shí)驗(yàn)室檢查:血、尿常規(guī)及肝腎功能未見異常。組織病理:中央結(jié)節(jié)皮損:真皮內(nèi)見一與表皮相連的腫瘤團(tuán)塊,瘤團(tuán)周邊細(xì)胞呈柵欄狀排列,部分區(qū)域胞漿淡染,可見毛鞘角化,間質(zhì)膠原增生伴淋巴細(xì)胞、組織細(xì)胞浸潤,PAS染色示部分瘤細(xì)胞染色陽性,見圖4、5。原發(fā)斑塊皮損:病變基底大致與周圍表皮平齊,角化過度,棘層肥厚,可見角囊腫,表皮內(nèi)可見成巢的基底樣細(xì)胞,PAS染色陰性,符合克隆型脂溢性角化病,見圖6。免疫組化(2處皮損):Ki-67陽性率約 5%,HPV18(-),HPV16(-)。

        診斷:單發(fā)性外毛根鞘瘤合并脂溢性角化病。

        治療:予中央結(jié)節(jié)皮疹完整切除,脂溢性角化病部分分次電外科治療。目前隨訪12個(gè)月,無復(fù)發(fā)。

        圖1 左側(cè)頭皮黑色斑塊及結(jié)節(jié)

        圖2 結(jié)節(jié)皮膚鏡表現(xiàn)

        圖3 斑塊皮膚鏡表現(xiàn)

        圖4 結(jié)節(jié)活檢組織病理(HE 染色×40)

        圖5 結(jié)節(jié)活檢組織病理(HE染色 ×100)

        圖6 斑塊活檢組織病理(HE染色×100)

        2 討論

        外毛根鞘瘤屬于少見的良性皮膚腫瘤,以毛囊外根鞘增生為主,可分為3種類型,包括單發(fā)性外毛根鞘瘤、多發(fā)性外毛根鞘瘤及增生性外毛根鞘瘤。好發(fā)于頭面部,如口周、鼻周、頭皮,表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)的丘疹、結(jié)節(jié),或者巨大的腫塊。病理上可見境界清楚的腫瘤組織,呈分葉狀,與其上表皮相連續(xù),由于細(xì)胞富含糖原,PAS染色陽性。該病需要與尋常疣、角化棘皮瘤、基底細(xì)胞癌等疾病鑒別[1]。有文獻(xiàn)指出,對于病理上類基底細(xì)胞癌的病例,可以通過CD34和BerEP4進(jìn)行鑒別[2]。本例患者免疫組化顯示 HPV18(-),HPV16(-)。有學(xué)者認(rèn)為,外毛根鞘瘤是伴發(fā)了毛囊外根鞘增生的尋常疣,但是尚無證據(jù)證明這點(diǎn)。多發(fā)性外毛根鞘瘤又稱Cowden病,其特征性的改變是多發(fā)性錯構(gòu)瘤、口腔黏膜纖維瘤及肢體遠(yuǎn)端點(diǎn)狀角化三聯(lián)征,需要警惕患者易發(fā)生乳腺癌和甲狀腺癌。外毛根鞘瘤的角化現(xiàn)象通常輕微而淺表,偶爾也可表現(xiàn)明顯,增生性外毛根鞘瘤可伴有毛鞘角化和鱗狀渦,以及角化不全細(xì)胞和異型細(xì)胞。增生性外毛根鞘瘤也可發(fā)生惡變,表現(xiàn)類似臨床細(xì)胞癌,可通過免疫組化CD34、p53、Ki-67等相鑒別[3-4]。

        以往報(bào)道中,未見單發(fā)性外毛根鞘瘤合并脂溢性角化的報(bào)道,巨大脂溢性角化在臨床中也不多見。該患者皮損雖然巨大,又伴有黑色素及2種類型的原發(fā)性皮疹在同一部位先后發(fā)生,易首先聯(lián)想到皮膚惡性腫瘤,但其2種皮損的病理表現(xiàn)典型,符合單發(fā)性外毛根鞘瘤合并脂溢性角化病的診斷。

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