董超群， 陳應(yīng)果， 吳順理， 王洪波

成都中醫(yī)藥大學(xué)附屬重慶市中醫(yī)院 普外科， 重慶 400021

Bouveret綜合征是膽石性腸梗阻的一種特殊類型，它是指由膽囊內(nèi)巨大結(jié)石經(jīng)膽囊十二指腸瘺口到達(dá)十二指腸球部或幽門處引起胃出口處的膽石梗阻，在膽石癥引起的并發(fā)癥中僅占0.3%～0.5%[1]。在國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道中大多只是個(gè)案報(bào)道，疾病的治療缺乏統(tǒng)一規(guī)范的認(rèn)識(shí)，治療方案復(fù)雜多樣。本院2019年8月9日收治的1例Bouveret綜合征患者，采取了一期行胃壁切開取石、膽囊切除、膽總管探查、十二指腸瘺口修補(bǔ)及胃造瘺術(shù)治療。通過對(duì)該病的診療體會(huì)，結(jié)合近年對(duì)Bouveret綜合征手術(shù)進(jìn)展的文獻(xiàn)進(jìn)行了回顧和總結(jié)。

1 病例資料

患者女性，69歲。因“發(fā)現(xiàn)右鼻前庭腫物2個(gè)月”于2019年8月9日來本院耳鼻喉科診治，術(shù)前檢查胸部CT發(fā)現(xiàn)膽囊結(jié)石(圖1a)，血常規(guī)、肝腎功能等實(shí)驗(yàn)室檢查均未見明顯異常，于耳鼻喉科行鼻內(nèi)鏡下右鼻前庭腫物低溫等離子切除術(shù)。術(shù)后第2天患者訴上腹脹痛，伴惡心、嘔吐，嘔吐物為胃內(nèi)容物，查體：雙側(cè)鞏膜及全身皮膚未見黃染。上腹輕壓痛、無反跳痛及肌緊張，Murphy征陰性，肝區(qū)無叩痛，胃管引流出無色胃液夾雜少量食糜。后轉(zhuǎn)入本科室治療，完善增強(qiáng)CT提示：膽囊區(qū)積氣，膽囊-十二指腸瘺道形成可能，伴十二指腸炎性水腫、滲出改變：與入院時(shí)CT相比，原膽囊內(nèi)高密度影現(xiàn)位于十二指腸區(qū)(圖1b)。磁共振胰膽管成像(MRCP)提示：膽囊十二指腸瘺口形成可能，十二指腸壁水腫明顯；膽總管及肝門部肝內(nèi)膽管輕度擴(kuò)張(圖1c、d)。實(shí)驗(yàn)室檢查：ALT 17 U/L、AST 18 U/L、TBil 20.6 μmmol/L、DBil 20.6 μmmol/L。

術(shù)前考慮診斷：膽囊十二指腸瘺、十二指腸結(jié)石嵌頓并梗阻、膽總管增寬、胃潴留。手術(shù)指征明確，無明顯手術(shù)禁忌證，行剖腹探查，術(shù)中可見膽囊三角解剖不清晰，膽囊呈急性充血水腫改變，膽囊壁增厚約0.4 cm，張力不高，膽總管稍增寬，直徑約0.6 cm，膽管壁充血水腫明顯。近端胃擴(kuò)張、積氣，幽門管下方觸及一直徑約3.5 cm結(jié)石嵌頓，膽囊體部與十二指腸球部前外側(cè)壁瘺形成，瘺口直徑約2.5 cm(圖2a、b)，術(shù)中診斷Bouveret綜合征，行胃壁切開取石+膽囊切除+膽總管探查+十二指腸瘺口修補(bǔ)術(shù)+胃造瘺術(shù)。

患者術(shù)后第2天開始經(jīng)胃造瘺管腸內(nèi)營養(yǎng)并下床活動(dòng)，術(shù)后第7天復(fù)查腹部CT提示十二指腸壁水腫基本減退(圖2c)，夾閉造瘺管后經(jīng)口流質(zhì)飲食，無明顯腹痛腹脹后康復(fù)出院。術(shù)后隨訪半年，患者無腹痛腹脹等不適。

2 討論

Bouveret綜合征近年來發(fā)病率和病死率均有所下降，但其梗阻癥狀發(fā)生率和病死率分別為60%和12%～30%[2]。該病發(fā)病機(jī)理為膽囊壁反復(fù)的炎癥刺激鄰近胃腸壁產(chǎn)生炎性黏連，加之結(jié)石的壓迫致局部血供受影響，膽囊壁最終壞死穿孔，可在膽囊及胃腸壁間形成瘺道[3]。發(fā)病的危險(xiǎn)因素包括：膽結(jié)石病史、2～8 cm大的結(jié)石、女性、60歲以上。患者往往表現(xiàn)為惡心嘔吐(約85%的患者)、腹痛腹脹(約70%患者)，患者常表現(xiàn)為惡心嘔吐及腹痛腹脹，病程長的患者還會(huì)出現(xiàn)脫水及體質(zhì)量下降癥狀，查體可有腹部壓痛的腹膜炎及上腹膨隆體征，由于臨床癥狀的不典型和無特異性的體征易導(dǎo)致誤診而引起病死率較高[4-5]。在輔助檢查方面CT是首選的檢查，可見腸道內(nèi)的結(jié)石影塊，同時(shí)還可以顯示膽道內(nèi)積氣和胃潴留，重要的是可以顯示瘺口的大小及位置[6]，增強(qiáng)CT還可對(duì)梗阻受壓部位的腸道是否缺血壞死診斷提供幫助。MRCP同樣可以顯示瘺管的存在以及位置和大小，另外還可檢測(cè)膽道內(nèi)是否有結(jié)石存在[7]。

由于Bouveret綜合征患者往往高齡或合并眾多并發(fā)癥，若直接急診手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)較高。在有條件的醫(yī)院，這部分患者可嘗試內(nèi)鏡下微創(chuàng)激光碎石，但這對(duì)操作者的專業(yè)技能要求相對(duì)較高，需要在精心的麻醉監(jiān)護(hù)下進(jìn)行，手術(shù)時(shí)間通常需要3～4 h以上，微創(chuàng)手術(shù)雖創(chuàng)傷較小，但常因操作不當(dāng)導(dǎo)致食管及腸道損傷穿孔[8]，或因膽石較大，在碎石過程中落入腸道遠(yuǎn)端導(dǎo)致梗阻[9]及難以破碎而急診行開腹手術(shù)[10]。目前大多數(shù)患者最終還是通過手術(shù)來治療，手術(shù)的主要目的是取出結(jié)石，解除梗阻，維持患者生命，在病情允許情況下力爭切除膽囊、修補(bǔ)瘺口，預(yù)防術(shù)后的膽道結(jié)石復(fù)發(fā)以及膽道逆行感染等相關(guān)并發(fā)癥。對(duì)于不同病情患者要制訂個(gè)體化的治療方案，需要考慮的因素包括：患者的身體情況、年齡、是否合并嚴(yán)重基礎(chǔ)疾病、梗阻的部位、瘺管周圍黏連的程度、結(jié)石及瘺管的大小。對(duì)于身體情況較好的患者，可爭取一期行膽囊切除、取出結(jié)石、修復(fù)瘺口。對(duì)于身體情況不佳，合并眾多基礎(chǔ)疾病手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)大的患者可先行單純腸切開取石，二期再行膽囊切除和瘺口修補(bǔ)，但目前對(duì)于取出結(jié)石后，是否一期直接行膽囊切除和瘺口修補(bǔ)，還是二期待患者身體情況好轉(zhuǎn)后，再行膽囊切除和瘺口修補(bǔ)一直存在爭議[11]。

取出結(jié)石、解除梗阻是手術(shù)的主要關(guān)鍵，如何取出結(jié)石主要取決于結(jié)石的位置、大小及嵌頓程度。結(jié)石最常見于遠(yuǎn)端回腸(約50%～75%)、其次為十二指腸遠(yuǎn)端和十二指腸近端及胃出口處。對(duì)于處于空回腸的結(jié)石行單純腸切開取石即可解除梗阻；位于十二指腸遠(yuǎn)端的結(jié)石可將結(jié)石向下推至Treitz韌帶以下40 cm行腸切開取石術(shù)；在十二指腸近端的結(jié)石可向近端推向胃內(nèi)經(jīng)胃壁切開取石[12-13]；對(duì)于存在瘺口附近的結(jié)石也可嘗試經(jīng)瘺口結(jié)石推入膽囊一并行膽囊切除術(shù)；如術(shù)中發(fā)現(xiàn)結(jié)石嵌頓于十二指腸，難以向上或向下推擠，而且十二指腸降部和水平部位于覆膜后，手術(shù)難度和風(fēng)險(xiǎn)會(huì)加大，這時(shí)可使用Kocher手法切開后腹膜鈍性游離降部及水平部，再試行推擠結(jié)石，若有條件可在內(nèi)鏡輔助下移動(dòng)結(jié)石到適當(dāng)部位切開取石[14]。

本例患者身體一般情況尚可，術(shù)前根據(jù)增強(qiáng)CT及MRCP結(jié)果提示：瘺口直徑約2.5 cm；結(jié)石單發(fā)約3.5 cm；瘺口區(qū)域黏連致密；膽總管擴(kuò)張。考慮術(shù)區(qū)黏連致密及瘺口較大，故擬行開腹手術(shù)治療，術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)膽囊三角區(qū)黏連致密，逆行游離膽囊后可見瘺口位于十二指腸球部，且瘺口直徑小于結(jié)石約1.0 cm，經(jīng)瘺口直接取出困難，可能導(dǎo)致瘺口進(jìn)一步增大，使瘺口修補(bǔ)后發(fā)生漏的機(jī)會(huì)增大，若將結(jié)石經(jīng)十二指腸向下推擠至遠(yuǎn)端小腸易導(dǎo)致結(jié)石嵌頓于十二指腸降部及水平部，進(jìn)而增加手術(shù)難度，故逆行向近端擠壓結(jié)石至胃腔，于胃體偏大彎側(cè)前壁行一3.5 cm切口完整取出結(jié)石。

取出結(jié)石解除梗阻后，對(duì)于膽囊切除和瘺口修補(bǔ)是否必要，應(yīng)充分考慮患者年齡和身體情況，以及術(shù)前增強(qiáng)CT和MRCP檢查。一部分研究者認(rèn)為瘺口約一半可自行修復(fù)閉合，也有研究者認(rèn)為如果不切除膽囊和修補(bǔ)瘺口，則總是存在復(fù)發(fā)性膽石性腸梗阻和膽囊性胰腺炎的風(fēng)險(xiǎn)[15]，對(duì)于年輕患者還有患膽囊癌風(fēng)險(xiǎn)。因此對(duì)于年輕和身體狀況好的患者直接行一期手術(shù)，但對(duì)手術(shù)耐受力差的老年患者，可暫不切除膽囊和修補(bǔ)瘺口，減少手術(shù)時(shí)間，二期再行膽囊切除和修補(bǔ)。但對(duì)于術(shù)前增強(qiáng)CT提示膽囊壁信號(hào)增強(qiáng)和MRCP提示膽管增寬的患者也應(yīng)積極一期行膽囊切除、瘺口修補(bǔ)及經(jīng)膽囊管膽道探查術(shù)，減少患者術(shù)后并發(fā)膽道疾病的風(fēng)險(xiǎn)。本例患者術(shù)前一般身體情況尚佳，手術(shù)耐受性可，增強(qiáng)CT及MRCP提示膽總管擴(kuò)張，術(shù)中可見瘺口直徑約2.5 cm。為減少患者術(shù)后復(fù)發(fā)性膽石性腸梗阻和膽源性胰腺炎的風(fēng)險(xiǎn)，因此一期行膽囊切除+膽總管探查+瘺口修補(bǔ)術(shù)。術(shù)中探查十二指腸及遠(yuǎn)端小腸、膽道通暢性完好后，橫行修補(bǔ)十二指腸瘺口，并將周圍大網(wǎng)膜覆蓋固定于修補(bǔ)處，最后行胃造瘺將胃空腸營養(yǎng)管空腸端送入屈氏韌帶遠(yuǎn)端約40 cm空腸內(nèi)，胃腸減壓管置于瘺口修補(bǔ)處，便于患者術(shù)后早期腸內(nèi)營養(yǎng)支持。關(guān)于對(duì)瘺口修補(bǔ)處理經(jīng)驗(yàn)：腸瘺口較小、局部炎癥水腫較輕的情況下可以直接橫行一期縫合+大網(wǎng)膜覆蓋固定于瘺口處；若瘺口大于3 cm，一期縫合發(fā)生漏的可能性較大時(shí)，可視情況放置胃空腸營養(yǎng)管，減壓管可放置于瘺口處，或直接行十二指腸造瘺術(shù)；若結(jié)石較大壓迫膽道合并膽道瘺口形成，可行一期直接縫合修補(bǔ)或帶膽囊壁修補(bǔ)，同時(shí)需警惕術(shù)后膽道狹窄可能，必要時(shí)可放置膽道支架，若瘺口導(dǎo)致膽道解剖完全改變則需行膽道重建、甚至膽腸吻合。同時(shí)對(duì)于合并有十二指腸潰瘍和胃潰瘍的患者修補(bǔ)瘺口同時(shí)可行相應(yīng)的胃空腸吻合術(shù)或胃大部切除術(shù)[16-17]。

該患者病程典型，為住院期間發(fā)病，相關(guān)檢查動(dòng)態(tài)的觀察到了該疾病的發(fā)展過程，并為患者采取了及時(shí)有效的手術(shù)治療，預(yù)后良好?；仡櫹嚓P(guān)文獻(xiàn)，對(duì)于不同的Bouveret綜合征患者要制訂不同的治療方案。對(duì)身體一般情況差的患者，可嘗試內(nèi)鏡下碎石；對(duì)于病史較短，黏連較輕的患者可采取腔鏡手術(shù)；若患者不能耐受長時(shí)間手術(shù)，可先取出結(jié)石，消除梗阻，后期根據(jù)患者情況決定是否再次手術(shù)；對(duì)于身體情況較好的患者，應(yīng)爭取取出結(jié)石同時(shí)修補(bǔ)瘺管和切除膽囊。對(duì)于術(shù)中如何取出結(jié)石，應(yīng)根據(jù)結(jié)石大小、嵌頓的緊密程度、瘺口位置、合并的相關(guān)基礎(chǔ)疾病等因素綜合考慮，采取不同的策略。

作者貢獻(xiàn)聲明：董超群負(fù)責(zé)資料分析，撰寫論文；陳應(yīng)果、吳順理負(fù)責(zé)收集數(shù)據(jù)與修改論文；王洪波負(fù)責(zé)擬定寫作思路，指導(dǎo)撰寫文章并最后定稿。