鐘彩娟，李映桃，陳佳，梁黎璇，王振宇，王艷

單角子宮生殖預后不良，可引起不孕、宮頸機能不全和早產(chǎn)，發(fā)生率為0.03%～0.1%。因無特征性臨床表現(xiàn)，診斷相對復雜且困難，經(jīng)腹腔鏡聯(lián)合宮腔鏡是診斷單角子宮的金標準。國內(nèi)外暫無單角子宮合并妊娠的圍生期保健指引，專家建議反復流產(chǎn)者應及時進行影像學檢查排除子宮畸形的可能，并在妊娠前針對性盡早糾正，妊娠期有指征者行預防性宮頸環(huán)扎術(shù)并其他防治早產(chǎn)綜合措施，分娩期密切母胎監(jiān)護，適當放寬剖宮產(chǎn)指征并預防產(chǎn)后出血，可獲得良好妊娠預后。本文報道1例因3次妊娠中期流產(chǎn)，經(jīng)腹腔鏡聯(lián)合宮腔鏡診斷單角子宮，并行子宮整形修復術(shù)，而后2次均在孕12周行預防性宮頸環(huán)扎術(shù)，近足月剖宮產(chǎn)成功分娩的案例，并對國內(nèi)外相關(guān)文獻進行復習。

1 病例報告

患者 女，37歲，因既往自然流產(chǎn)3次，宮頸環(huán)扎并成功分娩1次，此次停經(jīng)12＋周，要求再次行宮頸環(huán)扎術(shù)，于2018年2月8日11∶29入院。患者末次月經(jīng)2017年11月12日，預產(chǎn)期2018年8月19日，妊娠期規(guī)律產(chǎn)檢，孕12+周頸項透明層厚度（nuchal translucency，NT）1.1 mm，唐氏綜合征篩查低風險。既往史：孕5產(chǎn)1。2009年孕10+周因胚胎停育于外院行清宮術(shù)1次；2010年孕26+周自然流產(chǎn)，產(chǎn)后因胎盤粘連行徒手剝離胎盤；2010年因?qū)m腔粘連于外院行宮腔鏡下宮腔粘連電切術(shù)。2011年10月因?qū)m腔粘連于廣州醫(yī)科大學附屬第三醫(yī)院（我院）門診再次行粘連分離+上環(huán)術(shù)，術(shù)中未見左側(cè)輸卵管開口，術(shù)后人工周期治療3個月，2011年12月取環(huán)，并行B型超聲（B超）檢查，提示未排除單角子宮。

2012年3月8日孕22+周難免流產(chǎn)入住我院，排胎后因胎膜殘留、胎盤粘連清宮1次；2012年8月復查彩色超聲示：宮左旁等回聲團，殘角子宮？之后我院多次彩色超聲均示：右側(cè)單角子宮合并左側(cè)殘角子宮。2013年因右側(cè)單角子宮、左側(cè)殘角子宮、宮頸機能不全、復發(fā)性流產(chǎn)史在我院行腹腔鏡下盆腔粘連松解+左側(cè)殘角子宮離斷+子宮整形修復+宮腔鏡檢查+內(nèi)膜活檢術(shù)，宮腔鏡檢查，術(shù)中示：宮頸陰道部分長約2.0 cm，宮口松，可通過8號擴宮棒，宮腔呈桶狀，體積縮小，宮腔左側(cè)未見明顯角部，左側(cè)壁中段處可見一個開口，右側(cè)可見宮角，右側(cè)輸卵管開口未見，子宮內(nèi)膜活檢示：增殖期子宮內(nèi)膜。腹腔鏡下檢查示：子宮偏向右側(cè)，右側(cè)角部膨大，右側(cè)輸卵管與同側(cè)卵巢相連、盆壁少量膜性粘連，右側(cè)輸卵管外觀未見明顯異常，柔軟，傘端可見，右側(cè)卵巢外觀大小未見明顯異常；左側(cè)宮角未見，左側(cè)有一大小約2 cm×1.5 cm肌肉樣腫塊通過寬約1 cm條索狀組織與子宮相連，肌肉樣腫塊與左側(cè)卵巢相連，左側(cè)輸卵管缺如，左側(cè)卵巢細長，考慮殘角子宮與卵巢相連，行切除術(shù)后可能影響卵巢血供，行離斷后縫扎，封堵其妊娠可能，最大限度保留卵巢功能。術(shù)中行左側(cè)殘角子宮與單角子宮聯(lián)合處電凝切開，行輸卵管逆行通液，右側(cè)輸卵管通暢，術(shù)程順利。

2014年5月自然妊娠，孕13+周因病史性宮頸機能不全在我院經(jīng)陰道用慕斯帶5點～1點、7點～11點“U型”行預防性宮頸環(huán)扎術(shù)，順利，術(shù)后2 d出院，妊娠期定期產(chǎn)檢，孕22～34周均予黃體酮凝膠90 mg塞肛抑制宮縮，孕31+3周予地塞米松促胎肺成熟和硫酸鎂腦保護治療；孕35+5周因瘢痕子宮、先兆早產(chǎn)于外院行子宮下段剖宮產(chǎn)術(shù)，分娩1活女嬰，體質(zhì)量2 600 g。Apgar評分9-10-10分。因?qū)m縮乏力，胎盤粘連出血多，行雙側(cè)子宮動脈上行支結(jié)扎術(shù)+宮腔放置Bakri球囊填塞術(shù)+陰道塞紗術(shù)，術(shù)程順利，出血500 mL，術(shù)后1 d拔除球囊和陰道拔紗，恢復良好。

2018年2月8日?？茩z查：陰道窺診宮頸長約1.5 cm，宮頸柱狀上皮外移，宮口松。輔助檢查：血常規(guī)示白細胞計數(shù)8.73×109/L，中性粒細胞 0.782，快速 C反應蛋白（C-reactive protein，CRP）2.69 mg/L。白帶常規(guī)示白細胞（++），清潔度Ⅱ度。

入院診斷：①宮頸機能不全；②右側(cè)單角子宮左側(cè)殘角子宮；③不良孕產(chǎn)史；④瘢痕子宮；⑤孕5產(chǎn)1孕12+周單活胎；⑥慢性乙型病毒性肝炎。入院次日腰硬聯(lián)合麻醉下用慕斯帶經(jīng)陰道避開前次的針眼，“u型”預防性宮頸環(huán)扎，手術(shù)順利，術(shù)后2 d出院。妊娠期外院定期產(chǎn)檢，陰道超聲隨訪宮頸長度情況見表1。孕28～34周均予黃體酮凝膠90 mg塞肛抑制宮縮，孕32周予地塞米松促胎肺成熟和硫酸鎂腦保護治療，于2018年7月26日因臀位、先兆早產(chǎn)于孕36+4周行剖宮產(chǎn)術(shù)，胎兒Apgar評分10-10-10分，體質(zhì)量2 800 g，術(shù)中發(fā)現(xiàn)胎盤粘連，剝除順利，術(shù)中出血400 mL。術(shù)后5 d出院，產(chǎn)后4個月月經(jīng)復潮。

表1 陰道超聲隨訪宮頸長度情況

2 討論

2.1 單角子宮及其合并宮頸機能不全的診斷據(jù)文獻報道，單角子宮發(fā)生率為0.03%～0.1%，占所有苗勒管發(fā)育異常的5%～20%[1]。根據(jù)美國生殖學會（American Fertility Society）1988年對單角子宮的分類[2]，單角子宮可分為4種類型：①不伴有殘角子宮；②單角子宮與無腔的殘角子宮，即實體殘角子宮，僅以纖維帶與子宮相連；③殘角子宮有腔，與單角子宮相連；④殘角子宮有腔但與單角子宮不相通。每個分別占35%、33%、22%和10%[3]。單角子宮通常伴有同側(cè)腎發(fā)育不全或缺如[4]。

對于單角子宮的診斷相對復雜和困難，部分患者可無任何癥狀，月經(jīng)、生育均無異常表現(xiàn)，僅在體檢或婦科手術(shù)時偶然被發(fā)現(xiàn)，但部分患者可表現(xiàn)為月經(jīng)異常、痛經(jīng)、習慣性流產(chǎn)、早產(chǎn)、胎位異常等。推薦不良孕產(chǎn)史和月經(jīng)史者，及時行詳細的婦科檢查和相應的輔助檢查，如子宮輸卵管造影（HSG）、超聲、磁共振成像（MRI）、宮腔鏡和腹腔鏡進行診斷，多數(shù)專家認為腹腔鏡聯(lián)合宮腔鏡是診斷單角子宮的金標準[5]。本例3次不良妊娠結(jié)局（1次早孕流產(chǎn)，2次中孕流產(chǎn)）后，才經(jīng)彩色超聲擬診，最后通過腹腔鏡聯(lián)合宮腔鏡以及病理才確診為單角子宮并無腔的殘角子宮。若及早相關(guān)檢查，可避免多次流產(chǎn)及對婦女的身心損害。

2014年美國婦產(chǎn)科協(xié)會定義宮頸機能不全為妊娠中期宮頸在無宮縮或無分娩發(fā)動，又或上述兩者皆存在的情況下，宮頸的形態(tài)及功能無法維持妊娠順利進行，宮頸機能不全的發(fā)生率為0.1%～1.0%，是復發(fā)性妊娠中晚期流產(chǎn)及早產(chǎn)的重要原因。作為臨床診斷性疾病，宮頸機能不全缺乏客觀的診斷標準，宮頸環(huán)扎術(shù)是目前治療宮頸機能不全的唯一術(shù)式和有效方法[6]。目前主要依據(jù)病史、體格檢查及超聲進行診斷。有研究認為單角子宮宮頸機能不全是由肌纖維與子宮頸結(jié)締組織異常比例引起的[7]。這在有先天性子宮異常的女性中很常見，肌纖維比例較高，結(jié)締組織缺失[8]。此外，由于異常子宮施加的不對稱的壓力（當妊娠發(fā)生時會更大），也在引起宮頸機能不全中起關(guān)鍵作用。據(jù)報道，在所有子宮異常中，單角子宮宮頸縮短率最高，當宮頸縮短時自發(fā)性早產(chǎn)率也最高[9]。

本例3次不良妊娠：1次孕10周自然流產(chǎn)，2次妊娠中期分別22周和26周流產(chǎn)并伴胎盤粘連，妊娠前檢查可通過8號擴宮棒，病史性診斷達到宮頸機能不全的診斷標準，第4、5次妊娠均在孕12+周進行了預防性環(huán)扎，成功妊娠至35～36周，也進一步證實其宮頸機能不全的診斷確切，以及宮頸環(huán)扎術(shù)是有效方法。

2.2 單角子宮合并妊娠的圍生期處置單角子宮的生殖預后一般較差，可引起不孕、宮頸機能不全和早產(chǎn)。原發(fā)性不孕的發(fā)生率高達15%，體外受精-胚胎移植（IVF-ET）成功率低。同時也容易出現(xiàn)流產(chǎn)或早產(chǎn)，自然流產(chǎn)率達29%，早產(chǎn)率達13.2%[10]。單角子宮常由于缺乏子宮動脈或卵巢動脈或異常走行等導致供血不足，同時子宮內(nèi)膜缺乏受體而容易發(fā)生流產(chǎn)[11]。另外，子宮形態(tài)異常導致宮腔容積減小，子宮內(nèi)膜容受性降低，胚胎種植率降低[12]。由于子宮肌纖維發(fā)育不良，肌肉成分增加，妊娠中晚期子宮膨大肌纖維處于高張狀態(tài)，宮頸無力對抗妊娠后增加的不對稱宮腔壓力，容易誘發(fā)宮縮或胎膜早破，從而出現(xiàn)晚期流產(chǎn)或早產(chǎn)[13]。國內(nèi)外目前暫無子宮畸形合并妊娠圍生期管理指南，專家建議反復流產(chǎn)者，及時影像學檢查排除子宮畸形的可能并在孕前針對性盡早糾正，一旦妊娠，加強產(chǎn)檢，預防早產(chǎn)及不良妊娠結(jié)局。

2.2.1 妊娠前處置①單角子宮矯形手術(shù)：可采取宮腹腔鏡聯(lián)合手術(shù)，宮腔鏡手術(shù)最好在腹腔鏡探查及監(jiān)護下進行。Xia等[14]報道了2例均為單角子宮與無腔的殘角子宮的患者經(jīng)宮頸子宮切開術(shù)（transcervical uterine incision，TCUI） 擴大宮腔后妊娠，其中1例足月活產(chǎn)，另1例因?qū)m頸機能不全中期流產(chǎn)。該研究提示了TCUI可以通過擴大子宮腔來改善單角子宮的妊娠結(jié)局。Xia等[15]在另一項研究中顯示TCUI后與術(shù)前比較，妊娠早期流產(chǎn)、足月分娩和活產(chǎn)率差異有統(tǒng)計學意義；亞組分析還顯示，在不孕癥患者的妊娠早期流產(chǎn)、足月分娩和活產(chǎn)率方面有顯著改善。然而即使在TCUI成形術(shù)后，單角子宮的患者仍然處于早產(chǎn)風險高的狀態(tài)。因此，TCUI后的患者應該在高危產(chǎn)科部門進行管理，并定期監(jiān)測宮頸長度。但有學者認為，除縱隔子宮外，雙子宮、雙角子宮和單角子宮矯形術(shù)改善生殖預后效果不明顯。②殘角子宮的處理：無子宮內(nèi)膜的殘角子宮和無殘角子宮的亞型危險性很小，一般不需要手術(shù)干預。有內(nèi)膜的殘角子宮是手術(shù)的指征，殘角子宮存在功能性腔是影響并發(fā)癥的重要因素，建議腹腔鏡下手術(shù)切除，以防止經(jīng)血逆流或者殘角子宮妊娠可能[16]。本例患者行左側(cè)殘角子宮離斷+子宮整形修復術(shù)后，終止了3次流產(chǎn)的不良妊娠結(jié)局，成功獲得2個活嬰，與國內(nèi)研究結(jié)果一致。

2.2.2 妊娠期處置因單角子宮宮頸機能不全和早產(chǎn)發(fā)生率高，有這種異常史的婦女應被視為高危宮頸機能不全人群，妊娠期應使用定期陰式超聲檢查監(jiān)測宮頸長度，對于宮頸長度＜25 mm的患者應考慮選擇治療性宮頸環(huán)扎，對有2次以上妊娠中期流產(chǎn)的患者，則主張孕12～14周預防性宮頸環(huán)扎，而且黃體酮、宮縮抑制劑、促胎肺成熟藥物的合理使用也是單角子宮合并宮頸機能不全預防早產(chǎn)的重要的輔助治療。本例患者第4、5次妊娠均在孕12+周進行了預防性宮頸環(huán)扎，孕期適時應用黃體酮、宮縮抑制劑、促胎肺成熟藥物輔助治療，成功妊娠至近足月。

2.2.3 分娩期處置Sawada等[17]回顧性分析2011年1月—2016年3月日本大阪醫(yī)療中心收治的子宮異常病例，將其分為腹腔鏡切除殘角子宮組（試驗組）和其他異常子宮類型組（對照組）。2組在分娩時的平均妊娠周數(shù)（36.4周vs.37.1周）和剖宮產(chǎn)率（57.1%vs.57.5%）差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），7例單角子宮患者于妊娠前行經(jīng)腹腔鏡切除殘角子宮手術(shù)后有3例能夠經(jīng)陰道順利分娩而沒有出現(xiàn)并發(fā)癥。單角子宮分娩期應按孕婦的不良孕產(chǎn)史、胎位、產(chǎn)程進展及胎兒大小等情況，酌情放寬剖宮產(chǎn)指征。陰道分娩還應注意是否存在胎盤粘連、胎盤植入等產(chǎn)科并發(fā)癥，及時發(fā)現(xiàn)并處理。本例患者2次分娩分別因瘢痕子宮（子宮整形修復術(shù)/剖宮產(chǎn)）和胎位異常行剖宮產(chǎn)終止妊娠，術(shù)中出現(xiàn)宮縮乏力和胎盤粘連，經(jīng)積極治療母嬰預后良好。

綜上所述，對有多次流產(chǎn)、早產(chǎn)的婦女，需特別注意子宮畸形的排查和宮頸機能不全的診斷，納入高危妊娠進行圍生期管理：計劃妊娠前行子宮矯形術(shù)，妊娠期行預防性宮頸環(huán)扎術(shù)并其他防治早產(chǎn)綜合措施，分娩期密切母胎監(jiān)護，適當放寬剖宮產(chǎn)指征并預防產(chǎn)后出血，母嬰可獲得良好預后。