王 凱 王新萍 陳進 尚賢文 余軍輝

假性動脈瘤繼發(fā)于各種原因導致的動脈壁破裂，以股動脈最多見[1]。髂動脈假性動脈瘤少見，原因為髂動脈位于盆腔深部，不易受傷。假性動脈瘤輸尿管瘺臨床極罕見，主要表現(xiàn)為間歇性的大量血尿[2]，傳統(tǒng)的影像學檢查很難發(fā)現(xiàn)瘺口位置，臨床診斷困難，常常誤診或漏診?，F(xiàn)報道我院診治的宮頸癌術后放療后右髂外假性動脈瘤輸尿管瘺一例，并結合文獻分析如下。

一、病例報告

患者，女，55歲，因“宮頸癌術后放療后，反復血尿20余天”于2018年12月10日再次入院。入院后反復血尿，于2018年12月31日、2019年1月7日再發(fā)兩次大量血尿，分別約為500 ml、2 000 ml，均呈鮮紅色，可凝固，伴暈厥，有休克征象，每次大量血尿均需干預才能停止。2018年8月7日患者因“宮頸癌IB 1期”在我院全麻下行“腹腔鏡宮頸癌根治術（廣泛性子宮全切術+兩側卵巢動靜脈高位結扎術+盆腔淋巴結清掃術+腹主動脈旁淋巴結活檢術）+輸尿管鏡下兩側輸尿管D-J管置入術”，術后恢復可，拆線后予出院。術后病理診斷示：宮頸管粘液腺癌伴多枚盆腔巴結癌轉移，腹主動脈旁淋巴結陰性，術后修正診斷宮頸癌ⅢC1期，進一步予放療科治療，于2018年9月6日至2018年10月10日行26次放療，完成DT：95%PGTV 54 Gy/2.07 Gy/26 F，95%PTV1（盆腔）46.8 Gy/1.8 Gy/26 F，95%PTV2（腹膜后區(qū)）42 Gy/1.5 Gy/26 F。并于11月19日行紫杉醇針240 mg+順鉑針120 mg靜脈化療，骨髓抑制明顯，拒絕再次化療。查體：腹軟無壓痛、反跳痛，雙腎區(qū)，無叩痛。

輔助檢查：宮頸癌術前2018年8月3日增強MRI顯示右側髂內外動脈近段未見明顯異常（圖1A）。宮頸癌術后KUB+IVP：雙側泌尿系D-J管留置；導尿管留置，右側輸尿管中上段積水。泌尿系統(tǒng)B超：膀胱局部少量暗區(qū)，雙側腎臟可見，兩腎D-J管置管術后，右腎輕度積水。盆腔CT檢查：見右髂總動脈下段及髂內外動脈分支區(qū)域軟組織密度灶包塊。膀胱鏡檢查： 未發(fā)現(xiàn)異常。2018年12月31日第一次大量血尿，量約為500 ml，色鮮紅，經(jīng)泌尿外科會診后于1月3日在全麻下行輸尿管鏡檢查術，術中見右輸尿管稍擴張增粗，跨髂動脈處可見活動性出血，偶有噴血，術中行經(jīng)腹右側輸尿管球囊放置術+膀胱造瘺術，尿色轉清。術后4 d再次出現(xiàn)大量血尿，量約2 000 ml，色鮮紅，予調輸尿管擴張球囊管壓力后出血仍偏多。予急診行腹主動脈DSA 提示：右側髂內動脈造影，無明顯造影劑外滲，未見動脈瘤（圖1B），右髂動脈造影見右側髂外動脈假性動脈瘤（圖1C）。考慮右側輸尿管與髂外動脈形成瘺，導致出血從膀胱流出，術中行右髂外動脈覆膜支架腔內隔絕術+右側髂內動脈栓塞術（圖1D）。術后右髂總動脈DSA造影提示：右髂外動脈假性動脈瘤消失，髂外動脈無造影劑外流，髂內動脈遠端不顯影（圖1E）。術后血尿消失，右股動脈、足背動脈搏動正常，無右下肢疼痛、跛行等，目前已隨訪7個月未見復發(fā)。

二、討論

（一）發(fā)病原因

圖1 1A：宮頸癌術前增強MRI 顯示右側髂內外動脈近段未見明顯異常；1B：右側髂內動脈DSA，未見動脈瘤；

假性動脈瘤是血管外科的急危重癥，主要是由創(chuàng)傷、感染、醫(yī)源性、免疫性等各種因素致動脈壁損傷，血管周圍由較厚的軟組織包裹，破口周圍形成血腫導致。約6～8周后，血腫逐漸被機化，由周圍結締組織形成纖維性囊壁，易破裂。假性動脈瘤由于反復出血、凝血、再出血、再凝血導致其逐漸增大，是動脈損傷后較嚴重的并發(fā)癥[3]。臨床上表現(xiàn)為局部疼痛，搏動性包塊和壓迫癥狀等的一類疾病。假性動脈瘤發(fā)生率占所有動脈瘤的1%～3%[4]。

動脈輸尿管瘺是一種罕見且常危及生命的并發(fā)癥[5]，具體原因不詳。國外有研究顯示85%的病例繼發(fā)于盆腔手術、放療、癌癥、輸尿管操作以及支架置入、尿路狹窄所致的纖維化或炎癥等[2,6]。有報道認為動脈輸尿管瘺與異物，如血管移植物和輸尿管支架管有關[7]，同時國外一項多中心的研究也表明在118例動脈輸尿管瘺患者中，73.7%有置輸尿管支架留置史[2]。隨著生物材料快速的發(fā)展，輸尿管支架管材料也得到改進，放置輸尿管支架管的并發(fā)癥降低，但長期使用會使感染和輸尿管損傷的幾率增加。有研究表明長期放置支架管的輸尿管可以隨著動脈的搏動，導致動脈和輸尿管壁壞死，從而形成動脈輸尿管瘺[8]。也有研究表明放療也是導致動脈輸尿管瘺的原因之一，認為放療使照射區(qū)組織微循環(huán)發(fā)生改變，放療區(qū)域進行外科手術或劇烈活動可以增加輸尿管缺血、瘢痕形成和纖維化的危險，這些都是形成動脈輸尿管瘺的原因[9]。血管手術也會導致動脈輸尿管瘺形成，血管手術部分破壞了輸尿管血供，輸尿管和手術血管之間也常常有嵌插組織存在，輸尿管由于血管周圍炎癥而變得固定和狹窄[5]。

本例患者為髂外假性動脈瘤輸尿管瘺更為少見，具體原因不詳，形成的可能原因：宮頸癌根治手術過程中損傷了髂外動脈壁或破壞了髂外血管的營養(yǎng)支，導致動脈部部分組織缺血壞死，形成假性動脈瘤；此患者術中放置輸尿管支架管及動脈瘤的反復出血使輸尿管缺血，瘢痕形成和纖維化而形成輸尿管瘺；術后放療可能改變了髂外動脈區(qū)及夸髂外動脈區(qū)的輸尿管的微循環(huán)，導致瘺口與假性髂外動脈瘤相通，從而出現(xiàn)反復發(fā)生的大量血尿。

（二）臨床表現(xiàn)及診斷

髂外動脈輸尿管瘺的主要臨床表現(xiàn)為大量間歇性血尿，常出現(xiàn)低血壓和休克，偶伴發(fā)熱、腰部疼痛等[2]。髂外假性動脈瘤輸尿管瘺臨床罕見，診斷比較困難。由于出血為間歇性的，并且基于創(chuàng)傷性手術、放療、化療等, 導致了診斷的不確定性，X線檢查很難發(fā)現(xiàn)瘺口位置[10-11]。目前有多種診斷方法，如膀胱鏡檢查、靜脈尿路造影、輸尿管順行和逆行造影或超聲檢查，但應用最廣泛、最準確的是血管造影[12-13]。

（三）治療

Arap等于1965 年首次使用移植物重建髂動脈[14]。Wheatley 等通過外科結扎和X線下栓塞髂動脈，然后行分流術取得成功[15]。Kerns 等報道用自體移植靜脈覆蓋的支架管血管內治療髂動脈輸尿管瘺[16]。Pillai AK 等采取髂動脈血管內支架置入術與經(jīng)皮腎造瘺術聯(lián)合輸尿管栓塞術聯(lián)合應用等綜合治療髂動脈輸尿管瘺取得了成功[17]。Van den and Andrada A 等研究表明了血管內支架置入術是髂動脈輸尿管瘺主要的治療手段[12,18]。

本例患者髂外假性動脈瘤位于右側髂外動脈與輸尿管交叉處，考慮單純帶膜支架很難隔絕瘤體，為預防術后因右側髂外動脈近端狹窄導致股動脈、足背動脈搏動減弱及活動受限等，我們手術行右髂外動脈覆膜支架腔內隔絕術+右側髂內動脈栓塞術，術程順利，術后DSA 顯示右髂外動脈假性動脈瘤消失。

（四）經(jīng)驗總結

髂外假性動脈瘤輸尿管瘺由于比較罕見，此病例也是本院發(fā)生的第一例，我們團隊由于缺乏經(jīng)驗，在診斷和治療方面均沒有及時地對患者的病情做出準確響應，給病人帶來了一定的痛苦，幸運的是在泌尿外科和婦科的共同努力下，患者最終得到了有效的治療，預后良好。

雖然動脈瘤輸尿管瘺診斷困難，通過本病例的診治、結合文獻及專家咨詢等，我們總結了以下幾點:（1）患者近期有盆腔手術、放療史或輸尿管內長期留置導管史等，若反復大量血尿，出血可以自行停止，但常復發(fā)，且無先兆癥狀的患者應該考慮是否有動脈瘤輸尿管瘺。（2）目前對于動脈瘤輸尿管瘺的診斷尚無金標準，臨床上常用的方法如輸尿管鏡檢查、靜脈腎盂造影、輸尿管順行和逆行造影及DSA等。其中靜脈腎盂造影、輸尿管順行和逆行造影陰性或無特征性影像，或偶有瘺口顯影；輸尿管鏡檢對診斷動脈輸尿管瘺有一定價值，但無法判斷有無合并假性動脈瘤；DSA 可清楚顯示動脈瘤的部位、大小及形態(tài)，以及與鄰近結構的關系。（3）血管內支架治療方法是一種可行且安全有效的方法，創(chuàng)傷小、恢復快，止血徹底，血管內支架置入術后需再次手術或再出血的未見相關報道。