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        兒童肝臟未分化胚胎性肉瘤1例

        2020-05-11 07:01:08劉文怡丁媛郭源王建紅

        劉文怡,丁媛,郭源,王建紅*

        1.青島大學(xué)附屬醫(yī)院器官移植中心,山東青島 266003;2.青島市婦女兒童醫(yī)院產(chǎn)科超聲,山東青島 266003;

        1 病例簡(jiǎn)介

        女,9歲,主訴:持續(xù)性右上腹疼痛2周伴發(fā)熱,抗感染治療無(wú)效。體格檢查:皮膚黏膜輕度黃染,右上腹壓痛。實(shí)驗(yàn)室檢查:甲胎蛋白正常,CA19-9>1000 U/ml。超聲表現(xiàn)見圖1A、B。上腹部三維CT(圖1C、D)診斷:肝占位性病變,考慮為肝間葉性錯(cuò)構(gòu)瘤。術(shù)中見實(shí)性腫物大小15 cm×15 cm×6 cm,囊壁厚1~2 cm,呈多房,囊內(nèi)見灰褐色突起,呈分葉狀,切面呈灰褐色、灰白色,質(zhì)軟,略呈膠凍樣,腫物周圍帶少許肝組織,腫物邊界不清。病理(圖1E)診斷:未分化胚胎性肉瘤,腫瘤周邊廣泛水腫、出血、壞死及囊性變,部分區(qū)域呈間葉性錯(cuò)構(gòu)瘤樣結(jié)構(gòu)。

        圖1 女,9歲,UESL。二維超聲示肝臟囊實(shí)性占位(星號(hào)),大小約21.9 cm×18.5 cm×16.1 cm,可見分隔(箭),分隔呈高回聲,以囊性為主,實(shí)性部分大者約8.1 cm×7.7 cm(A);彩色多普勒血流顯像示實(shí)性部分內(nèi)見少許點(diǎn)條狀血流信號(hào)(箭,B);CT平掃示肝右葉囊狀水樣密度影,大小約15.5 cm×10.3 cm,邊界較清,內(nèi)見條索影及團(tuán)塊狀混雜密度影,囊壁(箭)較厚(C);CT 增強(qiáng)掃描時(shí)囊壁及分隔(箭)明顯強(qiáng)化(D);病理鏡下見組織伴廣泛出血、壞死及黏液變,可見膽管成分及大量梭形細(xì)胞(HE,×100,E)

        2 討論

        肝臟未分化胚胎性肉瘤( undifferentiated embryonal sarcoma of the liver,UESL)是一種罕見的起源于肝臟間葉組織的惡性腫瘤,好發(fā)于6~10歲兒童[1],生長(zhǎng)迅速,有自發(fā)破裂傾向,可導(dǎo)致急腹癥和腹腔內(nèi)播散[2],但其發(fā)生機(jī)制尚不清楚。UESL 臨床表現(xiàn)不典型,患者多因腹部包塊或并發(fā)腫瘤自發(fā)破裂或瘤內(nèi)出血發(fā)生腹痛而就診,可伴有發(fā)熱(并發(fā)瘤內(nèi)出血壞死時(shí))、厭食、惡心、嘔吐、體重減輕等非特異性表現(xiàn),或因其他原因就診發(fā)現(xiàn),少數(shù)患者可出現(xiàn)黃疸、右肩部牽涉痛等[1,3],抗感染治療無(wú)效。UESL 與間葉性錯(cuò)構(gòu)瘤的關(guān)系尚不明確,既往有UESL 并存間葉性錯(cuò)構(gòu)瘤的相關(guān)報(bào)道[4],本例術(shù)后病理提示肝臟病變系UESL,部分區(qū)域呈間葉性錯(cuò)構(gòu)瘤樣結(jié)構(gòu)。

        UESL 無(wú)典型影像學(xué)表現(xiàn),CT平掃常表現(xiàn)為巨 大、單發(fā)、邊界清楚、低密度為主的腫塊影,其內(nèi)可見實(shí)性結(jié)節(jié)、厚薄不一的分隔影及高密度出血灶,增強(qiáng)掃描延遲期可見瘤體邊緣及分隔逐漸強(qiáng)化[3]。超聲表現(xiàn)為囊實(shí)性混合回聲腫塊,實(shí)性部分呈高、混雜回聲,囊性部分呈大小不等的無(wú)回聲區(qū)或多發(fā)小囊腔[5]。本例超聲及CT表現(xiàn)與上述報(bào)道高度相符,術(shù)后病理也證實(shí)為UESL。

        UESL是可治療的腫瘤,但因缺乏典型臨床表現(xiàn)、影像學(xué)表現(xiàn)及特異性血清學(xué)標(biāo)志物,確診依賴病理活檢,常延誤最佳治療時(shí)機(jī)。既往研究顯示,23.5%的UESL 受影像學(xué)表現(xiàn)誤導(dǎo),未及時(shí)作出正確診斷[2]。UESL 可發(fā)生轉(zhuǎn)移和復(fù)發(fā),盡管相對(duì)少見,但是患者死亡的主要原因[1]。因此,對(duì)于有上述影像學(xué)表現(xiàn)的腹部腫物,結(jié)合患者年齡,若甲胎蛋白、肝功能指標(biāo)正常、腫塊逐漸增大且抗菌藥物治療無(wú)效,應(yīng)考慮到本病的可能。

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