李方龍 邱建宏 張世睿

女性尿道憩室是指發(fā)生于尿道周圍纖維肌層與陰道前壁之間與尿道相通的囊性腔隙病變，臨床發(fā)病率較低，約為0.6%～6.0%[1]。尿道憩室典型的臨床三聯(lián)征為排尿困難、性交疼痛和尿后滴瀝。但其臨床表現(xiàn)與憩室的部位及大小有關，如憩室位于尿道中后段并且憩室較小時，通常因為無明顯臨床癥狀而不易被發(fā)現(xiàn)；而當憩室位于尿道外口或憩室體積較大時，常會因為尿液潴留而出現(xiàn)泌尿系感染癥狀，如尿頻、尿急、尿痛及尿不盡。由于尿道憩室臨床表現(xiàn)多樣，缺乏特異性，且位置隱蔽，極易誤診及漏診。

腎源性腺瘤是一種發(fā)生于泌尿系統(tǒng)罕見的良性腫瘤，最常見于膀胱、尿道、輸尿管[2]。其起源目前存在爭議，一般認為腎源性腺瘤是一種局灶性損傷或炎性病變刺激而發(fā)生的一種細胞間轉化。其肉眼觀察常呈息肉狀或乳頭狀，偶可見不規(guī)則形，極易誤診為炎性息肉或癌。

本研究對我院2018年8月收治的1例誤診為膀胱頸腫瘤的尿道憩室內(nèi)腎源性腺瘤患者的臨床特點進行了分析，探討其誤診原因，并進一步總結防范誤診措施，以避免此類誤診的再次發(fā)生。

病例報告

患者，女，56歲，主因“無痛性肉眼血尿6月余”入院?；颊?個月前無明顯誘因出現(xiàn)全程無痛性肉眼血尿，無尿頻、尿急、尿痛及排尿不暢，自行口服抗生素治療(具體藥物不詳)，效果不佳。當?shù)乜h醫(yī)院行泌尿系CT檢查：患者憋尿不佳，膀胱頸部密度異常，建議進一步行膀胱鏡檢查明確診斷。后于我院門診行超聲檢查，提示膀胱占位性病變，直徑約1 cm。進一步行膀胱鏡檢查，膀胱頸右側可見直徑約1 cm乳頭樣占位性病變(圖1、2)，基底不清，因患者疼痛難忍及腫瘤出血視野不清而暫停檢查，未見明確腫瘤根蒂。入院查體：雙腎區(qū)平坦，無叩擊痛，雙側輸尿管走行區(qū)無壓痛，膀胱區(qū)無膨隆，尿道口及陰道口未見明顯異常。入院完善相關檢查后在椎管內(nèi)麻醉下行經(jīng)尿道膀胱腫瘤電汽化切除術，術中見膀胱頸右側壁直徑約1 cm菜花樣腫物，基底寬，行等離子電汽化切除膀胱頸表面腫瘤后可見乳頭樣腫物再次出現(xiàn)。將腫瘤反復切除后，可見距離膀胱頸遠端1 cm處口徑約1 cm尿道憩室，憩室內(nèi)最大直徑約3 cm，憩室內(nèi)可見彌漫多發(fā)珊瑚樣腫物，面積約3 cm×2 cm(術中切除膀胱頸表面腫瘤后，憩室內(nèi)珊瑚狀腫瘤反復再次凸出憩室)，術中切除腫物送冷凍病理檢查提示良性可能。遂與患者家屬溝通，告知可行治療方式：①尿道憩室切除；②保留憩室，僅將憩室內(nèi)腫瘤切除。家屬要求先行尿道憩室內(nèi)腫瘤切除。術中將陰道消毒后助手食指從陰道將憩室向尿道方向壓迫，使憩室內(nèi)腫瘤完全暴露，將憩室內(nèi)腫物行電汽化切除(圖3、4)。術中將腫瘤根部憩室黏膜向下切除約3 mm，防止憩室破裂，切除腫物后可見無腫瘤部分憩室壁黏膜光滑，與尿道黏膜相連續(xù)。查無腫瘤殘留后尿道內(nèi)留置F20三腔球囊導尿管。術后病理(圖5、6)：電切標本組織內(nèi)見立方或靴釘樣細胞排列成小管狀、乳頭狀結構，間質(zhì)水腫伴淋巴細胞、漿細胞浸潤，符合腎源性腺瘤，局灶性上皮異型增生。免疫組化：CK5(-)，CK7(-)，Villin(-)，CK20(+，灶性)，P63(-)，CD10(+)，CK(+)，EMA(+)，Ki-67(5%～10%)，P504s(+)。術后留置導尿管1周，拔除尿管后排尿通暢，無尿頻、尿急、尿痛及尿失禁，無排尿不暢。隨訪2個月，患者排尿無異常，復查膀胱鏡可見尿道憩室內(nèi)壁光滑，未見腫瘤復發(fā)，無明顯不適。

圖1 、2術前膀胱鏡觀察腫瘤位置圖3 將延伸至憩室外腫瘤切除后可見憩室內(nèi)腫瘤根蒂表現(xiàn)圖4 腫瘤切除后憩室與尿道內(nèi)口位置圖5 術后病理結果(CK染色，×10)圖6 術后病理結果(HE染色，×10)

討 論

尿道憩室位于尿道周圍，通常位于尿道與陰道之間，與尿道相通，其發(fā)病原因并不明確，可能是：①胚胎發(fā)育時苗勒管、中腎管退化不完全；②在胚胎期泌尿生殖竇結合處連接不完善；③尿道系感染引起尿道周圍腺體開口梗阻而破入尿道壁；④尿道周圍囊腫破壞尿道壁；⑤各種原因損傷尿道所致[3]。大多數(shù)學者認為尿道憩室來源于尿道周圍腺體發(fā)生反復感染后，逐漸形成尿道下膿腫，繼而感染的腺體發(fā)生破潰，尿液進入膿腔中并聚積滯留、反復感染，憩室腔內(nèi)發(fā)生上皮化，形成永久的尿道憩室?；颊叨嘁蚰蝾l、尿急、尿痛等排尿刺激癥狀就診，有時亦可出現(xiàn)排尿困難、性交困難、尿失禁、下尿路梗阻等癥狀。臨床上對于反復發(fā)作的女性泌尿系感染患者，需注意有無尿道憩室的存在。由于癥狀缺乏特異性，女性尿道憩室需與婦科相關疾病鑒別，包括陰道平滑肌瘤、尿道肉阜、陰道壁囊腫、陰道黏膜脫垂等[4]。

?？茩z查及影像學檢查是診斷女性尿道憩室的重要手段。泌尿外科醫(yī)生在進行體格檢查時，需觀察患者陰道前壁有無腫物凸出，是否伴有觸痛，觸診陰道前壁時注意其是否光滑、有無張力，按壓陰道前壁尿道時注意有無尿液或分泌物流出。細致的體格檢查有助于確診女性尿道憩室。目前泌尿系超聲、尿道造影、MRI等檢查均有助于尿道憩室的診斷[5]。其中尿道憩室在陰道超聲上通常顯示為無回聲或低回聲，有助于鑒別診斷陰道實性腫物與尿道憩室。而MRI可提供無創(chuàng)、高分辨率的圖像，尿道憩室通常顯示為低T1高T2信號影，并且能清晰地顯示憩室結構及周邊軟組織情況[6]。與其他影像學診斷相比，MRI無需侵入性操作、無輻射，具有更高的特異性，有助于臨床醫(yī)生了解憩室的程度，對于手術完整切除具有重要的指導意義。對于無明顯癥狀或者已耐受癥狀的患者，可考慮保守治療，但有文獻報道尿道憩室內(nèi)可發(fā)生腫瘤，如透明細胞癌、腺癌等[7-8]，亦有報道憩室合并結石的病例[9]，因此對于選擇保守治療的患者需充分告知風險，并加強隨訪監(jiān)測。對于癥狀明顯的患者，可建議行手術切除憩室，目前常用的外科方法主要包括經(jīng)尿道和經(jīng)陰道途徑行憩室切除[3,10-12]。經(jīng)尿道途徑臨床報道較少，手術方式可行電切鏡下憩室切開術(不切除憩室壁，以充分敞開憩室為手術目的)，用于憩室口為點狀或裂隙樣的出口較小的尿道憩室；或直視下行尿道憩室切除，用于憩室主體于尿道外口與陰道前壁之間以囊性腫物凸體出外，而憩室開口位于尿道內(nèi)的尿道憩室。臨床工作中以經(jīng)陰道憩室切除術為首選術式。術中需注意憩室與尿道的關系，避免損傷尿道，術后常見并發(fā)癥包括尿道陰道瘺、尿道狹窄、尿失禁、憩室復發(fā)等。本研究中，患者及其家屬要求暫不行憩室切除手術，僅行尿道憩室內(nèi)腫瘤切除。

腎源性腺瘤最早由Davis于1949年首次報道，并根據(jù)其病理特點命名為“膀胱錯構瘤”。1950年Friedman等[13]發(fā)現(xiàn)該腫瘤形態(tài)與中腎小管相似，將其命名為“腎源性腺瘤”。腎源性腺瘤多見于男性，可發(fā)生于任何年齡，可見于腎盂、輸尿管、膀胱、前列腺、尿道等部位，以發(fā)生于膀胱多見[14-17]。其臨床表現(xiàn)不典型，與發(fā)生部位有關，主要有無痛性血尿、尿頻、尿急、尿痛等刺激癥狀。腎源性腺瘤診斷主要依靠腔鏡檢查或影像學檢查，但其形態(tài)與炎性息肉或惡性腫瘤難以區(qū)別，確診主要依靠病理學檢查。治療方式的選擇主要根據(jù)腎源性腺瘤發(fā)生部位確定，如腫瘤小且較為表淺，可行局部腫物切除；如腫瘤大堵塞泌尿系統(tǒng)腔道或腫瘤侵犯較深，需行局部探查，必要時將腫瘤連同周邊組織完整切除[18-19]。本研究患者尿道憩室內(nèi)多發(fā)腫瘤，侵犯較為表淺，予以電汽化切除后尿道內(nèi)留置F20三腔球囊導尿管，1周后予以拔除，患者排尿通暢，無不適。隨訪2個月，未見復發(fā)及排尿不適癥狀。

綜上所述，尿道憩室位置隱蔽，癥狀不典型，極易造成誤診和漏診，而腎源性腺瘤因其形態(tài)與膀胱內(nèi)腫瘤相似，肉眼及影像學檢查難以鑒別，極易誤導醫(yī)務人員。本研究中，由于患者尿道憩室靠近膀胱頸部，且憩室內(nèi)腫瘤多發(fā)，彌漫整個憩室并延伸至膀胱內(nèi)，因此門診行膀胱鏡檢查時誤認為膀胱頸部腫瘤，并且在探查腫瘤根蒂時由于腫物出血及患者難以忍受疼痛，遂決定收治入院麻醉后術中探查。回顧診治過程，可總結如下體會：①對于膀胱鏡發(fā)現(xiàn)膀胱頸部腫瘤，可即刻行陰道檢查，探明有無腫物凸向陰道，并且從陰道向尿道按壓可通過膀胱鏡觀察腫瘤大小、形態(tài)有無變化；②對于膀胱鏡檢查發(fā)現(xiàn)的膀胱、前列腺、尿道中新生物，必須明確其根蒂形態(tài)，有助于醫(yī)生判斷病情，通過加大膀胱鏡出入水流可使視野清晰，而無痛膀胱鏡的開展可增加患者的耐受性，有助于明確診斷；③對于術中形態(tài)難以鑒別的泌尿系腫瘤，術中冷凍病理學檢查對于手術方式的選擇十分必要。