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        膝部血管球瘤一例

        2019-02-05 04:03:50張曉艷
        實(shí)用皮膚病學(xué)雜志 2019年5期

        鄧 維,張曉艷

        臨床資料

        患者,女,46 歲。因右膝外側(cè)出現(xiàn)暗紅色結(jié)節(jié)伴觸痛及陣發(fā)性劇痛10 余年,于2017 年5 月就診。10 余年前,無(wú)明顯誘因患者右膝外側(cè)出現(xiàn)一米粒大小深藍(lán)紫色丘疹,壓痛明顯,后丘疹逐漸增大為黃豆大小圓形結(jié)節(jié),伴觸痛及陣發(fā)性針刺樣疼痛、向近端放射,遇冷疼痛明顯?;颊呒韧w健,無(wú)腫瘤史及家族遺傳病史。家族成員無(wú)類似疾病患者,發(fā)病部位無(wú)外傷史,無(wú)放射線、化學(xué)物質(zhì)及有毒物質(zhì)接觸史。系統(tǒng)查體:全身淺表淋巴結(jié)無(wú)增大。皮膚科檢查:右膝關(guān)節(jié)外側(cè)可見(jiàn)一直徑約1 cm 深藍(lán)紫色半球形結(jié)節(jié),邊界清楚,觸之柔軟,壓痛明顯(圖1)。實(shí)驗(yàn)室檢查:血、尿、糞常規(guī)和血生化等均未見(jiàn)明顯異常。完整切除腫物后行組織病理檢查:腫瘤位于真皮全層,由大小均一的圓形血管球細(xì)胞組成,胞核大、居中,胞質(zhì)呈弱嗜伊紅性;瘤體無(wú)明顯包膜,腫瘤內(nèi)可見(jiàn)較多大小不等血管腔隙,管壁襯有單層內(nèi)皮細(xì)胞;切緣干凈(圖2a-2c)。免疫組化染色示:血管球細(xì)胞 平滑肌肌動(dòng)蛋白(αSMA)陽(yáng)性,AE1/AE3、S-100、CD56 陰性;血管內(nèi)皮細(xì)胞CD31、CD34 均陽(yáng)性(圖2d-2f);血管球細(xì)胞CD31、CD34 均陰性。診斷:血管球瘤。治療:手術(shù)完整切除腫物,術(shù)后切口愈合良好,隨訪6 個(gè)月未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

        圖1 血管球瘤患者膝關(guān)節(jié)皮損

        圖2 血管球瘤患者膝關(guān)節(jié)皮損組織病理及免疫組化組織病理

        討論

        血管球瘤(glomous tumor)又名球狀血管瘤,是一種血管性錯(cuò)構(gòu)瘤,起源于正常血管球或其他動(dòng)靜脈吻合處[1]。本病占軟組織腫瘤的1%~3%,常單發(fā),偶有多發(fā)[2]。血管球瘤好發(fā)于上肢,特別是遠(yuǎn)端部位,25%位于甲下,發(fā)生在手足甲以外部位的少見(jiàn)。臨床多表現(xiàn)為藍(lán)紅色結(jié)節(jié),質(zhì)固或柔軟,很難壓縮,甲下者則表現(xiàn)為藍(lán)色斑狀變色區(qū)。間歇性劇痛、觸痛、冷敏感是特征性三大癥狀[1,2]。

        本例患者皮損位于膝蓋外側(cè),為典型的手指外血管球瘤(extra-digital glomus tumor)。臨床主要需與其他伴疼痛的腫瘤相鑒別,如小汗腺螺旋瘤、神經(jīng)瘤、藍(lán)色橡皮大皰痣綜合征等。小汗腺螺旋瘤臨床好發(fā)于面部,質(zhì)地柔軟如海綿狀,其上皮膚正?;虺实{(lán)色。神經(jīng)瘤由創(chuàng)傷部位神經(jīng)排列異常所致,見(jiàn)于外傷、手術(shù)或截肢部位,臨床多為孤立堅(jiān)實(shí)皮下結(jié)節(jié),其上皮膚顏色正?;?yàn)榈稚?。藍(lán)色橡皮大皰痣綜合征是一種海綿狀血管瘤,主要表現(xiàn)為皮膚和消化道同時(shí)存在孤立或多發(fā)性藍(lán)色或者藍(lán)紫色大皰樣隆起的丘疹、結(jié)節(jié)。本例患者的組織病理學(xué)特點(diǎn)主要需與小汗腺螺旋瘤相鑒別。后者瘤體同樣位于真皮內(nèi),邊界整齊,由一個(gè)或數(shù)個(gè)大而境界清楚的小葉組成,并構(gòu)成腔隙,與本例的大體組織病理形態(tài)相似。但小汗腺螺旋瘤瘤細(xì)胞主要呈條索樣排列,腔隙內(nèi)無(wú)紅細(xì)胞,由兩類上皮細(xì)胞構(gòu)成,而本病的腫瘤細(xì)胞為均一的胞核大的圓形細(xì)胞,排列無(wú)規(guī)則,構(gòu)成的腔隙襯有單層內(nèi)皮細(xì)胞,內(nèi)有紅細(xì)胞,管腔上皮細(xì)胞表達(dá)CD31 和CD34,支持其為血管來(lái)源;而小汗腺螺旋瘤瘤細(xì)胞E1/AE3、S-100 呈陰性表達(dá)。國(guó)內(nèi)曾有報(bào)道血管球瘤中血管球細(xì)胞表達(dá)CD31 和CD34[3],但本例患者的CD31 和CD34 均為陰性。Mravic 等[4]對(duì)138 例血管球瘤患者的臨床及組織病理切片進(jìn)行回顧性研究發(fā)現(xiàn),有32%的患者血管球細(xì)胞呈現(xiàn)局限或彌漫性CD31 陽(yáng)性染色,而其他患者則為陰性,分析原因可能由于血管球是位于真皮網(wǎng)狀層微動(dòng)靜脈吻合管周圍與平滑肌類似的細(xì)胞構(gòu)成的間葉性腫瘤,屬于血管周細(xì)胞腫瘤,其可能具有血管或平滑肌分化的多種特點(diǎn),因此可能出現(xiàn)CD31 的不同表達(dá)。

        血管球瘤的首選治療是手術(shù)完整切除。也有瘤體內(nèi)注射十四烷基硫酸鈉和乙醇等替代治療的報(bào)道[5],甲外血管球瘤位置更深在,體積更大,切除不凈可能存在局部復(fù)發(fā)問(wèn)題,因此,完整切除腫瘤是預(yù)防復(fù)發(fā)的關(guān)鍵[6]。本例患者在腫瘤切除術(shù)后,原有的陣發(fā)性放射性疼痛消失。

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