侯躍超，李容航，賈方騰，朱正清，史 冊(cè)，黃嵐峰

(吉林大學(xué)第二醫(yī)院 關(guān)節(jié)外科，吉林 長(zhǎng)春130041)

骨內(nèi)腱鞘囊腫是骨的良性病變，臨床上多為單發(fā)，多發(fā)病例少見(jiàn)，臨床表現(xiàn)為病變部位的慢性疼痛，缺乏特異性，為進(jìn)一步加強(qiáng)對(duì)本病的認(rèn)識(shí)，本文對(duì)我院收治的1例患者進(jìn)行報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。

1 臨床資料

患者，女，51歲，主訴“發(fā)現(xiàn)右側(cè)膝關(guān)節(jié)腫物1年余”?；颊哂谌朐?年前無(wú)明顯誘因發(fā)現(xiàn)右側(cè)膝關(guān)節(jié)腫脹，活動(dòng)受限，無(wú)明顯疼痛，左側(cè)膝關(guān)節(jié)無(wú)明顯異常。入院查體：患者一般狀況可，無(wú)發(fā)熱寒戰(zhàn)，無(wú)午后低熱盜汗，飲食無(wú)異常，近期體重?zé)o明顯增減。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)活動(dòng)度異常。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)壓痛(-)，皮溫不高。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)無(wú)明顯外傷史。否認(rèn)家族內(nèi)腫瘤病史。實(shí)驗(yàn)室檢查正常。X線、CT檢查示：雙側(cè)脛骨上端多發(fā)不規(guī)則低密度影，邊緣清楚，周?chē)梢?jiàn)硬化帶。MRI示：雙側(cè)脛骨近端內(nèi)側(cè)髁間呈梭形長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2信號(hào)影，抑脂相病灶呈高信號(hào)影，其內(nèi)可見(jiàn)條狀低信號(hào)分隔影，左側(cè)最大直徑約36 mm，周?chē)瞧べ|(zhì)連續(xù)?？紤]雙側(cè)脛骨內(nèi)腱鞘囊腫、雙側(cè)膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎?；颊卟≡钶^大，可能出現(xiàn)脛骨平臺(tái)內(nèi)側(cè)塌陷、病理性骨折等，故建議手術(shù)治療。術(shù)前左側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評(píng)分為57分，右側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評(píng)分為54分，完善相關(guān)術(shù)前檢查后，行“雙側(cè)脛骨近端腫物刮除術(shù)、同種異體骨植骨術(shù)、內(nèi)固定術(shù)”。術(shù)中所見(jiàn)：雙側(cè)脛骨內(nèi)側(cè)皮質(zhì)變薄，可見(jiàn)多個(gè)孤立病灶，直徑約2-4 cm，病灶內(nèi)含大量膠凍狀物質(zhì)，囊壁周?chē)琴|(zhì)增生。徹底取出全部膠凍樣物質(zhì)，刮除囊壁，可見(jiàn)骨性間隔，95%酒精浸泡，生理鹽水沖洗，同種異體骨植骨，表面皮質(zhì)骨覆蓋，脛骨近端內(nèi)側(cè)鎖定鋼板固定。術(shù)后病理示：可見(jiàn)纖維性囊壁，散在少量成纖維組織，結(jié)締組織黏液樣變性。骨內(nèi)腱鞘囊腫。術(shù)后2年復(fù)查未見(jiàn)復(fù)發(fā)，左側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評(píng)分為75分，右側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評(píng)分為77分。膝關(guān)節(jié)疼痛癥狀消失。

骨內(nèi)腱鞘囊腫(Intraosseous ganglion)又名鄰關(guān)節(jié)骨囊腫、軟骨下骨囊腫等，是發(fā)病機(jī)制不明的、良性的與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫相似的溶骨性病變。由Fisk[1]于1949年首次提出，1972年WHO正式命名為“骨內(nèi)腱鞘膿腫(鄰關(guān)節(jié)骨囊腫)”，并規(guī)定其定義為：“鄰關(guān)節(jié)軟骨下的良性囊腫，為纖維組織構(gòu)成的多房性病變伴廣泛的黏液樣變。影像學(xué)上變現(xiàn)為邊界清晰、邊緣有骨硬化帶的溶骨性病變”。在組織病理學(xué)方面，與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫類(lèi)似，骨內(nèi)腱鞘囊腫是包括囊壁及其內(nèi)的淡黃色半透明膠凍樣組織[2]。

骨內(nèi)腱鞘囊腫通常發(fā)生于中青年，兒童病例相對(duì)少見(jiàn)，多數(shù)文獻(xiàn)報(bào)告指出男性發(fā)病率明顯高于女性[3,4]。該病主要累及長(zhǎng)管狀骨，尤其好發(fā)于下肢長(zhǎng)骨，通常多見(jiàn)于髖、膝、踝、腕等關(guān)節(jié)，掌骨[5]和趾[6]相對(duì)罕見(jiàn)。臨床上主要表現(xiàn)為與活動(dòng)有關(guān)的疼痛，活動(dòng)后明顯加重，休息后癥狀緩解，若病變完全位于髓內(nèi)，則觸診無(wú)腫物，若病變介于骨皮質(zhì)內(nèi)外，則可能觸及壓痛性包塊[7]。骨內(nèi)腱鞘囊腫在x 線平片和CT上常表現(xiàn)為在關(guān)節(jié)周?chē)?，界限清晰，邊緣有硬化帶，呈偏心性生長(zhǎng)的類(lèi)圓形或不規(guī)則形狀囊樣低密度區(qū)。核磁共振常表現(xiàn)為鄰關(guān)節(jié)面囊性病灶，囊腔因所含成分不同，T1相為低到中等信號(hào)，T2相為高信號(hào)或混雜偏高信號(hào)，但并不多見(jiàn)[8]。

現(xiàn)多數(shù)學(xué)者主要采用由Schajowicz等[9]根據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫形成的機(jī)制不同提出的分型：①穿透型：由鄰關(guān)節(jié)軟組織腱鞘囊腫穿透骨內(nèi)而形成，臨床上少見(jiàn)，疼痛明顯；②特發(fā)型：可能由髓內(nèi)血供障礙，關(guān)節(jié)軟骨下灶性骨缺血壞死等引起，常無(wú)癥狀，或僅有關(guān)節(jié)周?chē)顒?dòng)后疼痛。

骨內(nèi)腱鞘囊腫的確切病因及發(fā)病機(jī)制仍不明確，雖然骨內(nèi)腱鞘囊腫被認(rèn)為與軟組織腱鞘囊腫相似，滑膜液入侵是目前軟組織腱鞘囊腫的主要病理機(jī)制[10]。根據(jù)國(guó)內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道，穿透型發(fā)病機(jī)制可能與軟組織侵入有關(guān)，Murff[11]、魏梅新[12]依據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫組織病理學(xué)表現(xiàn)相似，提出骨內(nèi)腱鞘囊腫發(fā)生是關(guān)節(jié)周?chē)碾烨蕵咏M織侵入骨內(nèi)形成的?，F(xiàn)報(bào)道的患者多屬于特發(fā)型，特發(fā)型發(fā)病機(jī)理學(xué)說(shuō)眾多：Bauer和Dorfman[13]以及Schajowicz[9]等認(rèn)為骨受外傷后，骨內(nèi)局部發(fā)生缺血壞死，骨內(nèi)結(jié)締組織內(nèi)膠原纖維的黏液樣變性。Van den Dungen等[14]人最近總結(jié)了潛在的病因，可能是結(jié)締組織細(xì)胞的特發(fā)性髓內(nèi)化生[15]，局灶性缺血性壞死的微血管病變，Schrank等[16]提出的解釋是繼發(fā)于機(jī)械因素的滑膜結(jié)構(gòu)滲透，可能與骨內(nèi)神經(jīng)節(jié)囊腫和關(guān)節(jié)外軟組織神經(jīng)節(jié)或滑膜組織增生之間存在相關(guān)性，最終促進(jìn)巨大骨內(nèi)腱鞘囊腫的形成。雖然骨內(nèi)腱鞘囊腫的發(fā)病機(jī)制不明確，但與軟組織腱鞘囊腫及骨性關(guān)節(jié)炎無(wú)關(guān)[17]。

根據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫影像學(xué)表現(xiàn)與其臨床特點(diǎn)，應(yīng)考慮該病可能。但仍需與發(fā)生于骨骺及干骺區(qū)的腫瘤，如骨囊腫、骨巨細(xì)胞瘤、動(dòng)脈瘤樣骨囊腫、骨纖維結(jié)構(gòu)不良等相鑒別[18]。骨囊腫：發(fā)病年齡低，多見(jiàn)于長(zhǎng)骨，呈中心性生長(zhǎng)，骨皮質(zhì)呈對(duì)稱(chēng)性膨脹變薄，囊內(nèi)容物為稀薄清亮的液體，骨內(nèi)腱鞘囊腫內(nèi)為黏液樣膠凍狀液體，T2相中呈略高信號(hào)影，故MRI可用于兩者的鑒別[19]。骨巨細(xì)胞瘤和動(dòng)脈瘤樣骨囊腫通常較大，由于病灶邊緣缺乏硬化帶和浸潤(rùn)周?chē)M織導(dǎo)致的相鄰皮質(zhì)變薄，在X線可給予區(qū)分。骨纖維結(jié)構(gòu)不良影像學(xué)上表現(xiàn)為“磨砂玻璃樣”。綜上，盡管存在鑒別點(diǎn)，但術(shù)前仍有誤診，需要結(jié)合病史、查體、輔助檢查及病理綜合進(jìn)行鑒別。

骨內(nèi)腱鞘囊腫可因病變部位軟骨下骨支撐性降低，繼發(fā)軟骨退行性變，從而發(fā)展為骨性關(guān)節(jié)炎，手術(shù)治療后可以延緩骨性關(guān)節(jié)炎的進(jìn)一步發(fā)展，建議盡早手術(shù)治療[9]。國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道，常采用病灶刮切術(shù)加自體骨植骨術(shù)治療，但仍應(yīng)警惕病灶范圍較大的患者術(shù)后發(fā)生病理性骨折及膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎[20]，膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎好發(fā)于中老年患者，尤其以內(nèi)側(cè)間室骨性關(guān)節(jié)炎的發(fā)病率更高，有學(xué)者[21]，提出的不均勻沉降理論，脛骨平臺(tái)內(nèi)側(cè)缺少骨性結(jié)構(gòu)阻擋，膝關(guān)節(jié)無(wú)堅(jiān)韌軟組織包裹，發(fā)生于脛骨近端的骨內(nèi)腱鞘囊腫，綜上有理由相信該類(lèi)患者如不盡早手術(shù)早期可能發(fā)生膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎，從而形成膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形，我們建議可采用病灶刮切術(shù)、同種異體骨植骨術(shù)、鋼板內(nèi)固定術(shù)，以清除病灶同時(shí)增加脛骨近端內(nèi)側(cè)支撐，防止脛骨平臺(tái)內(nèi)側(cè)塌陷或病理性骨折的發(fā)生。骨內(nèi)腱鞘囊腫預(yù)后良好，術(shù)后少見(jiàn)復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)可能是由于手術(shù)部位或周?chē)浗M織化生引起的，故術(shù)中應(yīng)力求將病灶徹底刮除[22]。

通過(guò)以上分析，該患者為特發(fā)型，考慮該患者無(wú)明顯外傷史，雙側(cè)膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎較重，結(jié)合術(shù)中及術(shù)后病理，認(rèn)為該患者可能是由于雙側(cè)脛骨內(nèi)髁機(jī)械性刺激和反復(fù)的微血管損傷致骨內(nèi)局部血供障礙而發(fā)生的黏液變性是該患者的主要發(fā)病機(jī)制。該患者病灶相對(duì)較大，雖然給予同種異體骨植骨，但仍缺乏較為牢固的支撐，為預(yù)防脛骨平臺(tái)塌陷發(fā)生膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形及病理性骨折，給予鋼板內(nèi)固定治療且暫不予取出內(nèi)固定物。