周家田 尚觀勝 梁衛(wèi)東 周平 吳鵬
【摘要】食管結(jié)核發(fā)病比較罕見(jiàn),臨床報(bào)道較少,對(duì)該病的臨床癥狀、輔助檢查以及鑒別診斷方面的認(rèn)識(shí)不足,一般難以明確診斷,極易誤診為食管平滑肌瘤和食管癌。該文報(bào)告1例患者術(shù)前診斷為食管平滑肌瘤,行胸腔鏡輔助下食管良性腫物切除術(shù),術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)和術(shù)后病理檢查證實(shí)為食管結(jié)核,同時(shí)術(shù)后給予抗結(jié)核治療后,患者癥狀完全緩解。該例提示,加強(qiáng)對(duì)食管結(jié)核診斷及鑒別診斷的認(rèn)識(shí),對(duì)于提高診斷水平、減少誤診以及改善患者預(yù)后起著重要的作用。
【關(guān)鍵詞】食管結(jié)核;食管平滑肌瘤;超聲內(nèi)鏡下細(xì)針穿刺活檢術(shù);胸腔鏡
【Abstract】The incidence of esophageal tuberculosis is relatively low, which has been rarely reported. Clinical symptoms, auxiliary examination and differential diagnosis of esophageal tuberculosis have been poorly understood. It is highly likely to be misdiagnosed as esophageal leiomyoma and esophageal carcinoma. In this paper, we reported one case of esophageal leiomyoma who was diagnosed preoperatively and then underwent video-assisted thoracoscopic resection of benign esophageal tumors. The findings of intraoperative exploration and postoperative pathological examination confirmed the diagnosis of esophageal tuberculosis. Relevant symptoms were completely healed after anti-tuberculosis treatment. This case prompts that deepening the understanding of the diagnosis and differential diagnosis of esophageal tuberculosis plays a pivotal role in enhancing the diagnostic accuracy, reducing the risk of misdiagnosis and improving clinical prognosis of patients.
【Key words】Esophageal tuberculosis; Esophageal leiomyoma;
Endoscopic ultrasound-guided fine needle aspiration; Thoracoscope
食管結(jié)核是人體感染結(jié)核菌導(dǎo)致食管壁產(chǎn)生的一種慢性特異性炎性肉芽腫性病變,臨床罕見(jiàn),僅占所有消化道結(jié)核病例的2.8%,常好發(fā)于中段食管[1]。其中吞咽困難是最常見(jiàn)的癥狀,如治療不及時(shí),會(huì)導(dǎo)致出血、穿孔、瘺管形成、食管狹窄、吸入性肺炎,嚴(yán)重導(dǎo)致致命性嘔血[2]。由于該病罕見(jiàn),臨床上無(wú)特異性的表現(xiàn),常被誤診為食管癌、食管平滑肌瘤、食管外壓性病變等。本文通過(guò)分析該例被誤診為食管平滑肌瘤的食管結(jié)核患者的臨床特征、放射學(xué)、內(nèi)鏡檢查特征,以及診斷、治療方法、鑒別診斷,從而探討誤診原因,提高對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí),及時(shí)診治,改善患者預(yù)后。
病例報(bào)告
一、 病例資料
患者女,20歲。因“吞咽困難1個(gè)月余”于2018年1月28日入院,既往無(wú)肺結(jié)核病史,家族中無(wú)結(jié)核感染病史。體格檢查:體溫36.5 ℃,心率98次/分,呼吸18次/分,血壓112/86 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa),雙肺呼吸運(yùn)動(dòng)均勻?qū)ΨQ(chēng),語(yǔ)音震顫未見(jiàn)明顯增強(qiáng)或減弱,叩診呈清音雙肺未聞及明顯濕啰音及胸膜摩擦音,腹部查體未見(jiàn)異常。輔助檢查:普通胃鏡檢查提示距門(mén)齒25 cm處可見(jiàn)一大小約2.1 cm×2.3 cm的黏膜隆起,表面光滑;考慮為:黏膜下來(lái)源?外壓?(圖1A)。經(jīng)電子胃鏡超聲示黏膜肌層中低回聲團(tuán)塊,表面黏膜完整,考慮黏膜下來(lái)源,平滑肌瘤可能(圖1B)。胸部CT平掃示縱隔內(nèi)氣管隆突下方軟組織腫塊影,大小約2.7 cm×2.8 cm,其內(nèi)可見(jiàn)鈣化影,與鄰近食管分界欠清,性質(zhì)?(圖2A)。胸部增強(qiáng)CT示氣管隆突下方見(jiàn)一大小約為2.9 cm×2.6 cm的軟組織腫塊影,可見(jiàn)部分鈣化影,邊界不清,增強(qiáng)掃描呈輕度強(qiáng)化,考慮為:增大淋巴結(jié)?(圖2B)。上消化道鋇劑造影示黏膜規(guī)則,管壁光滑柔軟,未見(jiàn)異常病變。入院后行血液分析、肝腎功能均未見(jiàn)異常,痰涂片未見(jiàn)結(jié)核桿菌,ESR正常,結(jié)核抗體試驗(yàn)陰性。
二、 手術(shù)經(jīng)過(guò)
相關(guān)檢驗(yàn)、檢查完善后,經(jīng)全科術(shù)前討論,結(jié)合患者為青年女性、術(shù)前影像學(xué)表現(xiàn)以及經(jīng)食道超聲檢查特點(diǎn)等因素,一致考慮食管平滑肌瘤可能性大,排除手術(shù)禁忌證后,于2018年1月31日在全身麻醉下行胸腔鏡下食管良性腫物切除術(shù),術(shù)中見(jiàn)病變位于奇靜脈弓水平稍靠下,位于食管肌層內(nèi),大小約2.0 cm×2.0 cm×1.8 cm,質(zhì)軟,與周?chē)M織邊界不清,完整切除后食管黏膜完整。術(shù)中快速冰凍病理檢查結(jié)果示良性病變,傾向肉芽腫性炎(圖3A),沖洗胸腔后關(guān)胸術(shù)畢。
三、結(jié)果及預(yù)后
患者術(shù)后第2日復(fù)查胸部CT示食管下段壁稍增厚、模糊,周?chē)鹃g隙模糊;雙肺未見(jiàn)明顯鈣化灶(圖2C),予以拔除右側(cè)縱隔引流管;復(fù)查上消化道鋇劑造影示:黏膜光滑規(guī)則。術(shù)后第3日予以拔除胃管,同時(shí)囑患者開(kāi)始進(jìn)少渣流食。術(shù)后病理檢查結(jié)果示(隆突下腫塊)肉芽腫性炎,伴灶性區(qū)域凝固性壞死及巨細(xì)胞反應(yīng),鏡下組織形態(tài)考慮結(jié)核(圖3A~C)。術(shù)后行結(jié)核感染T細(xì)胞檢測(cè)結(jié)果陽(yáng)性,抗原A斑點(diǎn)數(shù) 168個(gè),抗原B斑點(diǎn)數(shù) >300個(gè);遂即給予患者行抗結(jié)核治療(異煙肼0.3 g+利福平0.45g+乙胺丁醇0.75 g+鹽酸左氧氟沙星 0.5 g,以上藥物均每日1次)?;颊咝g(shù)后第10日復(fù)查肝腎功能未見(jiàn)異常,帶口服藥出院治療。2個(gè)月后電話回訪,患者吞咽困難等癥狀完全緩解。
討論
食管結(jié)核是一種臨床上罕見(jiàn)的疾病,相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道其發(fā)病率介于0.07%~0.15%,可發(fā)生于任何年齡組的人群,但以中青年較為多見(jiàn),女性多于男性,男女比1.0∶1.3,好發(fā)于氣管分叉處隆突水平或食管中下段[3-4]。食管結(jié)核通常是通過(guò)縱隔淋巴結(jié)感染直接侵入食管壁而引起,很少通過(guò)肺結(jié)核感染血流途徑傳播。食管結(jié)核發(fā)病率低可能與以下原因有關(guān):①食管黏膜被覆復(fù)層扁平上皮,具有較強(qiáng)的保護(hù)力;②食管為直立管道,由于進(jìn)食、飲水的沖刷導(dǎo)致結(jié)核分枝桿菌潴留食管黏膜機(jī)會(huì)少;③食管舒張收縮交替進(jìn)行,呈波形蠕動(dòng),具有高運(yùn)動(dòng)性,因此包含結(jié)核分枝桿菌的食物潴留時(shí)間短;④食管周?chē)馨徒M織不豐富,形成淋巴結(jié)核機(jī)會(huì)少[5]。
該病臨床表現(xiàn)各種各樣,無(wú)特異性表現(xiàn),起病隱匿,病程緩慢,通?;颊咭酝萄世щy為主要表現(xiàn),可能為結(jié)核性縱隔淋巴結(jié)外壓所致,也可能為食管結(jié)核引起的縱隔纖維化導(dǎo)致的食管受壓或運(yùn)動(dòng)障礙。部分患者可表現(xiàn)為進(jìn)食時(shí)胸骨后疼痛,以及結(jié)核感染全身中毒癥狀,如潮熱、盜汗、乏力、納差等。食管結(jié)核無(wú)特異性影像學(xué)特征,通常與食管癌和縱隔淋巴結(jié)腫大變現(xiàn)類(lèi)似,很難通過(guò)CT等檢查區(qū)別。內(nèi)鏡可以顯示食管結(jié)核病變的位置、大小、特征以及與周?chē)M織的關(guān)系,其在內(nèi)鏡下變現(xiàn)可分為3型:①增殖型,鏡下主要以大量結(jié)核性肉芽組織和纖維組織增生為主,其癥狀常表現(xiàn)為進(jìn)行性吞咽困難,當(dāng)增生性腫塊明顯突入食管腔內(nèi),則導(dǎo)致食管狹窄;②潰瘍型,發(fā)病較為常見(jiàn),鏡下可見(jiàn)潰瘍表淺,邊緣粗糙、不規(guī)則,僅累及黏膜和黏膜下層。其突出癥狀為胸骨后疼痛,多呈持續(xù)性,吞咽時(shí)加重,極易誤診為食管癌或黏膜下腫瘤;嚴(yán)重潰瘍型突破食管外膜導(dǎo)致食管穿孔,引起食管縱隔瘺或食管胸膜瘺。如侵及氣管,可形成食管氣管瘺;若累及主動(dòng)脈弓,患者可因大出血而死亡;③顆粒型,鏡下為食管黏膜及黏膜下層可見(jiàn)許多灰白色小結(jié)節(jié),常發(fā)生于全身性系統(tǒng)性疾病[6]。
通常食管結(jié)核的確診為病變組織中分離出結(jié)核分枝桿菌,然而結(jié)核分枝桿菌很少?gòu)氖彻懿∽?、消化液、痰液中分離出來(lái)。相關(guān)研究報(bào)道,通過(guò)內(nèi)鏡超聲檢查(EUS)和細(xì)針抽吸(FNA)等方式,結(jié)合特征性EUS形態(tài)和活組織檢查,可用于食管結(jié)核的診斷,并提高診斷的準(zhǔn)確性,但結(jié)核桿菌培養(yǎng)或干酪樣壞死的陽(yáng)性率甚至更低[7]。目前主要是通過(guò)取標(biāo)本送活檢,活檢標(biāo)本的組織學(xué)顯示上皮樣肉芽腫和Langhans型多核巨細(xì)胞,可強(qiáng)烈提示結(jié)核感染,但肉芽腫性炎癥還可能存在其他疾病:克羅恩氏病、真菌感染、梅毒和結(jié)節(jié)病[8]。此外,TB-SPOT、結(jié)核菌素試驗(yàn)、ESR 及 CRP 對(duì)診斷均有重要的參考價(jià)值。盡管食管結(jié)核的診斷非常困難,甚至有些病例常被誤診,導(dǎo)致非必要的手術(shù)治療。但是早期準(zhǔn)確的診斷,不僅有利于及時(shí)治療,還可以減少患者并發(fā)癥。應(yīng)用電視輔助胸腔鏡手術(shù)可以提高確診率并迅速解決吞咽困難,而傳統(tǒng)開(kāi)胸手術(shù)常用于治療并發(fā)癥,如食管胃底瘺或食管支氣管瘺[7]。
食管平滑肌瘤起源于食管肌層,為最常見(jiàn)的食管良性腫瘤,但相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道的發(fā)生率低至0.005%,約占食管黏膜下腫瘤的70%,最常見(jiàn)于食管中下三分之一,發(fā)病通常為20~50歲的患者,其中常見(jiàn)于男性,男女比例為2∶1[9]。大部分食管平滑肌瘤患者無(wú)癥狀,部分有癥狀患者常以吞咽困難和吞咽痛為主,其癥狀和嚴(yán)重程度與病變部位、大小和形狀有關(guān)。 根據(jù)相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道,食管平滑肌瘤大小為1~29 cm[10]。食管鋇餐檢查是診斷食管平滑肌瘤最常見(jiàn)的手段,常表現(xiàn)為食管部分腔內(nèi)鋇劑呈圓形或半圓形充盈缺損,邊緣光滑,局部黏膜呈“涂抹綜合征”[11]。由于現(xiàn)代內(nèi)鏡技術(shù)的不斷發(fā)展,許多無(wú)癥狀患者也在正常的體檢中被診斷出。普通胃鏡可見(jiàn)腫瘤突入腔內(nèi),呈半球形或扁平隆起狀,食管黏膜光滑。但普通胃鏡難以區(qū)分食管平滑肌瘤和其他食管黏膜下病變或食管外壓性病變,因?yàn)樗鼰o(wú)法獲取病變大小、來(lái)源以及與周?chē)M織的關(guān)系,極易導(dǎo)致誤診。而EUS可以清楚地顯示食管壁的結(jié)構(gòu),從而確定病變的大小、數(shù)量、性質(zhì)以及來(lái)源,為一種有效的診斷方法[12]。其中絕大多數(shù)食管平滑肌瘤起源于固有肌層,EUS提示腫瘤呈低回聲影,邊界清晰,密度均勻,周?chē)橛懈呋芈晠^(qū)域,可以輕易區(qū)別脂肪瘤,囊腫或食管壁血管瘤。
有文獻(xiàn)報(bào)道,對(duì)于部分黏膜下腫瘤起源顯示不清楚或其內(nèi)部結(jié)構(gòu)回聲不均勻,有必要經(jīng)超聲內(nèi)鏡引導(dǎo)下細(xì)針穿刺活檢術(shù)獲得組織學(xué)標(biāo)本以明確診斷,盡管其診斷黏膜下腫瘤準(zhǔn)確率高,但是進(jìn)行活檢可能會(huì)出現(xiàn)出血、血腫、瘢痕形成,導(dǎo)致腫瘤與局部食管黏膜粘連更加緊密,從而增加了術(shù)中食管黏膜破裂的風(fēng)險(xiǎn)。對(duì)于癥狀明顯或腫瘤直徑較大的病變,手術(shù)治療為首選的治療方式,而傳統(tǒng)的開(kāi)胸手術(shù)通常被稱(chēng)為“小手術(shù),大切口”,甚至通過(guò)胸腹聯(lián)合切口行腫瘤手術(shù)切除。隨著胸腔鏡技術(shù)的不斷發(fā)展,通過(guò)電視胸腔鏡輔助食管平滑肌瘤剝除術(shù),具有創(chuàng)傷小、痛苦少、恢復(fù)快等優(yōu)點(diǎn),目前已逐漸成為食管平滑肌瘤的首選治療方式,其中食管黏膜撕裂為術(shù)中和術(shù)后常見(jiàn)的并發(fā)癥,因此術(shù)后常規(guī)通過(guò)普通胃鏡檢查食管黏膜的完整性,對(duì)于術(shù)后正常的進(jìn)食以及預(yù)防食管瘺等并發(fā)癥非常重要。
食管結(jié)核和食管平滑肌瘤臨床特征缺乏特異性鑒別特點(diǎn),極易相互混淆。放射學(xué)、內(nèi)鏡學(xué)檢查對(duì)于早期病變的診斷率較低,容易造成誤診。通過(guò)對(duì)本例誤診的分析以及相關(guān)文獻(xiàn)的回顧,總結(jié)其導(dǎo)致誤診原因?yàn)椋孩僭摶颊邽榍嗄昱?,既往無(wú)結(jié)核感染及家族結(jié)核患病史,而以吞咽困難為主要癥狀,易首先考慮為常見(jiàn)的食管占位性病變,如食管良性腫瘤或惡性腫瘤;②影像學(xué)及經(jīng)食道超聲檢查均提示食管黏膜下肌層占位,而食管肌層良性病變以食管平滑肌瘤最為常見(jiàn);③食管結(jié)核在臨床中比較罕見(jiàn),通常無(wú)特異性的臨床表現(xiàn)、影像學(xué)以及內(nèi)鏡學(xué)特征,輔助科室醫(yī)師以及經(jīng)治醫(yī)師經(jīng)驗(yàn)不足,導(dǎo)致了對(duì)該病的認(rèn)識(shí)不足。
通過(guò)本文對(duì)食管結(jié)核和食管平滑肌瘤的臨床表現(xiàn)、影像學(xué)、內(nèi)鏡學(xué)特征和治療等進(jìn)行文獻(xiàn)復(fù)習(xí),以及對(duì)本例誤診原因進(jìn)行分析,提高了對(duì)該病的認(rèn)識(shí)。對(duì)于引起吞咽困難等癥狀的疾病,除了考慮食管癌和食管平滑肌瘤等腫瘤外,還應(yīng)考慮到食管結(jié)核的可能,避免疾病的漏診及誤診,有利于疾病的盡早診斷及治療,提高了患者的預(yù)后。
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(收稿日期:2018-04-08)
(本文編輯:楊江瑜)