陳 昊，于 躍，紀(jì)慶明，解自鎮(zhèn)，高曉鵬，于慶巍*

(1.吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院 骨科，吉林 長春130033；2.吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院 內(nèi)分泌科，吉林 長春130033)

*通訊作者

甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥繼發(fā)全身纖維囊性骨炎合并右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折1例

陳 昊1，于 躍2，紀(jì)慶明1，解自鎮(zhèn)1，高曉鵬1，于慶巍1*

(1.吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院 骨科，吉林 長春130033；2.吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院 內(nèi)分泌科，吉林 長春130033)

甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥 (hyperparathyroidism，簡稱甲旁亢)病理基礎(chǔ)復(fù)雜，起病隱匿，進(jìn)展緩慢，早期易誤診、漏診[1]。甲旁亢合并全身纖維囊性骨炎(osteitis fibrosa cystica，OFC)發(fā)病率則更低且無特異表現(xiàn)，相關(guān)文獻(xiàn)報道不多且多為放射線科臨床醫(yī)生報道，并發(fā)病理性骨折的報道更少，本文報告臨床收治的甲狀旁腺功能亢進(jìn)繼發(fā)全身性纖維囊性骨炎并發(fā)右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折患者1例。該例患者入院時初步診斷為“右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折、全身多發(fā)纖維異常增殖癥(FD)”，后經(jīng)完善相關(guān)檢查會診后更正“全身纖維異常增殖癥”之診斷為“全身纖維囊性骨炎”，并給予患者手術(shù)治療。

1 臨床資料

1.1 病例信息

女性，63歲，主訴因“摔傷致右髖部疼痛伴活動受限1周” 收入院。現(xiàn)病史：患者一周前不慎摔倒，右髖部著地，當(dāng)即感右髖部疼痛伴活動受限，就診于某醫(yī)院給予骨盆正位片、SPECT示“右側(cè)股骨粗隆下骨折、全身多發(fā)骨纖維異常增殖癥”，未行特殊處置，遂就診于我院，門診以“右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折、全身多發(fā)纖維異常增殖癥”收入病區(qū)。入院生命體征：體溫36.5°，脈搏79次/分，呼吸16次/分，血壓139/79 mmHg。?？撇轶w：患者平車推入病房，右下肢外旋縮短畸形。右髖部腫脹，皮膚色澤正常，表面無破損、竇道、色斑、瘢痕，觸診右髖部皮溫不高。右下肢縱向叩擊痛陽性。右髖部壓痛陽性。余試驗(yàn)因疼痛據(jù)查。雙下肢感覺、血運(yùn)未見明顯異常。

1.2 影像學(xué)及生化檢查

髖關(guān)節(jié)X-Ray(圖1)提示右側(cè)股骨粗隆下骨折、左側(cè)股骨中段及右側(cè)股骨上段骨質(zhì)改變。髖關(guān)節(jié)MRI平掃提示右側(cè)股骨粗隆下骨折，雙側(cè)股骨上段骨纖維異常增殖癥可能。胸部CT(圖2、圖3)提示患者甲狀腺右葉后方占位，并骨質(zhì)疏松，雙側(cè)肋骨多發(fā)囊狀改變。髖關(guān)節(jié)CT提示右側(cè)股骨粗隆下骨折、右側(cè)股骨、雙側(cè)髂骨病變(圖4)。離子生化檢查示血鈣濃度3.73 mmol/L。

1.3 診斷

患者自帶外院骨盆正位片示右側(cè)股骨上段及髂骨骨質(zhì)不均勻密度減低，呈“磨玻璃”樣改變，符合骨纖維異常增殖癥影像學(xué)表現(xiàn)，右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折。SPECT也提示患者骨病為全身多發(fā)骨纖維異常增殖癥。但是此患者血鈣濃度3.73 mmol/L，明顯高于正常(正常值為2.10-2.55 mmol/L)水平，而骨纖維異常增殖癥血鈣濃度多正常?？紤]患者可能患有甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥，遂行甲狀旁腺素(PTH)檢查，回報PTH為1565.00 pg/ml(正常值為15.00-65.00 pg/ml)，追問患者病史，患者述既往自覺右頸部腫脹，無明顯不適癥狀，遂完善甲狀旁腺彩超及甲狀旁腺雙時相顯像檢查，提示患者甲狀旁腺占位。結(jié)合胸部CT提示肋骨改變、髖CT及MRI所見骨盆及雙側(cè)股骨內(nèi)多發(fā)囊狀改變，考慮患者甲狀旁腺占位，繼發(fā)全身纖維囊性骨炎，并發(fā)右側(cè)股骨粗隆下病理性骨折。請內(nèi)分泌科及甲狀腺外科會診，結(jié)合上述檢查，明確診斷為：①右股骨粗隆下病理性骨折；②甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥；③全身纖維囊性骨炎。

1.4 治療

骨科治療：術(shù)前給予患者降鈣治療，血鈣濃度降至3.49 mmol/L。于2016年7月21日行骨折切開復(fù)位鋼板內(nèi)固定、病灶刮除植骨術(shù)，監(jiān)測手術(shù)當(dāng)天及術(shù)后前三天血鈣濃度，分別為2.98 mmol/L、3.04 mmol/L、3.13 mmol/L、3.31 mmol/L。術(shù)后病理回報取材組織學(xué)形態(tài)符合甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥。術(shù)后患者生命體征平穩(wěn)，一般狀態(tài)可，復(fù)查X-Ray提示骨折復(fù)位、固定、植骨良好。于術(shù)后第7日轉(zhuǎn)入甲狀腺外科。

甲狀旁腺手術(shù)：患者于8月1日行甲狀旁腺腫物切除術(shù)。術(shù)后病理提示甲狀旁腺腺瘤。術(shù)后PTH回報11.56 pg/ml。病程中未見低血鈣癥狀，1周后術(shù)后復(fù)查血鈣2.13 mmol/L，達(dá)臨床治愈，出院。

圖1 雙髖關(guān)節(jié)正位片。見右側(cè)股骨粗隆下骨折，右側(cè)股骨上段及左側(cè)股骨中段骨質(zhì)改變

圖2 胸部CT。甲狀腺右葉后方團(tuán)塊狀低密度腫物，大小約3.1 cm*4.5 cm

圖3 胸部CT。肋骨囊狀低密度影，膨脹性改變，見分隔

2 討論

2.1 Mather提出甲旁亢按血鈣分型,分為高血鈣型、正常血鈣型和低血鈣型。血鈣增高是甲旁亢典型改變，正常血鈣型并發(fā)全身纖維囊性骨炎的甲旁亢較少見[2]。任進(jìn)軍曾報道過一例血鈣正常型甲旁亢引起全身纖維囊性骨炎的患者[3]，吳先球曾報道原發(fā)性甲狀旁腺亢進(jìn)并發(fā)股骨頸骨折患者一例[4]。徐靜芳曾報道原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)行甲狀旁腺切除術(shù)后并發(fā)股骨上段病理性骨折一例[1]。此兩例患者入院生化檢查均提示患者血鈣增高。

圖4 髖關(guān)節(jié)CT.雙側(cè)髂骨骨小梁稀疏，骨質(zhì)密度減低

2.2 OFC是甲旁亢晚期的內(nèi)分泌障礙性骨病，伴隨著體積增大，在局部骨質(zhì)中形成腫塊，內(nèi)充棕褐色的含鐵血黃素沉積性積液，稱為棕色瘤，是機(jī)體組織對過量甲狀旁腺素做出的反應(yīng)性改變，并非原發(fā)性腫瘤或轉(zhuǎn)移瘤。全身多發(fā)骨囊腫、骨膜下骨吸收是OFC的典型影像學(xué)表現(xiàn)，主要見于食指、中指進(jìn)節(jié)指骨橈側(cè)、指骨末端，顱骨常表現(xiàn)為顆粒狀花椒鹽樣顱骨[5]。典型臨床表現(xiàn)為逐漸增大的腫塊，伴有疼痛[6].Samantha指出若原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)骨病合并維生素D缺乏，癥狀會更加嚴(yán)重[7]。

2.3 全身性O(shè)FC作為甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥的繼發(fā)性骨改變，臨床上不多見，且臨床表現(xiàn)復(fù)雜多樣，僅僅依靠單純影像學(xué)檢查，臨床誤診、漏診率極高。本例患者發(fā)生病理性骨折前無全身不適癥狀，于外院就診時影像學(xué)檢查提示為多發(fā)骨纖維異常增殖癥，筆者也僅僅依靠影像學(xué)檢查初步診斷該患者全身骨病為多發(fā)骨纖維異常增殖癥。入院后生化檢查示血鈣水平過高引起了筆者的注意，而骨纖維異常增殖癥血鈣水平往往處于正常水平，遂考慮患者可能患有甲狀旁腺功能亢進(jìn)性骨病，而非全身骨纖維異常增殖癥，遂完善甲狀旁腺素及甲狀腺雙時相照影及頸部超聲，回報結(jié)果示甲狀旁腺占位、甲狀旁腺功能亢進(jìn)，后骨科及甲狀腺外科術(shù)后病理也證實(shí)了這一點(diǎn)。筆者認(rèn)為，早期診斷此類多發(fā)性骨病時，不能單純的依靠影像學(xué)檢查，還應(yīng)詳細(xì)詢問患者病史并進(jìn)行全面的體格檢查，結(jié)合生化檢查，全面分析做出正確診斷。

[1]徐靜芳，盧一生，潘 冰，等.甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥術(shù)后并發(fā)右股骨病理性骨折一例[J].中國骨與關(guān)節(jié)損傷雜志，2011,26(7)：672.

[2]徐 晨.正常血鈣與高血鈣在原發(fā)性甲狀旁腺機(jī)能亢進(jìn)癥病程中的作用[J].國外醫(yī)學(xué)·內(nèi)分泌學(xué)分冊，1983，4(3)：211.

[3]任進(jìn)軍，陳艷芳，訾學(xué)榮，等.正常血鈣型甲旁亢引發(fā)全身纖維囊性骨炎一例[J].中國臨床醫(yī)學(xué)影像雜志，2009,20(5)：403.

[4]吳先球，楊 明.原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥伴股骨頸骨折一例報告[J].中國骨與關(guān)節(jié)外，2009，2(2)：168.

[5]朱漢民，程 群.甲狀旁腺激素異常性骨病[J].診斷學(xué)理論與實(shí)踐，2006,5(6)：551.

[6]KarDK，Gupta SK，Agarwal A，et al．Brown tumor of the palate and mandible in association withprimary hyperparathyroidism[J]．J Oral Maxillofac Surg，2001，59(11)：1352.

[7]Samantha Sathyakumar,Kripa Elizabeth Cherian,Sahana Shetty,et al.Impact of curative surgery on bone in a patient with osteitis fibrosa cystica of primary hyperparathyroidism[J].BMJ case report，2016.

1007-4287(2017)05-0910-03

陳昊，在讀碩士，研究方向:關(guān)節(jié)外科、運(yùn)動醫(yī)學(xué);于慶巍，吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院骨科，主任醫(yī)師，研究方向：關(guān)節(jié)外科、運(yùn)動醫(yī)學(xué)。

2016-12-14)