馮鐵誠，李成，李新營，李勁東，張哲嘉，彭瑤，王文龍

（中南大學(xué)湘雅醫(yī)院 普通外科甲狀腺專科，湖南 長沙 410008）

乳糜胸是甲狀腺癌頸淋巴結(jié)清掃術(shù)后的少見并發(fā)癥，而雙側(cè)乳糜胸則更為罕見。雙側(cè)乳糜胸壓迫肺部和縱膈可導(dǎo)致呼吸循環(huán)、代謝和免疫功能紊亂而危及生命。Stuart[1]在1907年首次報告頸淋巴清掃術(shù)后雙側(cè)乳糜胸，到目前為止國內(nèi)外仍只有個案報道?，F(xiàn)報告我院2000年1月至2016年10月共925例甲狀腺癌頸部淋巴結(jié)清掃患者中2例雙側(cè)乳糜胸，并對相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)。

1 臨床資料

圖1 患者1治療前后胸片 A：術(shù)后第4天胸片可見雙肺大片密度增高影，考慮為胸腔積液；B：術(shù)后14 d復(fù)查未見明顯胸腔積液Figure 1 Chest X-ray images of case 1 before and after treatment A: Massive high density shadows involving bilateral lungs in the X-ray image on postoperative day 4; B: No obvious thoracic fluid collections in the review X-ray image on postoperative day 14

患者1 女性，24歲。因發(fā)現(xiàn)甲狀腺結(jié)節(jié)20余天入院。B超提示左側(cè)甲狀腺低回聲結(jié)節(jié)并砂礫樣鈣化。術(shù)中經(jīng)快速冷凍切片證實為甲狀腺乳頭狀癌而行全甲狀腺切除和左側(cè)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)，術(shù)中仔細(xì)檢查未發(fā)現(xiàn)淋巴滲漏，左側(cè)頸部II、III、IV、V區(qū)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移分別為5/5、1/8、6/9、0/2。術(shù)后頸部引流管無乳糜樣淋巴液流出；第3天撥除頸部引流管；第4天出現(xiàn)氣促和呼吸困難。經(jīng)胸部X線檢查為雙側(cè)胸腔積液，在超聲引導(dǎo)下行雙側(cè)胸腔閉式引流出乳白色乳糜液約1 000 mL/每側(cè)。予以禁食、胃腸外營養(yǎng)、奧曲肽（0.1 mg皮下注射，3次/d）等治療后引流液逐漸減少、顏色變淡，減至300 mL時改低脂飲食。術(shù)后14 d未見明顯引流液繼續(xù)流出，復(fù)查胸部X線胸部無積液遂撥除胸部引流管出院。治療前后胸部X線見圖1.

患者2 女性，28歲。因發(fā)現(xiàn)甲狀腺結(jié)節(jié)7個月入院。B超報告雙側(cè)甲狀腺結(jié)節(jié)，左側(cè)結(jié)節(jié)在甲狀腺影像報告和數(shù)據(jù)系統(tǒng)（TI-RADS）分級中評為5類，雙側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大考慮轉(zhuǎn)移。經(jīng)細(xì)針穿刺細(xì)胞學(xué)病理學(xué)檢查診斷為甲狀腺乳頭狀癌并雙側(cè)頸部淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。遂行全甲狀腺切除和雙側(cè)頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)，術(shù)中靜脈角處仔細(xì)結(jié)扎并探查未發(fā)現(xiàn)淋巴液滲漏，術(shù)后左側(cè)頸部II、III、IV、V區(qū)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移為5/12、3/6、4/9、0/2。術(shù)后第2天發(fā)現(xiàn)頸部引流管少許乳白色液體流出約10 mL，未予特殊處理而引流液減少至停止。術(shù)后第4天患者出現(xiàn)氣促、呼吸困難，經(jīng)胸部X線檢查為雙側(cè)胸腔積液，在超聲引導(dǎo)下穿刺雙側(cè)共引流出2 200 mL乳糜液。經(jīng)禁食、奧曲肽等積極治療后，左側(cè)胸腔第2天引流減少，右側(cè)胸腔第4天逐漸減少。術(shù)后8 d復(fù)查胸部X線無明顯積液，術(shù)后第10天撥除引流管出院。治療前后胸部X線見圖2。

圖2 患者2治療前后胸片 A：術(shù)后第4天胸片可見雙下肺大片致密影考慮雙側(cè)胸腔積液；B：術(shù)后10 d復(fù)查胸片胸腔積液明顯減少Figure 2 Chest X-ray images of case 1 before and after treatment A: Massive compact shades presenting in the inferior lungs on postoperative day 4 with consideration of bilateral hydrothorax; B: Significant reduction of fluid collections in the review X-ray image on postoperative day 10

2 文獻(xiàn)復(fù)習(xí)與討論

頸部淋巴結(jié)清掃的范圍涉及包含胸導(dǎo)管等重要結(jié)構(gòu)的肩胛舌骨肌鎖骨三角，而胸導(dǎo)管的損傷是乳糜胸發(fā)生的主要原因。乳糜胸是頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)后的少見并發(fā)癥，發(fā)生率約為1%～2.5%[2]。雙側(cè)乳糜胸的發(fā)生更為少見，經(jīng)搜索Pubmed數(shù)據(jù)庫到目前為止收錄相關(guān)文獻(xiàn)報道僅29例（表1）。頸淋巴結(jié)清掃術(shù)后可出現(xiàn)雙側(cè)或單側(cè)乳糜胸，發(fā)生率分別0.1%和0.2%[3]。我科925例頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)后患者中僅出現(xiàn)2例發(fā)生率為0.22%，略高于文獻(xiàn)報道。基于術(shù)后胸腔積液檢查僅限于癥狀的患者，事實上乳糜胸的發(fā)生率可能被低估。乳糜胸可同時伴有或不伴有頸部淋巴漏，在查閱的27例患者其中10例同時伴有頸部切口乳糜胸[4]。本組患者中其中1例合并頸部乳糜漏，但量很少且于術(shù)后3 d拔出頸部引流管而自愈。乳糜胸常在術(shù)后3～4 d因氣促、呼吸困難而被發(fā)現(xiàn)，如不及時處理常導(dǎo)致嚴(yán)重后果。Stuart[1]最先報道的3例頸淋巴清掃術(shù)后乳糜胸的患者均死于繼發(fā)感染等并發(fā)癥。胸部X線和B超檢查可以提示診斷，胸腔穿刺引流出乳糜液可以明確診斷。本文報道2例均在術(shù)后4 d出現(xiàn)氣促、呼吸困難而行胸片和B超檢查，經(jīng)穿刺引流出乳白色乳糜液證實。

表1 Pubmed文獻(xiàn)報道的頸淋巴結(jié)清掃術(shù)后雙側(cè)乳糜胸病例資料Table 1 Information of reported cases of bilateral chylothorax after neck dissection in Pubmed database

頸部淋巴結(jié)清掃術(shù)后乳發(fā)生糜胸的機(jī)制尚不清楚，目前存在兩種推斷。其中一種推測認(rèn)為頸部存在活動性淋巴漏，乳糜液直接從頸根部直接流入縱膈并壓力的作用下經(jīng)胸膜滲入胸腔內(nèi)。這種觀念在因同時存在頸部乳糜胸的患者中而看似合理。另外一種觀念認(rèn)為是術(shù)中胸導(dǎo)管被結(jié)扎，由于胸導(dǎo)管的壓力急劇上升和在胸腔內(nèi)負(fù)壓作用下乳糜液滲入胸腔內(nèi)從而形成乳糜胸。本組報道的2例中1例頸部僅出現(xiàn)少許乳糜漏且未影響引流管的撥除和傷口的愈合。此外從總結(jié)文獻(xiàn)報道的29例患者資料來看，近10余年來報道的病例均未同時出現(xiàn)頸部活動性淋巴漏。有報道[3,25]甲狀腺癌行頸淋巴清掃術(shù)后發(fā)生雙側(cè)乳糜胸患者在術(shù)中及關(guān)閉切口前均進(jìn)行破壞性擠壓試驗及胸腔加壓，均未發(fā)現(xiàn)頸部乳糜漏。因此，筆者推測后一種機(jī)制可能是雙側(cè)乳糜胸形成的主要原因。

乳糜胸的治療主要以保守治療為主，包括及時充分引流、低脂飲食或禁食、胃腸外營養(yǎng)、預(yù)防感染和水電解質(zhì)紊亂。胸腔閉式引流有利于迅速解除壓迫、緩解呼吸困難等癥狀，同時有利于觀察引流液性狀和流量以便于采取進(jìn)一步的治療措施。禁食或低脂飲食、胃腸外營養(yǎng)能降低胃腸道的負(fù)擔(dān)，減少乳糜的形成。奧曲肽是一種人工合成的多肽可作用于淋巴管上的特殊受體減少胃腸道蠕動和淋巴液的生成，從而達(dá)到治療乳糜胸的目的[23]。本組2例患者采用上述包括奧曲肽的保守治療后，胸腔乳糜液的顏色逐漸變淡且引流量逐漸減少。如果經(jīng)過積極的保守治療1～2周后引流量沒有明顯減少且持續(xù)在1 L/d以上，應(yīng)采取手術(shù)治療如開胸或胸腔鏡下胸導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)。Polistena等[2]認(rèn)為胸導(dǎo)管結(jié)扎可能是保守治療無效后治療乳糜胸的唯一方法。相對于開胸手術(shù)，胸腔鏡具有創(chuàng)傷小、恢復(fù)快等特點的安全有效方法[26]。經(jīng)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)除最早由Stuart等[1]報道的3例因感染等原因死亡外，其他病例均未出現(xiàn)嚴(yán)重后果，這可能是早期對乳糜漏包括乳糜胸的認(rèn)識不足和缺乏術(shù)后有效處理措施等造成。本組2例患者經(jīng)積極的保守治療，術(shù)后10～14 d經(jīng)順利出院而未發(fā)生嚴(yán)重后果。

總之，甲狀腺癌頸淋巴清掃術(shù)后乳糜胸是一種罕見的并發(fā)癥。避免術(shù)中胸導(dǎo)管的損傷和早期發(fā)現(xiàn)是關(guān)鍵，一旦診斷經(jīng)積極保守治療和胸導(dǎo)管結(jié)扎等治療后一般不會發(fā)生嚴(yán)重后果。

[1] Stuart WJ. Operative injury of the thoracic duct in the neck[J].Edinb Med J, 1907, 22:301–306.

[2] Polistena A, Vannucci J, Monacelli M, et al. Thoracic duct lesions in thyroid surgery: An update on diagnosis, treatment and prevention based on a cohort study[J]. Int J Surg, 2016, 28(Suppl 1): S33–37.doi: 10.1016/j.ijsu.2015.05.058.

[3] Tsukahara K, Kawabata K, Mitani H, et al. Three cases of bilateral chylothorax developing after neck dissection[J]. Auris Nasus Larynx, 2007, 34(4):573–576.

[4] Busquets JM, Rullan PJ, Trinidad-Pinedo J. Bilateral chylothorax after neck dissection[J]. Otolaryngol Head Neck Surg, 2004,130(4):492–495.

[5] Frazell EL, Harrold CC Jr, Rasmussen L. Bilateral chylothorax; an unusual complication of radical neck dissection with recovery[J].Ann Surg, 1951, 134(1):135–137.

[6] Coates HL, DeSanto LW. Bilateral chylothorax as a complication of radical neck dissection[J]. J Laryngol Otol, 1976, 90(10):967–970.

[7] Saraceno CA, Farrior RT. Bilateral chylothorax. Rare complication of neck dissection[J]. Arch Otolaryngol, 1981, 107(8):497–499.

[8] Har-El G, Segal K, Sidi J. Bilateral chylothorax complicating radical neck dissection: report of a case with no concurrent external chylous leakage[J]. Head Neck Surg, 1985, 7(3):225–230.

[9] Ng RS, Kerbavaz RJ, Hilsinger RL Jr. Bilateral chylothorax from radical neck dissection[J]. Otolaryngol Head Neck Surg, 1985,93(6):814–817.

[10] Pace-Balzan A, Moriarty B. Bilateral chylothorax following left radical neck dissection (case report)[J]. J Laryngol Otol, 1988,102(3):288–290.

[11] Oi K, Haraguchi N, Machida S, et al. Dyspnea resulting from accumulation of pleural effusion after radical neck dissection. A case report[J]. Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1989, 67(3):258–261.

[12] Biurrun O, Sabater F, Traserra J. Bilateral chylothorax after radical neck dissection. Apropos of a case[J]. Rev Laryngol Otol Rhinol(Bord), 1992, 113(2):111–113.

[13] Jabbar AS, al-Abdulkareem A. Bilateral chylothorax following neck dissection[J]. Head Neck, 1995, 17(1):69–72.

[14] Jortay A, Bisschop P. Bilateral chylothorax after left radical neck dissection[J]. Acta Otorhinolaryngol Belg, 2001, 55(4):285–289.

[15] Al-Sebeih K, Sadeghi N, Al-Dhahri S. Bilateral chylothorax following neck dissection: a new method of treatment[J]. Ann Otol Rhinol Laryngol, 2001, 110(4):381–384.

[16] Han C, Guo L, Wang KJ, et al. Bilateral chylothorax following neck dissection for thyroid cancer[J]. Int J Oral Maxillofac Surg, 2009,38(10):1119–1122. doi: 10.1016/j.ijom.2009.04.018.

[17] Soodin D, Singh P, Irani D, et al. Bilateral chylothorax following left sided modified radical neck dissection[J]. Ceylon Med J, 2010,55(4):126–127.

[18] Prabhu V, Passant C. Left-sided neck dissection and chylothorax:a rare complication and its management[J]. J Laryngol Otol, 2012,126(6):648–650. doi: 10.1017/S002221511200062X.

[19] Tian W, Li ZY, Wang P, et al. Chylothorax after neck dissection for thyroid carcinomas: report of three cases[J]. Surg Today, 2012,42(1):89–92. doi: 10.1007/s00595–011–0015–6.

[20] Zhang H, Dziegielewski PT, Romanovsky A, et al. Bilateral chylothorax following neck dissection: case report and systematic review of the literature[J]. J Otolaryngol Head Neck Surg, 2012,41(4):E26–30.

[21] Runge T, Borbély Y, Candinas D, et al. Bilateral chylothorax following neck dissection: a case report[J]. BMC Res Notes, 2014,7:311. doi: 10.1186/1756–0500–7–311.

[22] Matani S, Pierce JR Jr. Spilt Milk: An Unusual Cause of Bilateral Chylothorax[J]. J Investig Med High Impact Case Rep, 2015,3(2):2324709615583877. doi: 10.1177/2324709615583877.

[23] Hayashibara N, Ogawa T, Tsuji E, et al. Efficacy of octreotide against chylothorax following lateral neck dissection for thyroid cancer: A case report[J]. Int J Surg Case Rep, 2016, 21:107–110.doi: 10.1016/j.ijscr.2016.02.025.

[24] Singh R, Krishnan S, George NA, et al. Bilateral Chylothorax Following Neck Dissection: Case Report & Review of Literature[J].Indian J Surg Oncol, 2016, 7(1):115–118. doi: 10.1007/s13193–015–0445–5.

[25] 吳賢江, 李健君, 戴磊, 等. 甲狀腺癌患者行頸淋巴清掃術(shù)后并發(fā)乳糜胸11例臨床分析[J]. 中華危重癥醫(yī)學(xué)雜志:電子版, 2015,8(4):256–257. doi:10.3877/cma.j.issn.1674–6880.2015.04.011.Wu XJ, Li JJ, Dai L, et al. Chylothorax in thyroid cancer patients after neck dissection: a clinical analysis of 11 cases[J]. Chinese Journal of Critical Care Medicine: Electronic Edition, 2015,8(4):256–257. doi:10.3877/cma.j.issn.1674–6880.2015.04.011.

[26] Ikeda Y. Thoracoscopic management of cervical thoracic duct injuries after thyroidectomy with lymphadenectomy[J]. Asian J Endosc Surg, 2014, 7(1):82–84. doi: 10.1111/ases.12075.