陳書軍??陳宇軒??趙林煒??崔超中國人民解放軍第252醫(yī)院口腔科，保定?071000

?

·病例報告·

嚴重頸部壞死性筋膜炎并發(fā)頸內靜脈血栓1例

陳書軍??陳宇軒??趙林煒??崔超
中國人民解放軍第252醫(yī)院口腔科，保定?071000

[摘要]頸部壞死性筋膜炎是一種少見的嚴重軟組織感染，病情進展迅速，病死率高，并發(fā)頸內靜脈血栓非常罕見。本文報道1例嚴重頸部壞死性筋膜炎并發(fā)頸內靜脈血栓的患者，并對相關文獻進行分析。

[關鍵詞]壞死性筋膜炎； 頸部； 頸內靜脈血栓

壞死性筋膜炎（necrotizing?fasciitis，NF）是一種以皮下組織和深淺筋膜壞死為特征的嚴重軟組織感染[1]。這種由需氧菌和厭氧菌引起的混合感染在頭頸部少見。由于頸部筋膜系統(tǒng)復雜，各間隙互相交通，當感染初期未能有效控制時，可迅速沿頭頸部筋膜擴散，產生包括上呼吸道梗阻、縱隔炎和敗血癥等各種危及生命的并發(fā)癥，患者病死率高。頸內靜脈血栓是頸部壞死性筋膜炎（cervical?necrotizing?fasciitis，CNF）非常罕見的一種并發(fā)癥，血栓持續(xù)向血液中釋放致病菌和毒素，可引起嚴重出血。本文報道1例嚴重頸部壞死性筋膜炎并發(fā)頸內靜脈血栓的患者，并結合相關文獻分析了頸部壞死性筋膜炎的診斷和治療。

1 ?病例報告

患者男，44歲。2011年11月28日因左下后牙疼痛10?d、面頸部腫痛進行性加重6?d入院?；颊呷朐呵?0?d出現(xiàn)左下后牙疼痛，未予治療。6?d前出現(xiàn)左面部腫痛，體溫升高，最高達38.5?℃，于當?shù)匦l(wèi)生所就診，給予輸液治療4?d（具體不詳），腫痛進行性加重，出現(xiàn)寒戰(zhàn)。1?d前，腫痛進一步向左面頸部彌漫，皮色發(fā)紅，觸痛明顯，呼吸時稍費力，張口受限，吞咽困難，伴嗆咳，來解放軍第252醫(yī)院就診。否認糖尿病、高血壓、吸煙、酗酒史。

入院查體：體溫38.2?℃，脈搏84次·分-1，呼吸20次·分-1，血壓18.0/10.0?kPa，神志清楚，急性病容，頸前部及胸骨柄平面以上皮膚充血，輕度水腫。左側面頸部彌漫性腫脹，上至顴弓下水平，下至胸骨柄平面，以腮腺咬肌區(qū)、下頜后凹、左側頜下區(qū)最為明顯，表面皮膚充血，質硬，皮溫高，可觸及凹陷性水腫，觸痛明顯。張口度一橫指，口底腫脹，口腔黏膜及咽部不能窺視。血常規(guī)：白細胞14.11×109·L-1，中性粒細胞比率82.04%，淋巴細胞比率7.5%，紅細胞4.00×1012·L-1，血紅蛋白128?g·L-1，血小板計數(shù)52×109·L-1。電解質：鉀2.83?mmol·L-1，鈉133?mmol·L-1，氯94.3?mmol·L-1，鈣2.20?mmol·L-1。CT檢查：左側面頸部軟組織彌漫性腫脹，左側腮腺間隙、咬肌間隙、翼下頜間隙、頜下間隙、頦下間隙、咽旁間隙、咽后間隙、內臟旁間隙大量軟組織積氣，下方越過舌骨平面（圖1）。擬診為：頭頸部壞死性筋膜炎。急診行頸部多間隙感染切開引流術，纖維支氣管鏡經(jīng)鼻插管全身麻醉，術中于左頸部舌骨平面和鎖骨上方平面作平行切口，探查見頜下腺充血、腫脹，炎性浸潤明顯，下頜骨升支后緣腮腺間隙、翼下頜間隙、咬肌間隙、咽旁間隙、頦下間隙、頜下間隙、內臟旁間隙內引出大量膿性分泌物，外觀稀薄、淡咖啡色樣、惡臭，頸部筋膜呈灰白色，脂肪組織溶解，充分開放各間隙，剪除壞死筋膜組織，取分泌物送細菌培養(yǎng)和藥敏檢查。拔除口內患牙。大量碘伏過氧化氫液體、生理鹽水沖洗膿腔，放置引流管。患者帶氣管插管入住ICU，給予鎮(zhèn)靜鎮(zhèn)痛、三代頭孢抗生素+奧硝唑抗感染、營養(yǎng)支持、改善微循環(huán)、維持水電解質平衡等治療，頸部沖洗換藥每天2次。術后患者每次換藥均有大量膿性滲出，細菌培養(yǎng)未檢出，雖經(jīng)積極治療，患者仍出現(xiàn)譫妄等中毒癥狀，血清降鈣素原水平持續(xù)維持10?ng·mL-1以上，復查CT感染向氣管前間隙及對側頸鞘擴散，于術后第4天，全身麻醉下行二次切開清創(chuàng)術，擴大切口范圍，沿胸鎖乳突肌前緣作縱形切口，清除原感染間隙及氣管前間隙壞死組織。術后給予呼吸機輔助呼吸并維持原有治療方案，患者白細胞水平逐漸恢復至正常范圍，體溫反復于36.1~ 38.2?℃，偶伴有寒戰(zhàn)，血清降鈣素原水平仍未降至正常水平，細菌培養(yǎng)結果為金黃色葡萄球菌。第2次手術后7?d，患者左頸部突然出現(xiàn)少量滲血，繼而出現(xiàn)噴涌式出血，急診全身麻醉下手術探查，見左側頸內靜脈下段破裂，其內有長約1.5?cm血栓，于其上下端將頸內靜脈剪斷結扎，周圍組織行清創(chuàng)處理（圖2）。術后繼續(xù)維持原有治療，細菌培養(yǎng)結果為鮑曼不動桿菌，改用頭孢哌酮鈉舒巴坦鈉靜脈滴注，患者病情逐漸穩(wěn)定，頸部分泌物減少，新鮮肉芽組織逐漸生長。第3次手術后9?d，行頸部切口拉攏縫合術，第37天治愈出院?；颊吖沧≡?7?d，先后4次手術。術后隨訪1年，患者頸部仍有輕度活動障礙，未見復發(fā)。

圖 1??患者入院時CT?Fig?1??Computed?tomography?view?of?patient?on?admission

圖 2??頸內靜脈血栓形成并有靜脈破裂Fig?2??Vessel?rupture?caused?by?internal?jugular?vein?thrombosis

2??討論

NF在美國國內戰(zhàn)爭期間就已被發(fā)現(xiàn)。1871年，Jones描述了一種快速進展的致死性軟組織感染，并將其定義為“醫(yī)院壞疽”[2]。此后的稱謂包括非梭菌屬氣性壞疽、溶血性鏈球菌性壞疽、壞死性丹毒、壞死性蜂窩織炎、Fournier’s壞疽和壞死性軟組織感染等[3-4]。1952年，Wilson[5]首先使用“壞死性筋膜炎”一詞，指出筋膜壞死是該類疾病的共同特征，該命名逐漸被廣泛接受。

NF最常見的發(fā)病部位是胸、四肢、會陰、腹部和腹股溝[6]。CNF多是由需氧菌、厭氧菌或兼性厭氧菌協(xié)同作用的混合性感染，非常少見。由于頸部筋膜系統(tǒng)較為復雜，各間隙互相交通，并包繞很多重要的解剖結構，導致死亡率很高。當感染初期未能有效控制時，可迅速沿頭頸部筋膜板上行或下行，產生包括上呼吸道梗阻、縱隔炎和敗血癥等各種危及生命的并發(fā)癥。以往很多文獻常把CNF歸于顱面部NF，但隨著對CNF的認識不斷加深，其逐漸被單獨列為一個病種。NF的病因很多，包括牙源性感染、外傷、昆蟲叮咬、燒傷、扁桃體周圍膿腫、外科術后、靜脈導管置入等，其中以牙源性感染多見[7-8]。這可能與未能及時治療牙齒疾病、忽視牙齒健康有關。本文所報道的病例即是牙源性引起的感染，抗生素未能有效控制，感染迅速擴散，并最終累及左側腮腺間隙、咬肌間隙、翼下頜間隙、頰間隙、咽旁間隙、咽后間隙、內臟旁間隙、氣管前間隙、雙側頜下間隙和頦下間隙。

CNF的早期非特征性臨床表現(xiàn)包括皮膚變化、組織腫脹、發(fā)熱、頸部疼痛，很難與蜂窩織炎、丹毒、傷口感染、頸深部感染等感染性疾病相鑒別[9]。依據(jù)臨床表現(xiàn)、CT影像和術中所見診斷CNF并不困難。CT被認為是頸部感染最有價值的檢查手段，其價值在于能初步判斷軟組織感染的類型、明確感染的范圍，為手術方案提供參考。在CNF中，氣體形成被認為是一種特征性的表現(xiàn)。其他影像學表現(xiàn)主要有皮膚和皮下軟組織增厚，筋膜、肌肉腫脹增厚和膿液形成等。在本文病例中這些影像表現(xiàn)均有體現(xiàn)。對于非早期病例，術中切開引流探查即可明確診斷，筋膜呈灰白色，易于與包繞組織分離，分泌物呈惡臭、咖啡樣或灰色稀薄帶氣泡液體。

CNF的死亡率0~50%不等[10]。較高的生存率依賴于對該病病理生理過程和細菌學的認識，另外早期積極的手術清創(chuàng)引流、內科治療、高壓氧的應用也被認為有助于CNF的治療。高死亡率被認為與存在系統(tǒng)疾病、外科治療延誤、24?h內并發(fā)敗血癥、年齡老化和疾病向縱膈和胸腔擴散有關[11]。

廣泛的外科手術切開引流和清創(chuàng)是治療CNF的重要手段，手術要充分開放頸部間隙，盡量徹底清除壞死筋膜組織；但頸部筋膜系統(tǒng)復雜，包含有頸動脈、氣管、食管、神經(jīng)等重要結構，過分清除壞死組織可能會損傷這些結構，帶來致命性后果，因此，徹底的手術清創(chuàng)在頸部幾乎不可能實現(xiàn)。另外，CNF進展迅速，早期有時不能被臨床發(fā)現(xiàn)，所以需要根據(jù)病情的進展情況決定是否需要2次或多次手術。本文病例中，患者經(jīng)歷了4次手術，第1次手術切開后，因感染擴散，未能有效控制，術后4?d行二次切開清創(chuàng)術，之后出現(xiàn)頸內靜脈血栓，第3次手術清除，第4次手術拉攏縫合傷口，最終成功治愈。

CNF的并發(fā)癥包括氣道梗阻、頸內靜脈血栓、頸部假性動脈瘤、大血管破裂、吸入性肺炎、縱隔炎、肺膿腫等[11-12]。這些并發(fā)癥引起的嚴重膿毒血癥導致多器官功能衰竭被認為是CNF的主要致死原因，而頸內靜脈血栓是一種少見而又危險的并發(fā)癥，一方面血栓中的細菌會不斷侵入血液，引起嚴重膿毒血癥，另一方面感染性血栓也可引起血管破裂，引起嚴重出血。本文患者在第2次充分引流術后，雖局部膿液減少，但仍出現(xiàn)反復發(fā)熱，全身情況未見好轉，直到頸內靜脈破裂出血探查方才發(fā)現(xiàn)血栓，經(jīng)手術切除血栓，全身情況得以迅速恢復。

CNF是一種少見、進展迅速、死亡率高的嚴重軟組織感染，對疾病的認識、早期診斷、早期治療可以降低該病死亡率，嚴重感染病例要采用外科引流清創(chuàng)和內科抗感染、全身支持的聯(lián)合治療，同時關注因感染擴散引起的呼吸道梗阻、下行性縱膈炎、頸內靜脈血栓等嚴重并發(fā)癥，以提高該病的治愈率。

[參考文獻]

[1]?Anaya?DA,?Dellinger?EP.?Necrotizing?soft-tissue?infection: diagnosis?and?management[J].?Clin?Infect?Dis,?2007,?44(5): 705-710.

[2]?Jones?J.?Surgical?memoirs?of?the?war?of?rebellion.?Investigation?upon?the?nature,?causes?and?treatment?of?hospital?gangrene?as?it?prevailed?in?the?Confederate?Armies?1861-1865 [M].?New?York:?US?Sanitary?Commission,?1871:146-170.

[3]?McMahon?J,?Lowe?T,?Koppel?DA.?Necrotizing?soft?tissue?infections?of?the?head?and?neck:?case?reports?and?literature?review[J].?Oral?Surg?Oral?Med?Oral?Pathol?Oral?Radiol?Endod,?2003,?95(1):30-37.

[4]?Melaney?FL.?Hemolytic?streptococcus?gangrene[J].?Arch?Surg,?1924,?9:317-364.

[5]?Wilson?B.?Necrotizing?fasciitis[J].?Am?Surg,?1952,?18(4): 416-431.

[6]?Bono?G,?Argo?A,?Zerbo?S,?et?al.?Cervical?necrotizing?fasciitis?and?descending?necrotizing?mediastinitis?in?a?patient?affected?by?neglected?peritonsillar?abscess:a?case?of?medical?negligence[J].?J?Forensic?Leg?Med,?2008,?15(6):391-394.

[7]?Bilodeau?E,?Parashar?VP,?Yeung?A,?et?al.?Acute?cervicofacial?necrotizing?fasciitis:?three?clinical?cases?and?a?review?of?the?current?literature[J].?Gen?Dent,?2012,?60(1):70-74.

[8]?Umeda?M,?Minamikawa?T,?Komatsubara?H,?et?al.?Necrotizing?fasciitis?caused?by?dental?infection:?a?retrospective?analysis?of?9?cases?and?a?review?of?the?literature[J].?Oral?Surg?Oral?Med?Oral?Pathol?Oral?Radiol?Endod,?2003,?95 (3):283-290.

[9]?Oguz?H,?Yilmaz?MS.?Diagnosis?and?management?of?necrotizing?fasciitis?of?the?head?and?neck[J].?Curr?Infect?Dis?Rep,?2012,?14(2):161-165.

[10]?Nakamori?Y,?Fujimi?S,?Ogura?H,?et?al.?Conventional?open?surgery?versus?percutaneous?catheter?drainage?in?the?treatment?of?cervical?necrotizing?fasciitis?and?descending?necrotizing?mediastinitis[J].?AJR?Am?J?Roentgenol,?2004,?182 (6):1443-1449.

[11]?Sarna?T,?Sengupta?T,?Miloro?M,?et?al.?Cervical?necrotizing?fasciitis?with?descending?mediastinitis:?literature?review?and?case?report[J].?J?Oral?Maxillofac?Surg,?2012,?70(6):1342-1350.

[12]?石嘉儷,?周佳青,?王家東,?等.?頸部壞死性筋膜炎伴下行性縱隔炎一例[J].?中華耳鼻咽喉頭頸外科雜志,?2012,?47 (12):1037-1038.?Shi?JL,?Zhou?JQ,?Wang?JD,?et?al.?Cervical?necrotizing?fasciitis?with?descending?necrotizing?mediastinitis:?a?case?report [J].?Chin?J?Otorhinolaryngol?Head?Neck?Surg,?2012,?47(12): 1037-1038.

（本文編輯 ?李彩）

[中圖分類號]R?782.3

[文獻標志碼]B???[doi] ??10.7518/hxkq.2016.02.022

[收稿日期]2015-08-20；?[修回日期] ?2015-12-18

[作者簡介]陳書軍，副主任醫(yī)師，博士，E-mail：shujunchen001@ 163.com

[通信作者]陳書軍，副主任醫(yī)師，博士，E-mail：shujunchen001@ 163.com

Internal jugular vein thrombosis with serious cervical necrotizing fasciitis: a case report

Chen Shujun, Chen Yuxuan,Zhao Linwei, Cui Chao. (Dept. of Stomatology, The 252nd Hospital of PLA, Baoding 071000, China) Correspondence: Chen Shujun, E-mail: shujunchen001@163.com.

[Abstract]Cervical?necrotizing?fasciitis?(CNF)?is?an?aggressive?infection?associated?with?high?mortality.?Various?complications?have?been?described?in?previous?literature.?However,?internal?jugular?vein?thrombosis?is?rare?in?such?lesions.?We?presented?a?case?of?internal?jugular?vein?thrombosis?caused?by?CNF?and?analyzed?related?literature.

[Key words]necrotizing?fasciitis;??neck;??internal?jugular?vein?thrombosis