蒙 強，易 蔚，金振曉，劉 洋，段維勛，梁洪亮，李 婷，孫國成，朱海龍，俞世強，易定華

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主動脈弓滑動成形術治療嬰幼兒主動脈縮窄并主動脈弓發(fā)育不良

蒙 強，易 蔚，金振曉，劉 洋，段維勛，梁洪亮，李 婷，孫國成，朱海龍，俞世強，易定華

［摘要］：目的 總結運用主動脈弓滑動成形技術治療主動脈縮窄合并弓發(fā)育不良的臨床經(jīng)驗。方法 回顧性分析2013 年1月至2015年5月間采用主動脈弓滑動成形術治療主動脈縮窄合并主動脈弓發(fā)育不良患兒8例的臨床資料?；純耗挲g2～21（7±5.4）個月，體重4～10（6.6±1.7）kg，男性6例，女性2例。均經(jīng)過胸骨正中切口在深低溫體外循環(huán)下一期完成手術，根據(jù)患兒主動脈病理解剖的不同，主動脈弓滑動成形方法略有不同，以達到最好的解剖矯治效果。結果 8例患兒均成功完成手術。全組無死亡，未出現(xiàn)腎功能障礙及神經(jīng)系統(tǒng)功能并發(fā)癥。術后定期隨訪6～20（16±5.6）個月，末次隨訪患者下肢收縮壓均高于上肢收縮壓0～15（8.9±3.2）mm Hg，未發(fā)現(xiàn)再狹窄發(fā)生。結論 主動脈弓滑動成形術治療主動脈縮窄合并弓發(fā)育不良具有良好的近遠期效果。

［關鍵詞］：主動脈縮窄；主動脈弓發(fā)育不良；主動脈成形術

作者單位：710032陜西西安，第四軍醫(yī)大學西京醫(yī)院心血管外科

先天性主動脈縮窄（coarctation of the aorta，COA）是指主動脈發(fā)育不良導致的局限性或者廣泛性狹窄，常見于主動脈峽部。臨床上將COA分為導管后型和導管前型，其中導管前型狹窄發(fā)生于動脈導管發(fā)出之前，范圍較廣且常合并主動脈弓畸形和其它心臟畸形，自然預后較差，需及時手術治療?，F(xiàn)今臨床上有多種手術方式用于治療該疾病，其中縮窄段切除及延長切口的端端或端側吻合術應用最多，但是這些方法仍然存在術后弓部殘余狹窄和遠期高血壓等問題［1］。自2013年1月本科開展了主動脈弓滑動成形技術，通過適當裁剪患兒自身主動脈弓和降主動脈組織，利用自體健康血管組織重構弓部結構，成功治療8例合并弓部發(fā)育不良的主動脈縮窄患兒，并取得了較好的預后。

1　資料與方法

從2013年1月到2015年5月，8例合并嚴重主動脈弓部發(fā)育不良的主動脈縮窄患兒，在本院心血管外科接受手術治療?；純耗挲g為2～21（7±5.4）個月，體重4～10（6.6±1.7）kg，其中男性6例，女性2例。全部患兒均為導管前型合并有室間隔缺損，其中5例合并有其他心內(nèi)畸形（表1）?；純菏装l(fā)癥狀為心力衰竭或反復發(fā)生的肺炎，經(jīng)超聲多普勒、多層螺旋CT確診。超聲心動圖測量結果估計上下肢血壓梯度差峰值為（39±10）mm Hg，主動脈Z評分平均值為-3.38。術前右上肢與左下肢收縮壓差峰值平均值為（41±14）mm Hg?；颊咧鲃用}弓發(fā)育不良處平均長度為17 mm，直徑為4.6 mm。

全部患兒均經(jīng)胸骨正中切口一期完成手術，體外循環(huán)主動脈灌注管置于無名動脈起始部。分離切斷動脈導管，充分游離主動脈弓、頭臂動脈及降主動脈，鼻咽溫降至32℃時，阻斷升主動脈并灌注心臟停搏液，修補心內(nèi)畸形并繼續(xù)降溫。肛溫降至26℃時，調(diào)整主動脈灌注管使開口朝向無名動脈，在主動脈縮窄處近端阻閉主動脈弓，30～40 ml/ kg灌注右側無名動脈，維持右上肢和腦部血液供應，即選擇性腦部順行灌注，右側橈動脈血壓維持30～40 mm Hg。根據(jù)狹窄段及主動脈弓形態(tài)決定滑動修復方式。1、3、4、5、8號患者狹窄段位于鎖骨下動脈近端，弓橫部中段狹窄段較長，選取手術方式Ⅰ，于發(fā)育不良的弓部中段狹窄處斜行橫斷，近端主動脈弓沿小彎側縱行剖開，遠端主動脈弓沿大彎側縱行剖開，兩個剖開面靠近，側側吻合重建主動脈弓，完整切除狹窄段動脈導管組織，降主動脈近端與重建后的主動脈弓下壁行擴大的端端吻合（見圖1）。2、6、7號患者狹窄段累及鎖骨下動脈遠端主動脈，左鎖骨下動脈開口至降主動脈縮窄段距離大于2 cm，選取手術方式Ⅱ，先結扎切斷動脈導管，于左鎖骨下動脈開口遠端橫斷主動脈，向近端縱行延長主動脈弓小彎側切口，沿外側縱行剖開狹窄段動脈至正常降主動脈，兩個剖開面互相靠近行側側吻合（見圖2）。全部操作完成后，細心排除主動脈和心腔內(nèi)氣體，松開所有的阻閉鉗，恢復心臟和全身臟器的血液供應，逐漸復溫，待體溫、循環(huán)功能、呼吸功能等參數(shù)滿意后，停止體外循環(huán)。魚精蛋白中和肝素，適當輸注冷沉淀和新鮮濃縮血小板以促進凝血功能恢復，當時關胸有困難者，推遲到次日再返回手術室關胸。

圖1　主動脈弓滑動成形術方法I示意圖

2　結果

體外循環(huán)時間132～186（160±15）min，主動脈阻閉時間58～100（80±31）min，選擇性順行腦灌注時間15～32（23±10）min。所有病例都成功完成手術，全組無死亡。住院時間為7～13（10±4）d，1例患兒因肺炎延長住院時間，經(jīng)使用抗生素處理后有效控制并治愈。圍術期全組患兒未出現(xiàn)腎功能障礙，也未發(fā)現(xiàn)明確的神經(jīng)系統(tǒng)損傷表現(xiàn)?；颊咴谛g后服用抗高血壓藥2個月。術后定期隨訪6～20（16±5.6）月，末次隨訪患者下肢收縮壓均高于上肢收縮壓0～15（8.9±3.2）mm Hg，超聲心動圖測算出的上下肢收縮期血壓差平均峰值為（3±4）mm Hg，未發(fā)現(xiàn)再狹窄。

表1　主動脈縮窄合并主動脈弓發(fā)育不良患兒的圍術期參數(shù)

3　討論

主動脈縮窄是一種較常見的先天性心臟病，國外統(tǒng)計報道占先天性心臟病的7%～14%，我國則較少見，只占0.5%～4.3%，發(fā)病率約為每1 000活產(chǎn)嬰兒中0.2%～0.6%［1］。嬰幼兒主動脈弓縮窄常合并主動脈弓發(fā)育不良。由于不同作者的結果存在較大分歧，現(xiàn)在對于是否存在主動脈弓發(fā)育不良并無準確定義。形態(tài)學上主動脈弓發(fā)育不良是否會對血流動力學有影響也存有爭議。Moulaert等［2］根據(jù)主動脈弓橫部及峽部與升主動脈的直徑比提出了主動脈弓發(fā)育不良的最初診斷標準：當某段弓部外徑小于升主動脈外徑的60%則認為該段發(fā)育不良。Karl［3］則給出了一種評價主動脈弓發(fā)育的簡單公式，嬰幼兒主動脈弓橫部直徑（mm）小于體重（kg）加1，即存在主動脈弓發(fā)育不良。本組患者主動脈弓發(fā)育不良的診斷標準參照先天性心臟病數(shù)據(jù)庫分類標準［4-5］：近端主動脈弓橫部（無名動脈與左頸總動脈之間）直徑≤升主動脈直徑的60%，遠端主動脈弓橫部（左頸總動脈與左鎖骨下動脈之間）≤升主動脈直徑的50%，主動脈弓峽部（左鎖骨下動脈遠端）≤主動脈直徑的40%，出現(xiàn)這些情況的則視該段為發(fā)育不良。

影像學檢查是術前確診主動脈縮窄和弓發(fā)育不良的必要手段。心臟超聲是初篩手段，但容易受到骨組織和氣體干擾，且依賴操作者經(jīng)驗和技術，存在較多誤診和漏診［6］。以往主動脈縮窄和弓發(fā)育不良確診依賴動脈造影技術，其有創(chuàng)性限制了患者的接受程度，多排螺旋CT可以達到類似的效果，并且具有斷層掃描和超薄層重建的優(yōu)點，精度更高。本研究中所有患兒在入院或術前都通過多排螺旋CT檢查，獲得主動脈縮窄和弓部發(fā)育不良的縮窄程度、形態(tài)、位置關系等信息，合并的心內(nèi)畸形也得到明確顯示，與手術結果相符，利用這種檢查手段結合超聲結果，可以制定個體化的手術方案，有助于每一例手術的成功實施。

術中體外循環(huán)方法采用選擇性持續(xù)腦灌注，對大腦有很好的保護效果。目前，持續(xù)性選擇性腦灌注方法已成為主動脈弓成形術中常規(guī)應用的技術。但對于安全時限、最適流量、溫度及血氣管理等問題仍存在較大爭論。目前應用方案：肛溫26℃，流量30～40 ml/ kg。維持右側橈動脈平均壓30～40 mm Hg，紅細胞比容（Hct）0.25～0.30，靜脈氧飽和度大于0.70。按此方案，全組患兒停循環(huán)并腦灌注時間15～32（23±10）min，未出現(xiàn)神經(jīng)系統(tǒng)等嚴重并發(fā)癥。

主動脈弓縮窄糾治術后，發(fā)育不良的主動脈弓能否進一步發(fā)育也存在爭議。Brouwer［7］等根據(jù)連續(xù)15例小于3個月主動脈弓縮窄患者主動脈弓的Z值，將患者分為合并主動脈弓發(fā)育不良和主動脈弓發(fā)育正常兩組，均行單純縮窄切除端端吻合術，術后半年復測主動脈Z值發(fā)現(xiàn)兩組患者主動脈弓均有明顯發(fā)育，主動脈弓發(fā)育不良組Z值術前平均為-3.38，術后升高至-1.08，提示主動脈弓發(fā)育接近正常。但也有研究表明，發(fā)育不良的主動脈弓相對于正常主動脈弓橫部血管組織彈性蛋白層明顯減少，并且其中的SMCs表型會發(fā)生改變，提示主動脈弓橫部的進一步發(fā)育可能受到影響［8］。

外科手術依舊是治療合并弓部發(fā)育不良主動脈縮窄的主要手段。對于合并心內(nèi)畸形的主動脈縮窄和主動脈弓發(fā)育不良，可采取一期或分期手術治療策略。分期治療需要兩個切口，并且不能很好的解決弓部發(fā)育不良的問題，隨著體外循環(huán)技術和外科技術的進步，現(xiàn)在更多的醫(yī)療中心傾向于一期手術治療，其優(yōu)勢在于：一次性解決多種畸形，修復解剖結構恢復生理功能，確切地解除弓部發(fā)育不良，避免了二次手術的風險。一期手術隨訪12個月死亡率為18%，與分期手術的死亡率相比無明顯差別［1，9］，術后再狹窄的發(fā)生率也無明顯差別，一期手術為9.5%，分期手術為9.6%［1］。

治療主動脈縮窄常用的術式包括：縮窄段切除及擴大的端端吻合或端側吻合術，縮窄段切除及人工血管移植術，人工血管補片加寬成形術，鎖骨下動脈做血管成形術，左鎖骨下動脈和胸主動脈吻合術等。人工血管補片加寬成形術和旁路血管移植使用人造或生物材料，而患者多是處于生長發(fā)育迅速的兒童，其主動脈弓等血管尺寸也在不斷增長，所以術后隨著患兒年齡增長，血管變粗，會出現(xiàn)自體血管與植入材料的不匹配，有時會發(fā)生術后再狹窄、假性動脈瘤形成等［10］，影響遠期效果。左鎖骨下動脈血管成形術雖然能有效降低術后動脈再狹窄的發(fā)生，但是有影響上肢血供的隱患，會導致上肢生長發(fā)育受阻［11］。有觀點認為，殘留主動脈弓橫部發(fā)育不良是主動脈縮窄術后早期死亡、術后再狹窄及遠期高血壓的重要危險因素［12-13］。對于合并弓部發(fā)育不良的患者，為了處理弓橫部的異常結構，近年來更多的醫(yī)生選擇縮窄段切除及擴大的端端吻合或端側吻合術。擴大的端端吻合術利用患者自體動脈組織進行修復，從結構上完全修復降主動脈縮窄的同時處理了主動脈弓發(fā)育不良的遠端異常結構，但是主動脈弓近端的狹窄仍然存在。Liu等［13］通過對合并有弓部發(fā)育不良患者端端吻合和擴大端端吻合弓成形術后隨訪發(fā)現(xiàn)，弓部遠端發(fā)育效果良好，而部分患者弓橫部近端發(fā)育差；他們分析主動脈弓橫部近端與遠端發(fā)育不一致，近端的殘余狹窄是造成遠期高血壓的重要原因。端側吻合術將吻合口提升至升主動脈遠端，可取得較確切的弓部畸形矯治效果，但是這種術式中，吻合的兩端距離相距較遠，吻合后張力很大，而吻合口張力過大又是術后發(fā)生再狹窄的重要原因之一［14］。而且端側吻合術，會改變原先弓部結構的幾何構型，縮短了弓橫部長度，增加了弓部的高寬比，使之成尖拱狀。Ou等［15］通過分析主動脈弓縮窄患者術后隨訪資料發(fā)現(xiàn)，弓部幾何構型與遠期高血壓發(fā)生存在密切關系，尖拱狀主動脈弓構型者的高血壓發(fā)生率（45.5%）遠高于正常構型者的發(fā)生率（4.6%）。另外部分患者術前存在左主支氣管壓迫癥狀，端側吻合術會降低動脈弓位置，使支氣管壓迫不能緩解，遠期造成支氣管狹窄，導致呼吸機輔助時間延長和反復出現(xiàn)呼吸道癥狀。

為解決上面提到的種種問題筆者設計了主動脈弓滑動成形術。手術方式Ⅰ中，先斜行橫斷發(fā)育不良狹窄延長的弓橫部，縱向剖開并修剪兩段血管，然后斜向滑動使兩段血管瓣嵌入對方切口內(nèi)，達到加寬和重構弓部的效果，隨后將縮窄段動脈導管組織切除，降主動脈只需要和鎖骨下動脈遠端切口行擴大的端端吻合即可。相比以往端側吻合術，本方法雖然在弓橫部重建時稍微縮短了弓橫部的長度，但在處理了弓橫部近端異常結構的同時無需將吻合口選在升主動脈遠端，在總體上沒有明顯縮短弓橫部長度并且維持相對正常的弓部幾何構型。在手術方式Ⅱ中，筆者也保留了縮窄段動脈，將其縱行切開并與弓部切口進行較大范圍的側側吻合。這種吻合方式因為保留了較長的縮窄段動脈，吻合處張力不大，弓部的整體幾何構型和位置也保持了正常。以往的觀點認為，手術處理主動脈縮窄的患者，需要將縮窄段及動脈導管完全切除，以防止縮窄段異常組織在術后遠期發(fā)生收縮，造成術后再狹窄［16］。根據(jù)筆者的經(jīng)驗和理解選擇這個手術方式主要解決了傳統(tǒng)端側吻合術吻合口張力過高的問題，另外經(jīng)過手術重構的弓部結構中，縮窄段組織只占重構血管的很少一部分，整個弓部大部分結構都是有生長活力的健康組織，這保證了弓部整體的健康和可生長性，術后即使異常組織發(fā)生收縮，弓部整體結構仍保持正常，并不容易發(fā)生管道縮窄和血流動力學改變。

動脈瘤也是術后常見的并發(fā)癥之一。保留的降主動脈縮窄段組織被切開后重新吻合到弓部，管壁破壞是否會引起術后遠期難以處理的假性動脈瘤發(fā)生？DeSanto等［17］研究發(fā)現(xiàn)，主動脈縮窄經(jīng)手術治療后，動脈瘤發(fā)生主要原因是縮窄段嵴內(nèi)膜被切除，設計手術時筆者注意到這個問題，所以在動脈滑動手術中切開縮窄段時并未對內(nèi)膜進行切除，保留了其完整結構，在一定程度上減少了動脈瘤發(fā)生的風險。本組病例的隨訪記錄至今未見動脈瘤發(fā)生，遠期效果仍然有待進一步隨訪觀察。

運用主動脈弓滑動成形術治療有以下優(yōu)點：利用健康且容易獲取的自體血管組織進行修補，由于其來源和特性完全一致，保留了重建后血管的生長活性、正常管壁彈性以及完整的血管內(nèi)皮，這些因素對預防術后心內(nèi)膜炎、動脈瘤、假性動脈瘤等的發(fā)生都非常重要；并且切口吻合處張力較低，也很好的預防了術后血管再狹窄發(fā)生；大范圍結構上的重建同時處理了主動脈弓橫部遠端和近端的發(fā)育不良和主動脈縮窄，避免了殘余狹窄，同時恢復了正常的弓部幾何輪廓和位置，保證了血流動力學的正常，減少術后持續(xù)性高血壓的發(fā)生；這項手術操作簡單，近期療效確切，隨訪結果滿意，特別適合治療主動脈縮窄合并弓發(fā)育不良且正處于迅速生長期的患兒。當然沒有一項手術適合所有病例，在這項手術過程中需要大范圍分離血管并做較遠距離的滑動，降主動脈位置會發(fā)生變化，所以對年紀太小的患兒不適合，因為這些嬰兒血管太過細小難以滑動，同樣對于年紀稍大的患兒，他們的血管生長發(fā)育較為完整接近成人，形態(tài)和位置都相對固定，吻合時張力很大，易造成手術失敗或者術后再狹窄發(fā)生，所以選擇具體手術方式時還應結合臨床實際。

本研究是對本科單一中心數(shù)據(jù)的回顧性研究，所用手術方式開展時間較晚，治療例數(shù)不多，相比其他一些研究，納入的病例數(shù)量有限，對部分患者的隨訪時間也較短，只能追尋到其術后中期預后效果。以上這些因素導致觀察到的術后并發(fā)癥出現(xiàn)情況等局限在隨訪這個時期內(nèi)，而病例數(shù)量的不足又降低了研究數(shù)據(jù)上的統(tǒng)計意義。另外，筆者沒有設置其他治療主動脈縮窄及主動脈弓發(fā)育不良的術式，例如擴大的端端吻合術組作為對照，選取歷史數(shù)據(jù)進行相同的隊列比較研究，只是回顧報道了這項新技術的一些結果。McKenzie等［18］此前報道他們通過升主動脈滑動重構弓部結構來治療合并弓發(fā)育不良的主動脈縮窄病例，所得到的手術后死亡率和再狹窄的發(fā)生率較低。筆者的手術設計理念與他們的有相似之處，都將動脈進行了一定程度的滑動，但是具體手術方式存在明顯區(qū)別，對這項新術式的研究也會繼續(xù)擴大和深入下去，為將來治療合并弓部發(fā)育不良的主動脈縮窄患者提供更加適合的治療選擇。

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Clinical outcome of aortic arch sliding aortoplasty for surgical repair of coarcta?tion of the aorta and hypoplastic aortic archin infants

Meng Qiang，Yi Wei，Jin Zhen-xiao，Liu Yang，Duan Wei-xun，Liang Hong-liang，Li Ting，Sun Guo-cheng，Zhu Hai-long，Yu Shi-qiang，Yi Ding-hua
Department of Cardiovascular Surgery，Xijing Hospital，F(xiàn)ourth Military Medical University，Xi＇an 710032，China Corresponding author：Zhu Hailong，Email：zhlgzb＠fmmu.edu.cn

［Abstract］：Objective To summarize our clinical experience of aortic arch sliding aortoplasty in surgical repair of coarctation of the aorta and hypoplastic aortic archin infants.Methods Eight patients with coarctation of the aorta and hypoplastic aortic archunder?went surgical repair with aortic arch sliding aortoplasty technique between January 2013 and May 2015 were retrospectively analyzed.The patients＇age was 2～21（7±5.4）months and weight was 4～10（6.6±1.7）kg，6 male and 2 female.All operations were performed through median stemotomy under deep hypothermia cardiopulmonary bypass with selective cerebral perfusion.According to the patholog?ical anatomy of the aortic arch，the technique was tailored to reach optimal anatomical repair in different patient.Results All opera?tions were performed successfully.There was no mortality or major morbidity such as renal dysfunction or nervous system complications.Follow-up was carried out between 6 and 20（16±5.6）months.At the last follow-up，the lower limb systolic blood pressure were 0～15 （8.9±3.2）mmHg higher than upper limb systolic pressure.No patient had residual obstruction.Conclusions Aortic arch sliding aorto?plasty is ansafe and effective surgical method to treat coarctation of the aorta with hypoplastic aortic arch with excellent results.

［Key words］：Coarctation of the aorta；Hypoplastic aortic arch；Aortoplasty

DOI：10.13498/ j.cnki.chin.j.ecc.2016.02.02

基金項目：陜西省國際科技合作與交流計劃項目（2015KW-047）；陜西省社會發(fā)展公關計劃（2015SF104）；國家自然科學基金（81470415，81470411，81270170，81570330，81570231，81570230，81570232）；國家十二五科技支撐計劃課題（2011BAI11B20）；陜西省科技統(tǒng)籌創(chuàng)新工程計劃項目（2013KTCL03-01）

通訊作者：朱海龍，E-mail：zhlgzb＠fmmu.edu.cn

收稿日期：（2016?04?01）

修訂日期：（2016?04?10）