李強，陳海敏，王超，方路

(南昌大學(xué)第二附屬醫(yī)院，南昌330000)doi：10.3969/j.issn.1002-266X.2016.22.041

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·個案報告·

肝內(nèi)膽管囊腺瘤伴肝血吸蟲病1例報告

李強，陳海敏，王超，方路

(南昌大學(xué)第二附屬醫(yī)院，南昌330000)doi：10.3969/j.issn.1002-266X.2016.22.041

患者男，72歲。因體檢發(fā)現(xiàn)肝臟占位3個月于2015年9月20日入院。3個月前于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院體檢診斷為肝囊腫，行肝穿刺引流術(shù)，穿刺液棕褐色；自訴血吸蟲病病史，無乙肝或肝硬化病史。查體：全身皮膚、鞏膜無明顯黃染，右上腹壓痛，無明顯反跳痛、肌緊張，肝區(qū)叩擊痛。實驗室檢查：AFP 10.1 ng/mL，CA19-9 142.51 U/mL；AST 43.3 U/L，ALP 157.6 U/L，GGT 215.8 U/L。MRI平掃+MRCP提示：肝右葉囊性為主占位，囊腺瘤？囊腫？建議增強掃描；肝門部膽管受壓推移，脾大，肝內(nèi)多發(fā)小囊腫。MRI增強掃描示：肝右葉囊性灶內(nèi)部無強化，最大截面積9.4 cm×11.0 cm，考慮囊腫可能大；膽囊窩前上緣肝右葉異常強化，呈血管迂曲走行樣改變，考慮畸形血管；肝右葉小囊腫，脾大。術(shù)前診斷考慮肝囊腫，行腹腔鏡肝囊腫開窗引流術(shù)。術(shù)中探查：腹腔內(nèi)無腹水，肝臟呈紅褐色，明顯逆鐘向轉(zhuǎn)位，右肝有萎縮，左肝肥大；膽囊與周圍組織廣泛粘連，囊腫位于S8段，予空針穿刺肝囊腫部位，抽出咖啡色樣渾濁液體，開窗后引流出大量血凝塊，囊壁可見灰白色質(zhì)硬小結(jié)節(jié)2枚，鉗取行冰凍檢查。檢查結(jié)果：纖維組織增生并玻璃樣變，并見極少量上皮，局灶輕度異型，囊腫壁見大量鈣化的血吸蟲蟲卵。術(shù)中考慮肝內(nèi)膽管囊腺瘤，行開腹右肝腫塊切除術(shù)，見囊腫位于右肝及尾狀葉，大小約12 cm×10 cm×10 cm，囊內(nèi)為巧克力樣黏稠液體，囊內(nèi)有分隔。大體病理檢查見(右半肝及尾狀葉)黏液性囊腺瘤伴出血，部分黏液性腺上皮呈輕-中度異型，局灶見鈣化血吸蟲蟲卵沉積。病理診斷：肝內(nèi)膽管囊腺瘤，肝血吸蟲病。術(shù)后隨訪至今無復(fù)發(fā)。

討論：肝內(nèi)膽管囊腺瘤可發(fā)病于任何年齡，85%～95%為中老年女性[1]。該腫瘤發(fā)病率極低，大部分為單發(fā)，多發(fā)少見，且以多房性多見。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為本病先天性來源可能性大，后天性可能與肝硬變、肝細(xì)胞結(jié)節(jié)增生密切相關(guān)，也可能與口服避孕藥有關(guān)[2]。

肝內(nèi)膽管囊腺瘤合并肝血吸蟲病臨床少見，臨床表現(xiàn)無特異性，就診時病灶直徑多>10 cm，甚至達(dá)20～30 cm[3]。本例最大直徑為12 cm。當(dāng)腫瘤較大時，可伴右上腹不適、隱痛、黃疸[5]，也可無明顯癥狀，常于體檢時發(fā)現(xiàn)。本例系體檢時發(fā)現(xiàn)，因缺乏典型癥狀，術(shù)前診斷較困難，需與肝臟其他疾病特別是單純肝囊腫鑒別[4]。影像學(xué)是診斷肝囊腫的主要依據(jù)，但難以鑒別肝內(nèi)膽管囊腺瘤，病理檢查是鑒別的主要手段[5]。另外有學(xué)者認(rèn)為，肝內(nèi)膽管囊腺瘤患者血清CA19-9升高，有助于術(shù)前診斷。本例CA19-9明顯升高，與之相符。

肝內(nèi)膽管囊腺瘤惡變率約30%[6]，因此一旦發(fā)現(xiàn)均需治療。手術(shù)是最有效的方法，特別是對于復(fù)雜且難以鑒別的肝囊腫，術(shù)中快速冰凍切片十分必要。本例行術(shù)中冰凍檢查考慮本病，因其復(fù)發(fā)率高[7],故行膽管囊腺瘤及其所在肝葉或肝段完整切除，術(shù)后應(yīng)常規(guī)隨訪。

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方路(E-mail: fanglu@medmail.com.cn)

2015-11-02)