黃 妍，金先慶△，李曉慶，劉 磊，袁 亮，郭振華

（重慶醫(yī)科大學附屬兒童醫(yī)院：1.胃腸與新生兒外科／兒童發(fā)育疾病研究教育部重點實驗室／兒科學重慶市重點實驗室／重慶市兒童發(fā)育重大疾病診治與預防國際科技合作基地；2.超聲科 400014）

排便包括便意的產(chǎn)生及直腸的排空，是一個復雜的生理反射和調(diào)控過程，許多機制參與排便控制。先天性肛門閉鎖是消化道畸形最常見的疾病，占新生兒1／1200左右，根據(jù)肛門閉鎖的位置高低及有無瘺管等選擇不同的手術(shù)方式，主要包括矢狀入路骶會陰肛門成形術(shù)（posterior sagittal sacroperineal pull through proctoplasty，Pe ?a）及經(jīng)會陰肛門成形術(shù)，術(shù)后有部分患兒存在不同程度的排便功能障礙。1989年肛管內(nèi)超聲（endoanal ultrasonography，EUS）首次用于顯示肛周解剖層次［1］，此后國內(nèi)外有多次有關(guān)EUS 應用于兒童的報道［2-5］。EUS 能夠直觀、定量地顯示肛周的解剖結(jié)構(gòu)，無創(chuàng)，操作簡單，價格便宜，在顯示括約肌結(jié)構(gòu)方面有顯著優(yōu)越性。2013年10～12月作者研究了因先天性肛門閉鎖行肛門成形術(shù)34例患兒的肛門功能，進行EUS 及肛門直腸測壓，結(jié)合肛門功能臨床評分，對肛腸畸形術(shù)后肛門功能進行較全面、客觀評價。

1 資料與方法

1.1 一般資料 2010年1月至2013年1月本院經(jīng)手術(shù)治療的先天性肛門閉鎖417例。電話近期隨訪164例，其中術(shù)后9月至3年117例，3年以上47例，所有病例術(shù)后常規(guī)擴肛6月以上。其中面訪患兒34例，男29例，女5例，年齡1 歲至4 歲5月，本組病例多次隨訪，指導康復訓練。病理類型高位（≥2 cm）13例，中間位（1.5～2cm）4例，低位（≤1.5cm）17例。低位14例行經(jīng)會陰肛門成形術(shù)（經(jīng)會陰組），其中存在直腸會陰瘺9例，直腸舟狀窩瘺3例，不伴瘺2例。13例高位、4例中間位及3例低位行Pe ?a（Pe ?a 組），其中存在直腸尿道瘺8例，直腸膀胱瘺2例，不伴瘺10例。EUS及肛門直腸測壓檢查34例，EUS檢查包括中位水平肛門內(nèi)括約?。╥nternal anal sphincter，IAS）及肛門外括約?。╡xternal anal sphincter，EAS）厚度、血供及彈性指標檢測和部分其他項目。對照組為4例年齡3 歲4月至4歲11月的無肛周及直腸疾病及手術(shù)史的兒童。

1.2 臨床評分標準 臨床評分標準采用王慧貞及李正6分法［6］，最后總分5～6 分為優(yōu)；3～4 分為良；0～2 分為差。2 歲及2 歲以下患兒共17例，采用本院評分法，優(yōu)：無或偶有污糞（1 次／周）；良：經(jīng)常污糞（≥2 次／周）；差：大便失禁。

1.3 EUS 檢查及評分法 （1）檢查設備：采用日立公司Hitachi Preirus 超聲診斷儀，型號為R54AW-19，直徑19mm，360 °環(huán)掃探頭，頻率5～10 Hz（實際操作時頻率為9～10 Hz）。探頭外面套避孕套，內(nèi)充耦合劑，使探頭與肛管形成良好回聲耦合。（2）檢查準備：所有患兒檢查前行開塞露灌腸，年齡較小、檢查不配合的患兒口服10%水合氯醛（0.3～0.5 mL／kg）鎮(zhèn)靜。（3）操作方法：患兒在安靜狀態(tài)下取左側(cè)臥位或截石位，括約肌被動伸展對IAS 厚度測量值的影響存在爭議，故測量中患兒應處于安靜配合狀態(tài)［3-4，7］，將套有避孕套的錐形探頭緩慢、輕柔的放置于患兒肛管直腸內(nèi)，從直腸由內(nèi)向外緩慢退出的同時進行360 °掃描，記錄肛管各水平的圖像。在彩色血流成像系統(tǒng)，設置血流速度為7.46 cm／s，記錄肛周肌肉血供情況。采用手法加壓顯示肛周肌肉彈性成像圖像，輕微間斷施力2次／s，觀察壓力曲線變化情況，在變化出現(xiàn)明顯周期規(guī)律時取其峰值時刻凍結(jié)圖像。由紅色到藍色表示組織從軟到硬，綠色表示平均硬度。所有檢查均由1 位有經(jīng)驗的超聲科醫(yī)師完成。（4）EUS 檢查范圍：目前國際上在測量、研究肛門括約肌時，習慣將EUS 圖像分為3 個水平層面，即高、中、低位圖像，與之相對應3 層解剖學結(jié)構(gòu)，即肛管近端的恥骨直腸肌和外括約肌深部，中部的EAS 淺層、聯(lián)合縱肌、IAS、會陰體，遠端的EAS 皮下部［8］。（5）括約肌厚度結(jié)果判定：本次試驗記錄肛管中位水平IAS、EAS 厚度，選取中位水平超聲圖像的2、4、8 點測量后取平均值，但因手術(shù)破壞、成像效果及括約肌在同一平面不同點厚度也有差異［5］等原因，測量點也可由超聲科醫(yī)師根據(jù)經(jīng)驗選取界限清晰處進行測量。（6）血供和彈性結(jié)果判定：血供分較豐富、中等、較少3 個水平，肛周肌肉的彈性從3點附近、6點附近、9 點附近及12 點附近根據(jù)紅色、綠色、藍色區(qū)域所占的比例不同粗略記錄，分為較軟、中等、較硬3 個水平，并將大于2 個點附近均為較軟的歸為彈性較軟組，有大于2 個中等硬度的歸為中等硬度組。

1.4 肛門直腸測壓檢查 （1）檢查設備：采用美國Medtronic公司生產(chǎn)的Polygraf ID多道胃腸功能測定儀。（2）檢查準備：檢查前2～4 h 開塞露灌腸1 次，部分便秘嚴重者開塞露灌腸2次，檢查前0.5 h 口服10%水合氯醛（0.3～0.5 m L／kg）鎮(zhèn)靜。（3）操作方法：患兒安靜狀態(tài)下取左側(cè)臥位或截石位，使用頂端帶氣囊的灌注式導管（上方7 cm處有8 個放射狀排列的通道，每兩個通道間成90 °）。檢查時將導管測壓通道插入肛管內(nèi)6 cm，以肛管內(nèi)壓作為基線，測壓同時向球囊內(nèi)注氣充盈直腸，觀察有無肛門括約肌松弛反射。測試時每次增加10 mL至出現(xiàn)反射。（4）結(jié)果判定：直腸肛門反射在壓力圖上表現(xiàn)為直腸擴張后肛壓由靜息水平陡峭下降，再緩慢恢復到原水平即為正常。

1.5 統(tǒng)計學處理 采用SPSS17.0 軟件進行數(shù)據(jù)分析，計量資料采用±s表示，組間比較采用t 檢驗，檢驗標準α＝0.05，以P＜0.05 為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié) 果

2.1 肛門閉鎖術(shù)后肛門功能臨床評分結(jié)果 根據(jù)評分結(jié)果分為優(yōu)、良、差組，見表2。34例隨訪患兒中，無癥狀或偶有污糞患兒24例，肛門功能臨床評分為優(yōu)組（70.6%），良組9例（26.5%），差組1例（2.9%），絕大多數(shù)患兒術(shù)后肛門功能恢復滿意。共34例行肛門直腸測壓松弛反射順利引出31例，3例肛門松弛未引出，優(yōu)良率達91.2%。

表2 肛門閉鎖術(shù)后患兒臨床評分結(jié)果

續(xù)表2 肛門閉鎖術(shù)后患兒臨床評分結(jié)果

表3 3 組患兒肛管中位水平IAS、EAS 厚度比較（±s，mm）

表3 3 組患兒肛管中位水平IAS、EAS 厚度比較（±s，mm）

P 1、P 2分別為Pe ?a 及經(jīng)會陰肛門成形術(shù)后IAS、EAS 厚度與對照組比較，P3為兩種手術(shù)術(shù)后組間比較。

項目 Pe ?a 組（n＝20） 經(jīng)會陰（n＝14）組 對照組（n＝4） P 1 P 2 P 3 IAS 1.42±0.221.33±0.221.21±0.170.0770.2980.906 EAS 3.21±0.253.10±0.333.00±0.180.1240.5510.302

表4 肛門閉鎖術(shù)后及對照組患兒肛周肌肉血 供及彈性測量結(jié)果（n）

2.2 肛門閉鎖術(shù)后EUS 檢查結(jié)果 （1）EUS 圖像的中位水平包括了IAS 及EAS 淺層。IAS 顯示為低回聲的環(huán)狀結(jié)構(gòu)，EAS 顯示為較強回聲的環(huán)狀結(jié)構(gòu)。圖1 為1 位年齡為1 歲8月Pe ?a 術(shù)后的男性患兒，截石位時肛管中位水平超聲影像圖，圖中“??”所示高回聲環(huán)為EAS，“??”所示低回聲環(huán)為IAS。（2）Pe ?a 術(shù)及經(jīng)會陰肛門成形術(shù)術(shù)后患兒測得肛管中位水平IAS、EAS厚度與對照組比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）。兩種不同手術(shù)方式術(shù)后患兒之間比較差異也無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），見表3。34例患兒EUS 測得中位水平IAS、EAS 厚度評分均為優(yōu)良。（3）有28例患兒行肛周肌肉血供及彈性測量，高位肛門閉鎖組彈性較軟所占比例（88.9%）明顯高于中低位組（75.0%，33.3%），正常對照組僅3例，無較軟病例，不計入統(tǒng)計。高位組血供較少患兒占11.1%，低位組占26.7%，見表4。圖2 為1例2 歲5月經(jīng)會陰肛門成形術(shù)后1年6月的男性患兒肛周肌肉彈性成像結(jié)果。圖3 為1例年齡為4 歲11月對照組男性患兒的肛周肌肉血流圖。圖4 為Pe ?a術(shù)后截石位6 點鐘方向括約肌部分缺失。

圖1 肛管中位水平超聲影像圖

2.3 肛門直腸測壓結(jié)果 34例行肛門直腸測壓檢查的患兒有31例引出典型肛門括約肌松弛反射，評分為優(yōu)組。3例未引出松弛反射，其中2例為高位肛門閉鎖，加壓到40 m L和50 mL 時未引出反射，因患兒哭鬧未繼續(xù)加壓。

圖2 肛周肌肉彈性成像圖

圖3 肛周肌肉血流圖

圖4 Pe?a 術(shù)后截石位6 點鐘方向括約肌部分缺失圖

3 討 論

排便功能障礙影響患兒的生活質(zhì)量和心理健康，增加家長的護理負擔。僅依靠臨床評分對小兒肛門功能評價，受患兒及其家長的主觀因素影響較大，難于對患兒的排便功能做較準確的判斷，EUS 及肛直腸測壓客觀反映患兒術(shù)后肛直腸主要解剖及神經(jīng)生理狀況，在此基礎(chǔ)上行臨床排便功能評價更客觀、科學，有利于判定排便功能以及進一步針對性指導肛門功能康復訓練。超聲“彈性成像”的概念最早由Ophir 等于1991年提［9］，2010年Allgayer 等［10］首次將彈性成像應用于肛腸外科，對50例因直腸癌或克羅恩病等術(shù)后大便失禁的成人行肛周肌肉彈性成像，對彈性成像的結(jié)果進行量化分析，并對大便失禁的臨床癥狀及肛直腸測壓顯示的括約肌功能方面的參數(shù)與彈性成像的結(jié)果進行相關(guān)性分析，結(jié)果顯示無相關(guān)性。目前尚無小兒肛門閉鎖術(shù)后IAS、EAS 厚度及彈性成像的報道。

在國外有對肛門閉鎖、巨結(jié)腸術(shù)后患兒應用EUS 了解括約肌完整性、疤痕等形態(tài)學改變，并分析這些變化與臨床癥狀、肛門功能之間的相關(guān)性［11-12］，沒有對術(shù)后IAS、EAS 厚度進行測量。國內(nèi)孫小兵等［13］也認為肛管內(nèi)超聲可明確IAS、EAS是否完整及缺損程度，是評價肛門直腸畸形術(shù)后大便失禁的非常有價值的方法。de la Portilla 等［3］對110例無肛門直腸疾病或手術(shù)史的兒童行EUS，并對肛管高、中、低位不同水平的括約肌厚度分別進行測量，其中小于5歲兒童肛管中位水平IAS、EAS 厚度平均值分別為1.21mm和4.13mm，IAS 厚度在小于10 歲兒童中與年齡無關(guān)［3-4］，IAS 的厚度與本研究所測結(jié)果一致，比成人厚度?。?4-16］，也與目前認為的小兒肛門內(nèi)括約肌厚度約為1 mm的結(jié)論相符［3-4］。本組平均年齡較小，本研究所測值3.00 mm比4.13mm稍小，這可能與EAS 厚度與年齡呈正相關(guān)有關(guān)［4］。IAS 厚度與患兒的年齡及性別無相關(guān)性［3，5］，與長期便秘患兒的臨床癥狀成正相關(guān)［5］。在EUS 檢查中，所有患兒在中位水平均可清晰分辨出EAS，但是部分患兒IAS 顯示不清，可能與先天發(fā)育不良或缺損、手術(shù)破壞、年齡較小有關(guān)。國外也有小于3 歲的嬰幼兒IAS 的邊界較難區(qū)分的文獻報道［7］。本組Pe ?a 術(shù)后患兒可觀察到骶尾部重建肌肉對合整齊、錯位或缺失，可用于評價Pena 手術(shù)括約肌重建效果。本組20例Pe ?a 術(shù)后患兒有6例可看到部分的缺失（圖4），6例均為早期Pe ?a 手術(shù)患兒。隨著直視下手術(shù)修復技術(shù)提高，近期IAS、EAS 重建效果明顯改善，括約肌圖像完整。我們將彈性成像、血流分布及IAS、EAS 厚度等因素綜合判斷該肌群的軟硬程度，硬常提示疤痕，中、軟為正常。部分肌肉缺損被結(jié)締組織填充也可表現(xiàn)為柔軟。高位肛門閉鎖患兒均行Pe ?a術(shù)，17例低位肛門閉鎖患兒中14例均行經(jīng)會陰肛門成形術(shù)，結(jié)果顯示高位組血供較好，彈性指標顯示IAS、EAS 柔軟，低位組血供不如高位組，彈性多為中等，可見雖然Pe ?a 手術(shù)操作復雜、手術(shù)難度大、時間花費長，但是肛周解剖層次顯示清晰，EAS 肌重建可在直視下完成，對肛門周圍組織損傷反而較經(jīng)會陰肛門成形術(shù)無明顯差別。

本組隨訪患兒術(shù)后臨床肛門功能優(yōu)組24例，占70.6%，良組9例占26.5%，差組1例，占2.9%，絕大多數(shù)患兒術(shù)后肛門功能恢復滿意。共34例行肛門直腸測壓及EUS行IAS、EAS 厚度檢查，其中肛門直腸測壓括約肌松弛反射順利引出共31例，3例肛門松弛反射未引出，優(yōu)良率達91.2%。EUS檢查中位水平IAS、EAS厚度與對照組差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），優(yōu)良率達100%，這兩組解剖與排便神經(jīng)反射檢測均優(yōu)于臨床評分，符合解剖與功能恢復先于臨床指標的規(guī)律。對客觀指標優(yōu)良但臨床指標欠佳的患兒進行康復訓練在有解剖功能基礎(chǔ)下康復訓練就更具針對性。Pe ?a 組與對照組中位水平IAS、EAS 厚度比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），表明Pe ?a 手術(shù)治療肛門閉鎖患兒對IAS、EAS 的修復和重建效果良好。低位肛門閉鎖患兒IAS、EAS 發(fā)育好，手術(shù)簡單，對肛周結(jié)構(gòu)損傷小，故中位水平IAS、EAS 厚度與對照組相比差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）。若臨床評分和客觀指標均差，則需考慮進一步手術(shù)治療。

肛管內(nèi)超聲在顯示IAS、EAS 形態(tài)方面有明顯優(yōu)勢，可以測量肛門閉鎖術(shù)后患兒肛管中位水平IAS、EAS 厚度，與肛門直腸測壓聯(lián)合為肛門閉鎖術(shù)后患兒肛門功能的客觀評價提供有效方法，具有重要的臨床應用意義。但是，肛管內(nèi)超聲、肛直腸測壓結(jié)果與臨床功能評分的相關(guān)性如何，不同年齡對肛管內(nèi)超聲測量方法及結(jié)果的影響如何，這些問題還需要我們通過大量實驗來進一步研究。

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