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        系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并皮膚淋巴管型孢子絲菌病1例

        2011-05-18 06:25:30鐘良瑞李國艷張榮鑫涂彩霞
        實(shí)用皮膚病學(xué)雜志 2011年2期
        關(guān)鍵詞:系統(tǒng)性

        鐘良瑞,李國艷,張榮鑫,孫 令,涂彩霞

        臨床資料

        患者,女,20歲。主因面部水腫性紅斑6余年,左手及左前臂結(jié)節(jié)1余月,于2007年11月來我科就診?;颊?年前無明顯誘因面部出現(xiàn)水腫性紅斑,伴發(fā)熱、乏力、多關(guān)節(jié)間歇性疼痛和雷諾氏征陽性,于2002年8月在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院風(fēng)濕科診斷為“系統(tǒng)性紅斑狼瘡”,并收入院治療,給予潑尼松40mg/d口服,1個(gè)月后好轉(zhuǎn)出院,院外潑尼松自行逐漸減量。2005年自行停用潑尼松后,突發(fā)抽搐,再次收入院治療,行腰穿發(fā)現(xiàn)顱內(nèi)壓及蛋白含量高,診斷為“系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并狼瘡腦病”,予以甲潑尼龍500mg/d沖擊3天后,改成潑尼松60mg/d口服,并予環(huán)磷酰胺1.0靜點(diǎn),半月后病情控制出院,院外長期風(fēng)濕科門診隨診,潑尼松逐漸減量為至20mg/d口服及環(huán)磷酰胺0.6g每月沖擊一次治療?;颊?月前左食指不慎被菜根劃傷,數(shù)周后左食指出現(xiàn)黃豆大紅色丘疹,伴輕微疼痛。隨后自手指向手臂陸續(xù)出現(xiàn)10余個(gè)暗紅色結(jié)節(jié),黃豆至錢幣大小,呈線狀排列,部分破潰、溢膿和結(jié)痂,疼痛加重,為明確診斷和治療來我科就診。既往無糖尿病、高血壓、肝炎、結(jié)核等慢性病史,否認(rèn)家族遺傳病史。體格檢查:一般情況良好,系統(tǒng)檢查未見明顯異常。皮膚科情況 :滿月臉,面部輕度蝶形水腫性淡粉色斑疹(圖1a),雙手雷諾氏征陽性,左手食指指腹、左手背、上肢伸側(cè)10余個(gè)黃豆至錢幣大暗紅色結(jié)節(jié),呈線狀排列,部分破潰、溢膿和結(jié)痂,淺表淋巴結(jié)未及腫大(圖1b,1c)。實(shí)驗(yàn)室檢查 :白細(xì)胞11.4×109/L(正常值4.0~10.0×109/L),中性粒細(xì)胞75%,淋巴細(xì)胞11.9%,單核細(xì)胞12.1%,嗜酸性細(xì)胞0.4%。肝生化、尿常規(guī)、腎功和血糖未見異常。免疫學(xué)檢查 :C-反應(yīng)蛋白11.46ug/ml(0~10ug/ml),抗核抗體(+)1:40,雙鏈DNA 131.8 IU/ml(0~100IU/ml),免疫球蛋白、血沉、補(bǔ)體C3、C4均在正常值范圍。胸片、心電圖、腹部彩超未見異常。左前臂伸側(cè)皮損破潰處分泌物真菌培養(yǎng):沙氏培養(yǎng)基,27℃恒溫培養(yǎng),2周后有皺褶的灰褐色菌落生成,鏡下見細(xì)長分隔菌絲,頂端成群梨形小分生孢子,排列成梅花狀。鑒定為申克孢子絲菌。上臂皮損組織病理檢查:棘層增生,輕度假上皮瘤樣增生,真皮淺層水腫,真皮內(nèi)彌漫性灶性及以淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞為主的炎性細(xì)胞浸潤,可見灶性漿細(xì)胞及上皮樣細(xì)胞;PAS染色可見卵圓形孢子(圖2)。診斷:系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并皮膚淋巴管型孢子絲菌病。治療:繼續(xù)潑尼松片20mg/d口服,環(huán)磷酰胺0.6g每月沖擊一次,并予10%碘化鉀溶液30ml/d分3次口服、伊曲康唑膠囊200mg/d口服,皮損破潰處外用金霉素、莫匹羅星軟膏。4周后病情開始好轉(zhuǎn),部分破潰開始愈合,皮損縮小。12周皮疹明顯好轉(zhuǎn),伊曲康唑膠囊減量至100mg/d口服,共治療5個(gè)月后皮損基本愈合,遺留萎縮性瘢痕及色素沉著(圖3)。

        圖1 系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并皮膚淋巴管型孢子絲菌病患者皮損

        圖2 系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并皮膚淋巴管型孢子絲菌病患者上臂皮損組織病理

        圖3 系統(tǒng)性紅斑狼瘡合并皮膚淋巴管型孢子絲菌病患者治療5個(gè)月后

        討論

        孢子絲菌病是常見的深部真菌病之一,由申克氏孢子絲菌引起皮膚、皮下組織、粘膜和局部淋巴系統(tǒng)的慢性感染。皮膚型孢子絲菌病以暴露部位特別是手足及面部多見,本例患者發(fā)病前有手指的外傷史。

        系統(tǒng)性紅斑狼瘡患者因免疫功能低下,再加上皮質(zhì)類固醇激素和免疫抑制劑的應(yīng)用,更降低了患者的細(xì)胞免疫功能,使機(jī)體抗感染能力下降,易于并發(fā)真菌等感染性疾病。有報(bào)道約18.5%的患者為真菌感染[1]。皮質(zhì)類固醇激素可抑制白細(xì)胞進(jìn)入炎性滲出液,使感染不易控制,導(dǎo)致病情嚴(yán)重[2],且治療起效慢,療程長。

        碘化鉀溶液是治療孢子絲菌病的首選藥物,美國的孢子絲菌病治療指南推薦伊曲康唑治療皮膚型孢子絲菌病[3],一般用量200mg/d,療程3~6月。有報(bào)道特比萘芬對孢子絲菌病也有較好的治療效果[4]。

        本例患者6年前患系統(tǒng)性紅斑狼瘡,長期應(yīng)用激素、免疫抑制劑治療,發(fā)病前有外傷史,2個(gè)月內(nèi)出現(xiàn)10余個(gè)皮膚結(jié)節(jié)且炎癥反應(yīng)明顯,大部分皮損出現(xiàn)化膿感染,病情較重,進(jìn)展迅速。采用碘化鉀和伊曲康唑治療4周后開始好轉(zhuǎn),共治療5個(gè)月,皮損基本愈合,隨診中多次復(fù)查肝腎功未見明顯異常?;颊邞?yīng)用碘化鉀和伊曲康唑治療時(shí),未減少或停用皮質(zhì)類固醇激素和免疫抑制劑,獲得良好效果且未見嚴(yán)重不良反應(yīng)。

        [1]李志軍, 王翠蘭, 范曉云, 等. 系統(tǒng)性紅斑狼瘡并發(fā)細(xì)菌及真菌感染的臨床研究 [J]. 中華風(fēng)濕病學(xué)雜志, 2000, 4(3):165-168.

        [2]孫樂棟, 周再高, 曾抗,等. 系統(tǒng)性紅斑狼瘡并發(fā)真菌醫(yī)院內(nèi)感染的調(diào)查研究 [J]. 臨床皮膚科雜志, 2003, 32(3):146-147.

        [3]Kauffman CA, Bustamante B, Chapman SW, et al. Clinical practice guidelines for the management of sporotrichosis: 2007 update by the infectious diseases society of America [J]. Clin Infect Dis, 2007,45(10):1255-1265.

        [4]Francesconi G, Francesconi do Valle AC, Passos SL,et al.Comparative study of 250 mg/day terbinafine and 100 mg/day itraconazole for the treatment of cutaneous sporotrichosis [J].Mycopathologia, 2011, 171(5):349-354.

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