陳煥德，陳明，林滿洲，李嘯天

廣東醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院 疝和腹壁外科，廣東 湛江 524000

膽管導(dǎo)管內(nèi)乳頭狀黏液瘤（intraductal papillary mucinous neoplasm of the biliary tract，IPMN-B）是一種起源于膽管上皮的膽管腫瘤，以分泌大量黏液蛋白，改變膽汁的正常排泄，導(dǎo)致膽管彌漫性擴(kuò)張為特征，屬于惡變率較高的良性病變。目前外科手術(shù)是治療IPMN-B的首選方法，術(shù)后復(fù)發(fā)率高、總體預(yù)后好。本文回顧分析1例IPMN-B術(shù)后種植轉(zhuǎn)移于切口疝并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)對IPMN-B種植的臨床診治進(jìn)行探討總結(jié)，現(xiàn)報(bào)道如下。

病例

患者女性，75 歲，因“發(fā)現(xiàn)上腹壁包塊伴局部疼痛”于2022 年2 月入廣東醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院。既往因“膽管腫瘤”于2019 年9 月在外院行“左半肝切除術(shù)+膽囊切除術(shù)”治療。術(shù)后病理提示IPMN-B，定期復(fù)查未見復(fù)發(fā)。本次入院時(shí)患者生命體征平穩(wěn)，無發(fā)熱、寒戰(zhàn)癥狀。查體見腹壁包塊位于上腹部中線（原手術(shù)切口），表面皮膚紅腫，未見皮膚破潰。最大腹壁包塊約4 cm×5 cm×3 cm，觸及柔軟，伴輕微觸痛，平臥時(shí)包塊縮小。完善體表超聲提示腹壁混合回聲，性質(zhì)待確定，可見部分腸管，腹壁局部回聲中斷（圖1）。腹部CT顯示腹壁上緣呈混合實(shí)性和囊性病變，局部腹壁肌肉缺損（圖2）。根據(jù)患者既往病史，進(jìn)一步完善相關(guān)檢查提示：白細(xì)胞6.11×109/L，降鈣素原（PCT）0.177 ng/mL，C反應(yīng)蛋白（CRP）10.7 mg/L，丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶（ALT）47.3 U/L，天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶（AST）42.8 U/L；碳水化合物抗原199（CA199）105.7 U/mL，癌胚抗原（CEA）2.67 ng/mL；肝腎功能指標(biāo)及電解質(zhì)均在正常范圍內(nèi)。

圖1 術(shù)前體表彩色多普勒超聲：腹壁混合回聲，腹壁局部回聲中斷（腹壁缺損）

圖2 術(shù)前CT檢查腹壁包塊縮小，上腹壁可見一囊實(shí)性混合病變，邊緣不規(guī)則

鑒于此，我們考慮患者存在“腹壁疝”可能，其中疝囊中存在部分囊實(shí)性的疝內(nèi)容物。排除相關(guān)手術(shù)禁忌，于2022年2月5日進(jìn)行手術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)腹壁包塊內(nèi)含有大量膿性液體沉積。抽取部分膿液檢查后，充分沖洗?？梢姼怪奔∏胺缴⒃诖罅可钭厣珘乃澜M織和透明膠狀組織?？紤]存在IPMN-B侵犯并穿透腹壁引起腹壁膿腫，因此行腹壁膿腫引流、局部腫瘤切除術(shù)及腹壁疝修補(bǔ)術(shù)。術(shù)后病理報(bào)告腹壁包塊內(nèi)容物鏡下見散在黏液上皮，瘤體細(xì)胞呈輕度異型性，符合膽管導(dǎo)管內(nèi)乳頭狀黏液性腫瘤（圖3），膿液培養(yǎng)結(jié)果陰性。患者術(shù)后5 d出院。出院后患者拒絕至腫瘤內(nèi)科進(jìn)一步治療，隨訪至2023年3月，恢復(fù)良好。

圖3 腫瘤組織病理表現(xiàn)（HE，×200）

討論

IPMN-B是一種罕見的膽管系統(tǒng)腫瘤，2010年世界衛(wèi)生組織（WHO）發(fā)布的《消化系統(tǒng)腫瘤分類》將其認(rèn)定為癌前和早期腫瘤性病變[1]，這種疾病的臨床表現(xiàn)通常是潛伏的，缺乏具體的臨床表現(xiàn)。一旦確診，應(yīng)早期選擇手術(shù)治療，治愈性切除后有望長期生存。然而，術(shù)后仍然可能出現(xiàn)腫瘤的復(fù)發(fā)或轉(zhuǎn)移[2]。此前，Lee等[3]和Kim等[4]報(bào)道IPMN-B轉(zhuǎn)移的部位可以出現(xiàn)于胃、肺和心臟等。由于IPMN-B較為少見，沒有足夠的臨床資料表明其復(fù)發(fā)率，且通過腹壁疝途徑轉(zhuǎn)移引起無菌性腹壁膿腫的報(bào)道更為罕見。

腹壁疝的病因包括諸多因素，有手術(shù)相關(guān)因素和患者自身因素。手術(shù)相關(guān)因素如切口縫合技術(shù)、傷口感染、無菌性炎癥、皮下脂肪液化等都是導(dǎo)致腹壁疝形成的重要原因[5-6]。本例患者術(shù)前檢查，提示腹壁疝形成，疝囊中存在部分囊實(shí)性混合物，不隨疝內(nèi)容物回納進(jìn)腹腔。我們通過影像學(xué)或炎癥標(biāo)志物來區(qū)分腹壁疝、腹壁膿腫與腫瘤轉(zhuǎn)移復(fù)發(fā)，術(shù)前的彩超和腹部CT均提示局部腹壁缺損，可見囊實(shí)性病灶，提示占位效應(yīng)：患者入院前1個月發(fā)現(xiàn)腹壁包塊，無發(fā)熱癥狀或炎癥因子升高，且局部病灶未觸及明顯波動感，這是與腹壁膿腫的重要區(qū)別。術(shù)前考慮患者腹壁切口疝內(nèi)的異常囊實(shí)性包塊，可能為既往IPMN-B術(shù)后引起腹腔粘連致使網(wǎng)膜組織嵌頓、纖維鈣化，避免穿刺誤傷腸管組織。因此，我們選擇手術(shù)探查，探查后決定在常用的腹壁膿腫清創(chuàng)引流術(shù)基礎(chǔ)上，IPMN-B轉(zhuǎn)移腹壁疝應(yīng)同時(shí)進(jìn)行腹部腫物切除及腹壁疝修補(bǔ)術(shù)?？紤]到腹壁腫瘤及局部炎癥反應(yīng)，我們僅進(jìn)行腹壁缺損縫合修補(bǔ)，并沒有對腹壁疝進(jìn)行補(bǔ)片修復(fù)，避免引起植入補(bǔ)片感染、異體排斥等災(zāi)難性并發(fā)癥[7]。

結(jié)合本例患者的術(shù)后病理結(jié)果，我們認(rèn)為由于IPMN-B術(shù)后形成了腹壁切口疝，繼而發(fā)生IPMN-B轉(zhuǎn)移復(fù)發(fā)于腹壁疝中，但目前關(guān)于IPMN-B的報(bào)道以個案報(bào)道為主，關(guān)于其術(shù)后轉(zhuǎn)移的相關(guān)研究較少，其作為肝膽系統(tǒng)惡性腫瘤的前體，IPMN-B術(shù)后轉(zhuǎn)移是否應(yīng)行輔助化療也暫無明確標(biāo)準(zhǔn)[8]，遂暫擬腹壁良性腫瘤處理，術(shù)后定期隨診觀察。在我們的診斷中，影像學(xué)檢查包括超聲和CT，對腹壁疝的診斷及IPMN-B腹壁轉(zhuǎn)移有一定的幫助[9]。最終確診為腹壁轉(zhuǎn)移，合并腹壁切口疝。這也提示，對于腹壁疝存在可疑疝囊內(nèi)容物且有腫瘤病史的患者，應(yīng)充分考慮是否同時(shí)伴有腹壁轉(zhuǎn)移的可能。

綜上，此例IPMN-B術(shù)后轉(zhuǎn)移復(fù)發(fā)于腹壁疝的病例報(bào)道尚屬首例，對于腹壁疝的疝囊中存在可疑內(nèi)容物，需要結(jié)合患者的既往病史，完善彩色多普勒超聲、CT等影像學(xué)檢查，避免漏診誤診，提高確診率。