唐宜莘 馮林 陳善本

發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育異常 (developmental dysplasia of the hip，DDH) 發(fā)病率約 1∶1000，女性明顯多于男性 (約 7 倍)。2 歲內(nèi) DDH 患兒的主要治療方式為保守治療，即手術(shù)復(fù)位后石膏固定[1]。復(fù)位前后髖臼盂唇受到脫位股骨頭異常的機(jī)械刺激出現(xiàn)了從肥厚到內(nèi)翻的一系列形態(tài)改變[2]。盂唇是髖臼軟骨的延續(xù)，與髖臼的骨化過(guò)程有著密切的聯(lián)系[3]。因此，研究復(fù)位前后盂唇形態(tài)，特別是復(fù)位后的盂唇形態(tài)對(duì)后續(xù)髖臼發(fā)育的影響具有重要的意義。目前針對(duì)盂唇形態(tài)的研究集中在對(duì)復(fù)位前的盂唇形態(tài)與 DDH 病變程度、手術(shù)方式的選擇及短期內(nèi)二次脫位危險(xiǎn)性的判斷上[4]。在部分切開(kāi)復(fù)位的 DDH 患兒中，肥厚內(nèi)翻的盂唇因阻擋復(fù)位需放射狀切開(kāi)，影響了對(duì)其自然病程的判斷。因此，筆者猜想在那些沒(méi)有對(duì)盂唇進(jìn)行直接操作的閉合復(fù)位后的 DDH患兒中，可以觀察到盂唇形態(tài)與髖臼殘余發(fā)育不良(residual acetabular dysplasia，RAD) 的關(guān)系?；仡櫡治?012 年12 月1 日至2018 年12 月1 日，我院采用閉合復(fù)位并定期隨訪的 35 例 DDH 患兒的影像資料，了解復(fù)位后盂唇形態(tài)與 RAD 的相關(guān)性，為進(jìn)一步揭示 DDH 閉合復(fù)位后髖臼殘余畸形的自然病程及預(yù)后的前瞻性研究提供先證資料，并為后續(xù)閉合復(fù)位手術(shù)方法的改進(jìn)提供理論依據(jù)。

資料與方法

一、納入標(biāo)準(zhǔn)與排除標(biāo)準(zhǔn)

1.納入標(biāo)準(zhǔn)：(1) 我院同一治療組采取閉合復(fù)位成功的 DDH 患兒；(2) 手術(shù)年齡 ＜2 歲者；(3)隨訪時(shí)間 ＞1 年，留有清晰的術(shù)后盂唇形態(tài)的 MRI資料者；(4) 相關(guān)臨床信息完整者。

2.排除標(biāo)準(zhǔn)：(1) 治療期間有接受其它醫(yī)療單位治療 (外架、牽引等) 者；(2) 合并腦癱、多關(guān)節(jié)攣縮等其它神經(jīng)肌肉疾病者；(3) 信息不全或無(wú)完整隨訪資料者。

二、一般資料與分組

本組共納入 35 例 DDH 患兒 (35 髖)，其中男6 例，女29 例；右側(cè)12 髖，左側(cè)23 髖；手術(shù)時(shí)年齡 (12.93±4.92) 個(gè)月；術(shù)前牽引10 例，未牽引25 例；復(fù)位后行 MRI 檢查記錄盂唇形態(tài)：外翻3 例，肥厚13 例，混合2 例，內(nèi)翻17 例。本研究已由廈門(mén)市婦幼保健院人體研究倫理委員會(huì)審查通過(guò) (批件號(hào)：KY-2022-024-K01)。

三、儀器與方法

1.閉合復(fù)位的手術(shù)方法：麻醉后查體了解關(guān)節(jié)韌帶松弛情況，記錄此時(shí)的安全范圍。外展雙側(cè)髖關(guān)節(jié)，自內(nèi)收肌下緣距離腹股溝 1.5 cm 處使用細(xì)長(zhǎng)穿刺針穿入，針尖指向同側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)進(jìn)針，有突破感后停止，攝片證實(shí)進(jìn)入關(guān)節(jié)囊后注入碘佛醇(320 mg/ml) 1～2 ml，脫位狀態(tài)下記錄盂唇形態(tài)與髖臼內(nèi)軟組織填充情況，若造影提示關(guān)節(jié)內(nèi)軟組織腫脹阻擋復(fù)位，轉(zhuǎn)為切開(kāi)復(fù)位做關(guān)節(jié)清理，病例不計(jì)入本研究。復(fù)位后屈曲外展髖關(guān)節(jié)，找到內(nèi)側(cè)造影池 ≤4 mm (對(duì)比不透 X 線的體表標(biāo)尺)[5]處記錄此時(shí)的屈髖外展角度作為術(shù)后髖人字石膏固定的標(biāo)準(zhǔn)。其中 ＞4 mm 但仍能穩(wěn)定復(fù)位的患兒，依然按照閉合復(fù)位完成手術(shù)并計(jì)入本研究中。在標(biāo)記的體位下觸診患側(cè)內(nèi)收肌，若內(nèi)收肌緊張，行內(nèi)收肌松切斷術(shù)：以穿刺點(diǎn)為中心做 2.0 cm 的平行于腹股溝的縱切口暴露內(nèi)收肌，在其止點(diǎn)處將肌腱切斷。再次評(píng)估安全范圍至少 ＞20°，且髖關(guān)節(jié)外展 ＜70°。若出現(xiàn)需 ＞70° 以上的屈髖或外展角度才能穩(wěn)定，行髂腰肌切斷術(shù)：自短收肌與恥骨肌間隙分離進(jìn)入，使用直角鉗自股骨小轉(zhuǎn)子水平將止于其上的髂腰肌肌腱牽拉暴露后切斷。松解髂腰肌肌腱后可改善患側(cè)安全范圍。健側(cè)內(nèi)收肌無(wú)明顯短縮不常規(guī)切斷。

2.MRI 髖關(guān)節(jié)盂唇的形態(tài)標(biāo)準(zhǔn)：采用三維 MRI掃描 (機(jī)器：GE，1.5 T，Signa HDxt)，患兒取仰臥位，采用心臟線圈掃描雙側(cè)髓關(guān)節(jié)。掃描參數(shù)：(1)PDw：TE/TR=1780/28 ms，F(xiàn)OV=31×31，厚度=4 mm，層間距=0.5 mm，矩陣=320×192；(2) T1W：TE/TR=540/9 ms，F(xiàn)OV=31×31，厚度=4 mm，層間距=0.5 mm，矩陣=320×224；(3) STIR：TE/TR=5000/40 ms，F(xiàn)OV=31×31，厚度=4 mm，層間距=0.5 mm，矩陣=320×192。

3.圖像選取：本研究使用的 MRI 圖像，均為閉合復(fù)位術(shù)后或更換石膏當(dāng)日蛙式石膏固定 MRI 檢查中，冠狀位 T1或 T2相中能清晰顯示盂唇形態(tài)的影像資料。

4.形態(tài)分型：將閉合復(fù)位后的盂唇形態(tài)分為四型[5]：(1) 外翻型：盂唇形態(tài)基本正常，無(wú)明顯肥厚增生，邊緣輕度外翻；(2) 肥厚型：盂唇肥厚增生；(3) 混合型：盂唇的前后緣形態(tài)不一，本研究中的混合型均表現(xiàn)為后緣的內(nèi)翻，前緣的腫脹；(4)內(nèi)翻型：盂唇前后緣均內(nèi)翻 (圖 1)。

5.殘余畸形判定標(biāo)準(zhǔn)：RAD 使用髖臼指數(shù)(acetabular index，AI) 描述，按照 0～1 歲時(shí) AI 值 ＞30°，1～3 歲時(shí) ＞25°，3～5 歲 ＞20°，8 歲后 ＞10°定義為 RAD[7]。

圖1 閉合復(fù)位后 MRI 中不同盂唇形態(tài)的影像分型及示意圖 a、b：外翻型，左側(cè)盂唇輕度外翻；c、d：肥厚型，右側(cè)盂唇增生肥厚；e～h：混合型，同一患兒同次 MRI 檢查的冠狀位系列圖像，其中 e、f 截取自髖臼盂唇的前方，可見(jiàn)盂唇稍肥厚，無(wú)內(nèi)翻，g、h 截取自同一序列位于髖臼后緣的圖像，盂唇后緣內(nèi)翻；i、j：內(nèi)翻型，左側(cè)髖臼盂唇受壓內(nèi)翻Fig.1 Image and schematic diagram of different limbus’s classifications of the morphology by MRI after closed reduction a -b: Valgus type,mild valgus of the left labrum;c -d: Hypertrophic type,right labrum hyperplasia and hypertrophy;e -h: Mixed type,two images were coronal series of MRI examination of the same patient,e -f were taken from the anterior of the acetabular labrum,showing slightly hypertrophic labrum without varus,g -h were taken from the same sequence of images located at the posterior edge of the acetabulum,showing the posterior edge of the labrum reversal;i -j: Reversal type,with compression of the left acetabular labrum and reverse

四、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

采用 SPSS 26.0 軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。計(jì)數(shù)資料以例數(shù)和百分比表示，組間比較采用χ2檢驗(yàn)，當(dāng)T＞1～＜5 時(shí)采用連續(xù)性校正χ2檢驗(yàn)，如T＜1 或n＜40，則采用 Fisher 精確概率法；計(jì)量資料中服從正態(tài)分布者采用描述，采用獨(dú)立樣本t檢驗(yàn)進(jìn)行組間對(duì)比。將單因素分析中P＜0.1 的變量納入多因素 Logistic 回歸，計(jì)算優(yōu)勢(shì)比及其 95%CI。P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

結(jié)果

本組隨訪時(shí)間 (40.8±15.45) 個(gè)月，隨訪期內(nèi)發(fā)生 RAD 18 例，石膏更換時(shí)間 (43.20±12.22) 天。單因素組內(nèi)對(duì)比分析提示盂唇形態(tài)是 RAD 的惟一相關(guān)因素 (P＜0.1) (表1)，手術(shù)時(shí)的年齡、性別、有無(wú)術(shù)前牽引、側(cè)別及石膏固定時(shí)間均無(wú)相關(guān) (P＞0.1)。代入單因素 Logistic 回歸分析提示：P=0.000，OR=37.33，95%CI：5.452～256.595 (表2)。

表1 RAD 相關(guān)因素的單因素分析Tab.1 Univariate analysis of factors associated with RAD

表2 RAD 的單因素 Logistic 回歸分析Tab.2 Single factor logistic regression analysis of RAD

討論

正常盂唇是附著在骨性髖臼邊緣的一層堅(jiān)韌的纖維結(jié)締組織，沿著髖臼的上緣縱向水平走行，前上寬，后方逐漸增厚[8]。橫向上分為了關(guān)節(jié)面?zhèn)取⒅虚g的薄層及關(guān)節(jié)囊側(cè)。在正常的髖關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)中，盂唇能夠起到加大對(duì)股骨頭的包容、維持關(guān)節(jié)在縱向的穩(wěn)定性并參與髖臼的生長(zhǎng)發(fā)育這三個(gè)主要的生理功能[9]。

DDH 患兒中，盂唇在脫位的股骨頭異常的機(jī)械刺激下，往往變得增生、肥厚及內(nèi)翻，英文文獻(xiàn)中使用“l(fā)imbus”特指 DDH 中畸形的盂唇，而“neolimbus”一詞指的是在髖臼位于后上方及內(nèi)側(cè)邊緣由透明多孔軟骨形成的“嵴”樣結(jié)構(gòu)，并非單純指代盂唇。熟知的 3 個(gè)月內(nèi) DDH 患兒 Ortolani 征陽(yáng)性指的就是股骨頭劃過(guò)上述結(jié)構(gòu)引起可感知的“彈響”感[10]，與部分新生兒自主活動(dòng)時(shí)出現(xiàn)的彈響不同，后者是由于關(guān)節(jié)韌帶松弛導(dǎo)致的，也是髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良的危險(xiǎn)因素之一[11]。

在 DDH 患兒中，髖臼盂唇的形態(tài)改變被認(rèn)為是影響 DDH 治療及其預(yù)后的重要因素。用以評(píng)估盂唇形態(tài)的技術(shù)手段主要有超聲、關(guān)節(jié)造影和 MRI。超聲應(yīng)用在 6 個(gè)月內(nèi)嬰幼兒的髖關(guān)節(jié)評(píng)估[12]。關(guān)節(jié)造影技術(shù)能夠很好地顯示盂唇等關(guān)節(jié)內(nèi)結(jié)構(gòu)，但其作為一種需麻醉下進(jìn)行的有創(chuàng)操作，限制了該技術(shù)在盂唇形態(tài)隨訪中的應(yīng)用[4]。本研究采取 MRI 技術(shù)了解閉合復(fù)位后盂唇的形態(tài)改變，這也是目前髖關(guān)節(jié)內(nèi)軟組織的首選檢查方式[13]。

既往文獻(xiàn)提示復(fù)位前盂唇的形態(tài)對(duì) DDH 的病變程度、治療方式的選擇及短期預(yù)后的評(píng)估，即短期內(nèi)是否需要二次切開(kāi)復(fù)位有顯著的影響[4,14]。Eberhardtt 等[15]認(rèn)為內(nèi)翻的盂唇并不是阻擋復(fù)位的因素，其在切開(kāi)復(fù)位的病例中也不主張切除內(nèi)翻的盂唇。Iowa 大學(xué)對(duì)其 DDH 治療的百年回顧中提到，盡管髖臼外側(cè)軟組織 (盂唇) 在 DDH 患兒中的骨化過(guò)程有別于正常，但其仍在髖臼發(fā)育中扮演重要的角色，因此，無(wú)論采取何種手術(shù)措施，均建議保持其完整性[11]。國(guó)內(nèi) Yuan 等[16]最近的一項(xiàng)同樣是針對(duì) 6～24 個(gè)月內(nèi) DDH 患兒的閉合復(fù)位的研究中明確指出，內(nèi)翻的盂唇并不會(huì)增加閉合復(fù)位的失敗率。因?yàn)槌晒Φ拈]合復(fù)位在于獲取一個(gè)可以接受的同心圓復(fù)位。即使是術(shù)中復(fù)位并不充分的股骨頭 (內(nèi)側(cè)造影池 ＞4 mm) 也能夠手術(shù)復(fù)位后石膏的固定下通過(guò)“Docking”現(xiàn)象進(jìn)一步復(fù)位[17]。

在一項(xiàng)較早關(guān)于殘余畸形的 MRI 研究中，骨性及軟骨頂對(duì)股骨頭外側(cè)的覆蓋同時(shí)減少被認(rèn)為是 RAD 發(fā)生的高危因素，其中軟骨頂即盂唇對(duì)股骨頭如能有效覆蓋，后期并不會(huì)增加截骨手術(shù)的風(fēng)險(xiǎn)[18]。本研究中，2 歲內(nèi)閉合復(fù)位后 DDH 患兒盂唇的內(nèi)翻與中期的 RAD 的發(fā)生率密切相關(guān) (P=0.000)。外翻及腫脹的盂唇并未改變其對(duì)股骨頭的覆蓋情況，而無(wú)論部分的內(nèi)翻 (混合型) 或完全內(nèi)翻的盂唇，均因減少了股骨頭的覆蓋而造成了 RAD 的風(fēng)險(xiǎn)明顯增加 (OR=37.33)。

劉佳暉等[19]發(fā)現(xiàn) DDH 患兒內(nèi)翻的盂唇并不能完全吸收，短期內(nèi)逐漸變成一層薄層的纖維組織。有研究發(fā)現(xiàn) 71% 的 DDH 盂唇組織在 5 歲前消失[20]。但這些都是中期隨訪的結(jié)果，在成人關(guān)節(jié)鏡治療早期骨關(guān)節(jié)炎中的患兒時(shí)發(fā)現(xiàn)，部分早期骨關(guān)節(jié)炎是盂唇內(nèi)翻造成的，且患兒均無(wú) DDH 治療的病史[21]，組織學(xué)研究證實(shí)內(nèi)翻的盂唇會(huì)在關(guān)節(jié)活動(dòng)時(shí)對(duì)髖臼軟骨造成損傷進(jìn)而加重髖關(guān)節(jié)的病理改變[22]。遠(yuǎn)期預(yù)后中盂唇內(nèi)翻的損害不可忽視。

因此，即使該年齡段 DDH 患兒的盂唇內(nèi)翻不是切開(kāi)復(fù)位的絕對(duì)指征，但仍須對(duì)這些患兒保持密切的觀察和長(zhǎng)期的隨訪，并將中遠(yuǎn)期升高的 RAD 風(fēng)險(xiǎn)向家屬告知。

本研究中，年齡、性別、側(cè)別、石膏固定時(shí)間及是否行術(shù)前牽引均并不是 RAD 發(fā)生的危險(xiǎn)因素。Kim 等[23]報(bào)道在良好的復(fù)位下，髖臼的發(fā)育即使在5 歲之后也會(huì)持續(xù)很長(zhǎng)時(shí)間。因此，2 歲內(nèi)的 DDH患兒的盂唇仍具有較好的發(fā)育潛能，手術(shù)復(fù)位恢復(fù)其形態(tài)具有積極的意義。

本研究也存在的局限性：本研究為單中心臨床資料的回顧性研究，資料來(lái)自臨床患兒因治療所需產(chǎn)生的影像資料，MRI 檢查花費(fèi)較大且需要鎮(zhèn)靜，目前國(guó)內(nèi) DDH 治療后的隨訪也一般采用髖關(guān)節(jié) X 線片的方式，這限制了筆者使用 MRI 對(duì)隨訪患兒盂唇轉(zhuǎn)歸情況的觀察。

綜上所述，2 歲內(nèi)閉合復(fù)位的 DDH 患兒中，術(shù)后盂唇內(nèi)翻與 RAD 有關(guān)。有必要開(kāi)展前瞻性的隊(duì)列研究明確內(nèi)翻的盂唇在 RAD 發(fā)生中的具體病理過(guò)程，為進(jìn)一步明確 DDH 患兒閉合復(fù)位后盂唇內(nèi)翻是否需要復(fù)位提供理論依據(jù)。