劉 波， 范運祥

（湖南師范大學， 湖南 長沙 410012）

腦性癱瘓 （cerebral palsy， CP） 簡稱腦癱， 是胎兒或嬰兒在大腦發(fā)育過程中發(fā)生的非進行性腦損傷或腦部發(fā)育缺陷所導致的綜合征的集合。 受遺傳、 營養(yǎng)、 懷孕和早產發(fā)生感染等因素的影響， 在34 周前出生的早產兒都存在腦白質損傷的風險， 抑或因懷孕期間胎盤損傷增加了嬰兒缺氧缺血的風險， 造成嬰兒出生后出現皮質/皮質下或基底節(jié)損傷而形成腦癱［1］。 另外， 出生時的缺血缺氧以及出生后的腦炎、 腦出血等因素也可能會導致腦癱病患的出現。 統(tǒng)計顯示， 腦癱在世界范圍內的患病率為2%-3%［2］， 在我國的患病率為2.46%［3］。 根據腦癱患者在臨床上的表現可以將腦癱分為痙攣型、 運動障礙型、 共濟失調型、 Worster-Drought綜合征以及其他特殊定義的腦癱等多種類型［4］。 在兒童腦癱患者中， 痙攣型腦癱約占腦癱臨床亞型的75%［5］。 目前， 臨床上對兒童腦癱的治療主要是長期的康復治療與訓練， 特別是在早期腦損害尚未形成階段， 腦癱兒童的各種固定畸形還未正式形成， 行為的可塑性較強， 給予及時的康復訓練和其他合適的治療手段對其恢復有很大的效果。

正常情況下， 身體運動是通過大腦皮層、 丘腦、 基底神經節(jié)、 腦干、 小腦、 脊髓和感覺運動交流同體之間的交流與協(xié)調來共同完成。 但是腦癱兒童因中樞神經系統(tǒng)的神經運動成分受損［6］， 導致骨骼肌也發(fā)生了明顯變化［7］， 形成腦癱兒童的運動表現大致上以中樞運動障礙和姿勢異常為特征， 同時還可能伴有癲癇、 感知障礙、 語言障礙、 心理行為異常以及繼發(fā)性肌肉骨骼疼痛等癥狀。 有研究表明，與2-5 歲正常發(fā)育的兒童相比， 痙攣型腦癱兒童肌肉體積減小了約22%［8］， 腓腸肌內側的生理橫截面積也顯著更小。腦癱兒童的骨骼肌在活動中會變硬， 使得機體變得脆弱和不平衡， 或者肌力異常和肌耐力較弱， 難以長時間維持動作或出現動作變形［9］。 另外， 腦癱兒童的股直肌束長度較短， 可能導致肌肉力量、 產力和收縮速度的乘積以及肌肉在功能活動中的運動范圍減少［10］， 對腦癱兒童的日常生活和運動功能有著顯著的負面影響。 特別是疼痛的存在和年齡的增加對于肌肉骨骼畸形的影響最大［11］， 存在運動殘疾的風險［12］。 可見， 肌肉骨骼畸形與肌肉攣縮， 是降低兒童生活質量的主要原因， 而長期的肌肉痙攣容易造成兒童姿勢異常和運動功能受損， 進而引發(fā)腦癱兒童的運動障礙。

抗阻力量訓練對人體肌肉力量具有顯著的積極影響，是改善健康和因疾病造成肌肉質量和功能下降最有效的非藥物干預措施之一。 經常性參加抗阻力量訓練不僅可以增加肌肉厚度和筋膜長度， 并且肌肉結構的適應性限制了纖維力量的損失， 使肌肉產生更高的收縮速度［13］。 兒童中長期、 頻繁地進行抗阻訓練對肌肉形態(tài)和肌肉功能都會產生顯著的積極性影響［14］。 已有研究腦癱患者抗阻運動的成果中， 研究重點主要集中在加強肌肉力量和功能表現等方面［15］， 鮮有關注抗阻訓練對腦癱患者功能、 表現和大運動結果測量的影響等研究成果［16］。 基于此， 本研究通過系統(tǒng)綜述方法， 全面、 科學分析力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉形態(tài)及功能的影響， 這不僅突出了優(yōu)化腦癱兒童肌肉骨骼健康在臨床實踐中的重要性意義， 而且為腦癱兒童運動功能障礙的防治以及康復提供更高階和切實可行的成果借鑒與參考。

1 研究方法

系統(tǒng)綜述是針對某一具體問題而全面系統(tǒng)地收集和分析已有研究文獻并得出以證據為基礎的綜合論證過程的一種文獻綜合方法。 因有著嚴格且詳細的文獻搜索與分析程序， 并且適用于定量和定性兩種分析模式， 被學術界認為是客觀評價和合成針對某一特定問題的研究證據的最佳方法。 本研究運用系統(tǒng)綜述方法對主流英文數據庫中有關力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉影響的相關研究成果進行回顧和探討， 具體研究方法的程序如下。

1.1 檢索策略

本研究在Ovid Medline、 Embase 和The Cochrane Library3 個英文數據庫中進行文獻檢索， 檢索的具體時間是2022 年3 月25 日， 檢索時使用布爾 運算 “AND” 和或“OR” 進行主題或題名的組合連接。 通過初步檢索共獲取相關文獻1313 篇。

檢索的關鍵詞包括： child and adolescent、 spastic diplegia or cerebral palsy、 exercise or physical activity or strength training or resistance training or sport or exercise therapy or rehabilitation、 muscle or muscle mass or muscle function or muscle morphology or bone or skeleton or architecture、 and clinical trial or intervention or randomized controlled trial or prospective studies or case-control studies or pilot studies or cohort studies or random*control*trial or RCT or quasi-experimental。

1.2 納入標準

納入的研究文獻必須符合以下標準： （1） 屬于隨機對照實驗、 非隨機對照實驗或前瞻性隊列研究。 （2） 干預對象的年齡在4-18 歲之間， 臨床診斷為腦癱， 并且在最近的12 個月內沒有進行過手術， 粗大運動功能分類系統(tǒng)為（GMFCS） I-Ⅲ級， 在沒有幫助的前提下可以獨立行走。（3） 使用了一個或多個形態(tài)參數 （體積、 厚度、 橫截面積等） 評估結果。

1.3 文獻選擇

在初步檢索獲得的1313 篇相關文獻中， 篩查重復文獻和題目與摘要的相關性之后排除文獻1265 篇， 再根據納入標準閱讀全文后排除不滿足全部標準或會議摘要文獻44篇， 最終獲取符合要求的文獻為4 篇 （文獻獲取具體流程見圖1）。 研究文獻的作者分別是Moreau et al［16］、 Stackhouse et al［17］、 McNee et al［18］、 Williams et al［19］。

圖1 ： 納入文獻獲得過程的流程圖

1.4 質量評估

為保證研究的規(guī)范性與科學性， 運用 《Modified Downs and Black Checklist》 量表對最終納入的4 篇文獻進行了整體質量等級評估。 需要說明的是， 量表包含報告、 外部有效性、 內部有效性 （偏移）、 內部有效性 （混雜） 以及能力5 個子量表共計27 個項目， 依據最終得分對研究的質量進行分類可分為完美 （26-28 分）、 好 （20-25 分）、 正常（15-19 分）、 不好 （≤14 分） 四個等級。 除了報告子量表的部分條目分數為0-2 分之外， 其余子量表分數都是0 分或1 分， 最終可獲得的最高分為28 分。 該量表因具備較高的信效度常被用于評估隨機和非隨機實驗研究的方法學質量等級。

方法學質量評估結果顯示 （表1）： 3 項研究得分為16分， 1 項研究得分為18 分 （總分28 分）， 表明納入的文獻整體質量處于正常水平， 可以進行后續(xù)的研究分析。

表1 方法學質量等級

2 研究結果

納入的4 篇文獻有2 篇屬于隨機對照研究， 1 篇屬于前瞻性隊列研究， 1 篇屬于交叉對照實驗研究。 干預對象共計49 人， 其中男性30 人， 女性19 人。 平均年齡在8-13 歲之間。 臨床診斷均為腦癱， 其中36 人是雙側癱瘓， 13 人為偏癱。 粗大運動功能分類均在I-Ⅲ級之間。 具體的研究設計和干預對象的基本特征詳見表2。

表2 研究設計和干預對象特征

納入的4 篇文獻中 （表3）， 均是以腦癱兒童下肢抗阻力量訓練為基礎展開的。 有3 項研究的訓練場所是以家庭為基礎， 1 項研究是以第三方中心為基礎。 4 項研究的干預時間均在8-12 周之間， 干預頻率為每周3-4 次， 總課程24-40 節(jié)課。 4 項研究均配備了監(jiān)督力量， 并且完成率均在70%以上。 有3 項研究采用漸進式訓練負荷， 1 項為固定訓練負荷。

表3 干預實驗的具體過程

Williams 等人通過對平均年齡8.5 歲且粗大運動功能分類等級為I-II 級的15 名雙側癱瘓腦癱兒童進行交叉對照研究， 來探究力量訓練與BoNT-A （A 型肉毒桿菌霉素） 注射治療相結合對腦癱兒童下肢肌肉形態(tài)和功能的影響。 使用核磁共振成像測量發(fā)現， 干預組腦癱兒童下肢肌肉在漸進式力量訓練后股四頭肌 （p＜0.001， ES=0.53） 和足底屈?。╬＜0.001， ES=0.40） 的肌肉體積均顯著增加。 使用等速測力計測量發(fā)現， 干預組腦癱兒童的膝屈肌和膝伸肌在等長肌肉峰值扭矩 （p=0.012,ES=0.53） （p=0.003,ES=0.66）、 等速肌肉峰值扭矩 （p=0.047,ES=0.43） （p=0.002,ES=0.73） 和肌肉力量 （p=0.008,ES=0.59） （p=0.031,ES=0.52） 等方面都明顯增加。 這提示了力量訓練與BoNT-A 注射治療相結合的手段能有效提升腦癱兒童下肢肌肉的體積和力量， 改善肌肉的功能。

McNee 等人通過對平均年齡10.9 歲且粗大運動功能分類等級為I-Ⅲ級的13 名腦癱兒童進行前瞻性隊列研究， 來探究力量訓練 （單側足跟抬高和Thera-Band 練習） 對腦癱兒童下肢肌肉體積的影響。 經過三維超聲波 （3DUS） 測量發(fā)現， 干預后腦癱兒童腓腸肌內側和外側的肌肉體積明顯大于基線時， 分別增加了30.5% （P＜0.001） 和19.7% （P=0.007）。 腦癱兒童進行跖屈肌強化練習時， 通過背包重量來增加負荷， 并且使用Thera Bnad 給跖屈肌提供阻力， 能使腦癱兒童抬腳跟的次數大幅增加。 踝關節(jié)外展范圍雖然也有輕微增強， 但不存在統(tǒng)計學意義。 這證明了力量訓練能增加腦癱兒童下肢肌肉的體積， 也揭示了力量訓練在維持腦癱兒童下肢肌肉長期功能中所發(fā)揮的重要作用。

Moreau 等人通過對平均年齡13.8 歲且粗大運動功能分類等級為I-Ⅲ級的16 名腦癱兒童進行隨機對照研究， 來探究高速同心訓練 （VT） 和傳統(tǒng)力量訓練 （ST） 對腦癱兒童下肢肌肉適應性的影響。 在干預過程中， 腦癱兒童需根據個性化訓練方案完成自定速度行走、 無阻力的靜止騎行和伸展運動中的任何運動。 使用二維超聲波 （2DUS） 對腦癱兒童下肢肌肉交叉部分面積、 肌肉厚度、 肌束長度和肌束角度的測量發(fā)現， 股直肌 （RF） 的橫截面積在兩組中都有顯著性增加， 但只有ST 組的大腿外側肌的肌肉厚度增加（P=0.011）。 在VT 組中股直肌筋膜長度明顯增加了1.23 厘米 （CI=0.12-2.34， P=0.044）， 但是在ST 組中則減少了0.76厘米 （CI=-0.07 至-1.46， P=0.049）。 干預后， 兩組的大腿外側肌筋膜長度均有所下降， 但膝伸肌四個角度的等效肌力和肌肉體積都有所增加。 表明VT 在改善膝關節(jié)伸肌等速力量與傳統(tǒng)ST 同樣有效， 但是在改善運動速度、 肌肉力量、 步行速度和功能行走性能方面更有效。 提示了腦癱兒童下肢肌肉的可塑性較高， 能夠對特定的訓練刺激作出不同的反應， 所以在臨床實踐中應注意加強腦癱兒童力量訓練的干預措施。

Stackhouse 等人通過對平均年齡10.5 歲且粗大運動功能分類等級為II-Ⅲ級的5 名雙側癱瘓兒童進行隨機對照研究， 來探究規(guī)定關節(jié)角度上的等長力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉形態(tài)的影響。 使用核磁共振成像 （MRI） 技術對力量訓練干預后腦癱兒童下肢肌肉交叉部分面積進行測量發(fā)現，膝伸肌等長肌力增加較小， 不存在統(tǒng)計學意義 （P＞0.05）。在神經電刺激 （NMES） 組中， 腦癱兒童通過使用經皮植入電極 （可以通過刺激器檢測依從性） 對股四頭肌和小腿三頭肌在特定的運動板上進行電誘導收縮力量訓練， 結果顯示神經電刺激組中股四頭肌的橫截面積變化更大， 但跖屈肌在兩組中都沒有明顯變化。 這提示了等長力量訓練能顯著增加腦癱兒童下肢肌肉體積與力量。

總的來看， 納入的4 篇文獻均顯示了力量訓練對于腦癱兒童下肢肌肉體積、 力量等生物學性狀存在積極性的影響 （表4）， 但是因為4 項研究具體的干預措施和干預負荷存在差異， 最后呈現的實際干預效果也不盡相同。

3 討論

《國際兒童權利公約》 對兒童的界定是指18 歲以下的任何人。 與正常兒童相比， 腦癱兒童骨骼肌的形態(tài)和功能都表現不敷。 目前已有研究表明力量抗阻訓練對腦癱患者骨骼肌的力量和功能存在積極性影響， 但是關于處于康復治療關鍵期的腦癱兒童的下肢力量訓練對肌肉形態(tài)及功能干預效果的探討甚少。 已納入的4 篇文獻主要從骨骼肌肉的形態(tài)和功能兩個方面報告了力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉的干預效應。

3.1 力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉形態(tài)的影響

在Williams 等人的研究中， 將BoNT-A 注射和力量訓練相結合， 經過10 周的訓練之后， 干預組兒童的肌肉力量均有針對性提升， 足底屈肌 （ES： 0.43-0.55） 和脛骨前?。‥S： 0.27-0.31） 的肌肉力量也顯著增加， 但組間變化存在差異。 這可能是因為股四頭肌和腓腸肌通常是BoNT-A 的注射目標， 在注射BoNT-A 后， 痙攣顯著減少， 因此在力量訓練后股四頭肌和腓腸肌的力量也在增加。 與Post-BoNT-A 組相比， Pre-BoNT-A 組在結果中對于肌肉體積的影響更大。 這可能是因為Post-BoNT-A 組似乎能夠立刻利用增加的肌肉體積， 而Pre-BoNT-A 組需要等到真正的力量增加之后來掩蓋痙攣狀態(tài)。 影響腦癱兒童運動發(fā)育最大的因素是痙攣， BoNT-A 注射阻止了神經肌肉接頭處乙酰膽堿的釋放， 從而達到阻斷神經和肌肉接頭阻斷電荷傳導的作用， 減少了肌肉痙攣并促進關節(jié)活動［20］。

力量訓練后的肌肉肥大也與McNee 等人的研究結果相一致， 表明腦癱兒童的肌肉可以獲得因力量訓練的刺激而生長。 經過10 周的足底屈肌訓練之后， 內側腓腸肌 （0.46）和外側腓腸肌 （0.44） 的體積都增加， 但是因為缺乏對照組， 所以不能確定肌肉體積和力量的增加是因為自然生長還是力量訓練的結果。 與典型發(fā)育個體相比， 腦癱兒童力量訓練后肌肉力量增大效果更好， 這可能是因為腦癱兒童有著更差的初始力量。 另外， 還有證據表明， 功能和力量與 痙 攣 有 關［21］， 腦 癱 兒 童 力 量 明 顯 減 弱［22］， 并 且 存 在 于 關節(jié)周圍的所有肌肉［23］。 所以， 肌肉、 痙攣和力量應該互相關聯的。

形態(tài)學的研究結果表明了力量訓練在改變肌肉生長速度方面的潛在作用。 在Williams 等人的研究中， 隨著神經和肌肉結構的相結合， 參與兒童的目標實現量表分數也都有所增加， 表明通過力量訓練來增加肌肉體積和肌肉力量的目的也是為了改善肌肉功能。

3.2 力量訓練對腦癱兒童下肢肌肉功能的影響

Williams, Moreau 和Stackhouse 等人都得出了力量訓練在等長力量、 等速力量和橫截面積的結果。 在Moreau 等人的研究中， 以更高的縮短速度進行訓練會導致股外側肌的肌束長度和橫截面積增加， 而力量訓練組的肌束長度則縮短， 但是對于股外側肌有微小的負面影響。 膝伸肌的等速力量在兩組之間都有提高。 在這4 項研究中， 僅有這1 項研究了力量訓練對于肌束長度的有效性。 在緩慢速度下進行力量訓練對于肌束的長度變化沒有太大影響。 有研究觀察到患有痙攣型腦癱的兒童在站立期間表現出腓腸肌異常延長。 而這些持續(xù)性的肌腹拉長可能導致永久性肌肉損傷，從而影響步態(tài)姿勢［24］。

在Stackhouse 等人的研究中， 股四頭肌的橫截面積有了很大的變化， 但對足底屈肌沒有什么影響。 膝伸肌力量也有了很大的提高。 這可能是因為只有5 個人的樣本量，并且干預措施是最大自愿等長收縮。 神經電刺激在康復中廣泛使用， 用來恢復患者的肌肉質量和功能。 有研究表明短暫的低電壓經皮刺激將減少繼發(fā)于膝關節(jié)固定的股四頭肌萎縮， 并且防止肌肉蛋白質合成的下降［25］。

運動范圍、 運動速度和收縮模式等因素都可能在訓練后肌肉適應性方面產生影響。 有研究表示神經肌肉性疾病的患者缺乏運動導致身體狀況較差， 而較差的身體狀況也會阻礙患者運動功能， 由此惡性循環(huán)［26］。 慢性疼痛是患有神經肌肉疾病青少年的一個重要問題， 而疼痛同時也會阻礙患者的運動表現。 個性化漸進式阻力訓練可以增加患者的力量， 但增加的力量并沒有使活動能力得到客觀的改善［15］。

3.3 已有研究的局限與未來研究的建議

在納入的4 項研究中， 干預的頻率、 強度和負荷都不相同， 文獻中的描述也相對缺乏， 所以無法對比各項研究之間的相關性。 研究中測量方法的不同也會對研究結果產生差異， 缺乏對結果可靠性的闡述， 不同的干預措施和輔助療法， 在僅有的4 項研究中很難得出有效的結論。 研究中力量干預的強度和持續(xù)時間的不足， 樣本量較少也是本文的局限所在。 不同的肌肉群在持續(xù)長時間的力量訓練之后可能產生不同的肌肉適應性， 或因為年齡和性別產生不同速度的肌肉生長。 納入的干預對象屬于不同類型的腦癱，以及粗大運動功能分類系統(tǒng)的級別跨越幅度較大。 在每個程度上腦癱兒童的運動能力、 認知程度、 協(xié)調性和動作完成度也不同， 最終也會產生對力量訓練不同的效果影響而使結果產生偏差。

由于腦癱類型的多樣性和不同肌肉在不同年齡、 性別、干預程度的適應性， 在未來的研究中應該將干預對象的納入范圍和干預措施保持相對一致性來評估力量訓練對兒童的肌肉形態(tài)學變化， 也應該考慮到兒童在成長階段隨著時間推移， 肌肉體積和力量的自然增長。 隨著醫(yī)學的進步，未來的研究中應該利用設備儀器納入測量更多的神經肌肉特性， 全方位地研究腦癱患者不同部位的肌肉在力量訓練干預下產生的不同效果和影響。

4 結論

運用系統(tǒng)綜述方法梳理了4 篇高質量和高相關的研究文獻， 發(fā)現力量訓練對腦癱兒童下肢骨骼肌肉的形態(tài)和功能均存在積極性影響， 這為力量訓練對于腦癱兒童下肢肌肉體積、 力量和功能的有效干預提供了初步的研究證據。但是因為相關研究成果的不足， 以及納入文獻研究樣本量較小， 缺乏異質性的研究設計和不同的結果測量， 使已有的研究結果具有一定的局限性， 所以我們需要辯證地看待這些實驗結果。