葛良玉， 季莉， 陳霖， 李志萍， 顧倩平， 孟箭， 張靜

1.徐州市中心醫(yī)院口腔科，江蘇 徐州（221000）； 2.徐州市中醫(yī)院，江蘇 徐州（221000）； 3.徐州醫(yī)科大學(xué)，江蘇徐州（221000）

腮腺氣腫由Hyrtl 于1865 年首次報(bào)道，并定義為腮腺系統(tǒng)包括腺體和腮腺導(dǎo)管內(nèi)異常存在的氣腔［1］。腮腺氣腫在臨床上較為罕見(jiàn)，存在誤診、誤判以及治療不當(dāng)?shù)目赡堋９P者報(bào)告1 例難治性腮腺氣腫經(jīng)手術(shù)達(dá)到根治的病例，并就腮腺氣腫的病因、臨床表現(xiàn)、診斷和治療進(jìn)行相關(guān)文獻(xiàn)回顧。

1 臨床資料

1.1 病史及檢查

患兒，男，10 歲2 個(gè)月，因“左面部腫脹1 月余”入院，患兒1 個(gè)月前無(wú)明顯誘因情況下出現(xiàn)左面部腫脹，外院予以穿刺及壓迫處理，合并抗炎治療2 周，左頰腫脹未見(jiàn)消退，遂來(lái)我院就診。門(mén)診擬“左面部腫物”收入院，入院時(shí)神志清，查體合作，無(wú)感冒發(fā)熱畏寒等不適癥狀，睡眠、飲食及二便正常，一般健康狀況良好。否認(rèn)高血壓、冠心病及糖尿病史，否認(rèn)有肝炎結(jié)核病史，否認(rèn)有青霉素等藥物過(guò)敏史，否認(rèn)手術(shù)外傷史，無(wú)輸血史。患兒既往有腦癱伴癲癇病史10 年余，自服奧卡西平片0.3 g，bid，訴控制良好?；純荷L(zhǎng)發(fā)育及營(yíng)養(yǎng)狀況一般，體質(zhì)量25.5 kg。入院時(shí)專(zhuān)科檢查：面部表情正常，左耳屏前區(qū)廣泛腫脹（圖1a），范圍約3.0 cm×2.5 cm，界不清，質(zhì)軟，無(wú)觸壓痛?？趦?nèi)檢查示：混合牙列，咬合關(guān)系正常，54、65 乳磨牙深齲，無(wú)牙列缺損。三對(duì)大涎腺導(dǎo)管口無(wú)紅腫，擠壓左側(cè)腮腺，導(dǎo)管口未見(jiàn)明顯分泌物（圖1b），右側(cè)腮腺分泌液清亮。雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)區(qū)無(wú)紅腫，無(wú)凹陷，雙側(cè)活動(dòng)對(duì)稱(chēng)，未及彈響，開(kāi)口型正常，無(wú)絞鎖。

患者入院后完善腮腺M(fèi)RI 平掃：左側(cè)咬肌腫脹，外側(cè)低信號(hào)，積氣（圖2a），可見(jiàn)腮腺導(dǎo)管由氣腔內(nèi)穿行（圖2b、2c），氣腔周?chē)袤w組織炎性表現(xiàn)（圖2d），左側(cè)腮腺導(dǎo)管擴(kuò)張（圖2e、2f）。

Figure 1 Preoperative images of a patient with pneumoparotid圖1 腮腺氣腫患者術(shù)前照

行左腮腺唾液腺造影：左側(cè)腮腺主導(dǎo)管充盈良好，未見(jiàn)明顯狹窄及充盈缺損，分支導(dǎo)管粗細(xì)不均，腺泡不同程度擴(kuò)張，左側(cè)腮腺腫脹（圖3a），左側(cè)腮腺下方示囊樣低密度影，邊緣光滑，未見(jiàn)造影劑充盈（圖3b），腮腺導(dǎo)管由氣腔內(nèi)穿行（圖3c），20 min 后再次攝片腮腺導(dǎo)管內(nèi)未見(jiàn)造影劑殘留（圖3d）。行細(xì)針穿刺檢查，注射器僅能抽吸出氣體，約5 mL，穿刺抽吸后左面部腫物塌陷?？谇还臍鈺r(shí)，左腮腺區(qū)再次隆起。結(jié)合穿刺及影像學(xué)檢查，考慮為腮腺氣腫。

1.2 治療

與患兒家屬溝通治療方案，包括：①保守抗炎治療；②局部穿刺后繼續(xù)行加壓包扎，結(jié)合抗炎治療；③手術(shù)行腮腺淺葉部分切除術(shù)及腮腺導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)。

經(jīng)溝通后行左腮腺氣腫穿刺抽吸后立即使用彈性繃帶加壓包扎左腮腺區(qū)，持續(xù)加壓2 d 后見(jiàn)左腮腺區(qū)腫脹變化不顯，遂再次穿刺抽吸并行加壓包扎，術(shù)程中予患兒對(duì)癥抗炎治療，持續(xù)加壓包扎3 d 后患兒左腮腺腫脹未緩解。

考慮保守治療無(wú)效，與患兒家屬再次溝通后決定行手術(shù)治療。排除麻醉及手術(shù)禁忌，于入院第6 天靜吸復(fù)合全麻下行“腮腺淺葉部分切除術(shù)+腮腺導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)+面神經(jīng)解剖術(shù)”。手術(shù)順利，術(shù)中見(jiàn)左腮腺導(dǎo)管粗大，氣腔無(wú)明顯囊壁樣結(jié)構(gòu)。術(shù)后病理示：（左腮腺）氣腫伴周?chē)曰撔匝祝▓D4）。術(shù)后繃帶加壓，術(shù)后第2 天拔除左腮腺負(fù)壓引流管，術(shù)后第8 天，患兒一般情況可，左腮腺區(qū)術(shù)創(chuàng)愈合良好，拆除加壓繃帶后左腮腺無(wú)腫脹，觸診無(wú)腫塊及積氣，腮腺氣腫得到根治，患兒順利出院。

Figure 2 Preoperative MRI imaging of a patient with pneumoparotid圖2 腮腺氣腫患者術(shù)前MRI 影像資料

Figure 3 Preoperative salivary gland angiography of a patient with pneumoparotid圖3 腮腺氣腫患者術(shù)前唾液腺造影影像資料

Figure 4 Intraoperative air cavity image and postoperative pathological image of a patient with pneumoparotid圖4 腮腺氣腫患者術(shù)中氣腔圖像和術(shù)后病理圖片

2 討 論

腮腺氣腫是一種罕見(jiàn)的腮腺腫大，常合并皮下氣腫，并延伸到周?chē)念i面部皮下組織［2］，導(dǎo)致腮腺區(qū)腫脹。腮腺氣腫的發(fā)生通常由空氣和唾液通過(guò)腮腺導(dǎo)管逆行注入次級(jí)導(dǎo)管和腺泡所致［3］。頰肌張力減退、咬肌肥大或黏液暫時(shí)阻塞腮腺導(dǎo)管被認(rèn)為是可能的危險(xiǎn)因素［1］。Gazia 等［4］在總結(jié)既往的腮腺氣腫文獻(xiàn)報(bào)告后發(fā)現(xiàn)，腮腺氣腫的病因構(gòu)成為：非自主鼓頰動(dòng)作引起的腫脹（53.7%）、特發(fā)性病例（24.1%）、醫(yī)源性原因（16.6%）、慢性支氣管炎患者（5.5%）。

口腔固有的一些解剖學(xué)因素通?？深A(yù)防空氣和唾液通過(guò)腮腺導(dǎo)管逆行進(jìn)入腮腺，這些因素包括：①導(dǎo)管口鄰近上頜第二磨牙，呈狹縫狀，周?chē)嬖陴つぐ欞怒h(huán)繞，當(dāng)口腔內(nèi)壓力增加時(shí)，黏膜皺襞可覆蓋管口；②導(dǎo)管口直徑小于導(dǎo)管本身直徑；③口腔壓力增加時(shí)，頰肌收縮進(jìn)一步壓縮導(dǎo)管［5］。這些解剖結(jié)構(gòu)的異常，如腮腺導(dǎo)管擴(kuò)張、頰肌無(wú)力或咬肌肥大，可能會(huì)誘發(fā)腮腺氣腫［6］。正?？谇粌?nèi)呼氣壓力為2～3 mmHg，吹玻璃和吹小號(hào)時(shí)口腔內(nèi)壓力可增140～150 mmHg［7］。由壓縮空氣驅(qū)動(dòng)的牙科器械可能會(huì)使口腔內(nèi)壓力增加60～65 mmHg［8］?？谇粌?nèi)壓力急劇增加時(shí)可能會(huì)突破腮腺的正常保護(hù)機(jī)制而致空氣和唾液逆行進(jìn)入導(dǎo)管系統(tǒng)。此外，醫(yī)源性因素除牙科因素（55.5%）外，還包括持續(xù)氣道正壓通氣（continuous positive airway pressure，CPAP）的使用（33.4%）和肺活量測(cè)定（11.1%）［4,9-10］。

輕癥腮腺氣腫患者經(jīng)常不能自主發(fā)現(xiàn)，臨床上常表現(xiàn)為慢性病程，出現(xiàn)間歇性腮腺腫脹，伴或不伴疼痛。文獻(xiàn)報(bào)道，臨床檢查可以發(fā)現(xiàn)腮腺導(dǎo)管乳頭腫脹，按壓腮腺可見(jiàn)腮腺導(dǎo)管冒出泡沫狀唾液［6,11］。但該例患兒以不明原因的腮腺腫脹為主要臨床表現(xiàn)，無(wú)明顯觸壓痛，患側(cè)腮腺導(dǎo)管口未見(jiàn)明顯紅腫，擠壓患側(cè)腮腺，導(dǎo)管口未見(jiàn)明顯分泌物，因此筆者認(rèn)為腮腺導(dǎo)管乳頭腫脹及按壓腮腺見(jiàn)腮腺導(dǎo)管泡沫狀唾液為腮腺氣腫非特異性臨床表現(xiàn)。

腮腺氣腫的診斷主要依靠臨床表現(xiàn)及影像學(xué)檢查。影像學(xué)檢查可對(duì)腮腺氣腫及其并發(fā)癥明確診斷。超聲檢查是頭頸部淺表腫脹首選檢查手段，可以在腮腺區(qū)標(biāo)記出在腺實(shí)質(zhì)、導(dǎo)管和軟組織中的空氣為高回聲信號(hào)。超聲對(duì)腮腺氣腫的早期診斷有效［12］，超聲檢查簡(jiǎn)單、可靠、無(wú)創(chuàng)、經(jīng)濟(jì)高效，并可提供實(shí)時(shí)動(dòng)態(tài)成像［13］。然而，超聲檢查對(duì)氣體的范圍、分布和來(lái)源以及深部腔室并發(fā)癥顯像可能并不明顯，在這種情況下，CT 檢查可以顯示腮腺內(nèi)的空氣和相關(guān)并發(fā)癥，同時(shí)也可以排除潛在的涎石癥［14］。因此，CT 檢查被認(rèn)為是腮腺氣腫的首選檢查方法［15］。腮腺充氣CT 與簡(jiǎn)單CT 相比，可以顯示導(dǎo)管和腺體內(nèi)空氣的輕微變化［16］。磁共振成像可能顯示與并發(fā)癥相關(guān)的腮腺信號(hào)變化，但空氣可能不容易識(shí)別［13］。唾液腺造影通常顯示腮腺導(dǎo)管明顯擴(kuò)張，但造影檢查存在潛在的并發(fā)癥［6］。近年來(lái)，涎腺鏡檢查已成為一種良好的常規(guī)技術(shù)和腮腺微創(chuàng)診斷技術(shù)，對(duì)評(píng)估唾液導(dǎo)管系統(tǒng)效果良好［3］。本例患兒因術(shù)前經(jīng)過(guò)穿刺加壓等診治，對(duì)于腮腺氣腫的診斷是明確的，因此入院后未行CT 檢查，而是進(jìn)行磁共振檢查以明確氣腔周?chē)仔越?rùn)狀況，行唾液腺造影以觀察腮腺各級(jí)導(dǎo)管及腺泡影像學(xué)表現(xiàn)，以為后續(xù)治療方案制定起到關(guān)鍵的輔助作用。

腮腺氣腫急性期治療包括應(yīng)用抗生素，如果腫脹嚴(yán)重，可添加類(lèi)固醇激素。一般輔助治療手段包括腺體按摩、多飲水、漱口和熱敷等。對(duì)于自我誘發(fā)的腮腺氣腫病例，必要時(shí)需進(jìn)行心理治療，以糾正潛在的適應(yīng)性精神障礙。在嚴(yán)重病例或復(fù)發(fā)時(shí)，有時(shí)需要進(jìn)行手術(shù)治療，手術(shù)方式包括：腮腺導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)、部分腮腺切除術(shù)和腮腺導(dǎo)管改道術(shù)等［6,17］。腮腺導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)被認(rèn)為是治療復(fù)發(fā)性或慢性嚴(yán)重腮腺感染的金標(biāo)準(zhǔn)。在極少數(shù)情況下需要進(jìn)行腮腺切除術(shù)，通常是在患者依從性不佳、治療失敗或慢性感染的情況下，腮腺切除術(shù)是最后的治療手段［18-20］。腮腺切除術(shù)是一種有創(chuàng)治療，可能會(huì)導(dǎo)致面神經(jīng)損傷、Frey 綜合征、涎瘺、耳大神經(jīng)損傷和瘢痕等并發(fā)癥［21-22］。手術(shù)作為難治性腮腺氣腫的最終治療手段，應(yīng)嚴(yán)格把握適應(yīng)證。

此例患者病史時(shí)間長(zhǎng)達(dá)1 個(gè)月余，且經(jīng)抗炎治療、心理干預(yù)治療、物理加壓治療等保守治療方案后無(wú)效，患者既往腦癱伴癲癇病史，存在非自主性的鼓頰行為，考慮為難治性病例，遂最終采取腮腺導(dǎo)管結(jié)扎術(shù)及部分腮腺切除術(shù)的手術(shù)治療方式，達(dá)到良好治療效果。

腮腺氣腫是一種非真性病理狀態(tài)，其特征是腮腺導(dǎo)管和腺體中存在空氣。腮腺氣腫最常見(jiàn)的病因是非自主鼓頰，其主要原因是精神障礙。涎腺造影和CT 有助于評(píng)估腺體受累程度和結(jié)構(gòu)損傷。腮腺氣腫應(yīng)根據(jù)每個(gè)患者的具體病情選擇合理的治療方案，如果伴有腮腺炎性表現(xiàn)，先行抗生素治療。如果出現(xiàn)皮下氣腫，必須評(píng)估患者臨床表現(xiàn)、氣腫大小和復(fù)發(fā)率，以避免演變?yōu)榭v隔氣腫。對(duì)重癥病例，針吸或手術(shù)治療是適合的。對(duì)于復(fù)發(fā)病例，應(yīng)考慮更積極的手術(shù)治療。同時(shí)，應(yīng)注意行為矯正和心理治療，優(yōu)先解決病因，根據(jù)患者情況全面管理，以減少并發(fā)癥的發(fā)生。

【Author contributions】 Ge LY participated in the data collation and wrote the article. Ji L, Chen L collected the data and search the literature. Li ZP, Gu QP, Meng J, Zhang J determined the framework of the article and revised the article. All authors read and approved the final manuscript as submitted.