吳滌清，李志萍，孟 箭，陳 彬

唇腭裂畸形是最常見的先天性口腔頜面部發(fā)育畸形，嚴重影響患者的口腔功能和面部容貌。唇腭裂序列治療[1]即在患者的各個生長發(fā)育階段，治療其相應(yīng)的形態(tài)、功能和心理缺陷。部分唇腭裂患者唇腭裂修復(fù)術(shù)后出現(xiàn)明顯繼發(fā)性的頜骨三維方向的畸形：多表現(xiàn)為上頜骨發(fā)育不足并伴有下頜真性或假性前突，前牙或全牙列反牙合，面中部凹陷，牙弓狹窄，咬合關(guān)系紊亂，故正頜手術(shù)為序列治療的重要部分。數(shù)字外科技術(shù)的飛速發(fā)展，為此類患者的正頜正畸聯(lián)合治療提供了更精準更個性化的輔助手段。相較常見的錯牙合畸形，唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者手術(shù)的預(yù)演、實施及術(shù)后效果還會受唇腭部瘢痕、頜骨不連續(xù)、氣道通暢性及發(fā)音等多種特殊因素的影響。我們設(shè)想通過口腔及上氣道容積建模，分析其手術(shù)前后的變化來評價患者雙頜手術(shù)前后的功能變化，以尋求在數(shù)字外科技術(shù)中能更好地融入唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者的軟硬組織畸形特點，去精確地評價包括面型、發(fā)音及術(shù)后氣道等內(nèi)容。

1 資料與方法

1.1 研究對象

2015年7月至2019年12月徐州市中心醫(yī)院口腔科收治5例單側(cè)完全性唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者。其中男2例，女3例；年齡18～26歲；左側(cè)2例，右側(cè)3例。所有患者前期均按序列治療計劃接受過唇腭裂修復(fù)手術(shù)及牙槽突裂植骨成形術(shù)。經(jīng)正頜正畸聯(lián)合會診明確為：繼發(fā)骨性上頜骨發(fā)育不足，下頜前突錯牙合畸形。制定治療計劃：①術(shù)前正畸(去除牙齒代償，豎直牙軸，整平曲線并適當前牽與擴寬上頜骨)；②正頜外科手術(shù)(均為雙頜手術(shù)，即上頜骨 LeFortⅠ型截骨術(shù)和下頜支矢狀劈開截骨術(shù)(bilateral sagittal split ramus osteotomy, BSSRO))；③術(shù)后正畸；④心理輔導(dǎo)及語音訓(xùn)練；⑤隨訪與療效評估。

1.2 治療流程

患者完成術(shù)前正畸后按期接受數(shù)字外科引導(dǎo)下的正頜手術(shù)，隨后接受精細化的術(shù)后正畸，精細調(diào)整牙合功能。手術(shù)方法如下：5例患者接受雙頜手術(shù)，包括上頜骨LefortⅠ型截骨(上頜骨整體遷移2～5 mm，下降1～2 mm，患側(cè)上頜骨后份下降2 mm，找平牙合平面)，下頜骨BSSRO旋轉(zhuǎn)后退約5～8 mm。3例結(jié)合了頦成形手術(shù)。術(shù)后1個月及3個月隨訪，比較手術(shù)前后患者面型、咬合關(guān)系、顳下頜關(guān)節(jié)及患者氣道通氣、發(fā)音改變等。

獲取所有患者術(shù)前術(shù)后正側(cè)面像、牙合像及影像學(xué)資料、頭影測量分析結(jié)果。本研究已通過院倫理委員會審批，經(jīng)患者本人知情同意后進入數(shù)字化三維建模流程。

1.3 數(shù)字外科研究內(nèi)容

1.3.1 數(shù)字化三維重建 將患者正頜術(shù)前1周、術(shù)后1個月、術(shù)后3個月接受CBCT(KAVO，德國，電壓120 kV，層厚0.125 mm，掃描時間20 s)的DICOM數(shù)據(jù)及3Shape 口掃STL數(shù)據(jù)導(dǎo)入Mimics 20.0軟件(Materialises公司，比利時)，重建頜面部三維模型，需將FH平面與水平面平行放置并與正中矢狀面垂直并校準方向。在三維模型上利用不同軸面視角進行精確定點標記。為減小測量誤差，每個樣本由同一位專業(yè)的正畸醫(yī)生定點并手動分割固有口腔與上氣道的數(shù)據(jù)圖像，測量三次結(jié)果取平均值，每次測量間隔兩周。

1.3.2 三維固有口腔容積模型構(gòu)建與數(shù)據(jù)測量 固有口腔是指上下頜牙列和牙槽突的內(nèi)側(cè)面部分、頂部硬腭、底部舌和口底、后界通過咽門與口咽腔相通[2]，由此我們界定，硬腭構(gòu)成固有口腔上界，牙列及上下頜骨的舌側(cè)面構(gòu)成前界和左右邊界，下界為下頜平面，后界(冠狀面)為過雙側(cè)翼突前緣中點且垂直于FH平面構(gòu)成的平面，該點位于蝶骨上，不受正頜手術(shù)影響。術(shù)前正畸后患者上下前牙在牙尖交錯位無接觸，且反覆蓋較大，我們將牙合平面作為分割固有口腔上下部分容積的分界，自此完成固有口腔容積模型的構(gòu)建，再行容積的測量(圖1、2)。按照上述分界，在三維模型上劃分固有口腔及相關(guān)標志點，并計算出固有口腔容積大小。

1.3.3 三維上氣道容積模型構(gòu)建與測量 上氣道大致分為鼻咽段、腭咽段及舌咽段，因雙頜手術(shù)前后影響上下頜骨的位置，繼而影響上氣道不同節(jié)段的容積，因此采取了分段測量的方法見圖3，具體測量項目見表1。

A：三維數(shù)據(jù)重建(minics中)；B：術(shù)前三維效果圖；C 模擬雙頜術(shù)后效果圖

A：術(shù)前固有口腔模型構(gòu)建；B：術(shù)前固有口腔底面觀；C：術(shù)前固有口腔模型矢狀觀；D：術(shù)后固有口腔模型構(gòu)建；E：術(shù)后固有口腔底面觀；F：術(shù)后固有口腔模型矢狀觀；L、H、W分別為固有口腔長度、高度、寬度；ML為下頜骨長度

A：術(shù)前口腔及氣道模型構(gòu)建；B：術(shù)前上氣道容積； C：術(shù)后上氣道容積

表1 上氣道測量項目Tab.1 Upper airway measurement items

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法

2 結(jié) 果

2.1 臨床復(fù)查

5例患者正頜手術(shù)均未發(fā)生嚴重并發(fā)癥，術(shù)后面型改善滿意度較高，雙側(cè)顳頜關(guān)節(jié)運動良好，開口度及開口型基本正常。1例患者術(shù)后3個月下頜骨略有前移，前牙呈對刃狀態(tài)，并在術(shù)后出現(xiàn)輕微打鼾。5例均無發(fā)音異常，未聞及腭裂語音。

2.2 固有口腔及上氣道容積三維數(shù)字化測量

5例單側(cè)完全性唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者雙頜手術(shù)術(shù)前、術(shù)后1個月及術(shù)后3個月的固有口腔總?cè)莘e、上氣道容積的測量數(shù)值均無顯著差別。上頜骨LefortⅠ型截骨后上頜骨下降、旋轉(zhuǎn)及前移導(dǎo)致固有口腔上部容積增加，下頜骨BSSRO旋轉(zhuǎn)后退后下部容積縮小，術(shù)前與術(shù)后1個月、3個月均有差異(P<0.05)，術(shù)后結(jié)合正畸治療后頜骨三維空間位置穩(wěn)定，故1個月及3個月數(shù)值無差別。在三維長度方向上結(jié)果同容積數(shù)值，寬度及長度數(shù)值均有減少，高度稍有增加(表2)。術(shù)后3個月與術(shù)后1個月的固有口腔長度無明顯變化，統(tǒng)計學(xué)差異可能是由測量誤差引起。術(shù)后3個月復(fù)查1例患者出現(xiàn)下頜骨復(fù)前移，前牙對刃，固有口腔容積較1個月時略增加。

5例患者上頜骨手術(shù)后下降、旋轉(zhuǎn)及前移致使鼻咽段與腭咽段體積增加，下頜骨旋轉(zhuǎn)后退后引起舌咽段體積及最小橫截面積減小，術(shù)前與術(shù)后1個月、3個月均有差異(P<0.05)。隨著術(shù)后結(jié)合正畸治療后上下頜骨三維空間位置穩(wěn)定、口腔肌鏈平衡的完善，手術(shù)術(shù)前、術(shù)后1個月及術(shù)后3個月的上氣道總?cè)莘e的測量數(shù)值均無顯著差別(表3)。

表2 固有口腔各測量值的比較Tab.2 Comparison of measurement values of oral cavity proper

表3 上氣道測量各測量值的比較Tab.3 Comparison of upper airway measurement values

3 討 論

單側(cè)完全性唇腭裂修復(fù)術(shù)后繼發(fā)頜骨畸形不僅嚴重影響患者容貌、咀嚼、發(fā)音等功能，而且給患者的身心健康造成巨大的困擾?；颊呒凹覍賹τ诿烙^及功能的要求使得正頜正畸聯(lián)合治療唇腭裂繼發(fā)錯牙合畸形成為綜合序列治療的重要部分。雖然正畸-外科聯(lián)合矯治已然成為解決錯牙合畸形患者美觀和功能問題有效的方法，但骨骼變化會影響周邊軟組織、舌、軟腭、舌骨和肌肉的位置和張力，影響口腔和鼻腔的尺寸以及氣道空間，這一點在完全性唇腭裂頜骨異常的矯正計劃中是很重要的考慮因素。

數(shù)字化正頜外科的發(fā)展為正頜外科的手術(shù)計劃制定、手術(shù)操作以及手術(shù)效果評價帶來了更加精確、安全的技術(shù)革新，為正頜外科提供了一種全新的發(fā)展方向。傳統(tǒng)模型外科方案制作的手術(shù)中間及終末牙合板因精準度較差難以完整真實再現(xiàn)牙合關(guān)系，而利用計算機輔助設(shè)計的方法制作導(dǎo)板，通過手術(shù)導(dǎo)板的導(dǎo)向作用達到和虛擬設(shè)計方案一致的手術(shù)效果。數(shù)字化牙合導(dǎo)板制作技術(shù)可以大大縮短牙合導(dǎo)板制作時間及減少醫(yī)務(wù)人員的精力消耗，并極大地降低誤差率，提供更加精確的成品，建立了規(guī)范且精準的正頜手術(shù)流程[3]。不同于常規(guī)骨性Ⅲ類錯牙合，腭裂患者的腭部瘢痕，頜骨不連續(xù)，牙槽突裂植骨吸收，牙齒移位、缺失等異常均影響到了其正頜手術(shù)的理想實施,尤其是上頜骨的移動。常規(guī)正頜手術(shù)數(shù)字化重建參考標準包括平面、點等三維數(shù)據(jù)，但針對唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形的復(fù)雜性，常規(guī)參數(shù)是否能全面體現(xiàn)該類患者功能及形態(tài)的特殊化以及尋求更精準化的數(shù)字外科設(shè)計標準與參照數(shù)據(jù)是學(xué)者們探討的重點內(nèi)容。通過查閱文獻，我們擬將固有口腔及上氣道容積引入正頜手術(shù)設(shè)計及術(shù)后數(shù)字化評價的內(nèi)容中。

固有口腔是頜面部的重要腔隙，不僅與呼吸、咀嚼、吞咽、言語構(gòu)音等功能關(guān)系密切，同時還與牙頜畸形的發(fā)生發(fā)展及治療轉(zhuǎn)歸有一定的相關(guān)性。根據(jù)Moss等[4]提出的“功能基質(zhì)假說”理論，頜骨的生長有賴于軟組織的功能需要，口腔間隙與功能需要相適應(yīng)。固有口腔容納舌體，與上氣道毗鄰，固有口腔容積變化也影響著上氣道體積。唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者在前移上頜骨時因軟組織瘢痕、上頜骨塊不連續(xù)限制，前移量較小，為獲得穩(wěn)定平衡的咬合關(guān)系，一般在下頜骨后退距離上進行補償。然而，下頜骨后退距離過大可能造成口咽部氣道縮窄，舌體過分后墜，繼而增加患者發(fā)生術(shù)后阻塞性睡眠呼吸暫停低通氣綜合征(obstructive sleep apnea-hypopnea syndrome, OSAHS)的風險[5]?；仡櫸墨I[6-8]，在術(shù)前設(shè)計考慮到唇腭裂上頜復(fù)發(fā)率高的因素，盡量控制上頜骨前移幅度在6 mm內(nèi)，主要為減少術(shù)后上頜骨軟組織瘢痕牽拉導(dǎo)致復(fù)發(fā)傾向，盡量避免過度損害腭咽閉合功能。

隨著CT和CBCT等影像學(xué)技術(shù)和計算機技術(shù)的發(fā)展，上氣道與周圍組織之間存在密度差異，上氣道的三維形態(tài)得以重建，即通過軟件三維重建后鼻棘點到第二頸椎下緣之間的上氣道形態(tài)及周圍組織，可精確描繪和測量上氣道不同層面的橫截面積、容積，以及舌體的厚度、寬度，舌骨的形態(tài)、位置。該方法可用于OSAHS診斷、治療，評價正頜手術(shù)對上氣道的影響和治療效果。Foltán等[9]認為下頜骨后退顯著會導(dǎo)致術(shù)后氣道過度狹窄，上頜 LefortⅠ型截骨前徙術(shù)可防止上氣道減小，術(shù)后上氣道寬度增大。有研究表明短時間內(nèi)大幅度移動下頜骨會對周圍軟硬組織如軟腭、舌、舌骨以及肌肉的位置和張力產(chǎn)生影響，進而導(dǎo)致上氣道的形態(tài)和功能改變[10]。雖沒有任何直接證據(jù)證實雙頜手術(shù)或下頜正頜手術(shù)會導(dǎo)致術(shù)后OSAHS[11],但上氣道容積仍是其影響因素之一，與OSAHS的存在與嚴重程度相關(guān)[12]。

本研究中5例唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者接受數(shù)字外科引導(dǎo)下的正頜手術(shù)，模擬手術(shù)設(shè)計包括：上頜骨平均前移量為3.4 mm,下降患側(cè)上頜骨，找平牙合平面，下頜骨行BBSRO旋轉(zhuǎn)后退，平均后退量為5.9 mm。我們將患者術(shù)前及術(shù)后1個月及3個月的CBCT和口掃數(shù)據(jù)導(dǎo)入數(shù)字軟件中，通過固有口腔及氣道容積建模，并開創(chuàng)性劃分上部口腔容積及下部口腔容積、鼻咽氣道和舌咽氣道，來分別評價上頜骨LefortⅠ型前移及下頜骨BSSRO后退后的數(shù)值變化對評價患者術(shù)后面型、發(fā)音及畸形復(fù)發(fā)的意義。本研究中上頜骨LeFortⅠ型截骨術(shù)增加了患者術(shù)后口腔上部容積與鼻咽段與腭咽段氣道的體積，下頜骨BSSRO后退使得術(shù)后的口腔功能間隙與口咽氣道容積均較小，尤其舌咽段氣道減小、術(shù)后的總口腔容積與上氣道容積較術(shù)前變化不顯著(P>0.05),與Ooi、蘇詠寬及Souza Pinto等[13-15]的研究相符合。研究表明三維方向術(shù)后固有口腔的正中矢狀面積、長度、寬度、下頜骨長度較術(shù)前明顯減小，因其下頜骨的后退較上頜骨前移顯著所致；固有口腔高度較術(shù)前明顯增加則是與LeFortⅠ型截骨術(shù)下降上頜骨時引起的上、下頜骨旋轉(zhuǎn)與咬合關(guān)系改變使后牙區(qū)增高有關(guān)。經(jīng)頭影測量分析，常規(guī)接受雙頜手術(shù)患者的下頜平面角變化在2°以內(nèi)，上、下頜骨順旋或逆旋對固有口腔及上氣道容積改變并不明顯[16]。我們研究中5例患者術(shù)后上氣道最小橫截面積減小約10%，且最小橫截面積手術(shù)前后變化明顯者均位于舌咽段，其術(shù)后上氣道總體積較術(shù)前無明顯減少，下頜平面角改變平均為2.5°。

在手術(shù)實施中，我們發(fā)現(xiàn)部分唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者上頜骨下降、旋轉(zhuǎn)或前移達不到術(shù)前數(shù)字外科預(yù)設(shè)的目標，下頜骨需要調(diào)整后退程度，數(shù)字牙合板也需要細節(jié)調(diào)改。因上頜骨移動受瘢痕、頜骨連續(xù)性缺陷等多因素影響，達不到有效的移動時，需增加下頜骨后退的程度，則固有口腔容積，尤其是下部分口腔容積及舌咽氣道容積變小，使得舌體體積相對增加，在術(shù)后短時期內(nèi)引起舌骨和舌體的后下移位，也可能引起下頜骨的順時針旋轉(zhuǎn)、開牙合及面下部長度增加等，所以正畸和正頜外科醫(yī)師應(yīng)當對患者術(shù)前、術(shù)后口腔容積氣道改變及遠期療效進行評估，防止上氣道過度狹窄，避免發(fā)生醫(yī)源性 OSAHS。研究中1例患者因下頜后退較多(8 mm)，術(shù)后固有口腔及氣道容積縮小較明顯，口腔下部的容積減少超過5%，出現(xiàn)了輕度打鼾癥狀，并且該患者在術(shù)后3個月出現(xiàn)下頜骨復(fù)發(fā)前移，前牙對刃。分析可能是舌體在明顯減小的固有口腔中活動受限，導(dǎo)致下頜位置的改變和下前牙的輕度唇傾。而其余4例患者的固有口腔及上氣道總?cè)莘e變化較小，其口腔下部容積減少均在3%左右，在術(shù)后治療及隨訪中無明顯打鼾癥狀，咬合關(guān)系改善良好，說明在該范圍內(nèi)固有口腔及上氣道容積的改變是可接受的。這也提示我們，這些數(shù)值的改變與頜骨、肌肉、牙牙合的解剖形態(tài)改變是相一致的，在應(yīng)用計算機外科技術(shù)在術(shù)前的方案設(shè)計、模擬上下頜骨移動時，同時模擬重建固有口腔和氣道的三維模型，預(yù)測出手術(shù)前后的變化范圍，可以更好地評價我們的手術(shù)方案實施后是否會引起語音及氣道通氣功能的變化，是否需要調(diào)整手術(shù)方案。

Alaluusua等[17]研究發(fā)現(xiàn)上頜骨的前移能夠改善唇腭裂患者齒槽輔音的發(fā)音，且口腔上部容積的增大可以增加口內(nèi)氣流量，對于腭裂術(shù)后舌面音[18]的訓(xùn)練與改善也有一定的幫助。我們應(yīng)用漢語拼音語音量表，對該5例單側(cè)完全性唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者正頜術(shù)前術(shù)后的拼音發(fā)音情況進行記錄，發(fā)現(xiàn)其語音未有明顯變化。

我們認為，引入計算機輔助精準測量唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形患者雙頜手術(shù)前后固有口腔及上氣道容積參數(shù)，可對術(shù)后的口腔及上氣道容積進行預(yù)測，評價其對發(fā)音、氣道通氣、術(shù)后復(fù)發(fā)等影響。同時也可指導(dǎo)手術(shù)方案的精細調(diào)整，如上頜骨發(fā)育過度不足或者存在整體前移困難、難以達到理想咬合狀態(tài)，可以考慮調(diào)整手術(shù)方案為LeFort Ⅱ型截骨術(shù)或者在術(shù)前行牽張成骨術(shù)。

有研究報道舌體積與固有口腔容積需要維持一定的比例，才能維持咬合關(guān)系的穩(wěn)定以減少術(shù)后的復(fù)發(fā)[19]。本文為回顧性研究，未能將舌體積也引入評價內(nèi)容，今后將在擴大樣本容量的基礎(chǔ)上進行進一步的研究。

綜上所述，唇腭裂繼發(fā)頜骨畸形的患者接受正頜手術(shù)前頜骨擬移動的位置參考內(nèi)容不僅包括良好的覆牙合覆蓋、咬合穩(wěn)定位等，針對這類特殊患者還要考慮其發(fā)音、上頜骨移動受限性以及上氣道容積的改變，故在計算機軟件輔助下通過準確地構(gòu)建固有容積和上氣道容積的三維模型，評價外科手術(shù)設(shè)計是否最優(yōu)化，也體現(xiàn)了數(shù)字外科個性化精準化的優(yōu)勢。