朱杭軍，劉洋君，劉赟

(1.南京中醫(yī)藥大學無錫附屬醫(yī)院 耳鼻咽喉科，江蘇 無錫 214000； 2.中國人民解放軍聯(lián)勤保障部隊第904醫(yī)院 耳鼻咽喉科，江蘇 無錫 214044)

Warthin瘤又稱腺淋巴瘤或淋巴乳頭狀囊腺瘤，Hilderbrand于1895年首次將這種腫瘤描述為一種先天性頸部囊腫,1929年Warthin將這種腫瘤稱為乳頭狀囊腺瘤淋巴瘤[1]。多發(fā)于涎腺，尤以腮腺常見，發(fā)生于鼻咽部極少，南京中醫(yī)藥大學無錫附屬醫(yī)院于2017年6月收治1例女性鼻咽部Warthin瘤并后鼻孔閉鎖患者，尤為罕見，檢索文獻，現(xiàn)有鼻咽部Warthin瘤資料均為零散個案報道，對其發(fā)生于鼻咽部的可能因素尚無明確定論，本文整理相關(guān)資料，并對其來源作初步探討。

1 臨床資料

患者，女，73歲，10年前感冒后出現(xiàn)雙側(cè)鼻塞、流膿涕，右側(cè)為重。當?shù)蒯t(yī)院保守治療無效，遂行右側(cè)鼻腔、鼻竇手術(shù)(手術(shù)方式不詳)，術(shù)后仍時有交替性鼻塞，右側(cè)明顯，伴有膿涕，近2年癥狀明顯加重，右側(cè)持續(xù)鼻塞多膿涕，于2017年6月來院就診，以鼻腔粘連、右側(cè)后鼻孔閉鎖收治入院。入院查體：雙側(cè)鼻腔見較多膿涕分泌物，清理后見右側(cè)鼻腔后外側(cè)壁向內(nèi)側(cè)膨隆，與鼻中隔黏膜粘連，后鼻孔完全閉鎖。?？茩z查左側(cè)鼻腔后鼻孔狹窄(圖1、2)。CT檢查顯示鼻竇鼻咽右側(cè)隆起，向內(nèi)與鼻中隔粘連，后鼻孔完全閉鎖，左側(cè)后鼻孔狹窄(圖3)。實驗室檢查無異常。于全麻鼻內(nèi)鏡下行雙側(cè)后鼻孔粘連松解+后鼻孔成形術(shù)，術(shù)中見右側(cè)后鼻孔完全閉鎖，以電刀自鼻中隔處打開后鼻孔，繼而向外側(cè)切除后鼻孔增生組織，松解左側(cè)后鼻孔粘連，擴大后鼻孔，雙側(cè)鼻腔膨脹海綿填塞。術(shù)后病理結(jié)果提示右側(cè)后鼻孔送檢組織為微小淋巴乳頭狀囊腺瘤(圖4)。1周后出院，術(shù)后9、12個月復查無復發(fā)，后患者未再復診。

圖1 右側(cè)后鼻孔完全阻塞 圖2 左側(cè)后鼻孔狹窄 圖3 CT示右側(cè)后孔粘連閉鎖、左側(cè)后鼻孔狹窄 圖4 病理檢查 (HE ×100)

2 討論

2.1 流行病學

Warthin瘤為唾液腺良性腫瘤，其發(fā)病有逐年增加趨勢，90%以上均發(fā)生于腮腺，大多數(shù)數(shù)據(jù)表明其為腮腺良性腫瘤第二位，占腮腺腫瘤的5%～6%，其發(fā)病和吸煙密切相關(guān)，男性高于女性[2-5]，Kadletz等[6]還指出Warthin瘤發(fā)病率增加和代謝綜合征之間可能存在聯(lián)系，尤其是和肥胖有密切關(guān)系，也有歐洲學者研究證明Warthin瘤近年超越多形性腺瘤成為首位腮腺良性腫瘤[7]。我國學者對3 724例唾液腺腫瘤分析表明，99%以上的唾液腺Warthin瘤發(fā)生于腮腺，男女比例約為4∶1，好發(fā)年齡為40～70歲，且近10年有明顯增加趨勢[8],對華東地區(qū)1 084例Warthin瘤的回顧性研究表明男女發(fā)病比例為11∶1，多灶性Warthin瘤的發(fā)生率為9.5%，其中28例發(fā)生在腮腺外部位，沒有1例位于鼻咽部，由此可見鼻咽部Warthin瘤相當罕見[9]。檢索文獻，從1989年至今共有13例鼻咽部Warthin瘤報道(含本例)，發(fā)病年齡52～81歲，男9例，女4例(2.25∶1)，其中3例男性患者有明確大量吸煙史，5例患者同時合并腮腺腺淋巴瘤(38.5%)[10-21]。

2.2 腫瘤來源

鼻咽部Warthin瘤來源尚無一致意見，有人認為是起源于鼻咽部小的散發(fā)的唾液腺，也有認為來源于上皮化生[10，12-15]。近來Valstar 等[22]通過PET-CT發(fā)現(xiàn)在咽鼓管隆凸區(qū)域分布人體另一較大唾液腺，并稱之為隆凸唾液腺，分析放療引起的鼻咽部干燥不適可能同該腺體受到照射有關(guān)?，F(xiàn)有報道的鼻咽部Warthin瘤除3例位于鼻咽頂部外，其余10例均位于鼻咽側(cè)壁，假設(shè)隆凸唾液腺確實存在(因為該腺體是否存在仍有爭議[23])根據(jù)Warthin瘤好發(fā)于唾液腺的特點，加之大多數(shù)鼻咽部Warthin瘤位于鼻咽側(cè)壁，我們推測鼻咽部側(cè)壁的Warthin瘤是否與隆凸唾液腺有關(guān)，或者就是發(fā)生于隆凸唾液腺的腫瘤？因為隆凸唾液腺為新提出的概念，其最終仍需要更多病例研究證實，如果術(shù)前能考慮到隆凸唾液腺可能，術(shù)中又能做到擴大切除，病理證實腫瘤位于腺體內(nèi)，應(yīng)該具有一定說服力。發(fā)生于頂壁的則可能和小的散發(fā)的唾液腺有關(guān)。

2.3 臨床表現(xiàn)

本組數(shù)據(jù)中，患者首次就診分別表現(xiàn)為無癥狀5例(體檢發(fā)現(xiàn))[15-19]，表現(xiàn)為分泌性中耳炎4例[13-14，20-21]，鼻塞、后鼻孔狹窄(閉鎖)2例[14]，頭痛[10]、鼻咽部異物感[11]、鼻出血[12]各1例。因鼻咽部腺淋巴瘤生長緩慢，早期多無臨床癥狀，本組病程16個月到10年，因此過半患者為檢查時發(fā)現(xiàn)；因其病變多位于鼻咽側(cè)壁，對咽鼓管咽口造成壓迫，故相當一部分患者出現(xiàn)傳導性聾、耳痛、中耳積液等分泌性中耳炎表現(xiàn)。本例患者沒有中耳炎表現(xiàn)。鼻咽部檢查大多數(shù)病例均表現(xiàn)為鼻咽側(cè)壁或者頂壁橢圓形或圓形腫物，表面黏膜光滑(9/13)，有4例(含本例)僅表現(xiàn)為鼻咽部黏膜增厚[14，20-21]。本病由于發(fā)病部位比較隱匿，且病程比較長，早期常無明顯癥狀，因此早期發(fā)現(xiàn)比較困難，值得注意。

2.4 疾病診斷

據(jù)現(xiàn)有資料分析，該瘤生長應(yīng)比較緩慢，早期無癥狀時很難發(fā)現(xiàn)。診斷可從以下幾方面考慮：①臨床表現(xiàn)：鼻咽部異物感、分泌性中耳炎表現(xiàn)、鼻塞、頭痛等；②體檢：更多依賴內(nèi)鏡檢查，發(fā)現(xiàn)鼻咽部表面光滑的腫物或者鼻咽部黏膜增厚導致后鼻孔狹窄、閉鎖體征，部分患者可有中耳積液體征；③影像檢查：CT或者MRI檢查，尤其是MRI檢查可能對疾病診斷更有價值。遺憾的是本例患者由于我們對該病認識不足，沒有做MRI檢查，導致資料不夠完善。至于影像檢查是否有特異性表現(xiàn)，由于相關(guān)資料不夠完善，尚有待總結(jié)；④病理：最終診斷仍有賴于病理證實。本病均為發(fā)現(xiàn)鼻咽部腫物或鼻咽黏膜增生，通過術(shù)后病理確診，在出現(xiàn)臨床癥狀及檢查發(fā)現(xiàn)鼻咽部腫物時不妨將該病考慮在內(nèi)。

2.5 治療及預后

治療目前均以手術(shù)切除為主，在鼻內(nèi)鏡下基本均能很好暴露并切除病灶，本例隨訪12個月無復發(fā)，后失訪，從現(xiàn)有資料看，術(shù)后隨訪時間長短不一，但均無復發(fā)報道，提示鼻咽部Warthin瘤手術(shù)切除預后較好。