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        環(huán)狀軟骨瘤1例報告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

        2021-05-07 12:35:00梁東龔正鵬宋鍇游明璦
        中國耳鼻咽喉顱底外科雜志 2021年2期
        關(guān)鍵詞:生長

        梁東,龔正鵬,宋鍇,游明璦

        (1.貴州醫(yī)科大學(xué),貴州 貴陽 550004;2.貴州醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院 耳鼻咽喉頭頸外科,貴州 貴陽 550004)

        軟骨瘤好發(fā)于肢體骨,發(fā)生在喉的軟骨瘤臨床上極為少見,喉軟骨瘤是間葉組織來源的良性腫瘤,約占頭頸腫瘤的0.12%,占喉部腫瘤不足1%[1]。本文報道貴州醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院收治的環(huán)狀軟骨瘤1例,分享治療經(jīng)驗,并結(jié)合國內(nèi)外文獻(xiàn)復(fù)習(xí),對環(huán)狀軟骨瘤的診斷、鑒別診斷及治療進(jìn)行討論。

        1 臨床資料

        患者,男,71歲,因“聲嘶3個月”于2020年1月3日就診,患者3個月前無明顯誘因出現(xiàn)聲音嘶啞,呈持續(xù)性,伴輕微吞咽梗阻感,無呼吸困難,無飲水嗆咳,無疼痛、咳血等不適。查體可捫及右側(cè)環(huán)狀軟骨稍有隆起,無壓痛,未捫及腫大淋巴結(jié),余查體未見明顯異常。纖維喉鏡檢查示右側(cè)聲帶固定(圖1)。頸部CT平掃+增強示右側(cè)聲門下區(qū)占位,大小約30 mm×20 mm×16 mm,上至C5水平,下至C7水平,其內(nèi)多發(fā)鈣化灶,邊界清,實質(zhì)部分不均勻強化,環(huán)狀軟骨右側(cè)顯示不清,考慮環(huán)狀軟骨來源軟骨類腫瘤(圖2)。頸部MRI示右側(cè)聲門下區(qū)見團片狀稍長T1、稍長T2信號影,邊界清,環(huán)狀軟骨右側(cè)受累(圖3)。頸部超聲示右側(cè)IV區(qū)多發(fā)稍大淋巴結(jié)。完善術(shù)前準(zhǔn)備后在全麻下行顯微支撐喉鏡CO2激光喉部新生物活檢術(shù),術(shù)中見右側(cè)聲門下凸向喉腔新生物,為黏膜下生長,觸之較硬,CO2激光切開新生物表面黏膜后,鉗取部分砂礫樣組織送病理。術(shù)后病理回示內(nèi)生性軟骨瘤。并行局麻下氣管切開+全麻下喉裂開、環(huán)狀軟骨瘤切除術(shù),術(shù)中以右側(cè)胸鎖乳突肌內(nèi)側(cè)入路,游離右側(cè)甲狀軟骨,離斷右側(cè)甲狀軟骨下角并掀起右側(cè)甲狀軟骨,見右側(cè)聲門下腫瘤,約3 cm×2 cm大小,邊界清楚,表面軟骨膜及喉腔黏膜完整,向喉腔內(nèi)生長,基底位于右側(cè)環(huán)狀軟骨弓及右側(cè)環(huán)狀軟骨板,侵犯右側(cè)環(huán)杓關(guān)節(jié)(圖4),使用耳科磨鉆1 mm鉆頭沿腫瘤邊緣進(jìn)行打磨,完整切除腫瘤,再使用5 mm鉆頭將粗糙骨面打磨至骨質(zhì),由于切除后右側(cè)環(huán)狀軟骨正常骨質(zhì)較薄,導(dǎo)致環(huán)狀軟骨弓右側(cè)有離斷,其余環(huán)形結(jié)構(gòu)完整,右側(cè)離斷處未做轉(zhuǎn)瓣修復(fù),而將凸向喉腔的軟骨膜及黏膜提起復(fù)位并縫合固定離斷的環(huán)狀軟骨。術(shù)后予常規(guī)營養(yǎng)支持、預(yù)防感染等治療,術(shù)后病理與術(shù)前活檢病理一致(圖5)。術(shù)后患者術(shù)區(qū)恢復(fù)良好,并于術(shù)后第5天開始間斷堵管,術(shù)后第15天順利拔除氣管套管。分別于術(shù)后1、3個月行纖維喉鏡檢查,未見喉腔狹窄及復(fù)發(fā)(圖6),遠(yuǎn)期療效還需長期隨訪。

        2 討論

        在喉部腫瘤中,喉軟骨類腫瘤發(fā)生率小于1%,主要有喉軟骨化生、喉軟骨瘤及喉軟骨肉瘤,喉軟骨瘤最早在1816年被報道,其發(fā)病率存在一定爭議,它的實際發(fā)病率可能比現(xiàn)有統(tǒng)計更低,因為軟骨瘤與低級別軟骨肉瘤很難區(qū)別[2],Neel等[3]研究1910—1979年,在梅奧診所33例喉軟骨腫瘤中,只有2例為喉軟骨瘤,其余31例為喉軟骨肉瘤,Tiwari等[4]的研究預(yù)測大于50%的喉軟骨腫瘤是軟骨肉瘤。國際頭頸專家組成員Ferlito等[2]提出,軟骨肉瘤容易診斷為軟骨瘤,除病理特征相似以外,還可能是因為同一腫瘤中同時存在軟骨瘤和軟骨肉瘤的病理特征,或者軟骨瘤正在向軟骨肉瘤惡性轉(zhuǎn)化,建議盡可能多的取材更有助于準(zhǔn)確的判斷。

        喉軟骨瘤起源于正常軟骨或軟骨外的胚胎殘余,分為內(nèi)生型軟骨瘤和外生型軟骨瘤,外生型軟骨瘤多發(fā)生于甲狀軟骨,內(nèi)生型軟骨瘤好發(fā)于環(huán)狀軟骨[5]。喉軟骨瘤好發(fā)于30~70歲男性,男性發(fā)病率約為女性3~5倍[6]??蓙碓从谌我夂碥浌牵h(huán)狀軟骨最易受累(約70%~75%),其次是甲狀軟骨(約15%),極少發(fā)生在會厭軟骨和杓狀軟骨[7],環(huán)狀軟骨又以后外側(cè)及后側(cè)最為常見[8],但往往較大的軟骨瘤很難判斷腫瘤的起始部位。喉軟骨瘤病因尚不明確,軟骨不規(guī)則骨化、輻射可能與腫瘤的發(fā)生有關(guān)[9]。喉軟骨瘤生長緩慢,早期不易發(fā)現(xiàn),當(dāng)腫瘤生長至較大時才出現(xiàn)相應(yīng)臨床癥狀,臨床癥狀主要與腫瘤的位置和大小有關(guān),最常見的癥狀是聲音嘶啞(74%)、呼吸困難(56%)、吞咽困難(21%)和頸部腫塊(15%)[10],聲音嘶啞一般是病灶累及環(huán)杓關(guān)節(jié)而非喉返神經(jīng)[11],堵塞管腔大于75%可出現(xiàn)呼吸困難[1],向頸外生長可表現(xiàn)為頸部硬性包塊。Lewis等[12]報道腫瘤向喉腔外生長者約有15%的患者表現(xiàn)為隨吞咽上下移動的頸部包塊,此時應(yīng)注意與甲狀腺腫塊鑒別。

        圖1 術(shù)前纖維喉鏡檢查見右側(cè)聲帶固定,呈弧形 圖2 術(shù)前CT檢查 2A:平掃;2B增強 圖3 頸部MRI平掃 3A:T2WI;3B:T1WI 圖4 術(shù)中掀起甲狀軟骨后暴露環(huán)狀軟骨瘤 圖5 術(shù)后病理示內(nèi)生性軟骨瘤 (HE ×400) 圖6 術(shù)后3個月纖維喉鏡示聲門下未見新生物及狹窄

        纖維喉鏡、喉部CT及MRI等檢查有助于環(huán)狀軟骨瘤的早期診斷。纖維喉鏡檢查可見聲門下膨脹性生長腫物,表面黏膜光滑,但質(zhì)地較硬,在活檢時需切開黏膜及包膜,盡可能多取包膜下砂礫樣組織,有助于病理診斷。影像學(xué)檢查中,喉部CT尤為重要,表現(xiàn)為膨脹性生長的不規(guī)則團塊影,其密度多不均勻,可見條索狀、斑點狀或斑片狀軟骨樣鈣化影,但無骨皮質(zhì)破壞及無軟組織腫塊[13]。與喉軟骨肉瘤相鑒別,喉軟骨肉瘤呈不均勻膨脹性生長及骨皮質(zhì)破壞,瘤區(qū)內(nèi)見環(huán)狀鈣化及夾雜軟組織密度影[14]。此外,還需要和良性疾病喉軟骨化生相鑒別,喉軟骨化生常發(fā)生于聲帶附近,且是由彈性的軟骨基質(zhì)組成,而非真正的透明軟骨組織。如發(fā)生在兒童患者,還需要和錯構(gòu)瘤相鑒別[2]。最終明確診斷需結(jié)合病理,喉軟骨瘤在低倍鏡下可見成熟的透明軟骨細(xì)胞小葉狀生長,高倍鏡下一般無核擴大和病理核分裂象,每高倍鏡視野不超過30~40個細(xì)胞核,若細(xì)胞數(shù)增多需警惕,要懷疑低級別軟骨肉瘤可能[2]。

        喉軟骨瘤的首選治療方法是手術(shù)切除,放療和化療效果均不明顯[15]。由于喉軟骨瘤是良性腫瘤,原則是徹底切除腫瘤的同時盡可能保留喉的功能,外科手術(shù)的潛在并發(fā)癥是喉狹窄,特別是當(dāng)環(huán)狀軟骨的環(huán)形支架結(jié)構(gòu)被破壞時更容易發(fā)生,而環(huán)狀軟骨又是喉軟骨瘤最好發(fā)的部位,故盡可能選擇保喉的術(shù)式尤為重要,對病變范圍較小、邊界清楚且向喉腔生長的喉軟骨瘤可選擇內(nèi)鏡下切除,對病變范圍較大、發(fā)生于環(huán)狀軟骨者可行喉裂開腫瘤切除術(shù),發(fā)生于甲狀軟骨者可行喉外進(jìn)路黏膜下腫瘤切除術(shù)[16]。全喉切除要慎重考慮,以下幾種情況可考慮行全喉切除術(shù):①巨大的軟骨瘤,在切除后不能保留足夠的支撐結(jié)構(gòu),術(shù)后可能發(fā)生氣道塌陷和狹窄者;②考慮有惡性轉(zhuǎn)變或考慮高級別軟骨肉瘤;③喉軟骨瘤術(shù)后復(fù)發(fā)[1,17]。本例中,腫瘤位于右側(cè)環(huán)狀軟骨弓及環(huán)狀軟骨板,未侵犯軟骨全層。我們采用1 mm耳科磨鉆鉆頭進(jìn)行切除,再用5 mm鉆頭進(jìn)行打磨處理,完整地切除了腫瘤,切除后環(huán)狀軟骨右側(cè)有離斷,術(shù)中行局部縫合固定,未做轉(zhuǎn)瓣修復(fù)。近期觀察未見喉狹窄及復(fù)發(fā),遠(yuǎn)期療效還需長期隨訪。對于累及環(huán)狀軟骨全層的巨大軟骨瘤,需切除大于1/2的環(huán)狀軟骨者勢必破壞環(huán)狀軟骨的支架作用而導(dǎo)致喉腔塌陷和喉狹窄,龔劍等[18]報道采用帶蒂甲狀舌骨肌舌骨瓣修復(fù)切除的環(huán)狀軟骨半環(huán),并留置一段時間喉模固定。獲得了較好的療效。喉軟骨瘤的預(yù)后一般良好,但據(jù)Hyams等[19]報道,喉軟骨瘤的術(shù)后復(fù)發(fā)率較高,且由于喉軟骨瘤復(fù)發(fā)后常出現(xiàn)迅速生長及容易發(fā)生惡變[20],故應(yīng)對喉軟骨瘤術(shù)后患者進(jìn)行長期隨訪觀察。在本例診治中,我們的體會是:①術(shù)前行纖維喉鏡、CT檢查可對病變位置、范圍、初步性質(zhì)判斷提供重要參考;②對于未累及軟骨全層的病例,使用較小直徑的耳科磨鉆鉆頭進(jìn)行切除是一種有效實用的手術(shù)方法,可以大大降低使用普通器械剝離時因需要較大外力而使環(huán)狀軟骨破壞的風(fēng)險;③腫瘤切除后使用較大直徑鉆頭進(jìn)行打磨,可使環(huán)狀軟骨切面光整和進(jìn)一步避免腫瘤殘余的風(fēng)險;④環(huán)狀軟骨的單處離斷,采用原位固定未出現(xiàn)喉腔狹窄表現(xiàn)。

        綜上所述,環(huán)狀軟骨瘤極為少見,在診斷時內(nèi)鏡檢查和CT掃描可提供重要參考,在病理診斷中很容易與低級別軟骨肉瘤相混淆,其生長緩慢且一般不發(fā)生轉(zhuǎn)移,治療上應(yīng)在保證切緣陰性的前提下盡可能選取保喉的術(shù)式,喉軟骨瘤術(shù)后可復(fù)發(fā),且復(fù)發(fā)后易惡變,故需長期隨訪。

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