錢嘉璐，余曉燕

（浙江大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬婦產(chǎn)科醫(yī)院，浙江310006）

圍生期喪失主要包括流產(chǎn)、死胎、新生兒死亡等不良妊娠事件[1]。流產(chǎn)是懷孕早期最常見的并發(fā)癥之一，發(fā)生率約為20%，甚至可高達(dá)50%[2‐4]。在高收入國家,每200 例妊娠中就可出現(xiàn)1 例死胎[5]，我國死胎的發(fā)生率約為8.8%[6]。世界衛(wèi)生組織報(bào)告2017 年全球約有250 萬新生兒在出生后的第1 個月內(nèi)死亡。圍生期喪失作為創(chuàng)傷性的經(jīng)歷對孕婦以及整個家庭是一個突發(fā)性的應(yīng)激事件，強(qiáng)烈的焦慮、抑郁、悲傷、痛苦等[7‐9]情緒是圍生期喪失后突出的情感和心理反應(yīng)，病程持續(xù)時間可長達(dá)數(shù)十年[10]。近年來，國內(nèi)外學(xué)者越來越多地關(guān)注到圍生期喪失所產(chǎn)生的巨大影響，不僅會對孕婦的心理折磨非常嚴(yán)重，甚至?xí)l(fā)生喪失后個人的應(yīng)對不良行為或是對下次妊娠產(chǎn)生影響[11]。因此，相應(yīng)的悲傷支持項(xiàng)目也應(yīng)運(yùn)而生，學(xué)者就如何提供有效的悲傷支持展開了研究和討論[12‐14]。目前悲傷支持的形式主要包括認(rèn)知行為療法(咨詢）、哀傷護(hù)理（包括提供寶寶的紀(jì)念品、擁抱死去的孩子等具有儀式感的紀(jì)念形式）、增強(qiáng)家庭支持等。許多研究者進(jìn)行隨機(jī)對照試驗(yàn)對悲傷支持的有效性進(jìn)行驗(yàn)證，但是具體的干預(yù)內(nèi)容和評價(jià)方法差異較大，各研究對悲傷支持有效性的結(jié)論不盡相同甚至相反[15‐17]，而目前還未檢索到相關(guān)的系統(tǒng)評價(jià)和Meta 分析。因此，本研究通過Meta 分析的方法評價(jià)悲傷支持對圍生期喪失家庭焦慮、抑郁、悲傷癥狀的影響和效果，以期為圍生期喪失者提供悲傷支持干預(yù)和改善其心理健康提供循證依據(jù)。

1 資料與方法

1.1 文獻(xiàn)納入和排除標(biāo)準(zhǔn) 文獻(xiàn)的選擇采用PICOS（population, intervention, comparison, outcome, study design）原則。納入標(biāo)準(zhǔn)：①研究設(shè)計(jì)為隨機(jī)對照試驗(yàn)；②研究對象年齡≥18 歲，經(jīng)歷了圍生期喪失（流產(chǎn)、胎兒畸形、死胎、新生兒死亡等）的婦女、配偶或其他家庭成員；③干預(yù)組采取各種形式的悲傷支持方式，干預(yù)的方式、時間、頻率、次數(shù)不限，對照組進(jìn)行常規(guī)護(hù)理和心理健康教育；④結(jié)局指標(biāo)包括但不限于焦慮、抑郁、悲傷。焦慮、抑郁采用綜合醫(yī)院焦慮抑郁量表（Hospital Anxiety and Depression Scale，HADS）、焦慮自評量表（Self‐rating Anxiety Scale,SAS）、簡易癥狀量表（Brief Symptom Inventory,BSI）、貝克抑郁量表（Beck Depression Inventory,BDI）、愛丁堡產(chǎn)后抑郁量表（Edinburgh Postnatal Depression Scale,EPDS）、抑郁自評量表（Self‐rating Depression Scale,SDS）、簡易癥狀量表（Brief Symptom Inventory,BSI）評價(jià)；悲傷采用復(fù)雜性哀傷量表（Inventory of Complicated Grief,ICG）、德州悲傷量表（Texas Grief Inventory,TGI）評價(jià)；⑤中英文文獻(xiàn)。排除標(biāo)準(zhǔn)：①研究對象伴有嚴(yán)重的精神疾患或并發(fā)癥；②將悲傷支持與其他干預(yù)措施相結(jié)合進(jìn)行綜合干預(yù)的研究；③文獻(xiàn)提供的數(shù)據(jù)缺失，無法納入進(jìn)行分析；④分組不合理；⑤重復(fù)發(fā)表；⑥風(fēng)險(xiǎn)偏倚評估等級為C。

1.2 文獻(xiàn)檢索策略 文獻(xiàn)檢索由2 名研究人員獨(dú)立進(jìn)行。檢索英文數(shù)據(jù)庫包括PubMed、EMbase、Cochrane臨床對照試驗(yàn)注冊資料庫、Web of Science。檢索詞為“fetal death OR perinatal loss OR perinatal death OR miscarriage OR stillbirth ”“bereavement OR grief therapy OR grief treatment”“grief OR depression OR anxiety”“randomized controlled trial OR randomized”。檢索中文數(shù)據(jù)庫包括中國知網(wǎng)（CNKI）、萬方數(shù)據(jù)庫、維普數(shù)據(jù)庫、中國生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫。中文檢索詞為“悲傷支持OR 哀傷輔導(dǎo)OR 哀傷護(hù)理”“隨機(jī)對照試驗(yàn)OR隨機(jī)分配OR 隨機(jī)分組”。檢索時間為從建庫到2019年8 月11 日，采用主題詞和自由詞相結(jié)合的方式進(jìn)行檢索，并通過查閱參考文獻(xiàn)列表追溯和補(bǔ)充相關(guān)文獻(xiàn)，以保證查全率。

1.3 文獻(xiàn)篩選和質(zhì)量評價(jià) 文獻(xiàn)由2 名研究成員嚴(yán)格按照納入和排除標(biāo)準(zhǔn)獨(dú)立進(jìn)行篩選，當(dāng)出現(xiàn)意見不一致的情況進(jìn)行討論，或由第3 名研究人員進(jìn)行判斷和評價(jià)。2 名研究者使用Cochrane 風(fēng)險(xiǎn)偏倚評估工具[18]對納入的隨機(jī)對照研究進(jìn)行文獻(xiàn)質(zhì)量評價(jià)，內(nèi)容包括隨機(jī)序列的產(chǎn)生、分配隱藏、所有研究參與者和人員均采用盲法、結(jié)果評估的盲法、結(jié)果數(shù)據(jù)完整性、選擇性報(bào)告研究結(jié)果和其他偏倚7 個方面。如果納入的研究完全符合標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生偏倚的風(fēng)險(xiǎn)低，質(zhì)量評級為A；如果部分滿足上述標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生偏倚的風(fēng)險(xiǎn)為中度，質(zhì)量評級為B；完全不滿足以上標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生偏倚的風(fēng)險(xiǎn)高，質(zhì)量評級為C，不納入本研究進(jìn)行分析。

1.4 數(shù)據(jù)提取 在仔細(xì)閱讀文獻(xiàn)后，2 名研究人員按照統(tǒng)一的資料提取表各自進(jìn)行數(shù)據(jù)提取，并交叉核對。內(nèi)容包括：第一作者、國家、研究對象、樣本量（干預(yù)組/對照組）、具體的干預(yù)措施、干預(yù)時間、對照組情況、評估時間和結(jié)局指標(biāo)。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 采用RevMan 5.3 進(jìn)行數(shù)據(jù)分析，本研究均為連續(xù)性變量的效應(yīng)指標(biāo)，如評價(jià)結(jié)局指標(biāo)量表相同，則采用均方差（mean difference,MD）及95%可信區(qū)間（Confidence interval,CI)為效應(yīng)指標(biāo)，若評價(jià)結(jié)局指標(biāo)的量表不同，則計(jì)算標(biāo)準(zhǔn)化均方差(standardized mean difference,SMD)和95%CI。首先對納入的研究進(jìn)行異質(zhì)性檢驗(yàn)，若P>0.1，I2<50%則認(rèn)為研究異質(zhì)性可接受，采用固定效應(yīng)模型；若P≤0.1，I2≥50%，則認(rèn)為研究間統(tǒng)計(jì)學(xué)異質(zhì)性較大，對可能導(dǎo)致異質(zhì)性的因素進(jìn)行亞組分析；若無臨床異質(zhì)性，則選擇隨機(jī)效應(yīng)模型合并進(jìn)行分析；若無法判斷異質(zhì)性的來源或異質(zhì)性過大時，采用描述性分析。

2 結(jié)果

2.1 納入研究的一般情況 初步檢索共獲得文獻(xiàn)349篇，其中中文文獻(xiàn)266 篇，英文文獻(xiàn)83 篇。Endnote 剔除重復(fù)文獻(xiàn)43 篇，閱讀文章標(biāo)題和摘要后初步篩選出文獻(xiàn)26 篇，進(jìn)一步閱讀全文后，最終納入文獻(xiàn)7篇[19‐25]，其 中 英 文 文 獻(xiàn)5 篇[19‐23]，中 文 文 獻(xiàn)2 篇[24‐25]，文 獻(xiàn)篩選流程圖見圖1。納入分析的7 篇文獻(xiàn)發(fā)表于2003年―2018 年，樣本量共計(jì)1 384 例，其中干預(yù)組678 例，對照組706 例，文獻(xiàn)的基本特征見表1。

圖1 文獻(xiàn)篩選流程圖

表1 納入文獻(xiàn)的基本特征

（續(xù)表）

2.2 方法學(xué)質(zhì)量評價(jià) 采用Cochrane 風(fēng)險(xiǎn)偏倚評估工具對納入的隨機(jī)對照研究進(jìn)行嚴(yán)格的質(zhì)量評價(jià)。由于本研究的干預(yù)措施無法做到對研究對象和研究者盲法，故納入的研究在盲法上的-控制存在不足，7 篇文獻(xiàn)的研究質(zhì)量均為B 級。具體的文獻(xiàn)方法學(xué)質(zhì)量評價(jià)見結(jié)果圖2、圖3。

圖2 納入文獻(xiàn)方法學(xué)質(zhì)量評價(jià)

圖3 納入文獻(xiàn)單個研究偏倚評價(jià)

2.3 悲傷支持干預(yù)效果的Meta 分析結(jié)果

2.3.1 悲傷支持對圍生期喪失家庭焦慮的影響 6項(xiàng)研究[19‐20,22‐25]采用HADS、BSI和SAS 3 種量表評估悲傷支持對焦慮的干預(yù)效果，共計(jì)1 302 例。由于結(jié)局指標(biāo)量表選擇的差異，因此采用SMD 作為分析的效應(yīng)指標(biāo)。6項(xiàng)研究間的異質(zhì)性檢驗(yàn)結(jié)果顯示存在明顯的異質(zhì)性（P<0.000 1，I2=82%），采用隨機(jī)效應(yīng)模型合并進(jìn)行Meta 分析，結(jié)果顯示，悲傷支持能夠降低圍生期喪失家庭焦慮水平，合并效應(yīng)具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義[SMD=-0.39，95%CI（-0.68，-0.11），Z=2.70，P=0.007]。見圖4。

圖4 悲傷支持較常規(guī)護(hù)理對焦慮影響的森林圖

根據(jù)量表進(jìn)行亞組分析，亞組1、亞組2、亞組3 分別采用HADS、BSI 和SAS 量表，分析結(jié)果分別為MD=-0.16，95%CI（-0.74，0.42），Z=0.55，P=0.58；MD=-0.25，95%CI（-0.39，-0.10），Z=3.40，P=0.000 7；MD=-6.60，95%CI（-8.34，-4.85），Z=7.42，P<0.000 01，且3 組亞組分析研究間均不存在異質(zhì)性（I2=0%），故采用固定效應(yīng)模型分析。見圖5。

圖5 悲傷支持對焦慮的影響的亞組分析

2.3.2 悲傷支持對圍生期喪失家庭抑郁的影響 6 項(xiàng)研究[19‐23,25]評價(jià)了悲傷支持對抑郁的影響，共計(jì)1 169例。各研究結(jié)果異質(zhì)性較大（P=0.000 3，I2=76%），采用隨機(jī)效應(yīng)模型合并分析。結(jié)果顯示，悲傷支持能夠降低圍生期喪失家庭抑郁水平，合并效應(yīng)具有統(tǒng)計(jì)學(xué) 意 義[SMD=-0.40，95%CI（-0.67，-0.14），Z=2.99，P=0.003]。見圖6。其中1 篇研究[25]中采用SDS量表單獨(dú)進(jìn)行描述，結(jié)果顯示干預(yù)組和對照組的抑郁自評量表結(jié)果差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。2 篇文獻(xiàn)[20,22]采用BSI，2 篇研究采用[19,23]HADS，2 篇研究采用[21,25]EPDS，各自合并進(jìn)行亞組分析，分析結(jié)果依次為MD=-0.46，95%CI（-0.63，-0.29），Z=5.36，P<0.000 01；MD=-0.14，95%CI（-0.63，0.35），Z=0.54，P=0.59；MD=-2.16，95%CI（-3.44，-0.88），Z=3.31，P=0.000 9，3 組亞組分析研究間均異質(zhì)性均較?。↖2=0%），使用固定效應(yīng)模型分析。見圖7。

圖6 悲傷支持較常規(guī)護(hù)理對抑郁影響的森林圖

圖7 悲傷支持對抑郁的影響的亞組分析

2.3.3 悲傷支持對圍生期喪失家庭悲傷癥狀的影響

3 項(xiàng)研究[20,22‐23]評價(jià)了悲傷支持對悲傷癥狀的干預(yù)效果，共計(jì)355 例。進(jìn)行異質(zhì)性分析后顯示研究間異質(zhì)性較大（P=0.000 3，I2=88%），采用隨機(jī)效應(yīng)模型合并進(jìn)行分析，合并效應(yīng)結(jié)果顯示，干預(yù)組和對照組之間差 異 無 統(tǒng) 計(jì) 學(xué) 意 義[SMD=-0.27，95%CI（-0.94，0.39），Z=0.81，P=0.42）]。見圖8。對異質(zhì)性來源進(jìn)行分析，1 篇文獻(xiàn)[23]采用TGI 量表單獨(dú)進(jìn)行描述，結(jié)果顯示對照組和干預(yù)組間差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05）。2 篇文獻(xiàn)[20,22]采用ICG 量表，合并進(jìn)行亞組分析結(jié)果顯示為MD=-5.47，95%CI（-7.71，-3.24），Z=4.80，P<0.000 01。見圖9。

圖8 悲傷支持較常規(guī)護(hù)理對悲傷癥狀影響的森林圖

圖9 悲傷支持較常規(guī)護(hù)理對悲傷癥狀的影響的亞組分析

2.4 敏感性分析 敏感性分析是用于判斷單個研究對合并結(jié)果所產(chǎn)生的影響。采用逐一排除各個研究的方法來進(jìn)行敏感性分析，結(jié)果發(fā)現(xiàn)，在焦慮指標(biāo)上，Tam 等[19]的研究被排除時，I2從82%降為49%，SMD從-0.39 變?yōu)?0.51；對于抑郁指標(biāo)，每項(xiàng)研究排除后對異質(zhì)性和SMD 的影響不大；悲傷癥狀在移除Nikcevic 等[23]的研究后，異質(zhì)性明顯下降，I2從88%降為0，SMD 從-0.27 變 為-0.59，P值 從0.42 變 為<0.001。敏感性分析的具體結(jié)果見表2～表4。

表2 焦慮敏感性分析結(jié)果

表3 抑郁敏感性分析結(jié)果

表4 悲傷敏感性分析結(jié)果

3 討論

3.1 文獻(xiàn)質(zhì)量 本研究納入了7 項(xiàng)隨機(jī)對照研究，樣本量合計(jì)1 384 例，7 篇文獻(xiàn)的質(zhì)量等級均為B 級。6篇 文 獻(xiàn) 描 述 了[19‐24]具 體 的 隨 機(jī) 對 照 方 法，3 篇 文獻(xiàn)[19,21,23]解釋了分配隱藏的具體方案，由于本研究的干預(yù)措施無法做到對研究對象和研究者盲法，故納入的研究在盲法上的控制實(shí)施上存在不足，只有3 篇文獻(xiàn)[19,21,23]對結(jié)果的測評采用了盲法，4 篇文獻(xiàn)[20‐23]對失訪的人數(shù)和原因進(jìn)行了解釋，本研究納入的研究總體質(zhì)量有待進(jìn)一步提高。通過亞組分析發(fā)現(xiàn)研究間的異質(zhì)性主要來源于結(jié)局指標(biāo)測評量表的差異，在敏感性分析中也發(fā)現(xiàn)了Tam 等[19]和Nik?evi? 等[23]的研究是影響異質(zhì)性和效應(yīng)量的重要來源，可能是由于研究間干預(yù)方式的差異引起，仔細(xì)評估兩項(xiàng)研究的設(shè)計(jì)和內(nèi)容后，符合本研究納入標(biāo)準(zhǔn)且設(shè)計(jì)合理，仍然納入分析。本研究對相關(guān)的中英文數(shù)據(jù)庫盡可能進(jìn)行了全面檢索，因而研究的結(jié)果是對所有相關(guān)隨機(jī)對照試驗(yàn)研究的綜合。

3.2 悲傷支持對圍生期喪失家庭心理康復(fù)的促進(jìn)作用 圍生期悲傷支持的方式[11]主要包括鼓勵喪失家庭進(jìn)行情感宣泄、增加家屬的陪伴和理解、提供醫(yī)療信息以及賦予父母關(guān)于孩子更多的決策權(quán)、提供與孩子有關(guān)的哀慟支持物品、長期隨訪和相應(yīng)的心理咨詢服務(wù)。納入的研究悲傷支持采用了認(rèn)知行為療法（書寫任務(wù)）、信息支持、心理咨詢、增強(qiáng)家庭支持的方式進(jìn)行干預(yù)，Meta 分析結(jié)果顯示，悲傷支持能夠有效緩解圍生期喪失家庭的焦慮、抑郁情緒，分析原因可能是悲傷支持能夠通過咨詢、認(rèn)知行為療法改變個體的認(rèn)知。2019 年美國預(yù)防工作小組發(fā)現(xiàn)咨詢（包括認(rèn)知行為療法）是預(yù)防產(chǎn)后抑郁最有效的方式[26]，哀悼儀式等活動促進(jìn)喪失者的情感宣泄，這些方式都是從個體內(nèi)在認(rèn)知角度幫助其逐漸接受圍生期喪失的現(xiàn)實(shí)；提供信息支持是在醫(yī)療層面上給予了圍生期喪失者可靠的支持，這與以往的研究結(jié)果[27‐28]一致；家庭支持對于喪失者來說是最重要的情感支持來源[29]，通過增強(qiáng)家人對產(chǎn)婦的理解和支持，能夠緩解產(chǎn)婦的焦慮、抑郁等負(fù)性情緒。從增強(qiáng)外部社會支持的角度上，在喪失的特殊時期，來源于醫(yī)護(hù)人員、相似經(jīng)歷的同伴支持、家人的陪伴非常重要[8,29‐30]。提示今后實(shí)施圍生期悲傷支持時應(yīng)當(dāng)從改變內(nèi)在認(rèn)知和增強(qiáng)外部支持相結(jié)合的角度出發(fā)。

本研究發(fā)現(xiàn)悲傷支持較常規(guī)護(hù)理在降低悲傷水平上效果不確定。結(jié)果不同的原因可能是因?yàn)榻?jīng)歷過圍生期喪失的婦女，無論喪失的類型和發(fā)生的孕齡如何，悲傷癥狀都可能持續(xù)到下一次妊娠，悲傷癥狀本身的延續(xù)性決定了需要長期隨訪來明確悲傷支持的長期作用。本研究納入的隨機(jī)對照試驗(yàn)干預(yù)前后評估時間跨度比較短，且該指標(biāo)僅涉及3 項(xiàng)研究，根據(jù)量表不同進(jìn)行亞組分析，其中2 項(xiàng)研究[20,22]采用的ICG 量表發(fā)現(xiàn)，相比于對照組，干預(yù)組能夠降低悲傷水平；而另1 篇[23]選擇TGI 量表進(jìn)行評估的研究顯示兩組差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05）。敏感性分析結(jié)果顯示，Nik?evi?等[23]的研究是異質(zhì)性的重要來源，對合并結(jié)果的影響很大。有研究顯示，隨著時間推移，悲傷支持干預(yù)對悲傷癥狀的有效性會更加明顯[23]。因此還需要更多高質(zhì)量及進(jìn)行長期隨訪的文獻(xiàn)進(jìn)一步驗(yàn)證。

3.3 研究局限性和未來的研究展望 本研究評價(jià)悲傷支持對圍生期喪失家庭焦慮、抑郁、悲傷效果的Meta分析存在一些局限性。目前，關(guān)于圍生期喪失家庭悲傷支持的研究還較少，最終只納入7 項(xiàng)隨機(jī)對照研究，文獻(xiàn)質(zhì)量中等，研究設(shè)計(jì)的嚴(yán)謹(jǐn)性不足，今后相關(guān)的隨機(jī)對照研究應(yīng)當(dāng)在分配隱藏、結(jié)果測評的盲法、對失訪的描述上等方面更加嚴(yán)格以提高文獻(xiàn)質(zhì)量和Meta 分析結(jié)果的可靠性。另外，各研究的干預(yù)內(nèi)容、方式、時間、頻率、隨訪時間存在差異，但由于文獻(xiàn)數(shù)量的局限，本研究未對干預(yù)的具體設(shè)置以及悲傷支持的長期有效性進(jìn)行進(jìn)一步深入分析，未來期待開展更多高質(zhì)量、大樣本、隨訪時間長的隨機(jī)對照研究以便為臨床實(shí)踐提供科學(xué)的循證護(hù)理干預(yù)提供依據(jù)。本研究的心理學(xué)評價(jià)指標(biāo)僅納入較突出和常見的焦慮、抑郁、悲傷癥狀，而未對其他心理學(xué)指標(biāo)進(jìn)行分析，今后研究可以擴(kuò)大心理學(xué)指標(biāo)的范疇以全面綜合評估悲傷支持對圍生期喪失家庭心理健康的有效性。

4 小結(jié)

綜上所述，悲傷支持能夠有效降低圍生期喪失家庭的焦慮和抑郁水平，改善其心理狀態(tài)；而在緩解悲傷癥狀上的作用有待進(jìn)一步驗(yàn)證。圍生期喪失家庭值得引起臨床關(guān)注，應(yīng)當(dāng)為其提供切實(shí)有效的悲傷支持措施。一方面可以調(diào)動和改變個體的認(rèn)知，通過增強(qiáng)個體心理內(nèi)在資源和動力克服此次創(chuàng)傷事件；另一方面，醫(yī)護(hù)人員和家屬要提供充分的支持，也可以從具有相似經(jīng)歷的同伴層面出發(fā)，從外部（醫(yī)院、家庭、同伴）增強(qiáng)社會支持，給予圍生期喪失者心理安慰，從而促進(jìn)此類人群的心理健康和康復(fù)。對于圍生期喪失家庭悲傷支持的具體干預(yù)內(nèi)容、方式、頻率、時間等尚無準(zhǔn)確的定論，悲傷支持有效性的時間還需要今后進(jìn)行長期的干預(yù)和隨訪研究，為悲傷支持心理干預(yù)策略的臨床實(shí)踐發(fā)展和此類人群的心理康復(fù)提供循證依據(jù)。