李瑞

[摘要]腸氣囊腫癥（PCI）是指胃腸道的黏膜下或者漿膜下出現(xiàn)的氣體囊腫，隨著影像學技術及內鏡檢查的發(fā)展和普及，PCI的報道逐漸增多，但多數(shù)報告為黏膜下氣囊腫，單純的漿膜下氣囊腫內鏡檢查不容易發(fā)現(xiàn)，報道較少。PCI的主要癥狀為腹痛、便血、腹瀉等，但無明顯特異性。囊腫破裂后可出現(xiàn)氣腹，腹平片表現(xiàn)為膈下游離氣體，臨床上可以為無痛性穿孔。此時通過CT等影像學檢查做出診斷比較安全、直觀，根據(jù)患者臨床表現(xiàn)可能需要多學科會診選擇適當?shù)闹委熓侄巍?/p>

[關鍵詞]腸氣囊腫癥;漿膜下;腹痛;膈下游離氣體

[中圖分類號] R574.62? ? ? ? ? [文獻標識碼] A? ? ? ? ? [文章編號] 1674-4721（2020）5（b）-0198-03

One case of subserosa pneumatosis cystoids intestinalis

LI Rui

Department of Gastroenterology， the Sixth Medical Center of PLA General Hospital， Beijing? ?100048， China

[Abstract] Pneumatosis cystoides intestinalis （PCI） is characterized by gas-filled cysts in the gastrointestinal submucosa or subserosa， with the development and popularization of imaging techniques and endoscopy， reports of PCI are gradually increased， but most reports are submucosa. Endoscopic examination of a simple subserosa PCI is difficult to find， and there are few reports. The main symptoms of PCI can be abdominal pain， hematochezia， diarrhea， etc， but there is no recognizable specificity. The pneumoperitoneum may appear after rupture of the cyst， and X-ray show free gas under diaphragm， which can be painless perforation. It is safe and intuitive to make a diagnosis by CT and other imaging examinations， depending on the patient′s clinical performances， a multidisciplinary consultation may be required， and then select treatment.

[Key words] Pneumatosis cystoides intestinalis; Subserosa; Abdominal pain; Free gas under diaphragm

腸氣囊腫癥（pneumatosis cystoides intestinalis，PCI）是指胃腸道的黏膜下或者漿膜下出現(xiàn)的氣體囊腫[1]。隨著影像學技術及內鏡檢查的發(fā)展和普及，PCI的報道也逐漸增多，發(fā)病率有增加趨勢[2]，但多數(shù)報告為黏膜下氣囊腫，單純的漿膜下氣囊腫內鏡檢查不容易發(fā)現(xiàn)，報道較少。本病的臨床表現(xiàn)無特異性，容易誤診。本例患者因腹痛入院，發(fā)現(xiàn)膈下游離氣體，最終結合CT檢查并經多學科會診診斷明確，現(xiàn)報道如下。

1病歷資料

患者女，54歲，因“上腹部疼痛1 d”入院?；颊哂?018年8月7日凌晨3點無明顯誘因出現(xiàn)上腹部絞痛，伴惡心、嘔吐胃內容物，量約200 ml，伴咽喉部不適，無發(fā)熱、寒戰(zhàn)，2 d未排便，之后癥狀自行緩解，為進一步診治入院。發(fā)病以來，患者精神、睡眠欠佳，飲食差，平素排便困難，小便正常，體重無明顯改變。查體：生命體征平穩(wěn)，雙側扁桃體充血水腫，Ⅱ度腫大。腹軟，右下腹可見長約4 cm的手術瘢痕，中上腹輕壓痛，無反跳痛、肌緊張，未觸及包塊，肝脾肋下未及，移動性濁音（-），腸鳴音正常。既往間斷上腹不適2年，2017年12月在解放軍總醫(yī)院行胃鏡示慢性非萎縮性胃炎，未正規(guī)治療，近1月來多次于腹部拔罐治療。20余年前因急性闌尾炎行手術治療。血、尿、便常規(guī)、白介素-6、降鈣素原、生化、出凝血時間、肌鈣蛋白I、血胰酶、心電圖、心臟彩超、腹部超聲、腹部血管彩超、C13呼氣試驗等均未見明顯異常，甲烷和氫呼氣試驗提示存在小腸細菌過度生長。入院后給予抑酸、修復黏膜后上腹痛癥狀明顯好轉，排便情況改善不明顯。行腹部平片示右側膈下游離氣體（圖1），進一步行腹部CT提示升結腸、橫結腸及降結腸漿膜下多發(fā)積氣，膈下、結腸周圍散在多發(fā)游離氣體影（圖2）。期間患者癥狀無加重，查體上腹輕壓痛，仍無反跳痛、肌緊張，腸鳴音正常，復查血常規(guī)、C反應蛋白、白介素-6、降鈣素原等較前無變化。最后診斷為結腸氣囊腫癥、部分囊壁破裂。綜合分析患者病情建議保守治療，給予禁食水、胃腸減壓、抗炎、營養(yǎng)支持治療。3 d后復查腸道CT示升結腸局部漿膜下少許氣體影，未見游離氣體（圖3）。之后拔除胃管，恢復流食。完善胃鏡示反流性食管炎（LA-C）、賁門炎、慢性非萎縮性胃炎伴糜爛、膽汁反流，十二指腸球部霜斑樣潰瘍。3月后復查腸鏡未見明顯異常，胃鏡示反流性食管炎、慢性胃炎。

2討論

PCI又稱為囊樣腸積氣，是指胃腸道的黏膜下或者漿膜下出現(xiàn)的氣體囊腫[1]，可以累及部分或全部胃腸道。本病最早由DuVernoi于1730年在尸體解剖中描述，之后由Mayer在1835年命名。1946年Lerner和Gazin將本病定義為影像學診斷[3]。本病人群的總體發(fā)病率為0.03%[4]，近年來隨著內鏡及CT等檢查的普遍開展，發(fā)病率有增加趨勢[2]，而漿膜下氣囊腫內鏡檢查一般很難發(fā)現(xiàn)，較少有報道。本病在我國新疆、青海等高原地區(qū)報道的病例較多，可發(fā)生于任何年齡，以30～40歲多見，男性多于女性[5]。

PCI的發(fā)病機制還尚未形成共識，常見的有以下學說。①機械學說：如腸梗阻、炎癥性腸病、缺血性腸病、胃腸道腫瘤、肛門直腸手術、腸道準備或結腸鏡檢查導致腸壁損傷或腔內壓力增加[6]，黏膜會出現(xiàn)微小的破損，氣體則可以進入黏膜的淋巴間隙從而形成氣囊腫。②肺源學說：肺部疾病如阻塞性肺氣腫、支氣管哮喘、間質性肺炎等伴有劇烈咳嗽，使肺泡內壓力增高，肺泡破裂，氣體通過縱隔沿大血管周圍的筋膜下行至腹膜，繼而沿血管周圍間隙到達腸系膜及腸壁漿膜下，形成氣囊腫[3-4]。③營養(yǎng)失調與化學反應學說：有學者在動物實驗中觀察到營養(yǎng)缺乏可導致動物發(fā)生腸氣囊腫[7]。④細菌學說：產氣細菌通過黏膜滲漏或增加黏膜的滲透性進入腸壁并在黏膜下層產生氣體引起腸道氣囊腫。⑤最近還有一些關于PCI與化療、激素治療和結締組織疾病、肝移植術后等相關的報道[8-12]。以上學說均不能獨立解釋腸氣囊腫發(fā)生的原因和機制[4，13-14]，需要綜合分析。

PCI可以無明顯臨床表現(xiàn)，尤其漿膜下氣囊腫更容易漏診，診斷需結合影像學及內鏡檢查。腹部立位X線檢查可發(fā)現(xiàn)膈下游離氣體，呈形狀不一、大小不等的散在的或簇狀聚集的泡狀透明區(qū)[15]。CT檢查近年來被應用為該病的首要診斷檢查，可以發(fā)現(xiàn)腸壁環(huán)形氣體，進而區(qū)分腸壁和腸腔內氣體[16]。其區(qū)分腔內氣體或黏膜下脂肪比X線更敏感，可直觀顯示腸氣囊腫的部位、大小及范圍，主要征象為病變腸管邊緣呈葡萄或串珠狀的低密度透光區(qū)[1]。漿膜下氣囊腫CT表現(xiàn)呈多發(fā)小囊狀、簇狀或條狀積氣，張力較小，累及腸段較短，病情較輕，而黏膜下氣囊腫是向腸腔內突出，張力較大，邊緣呈花邊樣改變，受累腸管往往明顯擴張[17]。除此之外，內鏡檢查可對黏膜下的PCI進行診斷，可有明顯囊性結構，透明或半透明膠胨樣變，突出腸腔呈圓形或橢圓形的黏膜下隆起，結腸鏡下檢查時使用活檢鉗推之有明顯氣囊彈性感[18]。超聲內鏡一般表現(xiàn)為黏膜下層和漿膜下層多發(fā)或固定的線狀或不規(guī)則高回聲區(qū)，其后伴聲影[14]。

因PCI無特殊臨床表現(xiàn)，可不予治療。若出現(xiàn)膈下游離氣體，在除外其他原因如消化道穿孔后，則考慮氣囊腫破裂，應以保守治療如胃腸減壓、禁食水促進胃腸道恢復為主，因囊腫破裂穿孔為無菌性，多無明顯腹膜炎的表現(xiàn)，但若合并感染，則可給予抗生素治療。PCI可能是某些原發(fā)疾病進展的征象，如腸壞死、腸系膜缺血和腸梗阻等，視情況可能需緊急進行手術干預[19]。另有報道[18，20-22]顯示，可以在內鏡下無菌注射針刺破囊壁及高壓氧等方式治療PCI。

本例患者為女性，最初有上腹痛及排便習慣改變，腹平片明確存在膈下游離氣體，首先考慮上消化道病變如潰瘍穿孔，遂按照消化道穿孔進行積極內科保守治療，癥狀有緩解，但診斷仍有疑問，如患者無明顯腹膜炎體征，多次查血象等感染指標無異常，且患者無發(fā)熱等表現(xiàn)，進一步結合CT表現(xiàn)，未發(fā)現(xiàn)一些穿孔的影像表現(xiàn)，比如穿孔部位圖像不清晰，周圍管壁不規(guī)則，脂肪層模糊等。另外，CT可以發(fā)現(xiàn)簇狀積氣影，囊壁較薄，囊內積氣均勻透亮，而常見的結腸憩室也可以表現(xiàn)為突出腸外的類圓形的囊袋影，但通常壁較厚，憩室內多可見高密度的鈣化影，而此時不能完全排除是否存在有消化道微小穿孔的前提下行腸道準備及胃腸鏡檢查存在一定風險，因此，安排包括影像科醫(yī)師的多學科會診，結合患者臨床表現(xiàn)，綜合考慮為漿膜下腸氣囊腫。該患者氣囊腫主要位于升結腸及結腸脾曲，分析病因，該患者長期上腹部不適，便秘，曾多次于腹部拔罐治療，存在機械損傷誘因，另外，甲烷和氫呼氣試驗提示有小腸細菌過度生長，且入院時有扁桃體炎等表現(xiàn)，因此，考慮可能在機械損傷的基礎上，存在細菌感染等多種因素共同導致，住院期間經過禁食水、胃腸減壓、抑酸、抗炎等內科保守治療后，患者癥狀緩解，腹腔氣體逐漸吸收，出院隨訪未再出現(xiàn)腹痛等癥狀，轉歸良好。

綜上所述，黏膜下氣囊腫可通過腸鏡檢查發(fā)現(xiàn)，但漿膜下氣囊腫很難在內鏡下發(fā)現(xiàn)。若X線發(fā)現(xiàn)膈下游離氣體，而無急腹癥表現(xiàn)，需考慮漿膜下氣囊腫可能，通過CT檢查診斷可以更直觀、安全，同時臨床醫(yī)生還應與輔助科室的醫(yī)生及時溝通，避免漏診誤診。另外，有胃腸道疾病的患者應盡量避免腹部拔罐治療。

[參考文獻]

[1]康文全，付劍云，張厚德.腸氣囊腫癥的診治進展[J].醫(yī)學綜述，2015，21（9）：1622-1625.

[2]Wu SS，Yen HH.Images in clinical medicine.Pneumatosis cystoides intestinalis[J].N Engl J Med，2011，365（8）：e16.

[3]Lerner HH，Gazin A I.Pneumatosis intestinalis; its roentgenologic diagnosis[J].Am J Roentgenol，1946，56：464-469.

[4]Iida A，Naito H，Tsukahara K，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis presenting as pneumoperitoneum in a patient with chronic obstructive pulmonary disease：a case report[J].J Med Case Reports，2017，11（1）：55.

[5]林堅，牛德強.31例腸氣囊腫癥的影像學特征分析[J].實用臨床醫(yī)學，2013，14（7）：94-95.

[6]Nancy FY，Kim E，Bressler B.Pneumatosis intestinalis after colonoscopy in a Crohn′s disease patient with mucosal healing[J].Inflamm Bowel Dis，2013，19（1）：E7-E8.

[7]張晶，陳星，汪嶸，等.藥物治療結腸氣囊腫五例臨床研究[J].實用醫(yī)技雜志，2012，19（10）：1086-1087.

[8]Lee YS，Han JJ，Kim S，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis associated with sunitinib and a literature review[J].BMC Cancer，2017，17（1）：732.

[9]Kaneko M，Sasaki S，Teruya S，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis in patients with systemic sclerosis：a case report and review of 39 Japanese cases[J].Case Rep Gastrointest Med，2016，2016：2474515.

[10]Yuki M，Kazuki T，Takashi K，et al.Chronic intestinal pseudo-obstruction with pneumatosis cystoides intestinalis in a patient with systemic sclerosis：a case report[J].Medicine，2019，98（18）：e15480.

[11]Suzuki E，Kanno T，Hazama M，et al.Four cases of pneumatosis cystoides intestinalis complicated by connective tissue diseases[J].Intern Med，2017，56（9）：1101-1106.

[12]Telegrafo M，Stabile Ianora AA，Angelelli G，et al.Reversible pneumatosis cystoides intestinalis after liver transplantation[J].G Chir，2017，38（5）：239-242.

[13]Wu LL，Yang YS，Dou Y，et al.A systematic analysis of pneumatosis cystoids intestinalis[J].World J Gastroenterol，2013，19（30）：4973-4978.

[14]童瑞，秦穎，秦蕾，等.結腸氣囊腫癥20例臨床分析[J].解放軍醫(yī)學雜志，2016，41（2）：130-135.

[15]周慶.結腸氣囊腫癥合并乙狀結腸扭轉1例報告[J].中國實用外科雜志，2015，35（6）：687-688.

[16]Donovan S，Cernigliaro J，Dawson N.Pneumatosis intestinalis：a case report and approach to management[J].Case Rep Med，2011，2011：571387.

[17]劉焱，蔣黎，張林川，等.腸道氣囊腫癥的多層螺旋CT影像學特征分析[J].中華胃腸外科雜志，2016，19（10）：1188-1190.

[18]曹友紅，呂翔，王福根，等.結腸氣囊腫癥13例診治分析[J].現(xiàn)代消化及介入診療，2016，21（4）：628-630.

[19]Nishimura JM，F(xiàn)arzaneh T，Pigazzi A.Pneumatosis coli causing pneumoperitoneum[J].J Surg Case Rep，2017，2017（1）：w233.

[20]Nakatani K，Kato T，Okada S，et al.Successful treatment with hyperbaric oxygen therapy for pneumatosis cystoides intestinalis as a complication of granulomatosis with polyangiitis：a case report[J].J Med Case Rep，2017，11（1）：263.

[21]Feuerstein JD，White N，Berzin TM.Pneumatosis intestinalis with a focus on hyperbaric oxygen therapy[J].Mayo Clin Proc，2014，89（5）：697-703.

[22]黎俊，楊柳，董麗鳳.腸氣囊腫癥的臨床及內鏡下特點分析[J].中國內鏡雜志，2019，25（9）：53-58.

（收稿日期：2019-11-15? 本文編輯：祁海文）