艾力亞力·艾力，阿依謝姆古麗·阿力馬斯，郭 敏，孫 立，溫 浩

包蟲病又稱棘球蚴病(echinococcosis)，是人感染棘球蚴絳蟲的幼蟲(棘球蚴)所致的多發(fā)性寄生蟲病，是全球性流行的人畜共患寄生蟲病，是當代重要的公共衛(wèi)生問題。包蟲病流行面積占國土面積的44%，涉及12個省區(qū)，西北7省區(qū)為流行區(qū)，危及人口近7 000萬人，危及牲畜6 000萬頭，造成年直接經(jīng)濟損失高達30億元[1-2]。包蟲病是“健康中國2030”規(guī)劃綱要中的5大寄生蟲病之一，也是納入國家免費救治的6大重大傳染病之一[3]?！度珖x病等重點寄生蟲病防治規(guī)劃(2016-2020年)》中制定了包蟲病防治工作目標，即“患者管理率、監(jiān)測點任務完成率、中小學生包蟲病核心防治知識知曉率、專業(yè)人員技能合格率均達到90%”[4]。包蟲病核心防治知識知曉率是指從嚴重性、傳染性、傳播途徑、預防手段、治療方式等為知識核心，測算知曉人數(shù)占研究總體的比率。目前，我國各流行區(qū)自行開展了關于包蟲病防治知識知曉率的調(diào)查，然而大樣本、多地區(qū)的橫斷面調(diào)查研究較少。因此本研究通過對我國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心防治知識知曉率情況進行Meta分析，了解近幾年我國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心防治知識知曉率情況及其與2020年實現(xiàn)全國包蟲病等重點寄生蟲病防治規(guī)劃目標之間的差距，為今后包蟲病防診治工作的推進提供參考性意見。

1 資料與方法

1.1文獻檢索 檢索國內(nèi)主要醫(yī)學數(shù)據(jù)庫：中國知網(wǎng)總庫、中國生物醫(yī)學文獻數(shù)據(jù)庫、中文科技期刊全文數(shù)據(jù)庫、萬方數(shù)據(jù)知識服務平臺、維普期刊資源整合服務平臺，檢索式為“包蟲病”、“棘球蚴病”、“預防控制”、“健康教育”、“知曉率”、“防治知識”等為檢索詞的自由組合；英文檢索數(shù)據(jù)庫為PubMed、Web of Science，檢索式為“echinococcosis”、“hydatid disease”、“health education”、“knowledge”，“awareness rate”等檢索詞的自由組合；時間范圍設置為2008-2018年。

1.2文獻納入和排除標準 納入標準：2008—2018年在國內(nèi)外公開發(fā)表的有關中國居民包蟲病防治核心知曉率的橫斷面研究；研究數(shù)據(jù)為原始數(shù)據(jù)，并提供總體知曉率的文獻；樣本量大于100例；排除標準：數(shù)據(jù)不完整或提供數(shù)據(jù)不全；非中英文文獻；綜述、講座、評論類等非橫斷面現(xiàn)況調(diào)查研究；重復發(fā)表文獻；未給出總體知曉率具體數(shù)據(jù)和測算方法的文獻。

1.3文獻篩選與數(shù)據(jù)提取 由兩名研究員進行對檢索詞的重復檢索，并通過閱讀文獻標題和摘要進行初選；通讀初選文獻后根據(jù)納入排除標準進行二次選擇，并進行交叉核對。若出現(xiàn)異議，則進行商討，必要時有第三位研究員進行核對。對于數(shù)據(jù)不完整的文獻，與作者聯(lián)系并取得缺失數(shù)據(jù)。

搜集到文獻86篇，通過多次篩選后，最終納入11篇文獻作為本次分析目標文獻，并提取第一作者姓名、發(fā)表年份、調(diào)查地區(qū)、調(diào)查對象、抽樣方法、樣本量、知曉率等(見圖1)。

圖1 文獻篩選流程圖Fig.1 Flow chart of literature screening

1.4納入文獻的質(zhì)量評估 本次研究運用STROBE聲明中的橫斷面研究版本對納入的文獻進行質(zhì)量評估。STROBE聲明共22個條目，總分為22分，文獻評價總分大于13分為A級，小于13分評為B級。質(zhì)量評估環(huán)節(jié)由雙人單獨完成，最后綜合分析并得出結(jié)論[5]。

1.5統(tǒng)計學分析 定性分析采用描述性統(tǒng)計分析方法；定量分析采用RevMan5.3軟件和Excel 2013軟件進行數(shù)據(jù)的合并與計算。其中知曉率P及其標準誤SE(P)按下列公式計算[6]：

(上述①②公式中，X為知曉人數(shù)，n為總樣本)，然后根據(jù)異質(zhì)性檢驗結(jié)果I2選擇合適效應模型進行數(shù)據(jù)的合并，并通過亞組分析和敏感性分析結(jié)果來探析異質(zhì)性來源，漏斗圖與Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果圖來分析文獻發(fā)表偏倚情況，文中敏感性分析圖，Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果圖借助Stata/SE12.0軟件“Meta-Analysis”模塊完成繪圖。

2 結(jié) 果

2.1文獻檢索概況 本研究共檢索相關文獻共86篇，經(jīng)剔重和篩選后納入符合標準文獻11篇，均包含包蟲病防治核心知識知曉率數(shù)據(jù)，總樣本量為303 549人，總知曉人數(shù)為198 227人(占65.3%)。

納入文獻研究地點包括：西北部地區(qū)(新疆、甘肅、青海、寧夏)，西南部地區(qū)(四川、西藏)，華北部地區(qū)(內(nèi)蒙古)等，其中研究地區(qū)為西北部的文獻為6篇(樣本量為288 212人)，西南部的文獻為3篇(樣本量為12 436人)，內(nèi)蒙古1篇(樣本量為1 680人)，綜合描述西部地區(qū)包蟲病核心知識知曉率的文獻1篇(樣本量為996人)。納入文獻主要研究對象有學生和農(nóng)牧民，其中只調(diào)查學生知曉率文獻4篇，只調(diào)查農(nóng)牧民知曉率文獻3篇，調(diào)查學生與農(nóng)牧民知曉率文獻3篇；抽樣方式主要為：整群抽樣、分層抽樣、隨機抽樣等。

通過STROBE聲明評估最終納入文獻結(jié)果顯示，A級文獻7篇，B級文獻4篇(見表1)。

表1 納入文獻基本情況
Tab.1 Basic information of the included literature

序作者,年份文章質(zhì)量所屬地區(qū)對象抽樣方法nNPSe1何樹梅2018[7]B西南學生分層整群抽樣9624360.4530.0162劉立東2012[8]A華北農(nóng)牧民隨機抽樣1 6808280.4920.012 13張婧妮2016[9]A西北學生多階段分層23 60015 5660.660.003 14張海亭2015[10]B西北群眾▲隨機抽樣119 068102 5850.861 60.001 05揚名宜2017[11]A西部農(nóng)牧民多階段分層9962120.2130.012 96李凡2014[12]A西北群眾▲分層隨機135 89869 4240.510 90.001 37甲塔妹2017[13]B西南學生分層隨機1 2005350.445 80.014 18阿帕克孜2014[14]A西北群眾▲隨機抽樣8483630.428 10.016 99雪蓮2018[15]A西南學生分層隨機10 2743 1840.309 90.004 610魏宏2008[16]B西北農(nóng)牧民分層整群2371530.645 60.031 111謝永鑫2018[17]A西北居民多階段分層4 9418 5610.577 10.005 3

注：▲“群眾”包括農(nóng)民，牧民，中小學生等；n為樣本量；N為知曉人數(shù)；P為知曉率；Se為標準誤

2.2Meta分析結(jié)果 經(jīng)計算P與SE再檢驗異質(zhì)性，結(jié)果顯示，I2=100%，P<0.05，故采用隨機效應模型進行合并，得到中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率為51%(95%CI：37%～65%)，文獻中報道知曉率高于總體知曉率的文章有5篇且均為研究對象為西北地區(qū)的文章，低于總體知曉率的文獻有6篇。I2大于90%提示存在高度異質(zhì)性，故通過亞組分析和敏感性分析的方法探索異質(zhì)性來源(見圖2)。

2.3亞組分析結(jié)果 根據(jù)文獻所獲取的數(shù)據(jù)情況，將11文獻分別以樣本所屬地區(qū)、調(diào)查對象人群分類和文獻質(zhì)量等3種亞組，并進行了亞組分析，結(jié)果顯示，中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在所屬地區(qū)、調(diào)查對象、文獻質(zhì)量組間無明顯差異，總體知曉率具有較高的一致性。亞組分析后異質(zhì)性無明顯下降，故均選取隨機效應模型計算結(jié)果。然而值得關注的是，所納入文獻在所屬地區(qū)亞組組間差異顯著性為P=0.05，且I2=74.5%，因此認為中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在不同地區(qū)可能存在差異，結(jié)果有待進一步驗證(見表2)。

圖2 中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率Meta分析結(jié)果Fig.2 Meta-analysis results of awareness rate of core knowledge of echinococcosis prevention and control in residents with echinococcosis endemic areas in China

表2 亞組分析結(jié)果
Tab.2 Subgroup analysis results

亞組文獻數(shù)量nN知曉率/%95%CIHeterogeneity P valueI2/%Test for subgroup differences所屬地區(qū) 西北6193 032288 21261[0.44, 0.79]P<0.00001100P=0.05 (I2=74.5%) 西南34 15512 43740[0.29, 0.51]P<0.0000199調(diào)查對象 學生419 72136 03747[0.24, 0.69]P<0.00001100P=0.91 (I2=0%) 農(nóng)牧民31 1932 91345[0.22, 0.68]P<0.0000199文獻質(zhì)量 A794 518181 85746[0.37, 0.55]P<0.00001100P=0.32 (I2=0%) B4103 709121 46860[0.33, 0.88]P<0.00001100

注：“n”為知曉人數(shù)，“N”為總體人數(shù)，“ HeterogeneityPvalue”為異質(zhì)性檢驗P值，“ Test for subgroup differences”為亞組組間比較值。

2.4敏感性分析結(jié)果 通過逐一剔除每一個納入文獻后在進行效應量的合并，結(jié)果顯示與剔除前合并知曉率51%(95%CI：37%～65%)差異較小，敏感性分析圖結(jié)果顯示逐一剔除后的合并效應值基本趨于總體合并效應值，說明本次Meta分析結(jié)果穩(wěn)健可信(見表3與圖3)。

2.5發(fā)表偏倚 經(jīng)RevMan5.3做出的漏斗圖和Stata/SE12.0得到的Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果發(fā)現(xiàn)，森林圖上無明顯不對稱現(xiàn)象，Begg’s Test 中，Z值為0.62，P值為0.553, Egger’s test中t值為0.34，P值為0.742，均未發(fā)現(xiàn)明顯發(fā)表偏倚(見圖4)。

圖3 敏感性分析結(jié)果Fig.3 Sensitivity analysis results

表3 敏感性分析結(jié)果
Tab.3 Sensitivity analysis results

剔除文獻知曉率/%95%CII2/%何樹梅201851[0.35, 0.66]100劉立東201250[0.35, 0.66]100張婧妮201648[0.32, 0.65]100張海亭201546[0.38, 0.54]100揚名宜201753[0.38, 0.69]100李 凡201450[0.33, 0.67]100甲塔妹201751[0.35, 0.66]100阿帕克孜201451[0.35, 0.67]100雪 蓮201852[0.37, 0.67]100魏 宏200849[0.33, 0.64]100謝永鑫201850 [0.35, 0.65]100

圖4 漏斗圖及發(fā)表偏倚Egger圖Fig.4 Funnel plot and publication bias Egger diagram

3 討 論

本研究利用meta分析的循證醫(yī)學方法，試圖探索近10年中國西部農(nóng)牧區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率總體情況。

經(jīng)搜索相關文獻并根據(jù)納入排除標準進行篩選，最終納入11篇文獻，調(diào)查地區(qū)包括西北部地區(qū)(新疆、甘肅、青海、寧夏)6篇，西南部地區(qū)(四川、西藏)3篇，華北部地區(qū)(內(nèi)蒙古)1篇，綜合描述西部地區(qū)包蟲病核心知識知曉率的文獻1篇，研究對象包括學生、農(nóng)牧民等。通過STROBE聲明評估最終納入文獻結(jié)果顯示，A級文獻7篇，B級文獻4篇，所選文獻質(zhì)量較好；經(jīng)計算知曉率P及其標準誤Se再檢驗異質(zhì)性結(jié)果顯示，I2=100%，P<0.05，提示存在較高的異質(zhì)性，meta分析結(jié)果顯示合并后的知曉率為0.51，95%CI[0.37,0.65]，P<0.05，提示現(xiàn)階段中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知曉率仍未達到《全國包蟲病等重點寄生蟲病防治規(guī)劃(2016-2020年)》中指定的目標，需進一步開展健康宣教和疾病普查工作；將10篇文獻以地區(qū)、人群和文獻質(zhì)量結(jié)果進行亞組分析，結(jié)果顯示，西北地區(qū)居民知曉率62%，西南地區(qū)為40%，文獻中報道知曉率高于總體知曉率的文章有4篇，均為西北地區(qū)的文章，且“所屬地區(qū)”亞組組間差異顯著性為P=0.05，I2=74.5%，因此認為中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在不同地區(qū)可能存在差異，其原因可能是西北地區(qū)與西南地區(qū)在文化、經(jīng)濟、教育、人群居住環(huán)境等方面存在一定的差異[18]；學生知曉率為47%，農(nóng)牧民知曉率為45%，然而亞組分析結(jié)果顯示學生知曉率與農(nóng)牧民知曉率之間差異無統(tǒng)計學意義，本研究認為學生知曉率在所選研究中較實際知曉率偏低，其原因可能是研究對象為學生的4篇文獻中有3篇是西南地區(qū)的文獻，因此需要增加以西北地區(qū)為總樣本地區(qū)的學生包蟲病核心知識知曉率橫斷面研究，此外西南地區(qū)學生獲取相關知識的途徑相對較少，頻率較低，需要對這些地區(qū)學生包蟲病健康教育給予更多的支持和關注[9]；A級文獻總知曉率為44%，B級為60%，本研究認為A級文獻所報道的總體知曉率更接近真實水平，B級文獻在問卷設計、實施調(diào)查、計算總知曉率等方面可能存在偏倚；總之，包蟲病核心知識知曉率在所屬地區(qū)、調(diào)查對象、文獻質(zhì)量組間均無明顯統(tǒng)計學差異，提示在中國西部包蟲病流行區(qū)包蟲病防治核心知識知曉率普遍較低；敏感性分析中剔除每一個文獻后的異質(zhì)性基本不變，結(jié)果顯示與剔除前合并知曉率51%(95%CI：37%～65%)的結(jié)果穩(wěn)健可信；經(jīng)漏斗圖和Begg’s Test/Egger’s Test結(jié)果，均未發(fā)現(xiàn)明顯發(fā)表偏倚。

本研究進行異質(zhì)性結(jié)果顯示存在很高的異質(zhì)性，其原因可能是在包蟲病核心知識知曉率調(diào)查研究中還未發(fā)布統(tǒng)一、全面、科學的問卷量表，納入研究的文獻中涉及到的問卷均為自行設計問卷，然而不同學者由于學歷背景、研究經(jīng)歷、工作經(jīng)驗的不同，其設計的問卷存在差異，反應調(diào)查對象知曉率上亦存在差異；在10篇文獻中涉及到問卷內(nèi)容最多為2011年全國包蟲病流行情況調(diào)查方案中的《包蟲病防治知識與行為問卷》“您是否聽說過包蟲??？您知道包蟲病是一種什么疾病么？包蟲病的主要傳染源？使人得包蟲病的寄生蟲的成蟲寄生在哪里，怎樣預防包蟲??？”[7]為主的問卷，但僅通過如上問題難以正確的反應群眾包蟲病防治核心知識知曉率和不良生活習慣情況，因此迫切需要設計專用于包蟲病流行區(qū)群眾知曉率的統(tǒng)一的、科學可信的問卷，并需進行效度信度檢驗。

本研究中的可能存在以下不足：①文獻檢索不全面，可能存在遺漏；②受不同地區(qū)調(diào)查對象基線資料不同、總知曉率測算方式不同、問卷設計不同等方面的影響，導致Meta分析結(jié)果存在較大的異質(zhì)性；③納入定性研究的文獻數(shù)量較少，未能做到大樣本匯總分析。

利益沖突：無