張尚，李曉捷，郭爽

1.佳木斯大學康復醫(yī)學院，黑龍江佳木斯市154002；2.黑龍江省小兒腦癱防治療育中心，佳木斯大學小兒神經(jīng)疾病研究所，黑龍江佳木斯市154002

腦癱是一組持續(xù)存在的中樞性運動和姿勢發(fā)育障礙、活動受限癥候群，這種癥候群是由于發(fā)育中的胎兒或嬰幼兒腦部非進行性損傷所致。腦癱的運動障礙常伴有感覺、知覺、認知、交流和行為障礙，以及癲癇和繼發(fā)性肌肉、骨骼問題[1]。近年來，腦癱兒童疼痛問題已成為國內(nèi)外醫(yī)學界普遍關注的熱點。據(jù)報道，3/4的腦癱兒童伴有不同程度的疼痛，疼痛已經(jīng)成為大多數(shù)腦癱兒童的共性問題[2-3]。疼痛不但影響肢體運動發(fā)育，加重肢體的畸形及造成異常姿勢的強化，并且在心理層面造成腦癱兒童的負面心理及強烈的疼痛不愉快感，降低腦癱兒童的主觀幸福感，并減少他們的社會參與感，嚴重影響其生活質(zhì)量[4-5]。國內(nèi)目前關于腦癱兒童疼痛的研究匱乏，本研究觀察不同類型腦癱兒童疼痛的不同特點，探討疼痛對腦癱兒童康復治療效果和功能獨立性的影響，為腦癱兒童疼痛管理及防治，提高腦癱兒童康復效果提供參考。

1 資料與方法

1.1 一般資料

選擇2017年1月至10月在黑龍江省小兒腦性癱瘓防治療育中心門診及住院治療的適齡痙攣型與不隨意運動型腦癱兒童125例。

診斷標準：中國腦性癱瘓康復指南(2015)對腦癱的定義、診斷及分型標準[1]。

納入標準：①年齡4～12歲；②粗大運動功能分級系統(tǒng)(Gross Motor Function Classification System,GMFCS)Ⅱ～Ⅳ級；③無嚴重認知障礙，智商(intelligence quotient,IQ)≥70；④獲得患兒父母或監(jiān)護人知情同意，能配合完成實驗。

排除標準：①其他類型腦癱兒童；②伴有遺傳代謝性疾病、外傷性疾病及并發(fā)其他嚴重疾病；③過去半年接受過肉毒毒素注射及正在服用鎮(zhèn)痛藥物、減低肌張力藥物、緩解不隨意運動藥物；④家長及患兒不愿配合；⑤之前從未接受過康復治療。

本研究已經(jīng)本院倫理委員會審批通過。

1.2 方法

參照近年來國內(nèi)外有關腦癱兒童疼痛問題的文獻[6-8]，自制腦癱兒童疼痛調(diào)查問卷。入院時對家屬及患兒進行問卷調(diào)查，根據(jù)調(diào)查結果將觀察對象分為疼痛組(n=40)和無疼痛組(n=85)。疼痛組中，痙攣型腦癱患兒23例，不隨意運動型腦癱患兒17例。剔除資料不全病例，最終納入痙攣型腦癱患兒20例，不隨意運動型腦癱患兒15例。對納入患兒進行問卷調(diào)查。

采用隨機數(shù)字表法在疼痛組中選取痙攣型和不隨意運動型腦癱兒童各15例作為觀察對象。同法，在無疼痛組中選取痙攣型及不隨意運動型腦癱兒童各15例作為觀察對象。分析比較疼痛組中痙攣型和不隨意運動型腦癱兒童疼痛特點。

疼痛組和無疼痛組兒童均接受本院常規(guī)康復訓練。記錄治療前、治療4周、治療8周后各組粗大運動功能測試(Gross Motor Function Measure-88,GMFM-88)、精細運動功能測試(Fine Motor Function Measure,FMFM)、兒童功能獨立性評定(Wee Functional Independence Measure,WeeFIM)評分及被動關節(jié)活動度。

1.2.1 調(diào)查問卷

《腦癱兒童疼痛調(diào)查問卷》主要內(nèi)容包括患者的一般資料、過去3個月疼痛的平均強度、疼痛部位、疼痛原因、疼痛頻率、疼痛加重緩解因素及發(fā)生疼痛時的處理方式等。該調(diào)查問卷主要由患兒家屬完成，采用數(shù)字等級量表(Numerical Rating Scale,NRS)對患兒進行疼痛程度評估，將疼痛程度用0到10這11個數(shù)字表示，“0”分代表無痛，“10”分代表劇痛，患兒或患兒家長根據(jù)患兒疼痛感受在其中一個數(shù)字標記。

1.2.2 常規(guī)康復治療

針對患兒具體情況選擇以下治療方法。

1.2.2.1 運動療法

主要采用以Bobath技術和Rood技術為主的神經(jīng)發(fā)育學療法，配合運動控制、多功能網(wǎng)狀密集訓練、常規(guī)運動療法等訓練方法。每次40 min，每天1次。

1.2.2.2 作業(yè)療法

設計有針對性的作業(yè)，訓練患兒雙手精細能力及手眼協(xié)調(diào)能力，改善上肢及手的拿取及操作功能，提高日常生活活動能力。每次30 min，每天1次。

1.2.2.3 言語治療

采用一對一或小組課形式對患兒進行發(fā)音訓練、構音器官運動訓練、攝食吞咽訓練等，以促進患兒言語及認知發(fā)育。每次30 min，每天1次。

1.2.2.4 感覺統(tǒng)合治療

通過對患兒進行觸覺訓練、前庭平衡訓練、運動感覺訓練等促進中樞對感覺運動的處理，實現(xiàn)大腦與身體各功能的聯(lián)系與協(xié)調(diào)，每次30 min，每天1次。

1.2.2.5 推拿治療

根據(jù)辯證取穴原理，運用各種手法進行推拿治療。每天30 min，每天1次。

1.3 評定方法

兩組治療前后的各項評定均由本院未參與實驗的臨床評定醫(yī)師獨立完成。

1.3.1 GMFM-88

采用GMFM-88評估患兒粗大運動功能，記錄A、B、C、D和E能區(qū)總分，并將總分轉換為標準分，各區(qū)每項均采用3級評分，完成特定動作記2分，部分完成動作記1分，不能完成動作記0分[9]。

1.3.2 FMFM

采用FMFM評估患兒精細運動功能，記錄A、B、C、D和E能區(qū)總分，各區(qū)每項均采用4級(0、1、2、3)評分，將總分轉換為標準分。

1.3.3 WeeFIM

采用WeeFIM測量患兒獨立生活能力。該表是針對殘疾兒童進行功能評估的量表，具有良好的信度和效度[11]。WeeFIM分為7級6類18項，包括自理能力、括約肌控制、轉移、行走、交流、社會認知，最高得分為126分(其中運動功能最高評分91分，認知功能最高評分35分)，最低為81分。

1.3.4 被動關節(jié)活動度

患兒取仰臥位，采用關節(jié)角度尺測量內(nèi)收肌角、腘窩角、足背屈角角度。

1.4 統(tǒng)計學分析

采用SPSS 19.0統(tǒng)計軟件進行統(tǒng)計學處理。計數(shù)資料采用χ2檢驗；計量資料采用(xˉ±s)表示，組內(nèi)比較采用配對t檢驗，組間比較采用獨立樣本t檢驗。顯著性水平α=0.05。

2 結果

2.1 一般資料比較

疼痛組和無疼痛組性別、年齡、GMFCS等方面無顯著性差異(P＞0.05)。見表1。

表1 兩組一般資料比較

2.2 疼痛特點

2.2.1 疼痛部位

疼痛組中，痙攣型腦癱患兒疼痛部位集中在小腿(55.0%)、臀部(35.0%)及足/踝、大腿(25.0%)；不隨意運動型腦癱患兒疼痛部位集中在腹部(46.7%)、足/踝(40%)及膝部(33.3%)。痙攣型腦癱患兒小腿疼痛多于不隨意運動型腦癱患兒(P＜0.05)。見表2。

表2 疼痛的發(fā)生部位[n(%)]

2.2.2 疼痛原因

痙攣型腦癱患兒疼痛的主要原因為肌張力過高(75.0%)和運動療法(65.0%)，其次為關節(jié)畸形(35.0%)和矯形鞋不適引發(fā)(25.0%)；不隨意運動型腦癱患兒疼痛的主要原因同樣為肌張力過高(66.7%)和運動療法(60.0%)，其次為便秘(46.7%)、腹瀉(26.7%)、矯形鞋不適(26.7%)和關節(jié)畸形(26.7%)。便秘對不隨意運動型腦癱患兒疼痛的影響高于痙攣型腦癱患兒(P＜0.05)。見表3。

表3 引起疼痛的原因[n(%)]

2.2.3 疼痛加重及緩解因素

兩種不同類型腦癱患兒疼痛加重主要由活動和康復訓練導致，疼痛緩解的主要因素為休息和睡眠；且睡眠因素對不隨意運動型腦癱患兒疼痛起雙向作用。見表4。

表4 疼痛加重及緩解因素[n(%)]

2.2.4 疼痛處理方式

50.0 %痙攣型腦癱患兒發(fā)生疼痛時不做任何處理，30%選擇求助醫(yī)生；73.0%不隨意運動型腦癱患兒對疼痛不做任何處理，26.7%患兒在發(fā)生疼痛時求助醫(yī)生。見表5。

表5 疼痛處理方式[n(%)]

2.2.5 疼痛強度、頻率、持續(xù)時間

兩種類型患兒的性別、年齡及GMFCS分級無顯著性差異(P＞0.05)。痙攣型腦癱患兒平均疼痛程度明顯高于不隨意運動型(P＜0.01)，不隨意運動型腦癱患兒疼痛持續(xù)時間顯著長于痙攣型腦癱患兒(P＜0.001)，疼痛頻率明顯高于痙攣型腦癱患兒(P＜0.01)。見表6。

2.3 康復治療評定

2.3.1 GMFM-88

治療前兩組GMFM-88評分無顯著性差異(P＞0.05)。治療4周和8周后兩組GMFM-8評分均顯著高于治療前(P＜0.001)，治療4周后兩組間比較無顯著性差異(P＞0.05)，治療8周后無疼痛組高于疼痛組(P＜0.05)。見表7。

2.3.2 FMFM

治療前兩組FMFM評分無顯著性差異(P＞0.05)。治療4周和8周時兩組FMFM評分均顯著高于治療前(P＜0.001)，治療4周時兩組間比較無顯著性差異(P＞0.05)，治療8周時無疼痛組高于疼痛組(P＜0.05)。見表8。

表6 疼痛組兩類型患兒一般資料及疼痛強度、頻率、持續(xù)時間比較

2.3.3 WeeFIM評分

治療前兩組WeeFIM評分無顯著性差異(P＞0.05)。治療4周和8周后兩組WeeFIM評分均顯著高于治療前(P＜0.001)，治療4周后兩組間評分比較無顯著性差異(P＞0.05)，治療8周后無疼痛組評分高于疼痛組(P＜0.05)。見表9。

2.3.4 內(nèi)收肌角度

治療前兩組內(nèi)收肌角度無顯著性差異(P＞0.05)。治療4周和8周后兩組內(nèi)收肌角度均顯著高于治療前(P＜0.001)；治療4周后兩組間比較無顯著性差異(P＞0.05)，治療8周后無疼痛組內(nèi)收肌角度高于疼痛組(P＜0.05)。見表10。

2.3.5 腘窩角角度

治療前兩組雙側腘窩角角度無顯著性差異(P＞0.05)，治療4周和8周后兩組雙側腘窩角均明顯高于治療前(P＜0.01)；治療4周后兩組間比較無顯著性差異(P＞0.05)，治療8周后無疼痛組雙側腘窩角角度均高于疼痛組(P＜0.05)。見表11、表12。

2.3.6 足背屈角度

治療前兩組雙側足背屈角度無顯著性差異(P＞0.05)。治療4周和8周后兩組雙側足背屈角度均顯著高于治療前(P＜0.001)，治療4周后兩組間比較無顯著性差異(P≥0.05)，治療8周后無疼痛組雙側足背屈角度均高于疼痛組(P＜0.05)。見表13、表14。

表7 兩組治療前后GMFM-88標準分比較

表8 兩組治療前后FMFM標準分比較

表9 兩組治療前后WeeFIM評分比較

表10 兩組治療前后內(nèi)收肌角度比較(°)

表11 兩組治療前后左側腘窩角比較(°)

表12 兩組治療前后右側腘窩角比較(°)

表13 兩組治療前后左側足背屈角度比較(°)

表14 兩組治療前后右側足背屈角度比較(°)

3 討論

本研究結果顯示，痙攣型和不隨意運動型腦癱患兒疼痛比例為32%(40/125)。國外學者近期的研究表明，35%左右的腦癱患兒存在疼痛問題[12-13]，與本研究結果大致相同。疼痛問題已成為腦癱兒童不可忽視的問題之一。

由于腦癱患兒的個體情況差異，不同群體甚至不同個體腦癱患兒的疼痛特點不盡相同。本研究顯示，痙攣型腦癱患兒疼痛部位以下肢和臀部為主，不隨意運動型腦癱患兒腹部、足踝、下肢疼痛問題更為突出。兩種類型腦癱患兒疼痛的主要原因均為肌張力過高和物理治療。長期或間斷肌肉痙攣限制了腦癱患兒肢體活動，容易引起肌肉廢用萎縮、骨密度降低，局部肌肉痙攣加重關節(jié)畸形，引起髖關節(jié)脫位/半脫位等問題，這些肌骨問題可能引起或加重腦癱患兒疼痛問題。痙攣型腦癱患兒由于多存在長期的下肢肌肉痙攣，容易出現(xiàn)下肢及髖部的疼痛。在本研究中，便秘是引起不隨意運動型腦癱患兒疼痛的重要因素，提示此類患兒胃腸道消化問題更普遍，在進行康復治療的同時要注重加強消化系統(tǒng)管理。有研究表明，疼痛的主要原因集中在肌骨疼痛、嚴重運動損傷、髖關節(jié)脫位/半脫位、肌張力障礙、便秘、癲癇、父母失職等方面[14-16]。除此之外，醫(yī)源性疼痛在腦癱患兒中普遍存在，且往往被忽視或未引起足夠重視，尤其在以運動療法為主的物理治療過程中，如被動牽伸訓練、支撐訓練、抗阻訓練等，其他如針灸、作業(yè)療法也會引起部分患者的疼痛問題，最終可能影響患兒康復訓練效果。此外許多患兒家屬認為，與運動療法相關的身體疼痛是影響患兒生活質(zhì)量的重要因素[17]，醫(yī)源性疼痛應引起臨床醫(yī)務工作者的重視，盡量避免由此帶來的負面作用。值得注意的是，部分患兒及家屬反映由矯形鞋引起的疼痛。由于矯形鞋材質(zhì)過硬及腦癱患兒站立、行走時生物力線異常等問題，在穿戴矯形器具時可能引起疼痛；目前臨床使用的矯形器，如矯形鞋，在改善患兒功能和預防畸形的過程中也限制了部分關節(jié)活動。未來應將矯形器具引起的疼痛問題考慮在內(nèi)，設計更有效、更人性化的輔助器具。

本研究顯示，痙攣型腦癱患兒疼痛程度高于不隨意運動型腦癱患兒，但不隨意運動型疼痛更頻繁，每次疼痛持續(xù)時間更長，提示痙攣型患兒可能多經(jīng)歷短期頻繁的疼痛，而不隨意運動型患兒可能更容易經(jīng)歷長期慢性疼痛。有研究表明[18-20]，腦癱兒童平均疼痛強度為6.1(數(shù)字等級評估)，11%～36%的患兒每天1次，35%～52%的患兒每周1次，疼痛程度及疼痛頻率均高于本研究結果。本研究僅納入了痙攣型和不隨意運動型腦癱患兒，可能由于實驗樣本量和納入對象的不同而產(chǎn)生不同的結果。我們注意到活動和康復訓練是疼痛加重的主要因素，在進行日?；顒雍涂祻陀柧毱陂g應避免患兒過度勞累，保持患兒充沛的體能，改變家屬“越多越好”的錯誤觀念。Ramstad等[21]報道，最常見的減輕腦癱患兒疼痛的方式為休息、按摩和口服藥物等，與本研究大致相同。本研究問卷調(diào)查發(fā)現(xiàn)，發(fā)生疼痛時，多數(shù)患兒家屬選擇不做任何處理，約30%的家屬選擇求助醫(yī)生。Ramstad等[21]研究發(fā)現(xiàn)，伴有肌骨疼痛的腦癱患兒，疼痛的發(fā)生與拜訪家庭醫(yī)生和特殊兒童中心無密切相關性，他們會自行采取措施減輕疼痛，但不會因疼痛前往特殊兒童中心，除非疼痛非常嚴重。疼痛問題并未引起臨床醫(yī)務工作者及患兒家屬的足夠重視。

本研究通過觀察疼痛組和無疼痛組患兒治療前后GMFM-88、FMFM、WeeFIM評分變化及內(nèi)收肌角、腘窩角和足背屈角度變化，探討疼痛對腦癱患兒康復治療效果和功能獨立性的影響，結果發(fā)現(xiàn)，短期內(nèi)疼痛對腦癱兒童康復治療效果和兒童功能獨立性可能無明顯影響，但隨著時間推移，疼痛對腦癱患兒康復治療效果及功能獨立性可能起消極作用。疼痛被認為是減少腦癱患兒日?；顒雍蛥⑴c的最重要因素之一，且與其心理健康及低生活質(zhì)量密切相關[22-23]。目前尚未見疼痛對腦癱兒童康復治療效果影響的研究。

關于腦癱繼發(fā)性影響的文獻都提到疼痛為最常見的繼發(fā)性損害[24-25]。本研究表明疼痛在腦癱患兒中普遍存在，盡管不同類型腦癱患兒之間疼痛特點不盡相同，但疼痛對腦癱患兒康復治療效果和功能獨立性均產(chǎn)生遠期不良影響。本研究尚存在一些不足，如受患者量限制，樣本量不夠大，以小年齡組患兒為主等，后續(xù)仍需作進一步的研究。

[1]李曉捷,唐久來,馬丙祥,等.中國腦性癱瘓康復指南(2015)：第一部分[J].中國康復醫(yī)學雜志,2015,30(7):747-754.

[2]Novak I,Hines M,Goldsmith S,et al.Clinical prognostic messages from a systematic review on cerebral palsy[J].Pediatrics,2012,130(5):e1285-e1312.

[3]Parkinson K,Dickinson H,Arnaud C,et al.Pain in young people aged 13 to 17 years with cerebral palsy:cross-sectional,multicentre European study[J].Arch Dis Child,2013,98(6):434-440.

[4]Ramstad K,Jahnsen R,Skjeldal O,et al.Parent-reported participation in children with cerebral palsy:the contribution of recurrent musculoskeletal pain and child mental health problems[J].Dev Med Child Neurol,2012,54(9):829-835.

[5]Colver A,Rapp M,Eisemann N,et al.Self-reported quality of life of adolescents with cerebral palsy:a cross-sectional and longitudinal analysis[J].Lancet,2015,385(9969):705-716.

[6]Doralp S,Bartlett D.The prevalence,distribution,and effect of pain among adolescents with cerebral palsy[J].Pediatr Phys Ther,2010,22(1):26-33.

[7]Ramstad K,Jahnsen R,Skjeldal O,et al.Characteristics of recurrent musculoskeletal pain in children with cerebral palsy aged 8 to 18 years[J].Dev Med Child Neurol,2011,53(11):1013-1018.

[8]Houlihan C,Hanson A,Quinlan N,et al.Intensity,perception,and descriptive characteristics of chronic pain in children with cerebral palsy[J].JPediatr Rehabil Med,2008,1(2):145-153.

[9]劉鵬,黃東鋒,江沁,等.腦癱患兒粗大運動功能測量量表的標準化研究[J].中國康復醫(yī)學雜志,2004,19(3):170-173.

[10]徐東浩,史惟,李惠,等.腦癱兒童精細運動功能測試量表的效度和反應度研究[J].中國康復醫(yī)學雜志,2008,23(11):1010-1013.

[11]朱默,史惟.兒童功能獨立檢查量表的研究及應用[J].中國兒童保健雜志,2006,14(5):500-502.

[12]Westbom L,Rimstedt A,Nordmark E.Assessments of pain in children and adolescents with cerebral palsy:a retrospective population-based registry study[J].Dev Med Child Neurol,2017,59(8):858-863.

[13]Alrikssonschmidt A,H?gglund G.Pain in children and adolescents with cerebral palsy:a population-based registry study[J].Acta Paediatr,2016,105(6):665-670.

[14]Penner M,Xie W,Binepal N,et al.Characteristics of pain in children and youth with cerebral palsy[J].Pediatrics,2013,132(2):407-413.

[15]Mckearnan K,Kieckhefer G,Engel J,et al.Pain in children with cerebral palsy:a review[J].JNeurosci Nurs,2004,36(5):252-259.

[16]Dickinson H,Parkinson K,Ravens-Sieberer U,et al.Self-reported quality of life of 8-12-year-old children with cerebral palsy:a cross-sectional European study[J].Lancet,2007,369(9580):2171-2178.

[17]Waters E,Maher E,Salmon L,et al.Development of a condition-specific measure of quality of life for children with cerebral palsy:empirical thematic data reported by parents and children[J].Child Care Health Dev,2005,31(2):127-135.

[18]Breau L,Camfield C,Mcgrath P,et al.The incidence of pain in children with severe cognitive impairments[J].Arch Pediatr Adolesc Med,2003,157(12):1219-1226.

[19]Engel J,Petrina T,Dudgeon B,et al.Cerebral palsy and chronic pain:a descriptive study of children and adolescents[J].Phys Occup Ther Pediatr,2005,25(4):73-84.

[20]Houlihan C,Frcpc M,Conaway M,et al.Bodily pain and health-related quality of life in children with cerebral palsy[J].Dev Med Child Neurol,2004,46(5):305-310.

[21]Ramstad K,Jahnsen R,Diseth T.Associations between recurrent musculoskeletal pain and visits to the family doctor(GP)and specialist multi-professional team in 74 Norwegian youth with cerebral palsy[J].Child Care Health Dev,2016,42(5):735-741.

[22]Engel JM,Jensen MP,Hoffman AJ,et al.Pain in persons with cerebral palsy:extension and cross validation[J].Arch Phys Med Rehabil,2003,84(8):1125-1128.

[23]Findlay B,Switzer L,Narayanan U,et al.Investigating the impact of pain,age,Gross Motor Function Classification System,and sex on health-related quality of life in children with cerebral palsy[J].Dev Med Child Neurol,2016,58(3):292-297.

[24]Andersson C,Mattsson E.Adults with cerebral palsy:a survey describing problems,needs,and resources,with special emphasis on locomotion[J].Dev Med Child Neurol,2001,43(2):76-82.

[25]Dudgeon B,Gerrard B,Jensen M,et al.Physical disability and the experience of chronic pain[J].Arch Phys Med Rehabil,2002,83(2):229-235.