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        兒童Caroli 病合并髓質(zhì)海綿腎的影像學(xué)表現(xiàn)

        2020-11-30 02:19:28王冰浩霍亞玲孫真真
        關(guān)鍵詞:尾征髓質(zhì)梭形

        王冰浩,霍亞玲,孫真真

        (河南省兒童醫(yī)院 鄭州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院 鄭州兒童醫(yī)院放射科,河南 鄭州 450000)

        Caroli 病又稱先天性肝內(nèi)膽管囊狀擴張癥,屬于肝臟纖維性病變,多發(fā)為主,單發(fā)少見[1-2],發(fā)病率較低,缺乏特異性臨床表現(xiàn),易誤診。Caroli 病合并髓質(zhì)海綿腎(medullaiy sponge kidney,MSK)則更少見,國內(nèi)臨床研究資料較少,且多為個案報道,診斷經(jīng)驗相對不足[3]。因此,術(shù)前準(zhǔn)確診斷對該病治療方案的制訂至關(guān)重要。選擇我院2008 年6 月至2019 年11月經(jīng)病理確診的7 例Caroli 病合并MSK 患兒,分析其臨床資料和影像表現(xiàn),報道如下。

        1 資料與方法

        1.1 一般資料 7 例中,男4 例,女3 例;年齡1~7歲,平均(2.4±1.1)歲。臨床表現(xiàn)為腹脹、腰痛及間斷血尿、嘔吐、食欲下降伴黃疸,2 例白細胞升高,肝腎功能均正常,乙肝標(biāo)志物無異常。

        1.2 儀器與方法 7 例均行超聲檢查,5 例行CT 掃描,2 例行MRI 檢查。超聲使用Philips IE33,頻率5~10 MHz,患兒取仰臥或側(cè)臥位,觀察病變位置、范圍、雙腎及其他合并癥情況。CT 使用Philips 64 層MSCT,掃描參數(shù):120 kV,60~120 mAs,層厚及層距均為5 mm;增強掃描對比劑使用碘海醇,劑量2.0 mL/kg體質(zhì)量,上肢靜脈團注,流率1.0~2.0 mL/s,并于注射后25、50~60、90~120 s 行動脈期、門脈期、延遲期掃描。MRI 掃描使用Siemens 1.5 T MRI,軸位及冠狀位采用薄層T2WI,TR 1 100 ms,TE 80 ms,層厚4 mm,矩陣180×180;MRCP 采用HASTE 序列。

        1.3 圖像評價 超聲由1 位主治醫(yī)師操作,對病變層面進行截圖,并由1 位技師記錄。CT 及MRI 由1位主治醫(yī)師、1 位副主任醫(yī)師采用盲法讀片,意見不一致時協(xié)商統(tǒng)一意見后作為最終結(jié)果。

        1.4 Caroli 病分型 根據(jù)組織學(xué)特點可分為2 型[4]:Ⅰ型即單純型,為肝內(nèi)膽管擴張伴膽管炎、膽石癥,不伴肝硬化、門脈高壓;Ⅱ型即硬化型,又稱Caroli綜合征,為肝內(nèi)膽管擴張伴先天性肝纖維化、肝硬化及門脈高壓。

        2 結(jié)果

        2.1 超聲結(jié)果 7 例中,肝臟增大5 例,縮小2 例;Caroli ?、裥? 例,Ⅱ型2 例。肝內(nèi)見多發(fā)(5 例)或單發(fā)(2 例)梭形或囊狀液性暗區(qū),其中3 例暗區(qū)與擴張的膽管相連或分界欠清晰,呈囊尾征(圖1a)或蝌蚪征改變;4 例暗區(qū)內(nèi)可見后方伴聲影的強回聲,肝外膽管無擴張或顯示不佳。膽囊壁增厚4 例,其中2例膽囊腔內(nèi)伴強回聲斑,2 例伴肝硬化、門靜脈主干增寬(>15 mm)及腹水。雙腎增大5 例,形態(tài)正常2例,雙腎髓質(zhì)回聲增強,其內(nèi)伴條形暗區(qū)及強回聲斑,雙腎皮質(zhì)未見異常(圖1b)。

        2.2 CT 結(jié)果 5 例行CT 檢查,其中肝臟增大3 例,縮小2 例;Caroli ?、裥? 例,2 例Ⅱ型。肝內(nèi)見多發(fā)(3 例)或單發(fā)(2 例)囊壁菲薄的梭形或囊狀低密度區(qū),沿膽管走行、呈簇狀分布,CT 值7~18 HU,其中3 例與擴張的膽管相連呈囊尾征(圖2)或蝌蚪征(圖3);2 例伴索條征稍低密度影,CT 值分別為42、38 HU。4 例膽管或低密度囊內(nèi)見散在斑點狀高密度影,CT 值152~264 HU;2 例伴中心點征的圓點狀低密度影。膽囊壁增厚毛糙3 例,2 例膽囊腔內(nèi)伴點狀高密度影,2 例伴肝硬化、門靜脈增寬及腹水。雙腎增大3 例,形態(tài)正常2 例,髓質(zhì)內(nèi)可見條片狀低密度伴斑點狀高密度影。

        2.3 MRI 結(jié)果 2 例行MRI 檢查,其中肝臟增大1例,縮小1 例;Caroli ?、裥? 例,Ⅱ型1 例。肝內(nèi)見多發(fā)梭形或囊狀T1WI 呈低信號、T2WI 呈高信號(圖4a);MRI 胰膽管成像(MRCP)示病變沿肝內(nèi)膽管走行并相互聚攏,近端均與膽管相連,呈典型的懸掛征,遠端與擴張的小膽管相連,呈蝌蚪征(圖4b)。肝外膽管壁不規(guī)則并管腔輕度擴張,1 例擴張的膽管內(nèi)伴多發(fā)小類圓形充盈缺損,T1WI 呈低信號、T2WI 呈低信號。膽囊壁毛糙、增厚,1 例囊內(nèi)伴T1WI 低信號、T2WI 低信號,1 例伴肝硬化、門靜脈增寬及腹水。雙腎增大2 例,髓質(zhì)內(nèi)可見條片狀T1WI 低信號、T2WI高信號。

        圖1 男,2 歲 圖1a 彩色多普勒超聲示肝內(nèi)多發(fā)梭型及囊狀液性暗區(qū),肝內(nèi)膽管擴張呈囊尾征 圖1b 二維超聲示腎臟體積增大,髓質(zhì)回聲增強,伴強回聲斑 圖2 女,3 歲,CT 增強掃描動脈期見肝內(nèi)多發(fā)薄壁囊性低密度影沿膽管走行,呈囊尾征 圖3 男,1 歲,CT 增強掃描門脈期見肝內(nèi)多發(fā)大小不等的囊性低密度影,呈蝌蚪征 圖4 男,5 歲 圖4a T2WI 脂肪抑制序列,肝內(nèi)見多發(fā)梭形及囊狀高信號 圖4b MRI 胰膽管成像(MRCP)示病變沿肝內(nèi)膽管走行并相互聚攏,近端與膽管相連,呈典型的懸掛征,遠端與擴張的小膽管相連,呈蝌蚪征

        3 討論

        3.1 概述 Caroli 病由法國學(xué)者1958 年首先報道并命名為肝內(nèi)膽管囊狀擴張癥,此后Todani 將其歸為先天性膽管囊腫Ⅴ型,以兒童、青少年多發(fā)[5]。既往文獻[6-8]報道,臨床上Caroli ?、蛐洼^Ⅰ型多見,本組Ⅰ型5 例,Ⅱ型2 例,與文獻不同,可能與本組例數(shù)較少有關(guān)。MSK 是一種先天性腎髓質(zhì)囊性疾病,特點為腎錐體乳頭及集合管囊柱狀擴張,因外觀貌似海綿而得名。Caroli 病合并MSK 臨床雖少見,但Ⅰ、Ⅱ型均可伴不同程度的腎小管擴張性疾病,包括多發(fā)性腎囊腫、隱性遺傳性多囊腎等[9-11]。MSK 與先天性肝內(nèi)膽管擴張、偏身肥大癥、馬蹄腎等其他器官發(fā)育異常的相關(guān)性研究表明,該病可能與基因突變有關(guān)[12]。Caroli 病合并MSK 的主要臨床表現(xiàn)為腹痛、腹脹、嘔吐、食欲下降、黃疸、腰痛及間斷血尿等,肝腎功能可無異常。

        3.2 影像特征

        3.2.1 Caroli 病的影像特征 肝臟形態(tài)增大或正常,均可見肝內(nèi)多發(fā)或單發(fā)梭形、囊狀病變,可呈分支樣擴張,分布區(qū)域明顯,形似鹿角,MPR 能多角度旋轉(zhuǎn),可清晰顯示囊性病變與膽管的關(guān)系。病變與擴張或正常的細小膽管相連,呈蝌蚪征或囊尾征,CT 增強掃描亦可清晰顯示以上2 種征象。本研究超聲與CT共顯示囊尾征或蝌蚪征3 例。中心點征為門靜脈小分支血管被囊性病變所包繞,因密度差異反襯所致,CT 表現(xiàn)為擴張膽管內(nèi)偏心性生長的小圓點狀軟組織密度影,增強掃描呈明顯強化,本組CT 示索條征及中心點征2 例。部分患者肝內(nèi)囊狀或梭形低密度區(qū)內(nèi)見高密度隔影,分隔影為被包繞的膽管壁。病變合并膽管結(jié)石時,膽管內(nèi)可見強回聲/高密度結(jié)石,MRI 信號根據(jù)結(jié)石成分不同表現(xiàn)多樣化,同時見膽管壁增厚時可提示膽管炎。值得注意的是,當(dāng)結(jié)石較小時,MRI 敏感度遠不及超聲及CT,易漏診;合并肝纖維化、門靜脈高壓時,可見肝硬化、門靜脈增寬、脾大及腹水等征象。MRCP 序列可旋轉(zhuǎn)任意方位及角度,全方位判斷膽道、囊性變的分布及與膽管分支的關(guān)系,提高該病的診斷準(zhǔn)確率。本組2 例行MRI 及MRCP,病變T2WI 脂肪抑制序列呈高信號,MRCP 序列呈懸掛征及蝌蚪征改變。

        3.2.2 MSK 的影像特征 Caroli 病合并MSK 時,雙腎增大或形態(tài)正常。超聲可見腎錐體呈放射狀分布,伴鈣化灶及結(jié)石回聲增強光點,后方伴聲影,也可見集合管囊狀擴張形成的無回聲區(qū),一般無腎盂、腎盞積水。CT 可清晰顯示小鈣化灶,但具有一定電離輻射,尤其不適用于生長發(fā)育階段兒童常規(guī)篩查;MRI對鈣化灶、結(jié)石的敏感度低,僅能顯示髓質(zhì)內(nèi)囊性擴張的集合管,可見正常的腎柱形態(tài)消失;髓質(zhì)內(nèi)伴囊狀迂曲的條片狀T1WI 低信號、T2WI 高信號,多為集合系統(tǒng)尿液潴留所致。

        綜上所述,兒童Caroli 病合并MSK 臨床少見。超聲具有費用低廉、檢查便捷的優(yōu)勢,可作為該病的首選篩查方法,但圖像缺乏整體性;CT 對小的鈣化灶顯示敏感,但具有一定電離輻射;常規(guī)MRI 結(jié)合MRCP 可全方位觀察膽道、囊性病變分布及與膽管分支的關(guān)系,有助于該病的分型及并發(fā)癥的檢出,但對鈣化不敏感。三者各有優(yōu)劣,具體應(yīng)用應(yīng)結(jié)合臨床需要,必要時聯(lián)合檢查。

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