孫海濤， 劉鍇， 王艷秋， 周建軍

·腹部影像學(xué)·

腹部炎性肌纖維母細(xì)胞瘤以病理為基礎(chǔ)的影像學(xué)特征

孫海濤， 劉鍇， 王艷秋， 周建軍

目的：探討腹部炎性肌纖維母細(xì)胞瘤(IMT)的病理及影像學(xué)特征，以提高該病的診斷水平。方法：回顧性分析9例經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的腹部IMT的影像學(xué)及臨床資料。結(jié)果：9例IMT中，4例呈類(lèi)圓形，2例呈橢圓形，1例呈葫蘆形，2例呈不規(guī)則形；位于肝臟4例，胃2例，腹膜后2例，腸系膜1例；腫瘤直徑為1.8～15cm；8例呈實(shí)性腫塊，1例呈囊實(shí)性。CT/MRI平掃上，9例實(shí)性部分均呈低密度或T1WI低信號(hào)、T2WI混雜高信號(hào)；增強(qiáng)掃描上，9例動(dòng)脈期均輕中度強(qiáng)化；靜脈期及延遲期持續(xù)性強(qiáng)化。結(jié)論：腹部IMT臨床少見(jiàn)，CT和MRI對(duì)該病的診斷具有一定的提示作用，但確診仍需要依賴(lài)病理學(xué)檢查。

腹部腫瘤； 炎性肌纖維母細(xì)胞瘤； 體層攝影術(shù),X線計(jì)算機(jī)； 磁共振成像

炎性肌纖維母細(xì)胞瘤(inflammatory myofibrolastic tumor，IMT)是一種臨床少見(jiàn)的、間葉組織來(lái)源、交界性/中間型的腫瘤性病變，既往被稱(chēng)為炎性假瘤[1]。近年的研究提示IMT是一種真性腫瘤，具有復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移可能。IMT屬于梭形細(xì)胞腫瘤，腫瘤內(nèi)主要包含分化的肌纖維母細(xì)胞性梭形細(xì)胞，并伴有大量炎性細(xì)胞[2]。腹部IMT可以發(fā)生在胃、小腸、腸系膜、腹膜后、胰腺、肝臟等部位，臨床特征性征象不多，定性診斷困難。筆者收集經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的9例腹部IMT的臨床病理及影像學(xué)資料，旨在探討其病理及影像學(xué)特點(diǎn)，以提高對(duì)本病的診斷水平，為臨床診療提供幫助。

材料與方法

1.一般資料

搜集我院2009年1月-2016年5月經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的9例腹部IMT患者的臨床病理及影像學(xué)資料。9例患者中，男7例，女2例；年齡21～70歲，平均60歲。臨床表現(xiàn)：無(wú)癥狀2例，高熱、消瘦、腹部包塊各1例，上腹部不適4例(其中1例伴腰背痛，1例伴惡心、嘔吐，1例因腹痛被外院誤診為腹膜惡性間皮瘤)。9例均行手術(shù)切除及病理確診。

2.檢查方法

4例僅行CT檢查，4例僅行MRI檢查，1例同時(shí)行CT及MRI掃描。

CT檢查：采用GE Light speed 64層CT機(jī)，Siemens Sensation 16層/128層螺旋CT機(jī)，管電壓120 kV，管電流300 mA，層厚5 mm。增強(qiáng)掃描對(duì)比劑選用優(yōu)維顯或歐乃派克(30 mg I/mL)，劑量1.5 mL/kg，經(jīng)肘靜脈注射，注射流率3.0 mL/s。動(dòng)脈期掃描延遲25～30 s、靜脈期掃描延遲75～90 s、延遲期掃描延遲150～300 s。

圖1 男，54歲，肝右后葉IMT。a) CT平掃示肝右后葉混雜低密度病灶，呈類(lèi)圓形且邊緣稍模糊(箭)，病灶內(nèi)見(jiàn)條片狀稍高密度； b) CT增強(qiáng)動(dòng)脈期示不規(guī)則條片狀強(qiáng)化區(qū)與低密度無(wú)強(qiáng)化區(qū)混雜分布(箭)，周邊肝實(shí)質(zhì)見(jiàn)環(huán)形強(qiáng)化； c) CT增強(qiáng)門(mén)靜脈期示病灶呈持續(xù)性強(qiáng)化(箭)。 圖2 男，62歲，胃竇部IMT。a) CT平掃示胃竇部不規(guī)則低密度病灶，邊界不清(箭)； b) CT增強(qiáng)動(dòng)脈期示病灶輕度不均勻強(qiáng)化，邊緣模糊，與胰腺頭部、橫結(jié)腸系膜根部及小腸系膜根部分界不清(箭)； c) CT增強(qiáng)靜脈期示病灶持續(xù)輕度強(qiáng)化，邊界不清(箭)。

MRI檢查：采用GE Signal 1.5 T磁共振掃描儀，體表線圈。掃描序列及參數(shù)：脂肪抑制SE-T1WI(TR 500 ms，TE 25 ms)；脂肪抑制FSE-T2WI(TR 3500 ms，TE 80 ms)；DWI采用橫軸面單次激發(fā)平面回波成像序列(TR 2400 ms，TE 66 ms，層厚4.0 mm，層間距1.0 mm，b值取0、500 s/mm2)；GRE-T1WI動(dòng)態(tài)增強(qiáng)掃描(TR 150 ms，TE 5 ms，翻轉(zhuǎn)角90°，層厚4.0 mm，間隔1.0 mm)。對(duì)比劑采用Gd-DTPA，于肘前靜脈注射，劑量15～20 mL或0.15～0.20 mmol/kg,注射流率1.5～2 mL/s。

3.圖像分析

由3名主治醫(yī)師以上職稱(chēng)醫(yī)師共同對(duì)圖像進(jìn)行觀察和分析，主要觀察征象：①病灶部位、形態(tài)、大小及內(nèi)部結(jié)構(gòu)特征；②病灶CT/MRI平掃密度/信號(hào)特點(diǎn)，強(qiáng)化程度及方式；③腫瘤邊界、累及范圍及繼發(fā)改變等。

結(jié) 果

1.一般表現(xiàn)

9例均為單發(fā)病灶。9例IMT中，4例位于肝臟(肝左葉1例，肝右葉3例)；2例位于胃(胃體及胃竇部后壁各1例)；2例位于腹膜后；1例位于腸系膜根部。病灶大小不等，直徑1.8～15 cm，平均7.0 cm。病灶形態(tài)多樣，4例呈類(lèi)圓形；2例呈橢圓形；1例呈葫蘆形；2例呈不規(guī)則形。7例邊界不清晰，2例較清晰，8例為實(shí)性腫塊，1例為囊實(shí)性腫塊。

2.CT表現(xiàn)

5例行CT平掃及增強(qiáng)掃描。

2例肝臟IMT的CT表現(xiàn)：均為低密度腫塊，平均CT值為31.2 HU；增強(qiáng)后均呈輕中度強(qiáng)化，平均CT值為76.3 HU；1例伴周邊肝實(shí)質(zhì)環(huán)形強(qiáng)化(圖1)，另1例呈環(huán)形強(qiáng)化(門(mén)靜脈期強(qiáng)化范圍擴(kuò)大，延遲期強(qiáng)化呈充填趨勢(shì)，門(mén)靜脈期平均CT值為94.2 HU)。2例胃部IMT的CT表現(xiàn)：平掃均為低密度，平均CT值為30.8 HU；增強(qiáng)后均呈輕度不均勻強(qiáng)化，平均CT值為54.1 HU，靜脈期呈持續(xù)進(jìn)行性強(qiáng)化，平均CT值為71.5 HU(圖2)。1例腹膜后IMT的CT表現(xiàn)：呈囊實(shí)性腫塊，實(shí)質(zhì)部分CT值為27.8 HU；增強(qiáng)后實(shí)質(zhì)部分呈輕中度強(qiáng)化，囊變壞死區(qū)未見(jiàn)強(qiáng)化，CT值為58.9 HU，靜脈期持續(xù)強(qiáng)化，CT值為80.1 HU。

3.MRI表現(xiàn)

5例行MRI平掃及增強(qiáng)掃描，其中1例肝臟IMT同時(shí)行CT平掃及增強(qiáng)掃描。

3例肝臟IMT的MRI表現(xiàn)：脂肪抑制T1WI上病灶均為低信號(hào)，T2WI上均呈混雜高信號(hào)；增強(qiáng)表現(xiàn)與CT大體類(lèi)似，其中2例肝臟病灶周邊伴環(huán)形強(qiáng)化帶，門(mén)靜脈期病灶持續(xù)性強(qiáng)化，延遲期病灶仍呈高信號(hào)(圖3)：1例腸系膜IMT及1例腹膜后IMT的MRI表現(xiàn)：脂肪抑制T1WI上，病灶均為低信號(hào)，T2WI上均呈混雜高信號(hào)；動(dòng)脈期均呈輕中度強(qiáng)化，其中不規(guī)則條片狀、結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化區(qū)與低密度區(qū)混雜分布，延遲期呈持續(xù)性強(qiáng)化。

圖3 男，55歲，肝左內(nèi)葉IMT。a) 抑脂T1WI示肝左內(nèi)葉腫塊呈均勻低信號(hào)(箭)； b) 抑脂T2WI示腫塊呈混雜稍高信號(hào)(箭)； c) DWI示腫塊呈均勻高信號(hào)(箭)； d) MRI增強(qiáng)動(dòng)脈期示腫塊呈不均勻輕中度強(qiáng)化(箭)； e) MRI增強(qiáng)門(mén)靜脈期示腫塊呈輕度不均勻強(qiáng)化(箭)； f) MRI增強(qiáng)延遲期示腫塊信號(hào)仍未減弱(箭)； g) 鏡下病理示細(xì)胞呈梭形、束狀或漩渦狀排列，灶區(qū)見(jiàn)壞死、間質(zhì)內(nèi)炎性細(xì)胞浸潤(rùn)及間質(zhì)膠原化(HE，×200)。

4.病灶邊界、對(duì)周邊結(jié)構(gòu)侵犯

4例肝臟IMT中，1例邊界較清晰，余3例邊界不清；2例胃部IMT中，1例邊界不清晰，1例邊界清楚；1例腸系膜IMT及2例腹膜后IMT邊界均不清。2例腹膜后IMT(直徑均>5 cm)中，1例侵及第一肝門(mén)、第二肝門(mén)、右腎下極、脾門(mén)及部分胃壁，向右側(cè)推移下腔靜脈；另1例與左側(cè)腎上腺分界不清，侵犯腹腔后壁。1例腸系膜IMT，直徑>5 cm，下緣達(dá)盆腔，與周?chē)c管等組織分界不清。1例胃竇部后壁IMT與胰腺頭部、橫結(jié)腸系膜根部及小腸系膜根部分界不清(圖2)。其余病灶無(wú)明顯周?chē)Y(jié)構(gòu)侵犯。

5.病理學(xué)特征

9例腹部IMT中，行手術(shù)全部切除6例，部分切除3例。大體：腫塊部分無(wú)包膜，邊界不清，切面呈灰黃或灰白色，質(zhì)地堅(jiān)韌，漩渦狀，部分伴黏液樣變性、灶性出血和壞死。鏡下：腫瘤細(xì)胞由增生的梭形纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞構(gòu)成，呈束狀或漩渦狀排列，核居中呈卵圓形，胞質(zhì)豐富呈嗜酸性，間質(zhì)水腫，其內(nèi)見(jiàn)不同程度的炎性細(xì)胞浸潤(rùn)，多為漿細(xì)胞、淋巴細(xì)胞和嗜酸性粒細(xì)胞，少數(shù)為中性粒細(xì)胞。免疫組化：Vimentin (4/5)、SMA (6/9)、CD34(3/7)為陽(yáng)性表達(dá)；ALK(1/7)、S-100(1/9)及CD68(6/6)為部分陽(yáng)性表達(dá)；其他標(biāo)記物如Desmin、CD117表達(dá)陰性。

6.隨訪結(jié)果

本組9例IMT患者術(shù)后隨訪時(shí)間為6個(gè)月～3年，其中1例腹膜后IMT患者死于局部復(fù)發(fā)；1例腸系膜IMT患者，術(shù)后6個(gè)月隨訪時(shí)病灶完全消失，隨訪至第3年時(shí)仍未見(jiàn)復(fù)發(fā)征象；其余病例均無(wú)復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移。

討 論

IMT是近年來(lái)提出的一個(gè)新的組織病理學(xué)概念，既往稱(chēng)為炎性假瘤、纖維黃色肉芽腫、肌纖維母細(xì)胞瘤、纖維組織細(xì)胞瘤、黏液樣錯(cuò)構(gòu)瘤等。2002年WHO軟組織腫瘤分類(lèi)將IMT定義為“由分化的肌纖維母細(xì)胞性梭形細(xì)胞組成的，常伴有大量漿細(xì)胞和/或淋巴細(xì)胞的一種腫瘤”，并將其歸為纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞腫瘤；中間型，少數(shù)可轉(zhuǎn)移類(lèi)[3]。IMT的病因尚不明確，可能與感染、免疫抑制、放化療、局部創(chuàng)傷等因素有關(guān)[2,4]，此外，一些疾病包括克羅恩病、胃腸間質(zhì)瘤、先天性中性白細(xì)胞減少癥等可能與IMT的產(chǎn)生和發(fā)展有關(guān)[5]。近年的研究認(rèn)為ALK-1型基因表達(dá)可能與IMT局部復(fù)發(fā)、遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移和總體預(yù)后有關(guān)[6]。

1.臨床特點(diǎn)

IMT可發(fā)生于任何年齡，多見(jiàn)于兒童和青少年，在性別上無(wú)明顯差異[7]。本組病例年齡為21～70歲，平均60歲，且多為男性(7/9)，與文獻(xiàn)報(bào)道有差異。IMT可發(fā)生于任何部位，以肺部多見(jiàn)，偶可見(jiàn)于頭頸、泌尿道、盆腔、腹膜后等部位；腹部為肺外IMT的多發(fā)區(qū)域，腸系膜、腹膜、腹膜后IMT的病灶多較大。IMT的癥狀和體征亦不典型。本組病例中，無(wú)癥狀者2例(2/9，占22.2%)；上腹部不適4例(4/9，占44.4%)；高熱、消瘦、腹部包塊各1例(1/9，各占11.1%)，與既往文獻(xiàn)報(bào)道[8]的19%的IMT患者伴發(fā)熱、消化道癥狀、體重減輕等表現(xiàn)相符。IMT屬于良性或低度惡性腫瘤，Coffin等[8]隨訪53例肺外IMT患者發(fā)現(xiàn)，24.5%的患者術(shù)后1～24個(gè)月內(nèi)復(fù)發(fā)；9.4%的患者死于局部復(fù)發(fā)或并發(fā)癥，但無(wú)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。本組病例的隨訪中，1例腹膜后IMT患者死于局部復(fù)發(fā)； 1例腸系膜IMT患者，由于病灶廣泛，僅切除相對(duì)較大的病灶，術(shù)后6個(gè)月常規(guī)隨訪，病灶完全消失，目前已經(jīng)隨訪3年仍然未見(jiàn)復(fù)發(fā)征象，提示IMT的部分炎性特征，其余病例均無(wú)復(fù)發(fā)和轉(zhuǎn)移。

2.病理特點(diǎn)

IMT由梭形細(xì)胞(肌纖維母細(xì)胞)、淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞及巨噬細(xì)胞等炎性細(xì)胞組成，伴或不伴有細(xì)胞異型性改變[9]。Coffin等[8]提出將IMT分成3種組織學(xué)類(lèi)型：①黏液型，以黏液、血管為主；②豐富梭形細(xì)胞型，以梭形細(xì)胞為主，夾雜炎癥細(xì)胞；③少細(xì)胞纖維型，以致密成片的膠原纖維為主。而實(shí)際上，IMT的各種組織成分多混合存在，其組織分型與預(yù)后的關(guān)系尚需進(jìn)一步研究。免疫組織化學(xué)在IMT的診斷中具有極其重要的作用。文獻(xiàn)報(bào)道[1]80%～90%的病例SMA陽(yáng)性，Desmin陽(yáng)性率60%～70%，ALK陽(yáng)性率約50%，而本組病例Desmin及ALK多為陰性，可能與樣本收集及小腸系膜腫瘤中ALK多呈陰性有關(guān)[6]。

3.腹部IMT影像學(xué)特點(diǎn)

本組IMT中，1例因黏液變呈囊實(shí)性，另8例呈實(shí)性(8/9，占88.9%)，略高于李小會(huì)等[10]報(bào)道的實(shí)性率，可能與樣本收集有關(guān)。本組9例IMT均未見(jiàn)鈣化，與文獻(xiàn)報(bào)道[11]的IMT的低鈣化率相仿。CT平掃腫瘤實(shí)質(zhì)部分多呈低或略低密度。病理對(duì)照顯示低密度區(qū)為黏液、壞死和慢性炎性細(xì)胞浸潤(rùn)；等高密度區(qū)為密集排列的梭形細(xì)胞和纖維組織增生。MRI能反映病灶內(nèi)的組織成分，不同的病理階段可導(dǎo)致各序列的信號(hào)不同。本組5例IMT表現(xiàn)為抑脂T1WI上低信號(hào)，T2WI上呈混雜高信號(hào)，其中等信號(hào)和稍高信號(hào)對(duì)診斷有一定提示性。病理對(duì)照顯示3例病灶內(nèi)纖維組織或凝固性壞死成分較多，由于梭形細(xì)胞密集排列、纖維成分及凝固性壞死組織缺乏運(yùn)動(dòng)質(zhì)子而造成病變?cè)赥1WI上呈稍低信號(hào)，T2WI上呈等或稍高信號(hào)。

增強(qiáng)掃描可反映病灶血供及病理特征。IMT的CT、MRI增強(qiáng)表現(xiàn)類(lèi)似。本組9例IMT的實(shí)性部分于增強(qiáng)動(dòng)脈期均呈輕中度強(qiáng)化，于靜脈期均呈持續(xù)性強(qiáng)化，部分病灶強(qiáng)化范圍擴(kuò)大，見(jiàn)延遲強(qiáng)化充填區(qū)，與文獻(xiàn)報(bào)道大致相仿[10]。強(qiáng)化方式與病灶結(jié)構(gòu)有關(guān)，結(jié)合手術(shù)病理分析，腫瘤強(qiáng)化主要與間質(zhì)內(nèi)豐富的薄壁毛細(xì)血管增生和大量炎性細(xì)胞浸潤(rùn)有關(guān)。本組4例肝臟IMT中3例增強(qiáng)動(dòng)脈期見(jiàn)環(huán)形強(qiáng)化帶，可能與病灶周?chē)螌?shí)質(zhì)炎性充血、血供較豐富有關(guān)；靜脈期持續(xù)強(qiáng)化及部分延遲強(qiáng)化，與間質(zhì)內(nèi)豐富的纖維間質(zhì)有關(guān)，上述表現(xiàn)均與文獻(xiàn)報(bào)道相符[10,12,13]。另外本組1例腹膜后IMT及1例腸系膜IMT呈輕中度不均質(zhì)強(qiáng)化，其中不規(guī)則條片狀、結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化區(qū)與低密度區(qū)混雜分布，分析可能為腫瘤肌纖維母細(xì)胞及其增生形成的膠原纖維和間質(zhì)血管分布的差異、腫瘤內(nèi)少許壞死區(qū)等因素所致。

盡管文獻(xiàn)報(bào)道IMT在影像學(xué)上無(wú)明顯的特征性征象，筆者通過(guò)復(fù)習(xí)文獻(xiàn)并結(jié)合本組資料，總結(jié)出如下特點(diǎn)：①發(fā)生于實(shí)質(zhì)器官者，多呈圓形、類(lèi)圓形，腫瘤直徑一般小于<5cm，且邊界相對(duì)清楚，但相對(duì)于肝實(shí)質(zhì)和胃壁其他原發(fā)或繼發(fā)腫瘤，其邊界依然不清楚。本組發(fā)生于肝臟的病例出現(xiàn)環(huán)形強(qiáng)化、延遲期向病灶中心漸進(jìn)性強(qiáng)化的方式、且周?chē)螌?shí)質(zhì)出現(xiàn)炎性反應(yīng)帶，均與文獻(xiàn)報(bào)道相符[14]，筆者認(rèn)為病變周?chē)班徑M織出現(xiàn)炎性改變的征象時(shí)，有利于該病診斷。②IMT位于腹腔或腹膜后者，直徑多>5cm，形態(tài)多不規(guī)則。本組1例腸系膜IMT及2例腹膜后IMT直徑均>5cm，且邊界均不清楚，與周邊組織器官粘連。③腹部IMT強(qiáng)化較為顯著，尤其持續(xù)性強(qiáng)化明顯，其程度大于大多數(shù)腹部腫瘤，同時(shí)T2WI相對(duì)低信號(hào)區(qū)域顯著強(qiáng)化對(duì)診斷也有一定提示性。

4.鑒別診斷

①肝細(xì)胞癌(Hepatocellular carcinoma，HCC)：典型病例呈快進(jìn)快出強(qiáng)化，邊界多清楚，有假包膜。②淋巴瘤：密實(shí)而壞死少見(jiàn)，多呈輕中度強(qiáng)化，如發(fā)現(xiàn)其他部位淋巴結(jié)腫大尤其非引流區(qū)淋巴結(jié)腫大，則更支持淋巴瘤的診斷。③惡性纖維組織細(xì)胞瘤：中老年多見(jiàn)，腫瘤較為規(guī)則，邊界相對(duì)清楚，易出血壞死，且壞死范圍較大，實(shí)性部分多呈中等程度強(qiáng)化，很少出現(xiàn)花環(huán)狀強(qiáng)化。④胃腸道間質(zhì)瘤：邊界清楚，與胃腸道關(guān)系需要仔細(xì)辨認(rèn)，強(qiáng)化程度多樣，但強(qiáng)化不及IMT。

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Image features of abdominal inflammatory myofibroblastic tumor based on pathology

SUN Hai-tao，LIU Kai，WANG Yan-qiu，et al.

Department of Radiology，Zhongshan Hospital，F(xiàn)udan University，Shanghai 200032，China

Objective:To improve diagnostic level by investigating the image features correlating with pathological changes of abdominal inflammatory myofibroblastic tumor (IMT).Methods:9 patients with pathologically proved IMT were enrolled.Results:Among 9 cases,the tumors showed round in 4 cases,oval 2 cases,gourd shape 1 case,and irregular 1 case.4 cases located in the liver,2 cases in the stomach,2 cases adjacent to retroperitoneum and 1 case adjacent to mesenterium.The tumors measured 1.8 to 15.0cm in diameter.CT or MRI presented solid mass in 8 cases,cystic and solid mass in 1 case.The solid parts of all cases showed hypodense on non-enhanced CT,hypointense on T1WI and mixed hyperintense on T2WI.The enhancement patterns of the 9 cases were various,showing striped,nodular and asymmetrical.All 9 cases showed mild to moderate enhancement in arterial phase and persistent enhancement in venous and delayed phases.The margins of 7 tumors were unclear and 2 cases showed relatively clear.Conclusion:Abdominal inflammatory myofibroblastic tumor is rare.CT and MRI can show valuable characteristics of the tumor and provide some help for the diagnosis,but the confirmed diagnosis still depends on the pathological examination.

Abdominal neoplasms； Inflammatory myofibroblastic tumor； Tomography,X-ray computed； Magnetic resonance imaging

200030 上海，復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院放射科(孫海濤 劉鍇 周建軍)，病理科(王艷秋)

孫海濤(1992-)，男，安徽蚌埠人，碩士研究生，主要從事腹部、骨肌系統(tǒng)影像學(xué)診斷工作。

周建軍 E-mail：jianjunrcn@163.com

R738.6; R445.2; R814.42

A

1000-0313(2017)02-0162-05

10.13609/j.cnki.1000-0313.2017.02.014

2016-04-25

2016-07-06)