林嬋嬋 孫玲 王憶群

盆腔放線菌病一例并文獻分析

林嬋嬋 孫玲 王憶群

放線菌病是引起人獸共患的一種漸進性、化膿性、肉芽腫性的亞急性至慢性感染性疾病，以局部擴散，化膿或肉芽腫性炎癥，多發(fā)膿腫和竇道瘺管為特征［1］，主要侵犯頜頸部和胸腹部。該病較少見，發(fā)生于盆腔者更少見，易被誤診為腫瘤或結(jié)核。臨床醫(yī)師對放線菌病普遍缺乏認識，在診斷和處理過程中多存在一些問題?，F(xiàn)將本院收治的1例盆腔放線菌病報道并結(jié)合文獻復習，以提高臨床醫(yī)師對該病的認識和臨床診治能力。

1 臨床資料

患者女性，43歲，于2015年3月16日入院，有20余年的宮內(nèi)節(jié)育器置入史。因“月經(jīng)量增多5年，發(fā)現(xiàn)盆腔包塊4個月”入院。婦科檢查：外陰無畸形，陰道暢，宮頸肥大，輕度糜爛，子宮增大如孕3+個月大小，形狀不規(guī)則，前位，活動度欠佳，質(zhì)地硬，無壓痛，兩側(cè)附件區(qū)未觸及明顯腫塊，無壓痛。盆腔CT檢查：子宮肌瘤首先考慮，最大橫徑98mm。子宮附件B超檢查（腔內(nèi)）：子宮肌瘤（位于后壁約70mm×62mm×59mm），宮頸多發(fā)納氏囊腫，宮內(nèi)節(jié)育器。泌尿系CT平掃：子宮肌瘤伴左腎及輸尿管積水，盆腔左側(cè)圓形致密影，首先考慮靜脈石，左輸尿管盆段結(jié)石待排。腫瘤檢查：CA125：67.4U/L，CA199：29U/L。血常規(guī)：血紅蛋白95g/l，白細胞計數(shù)12.1×109/L。凝血功能常規(guī)、術(shù)前四項、生化全套、心電圖、肝膽B(tài)超、X線胸片未見明顯異常。術(shù)前診斷為：子宮肌瘤、慢性宮頸炎、中度貧血、左側(cè)輸尿管積水、左腎積水。2015年3月18日在全身麻醉下行“經(jīng)腹子宮次全切除術(shù)+左側(cè)附件切除術(shù)+膀胱切開右側(cè)輸尿管D-J管置入術(shù)”，術(shù)中見大網(wǎng)膜、腸系膜將子宮及膀胱致密粘連，并將左側(cè)附件致密包裹并粘連在左側(cè)盆壁上，子宮后壁與腸系膜粘連，道格拉斯窩消失，子宮增大如孕2+個月大小，固定不能活動，右側(cè)附件未見明顯異常。鈍性分離粘連后發(fā)現(xiàn)左側(cè)輸卵管卵巢膿腫約5cm×4cm×4cm，見膿液流出（抽出2ml送培養(yǎng)及藥敏），并探查左側(cè)盆壁慢性炎癥組織增厚，輸尿管位置不清，請泌尿科醫(yī)師會診，與家屬談話，行膀胱切開右側(cè)輸尿管D-J管置入術(shù)。術(shù)中標本送快速病理檢查，提示左側(cè)附件區(qū)纖維組織增生伴大量中性粒細胞浸潤、組織細胞反應(yīng)及少量嗜堿性樣物（考慮放線菌?。?。手術(shù)經(jīng)過順利，術(shù)后予頭孢米諾鈉針1.5g及奧硝唑針100ml靜脈滴注，2次/d。后出現(xiàn)尿路感染，體溫均平穩(wěn)，查閱相關(guān)文獻后予改用左氧氟沙星針200ml，1次/d聯(lián)合青霉素針320萬U，1次/8h靜脈滴注抗感染治療。術(shù)后病理診斷：左側(cè)附件急性化膿性炎伴組織細胞反應(yīng)及少量嗜堿性物（考慮放線菌?。Ｐg(shù)中膿液培養(yǎng)：一般細菌及真菌培養(yǎng)均陰性?；颊叱鲈簳r囑繼續(xù)治療1個月，后改用青霉素V鉀片口服半年。此后隨訪患者，其抗感染治療一段時間后訴無法堅持長期抗生素治療，拒絕繼續(xù)藥物治療，術(shù)后2個月復查B超未見盆腔包塊，體溫均平穩(wěn)，無不適主訴，目前仍在隨訪中。

2 討論

2.1 感染途徑 多數(shù)觀點認為放線菌病的發(fā)生為正常寄生放線菌在某些因素作用下，包括機械因素及其他細菌感染導致黏膜破裂，致使放線菌轉(zhuǎn)移至黏膜下層，在某些細菌的協(xié)同作用下導致放線菌病的發(fā)生。目前認為，女性生殖道感染放線菌的可能途徑主要有以下幾種：（1）宮腔內(nèi)放置宮內(nèi)節(jié)育器。根據(jù)一項875例帶宮內(nèi)節(jié)育器婦女放線菌感染情況的調(diào)查分析表明，帶宮內(nèi)節(jié)育器的婦女放線菌感染的陽性率（1.26%）明顯高于未帶宮內(nèi)節(jié)育器者（0.26%），其中放置宮內(nèi)節(jié)育器5～10年的患者放線菌檢出率最高［2］。本例患者有長達20余年宮內(nèi)節(jié)育器置入史，可能即為感染放線菌的誘因。（2）由直腸傳播至陰道，再上行感染宮腔及卵巢等部位。（3）口咽部放線菌經(jīng)性活動傳播至生殖道。

2.2 臨床特點 放線菌病常見發(fā)病年齡12～87歲，多侵犯男性，男女發(fā)病比例為 3∶1，且多發(fā)生于農(nóng)村，農(nóng)村發(fā)病率約為城市的10倍。該病按其受累的部位可分為以下幾種臨床類型：面頸型，最為常見，約占放線菌病的60%；胸部型，約占15%；腹盆型，約占20%；皮膚型、腦型及其他組織放線菌病，約占5%［3-5］。盆腔放線菌病臨床常見的癥狀有腹部包塊、腹痛、陰道分泌物異常、經(jīng)量增多、消瘦、體重下降、發(fā)熱，有些患者合并有白細胞升高。該病的早期臨床癥狀多隱匿，有些患者就診時臨床表現(xiàn)?？崴仆砥诘膼盒阅[瘤，盆腔實性包塊固定且邊界不清，可伴輸尿管和（或）腸梗阻等，甚至有肝臟和（或）腎臟的轉(zhuǎn)移，極易被誤診。且該病的CT 及MR 影像學特征缺乏特異性，難以與盆腔炎性疾病及惡性腫瘤相鑒別。故術(shù)前一般較難確診。根據(jù)文獻報道，部分患者在剖腹探查時才被確診［6-8］。本例患者有白細胞升高，盆腔有固定、質(zhì)硬包塊，同時有左側(cè)輸尿管及左腎積水表現(xiàn)，因子宮肌瘤行手術(shù)治療，術(shù)中意外發(fā)現(xiàn)放線菌病引起的左側(cè)輸卵管卵巢囊腫，且已形成冰凍骨盆。

2.3 診斷 診斷方面，盆腔放線菌病的臨床癥狀及體征均無特異性，膿液或壞死組織中找到“硫磺顆?！本哂邢鄬μ禺愋?，活檢組織中見放射狀菌絲即可確診，這需病理科醫(yī)師有豐富的臨床經(jīng)驗。但由于放線菌本身檢出率低，且缺乏特異性的輔助檢查及方法，絕大多數(shù)病例一般在術(shù)前較難確診。據(jù)文獻報道，術(shù)前診斷與病理診斷符合率＜20%［4］。本例患者即為術(shù)后病理檢查確診。

2.4 治療 放線菌病多在術(shù)后確診，手術(shù)不僅能確定診斷，同時還可以有效的清除壞死組織及病灶，充分引流，清除病灶周圍的纖維組織，縮小病灶的范圍，改變病變組織及周圍缺氧環(huán)境，同時使抗生素能迅速進入病灶部位，抑制放線菌增殖，因此具有診斷治療和指導用藥的多重意義。放線菌病一般為局限性病變，手術(shù)中應(yīng)該盡可能切除病灶或敞開病灶增加與空氣的接觸。手術(shù)方式建議首選開腹。也有部分學者認為，盆腔放線菌病術(shù)中若病灶基本被切除，術(shù)后只需短時間藥物治療即可。藥物治療方面，青霉素為首選，但劑量大，療程長，目前尚無統(tǒng)一的認識。傳統(tǒng)治療建議靜脈滴注大劑量青霉素（1000萬～2000萬U/d）2～6周，然后改青霉素V鉀口服治療（2～4g/d）6～12個月。此外，放線菌多為混合感染，可聯(lián)用甲硝唑或氨基糖苷類抗生素。青霉素過敏者可選用克林霉素或四環(huán)素［9-10］。近年來有學者強調(diào)放線菌病的治療上應(yīng)該個體化，具體治療方案應(yīng)取決于患者的病變情況、感染部位，有否接受手術(shù)以及治療的臨床和影像學表現(xiàn)［11-12］。

由于放線菌病是一種少見病，發(fā)病率低，多數(shù)臨床醫(yī)師對其認識不足，另一方面此病的影像學表現(xiàn)復雜，與腫瘤及結(jié)核鑒別有一定困難，且穿刺及細菌培養(yǎng)陽性率低，術(shù)前較難確診。希望通過對本病例的總結(jié)分析能引起臨床醫(yī)師對該病的重視，開闊診斷思路，避免誤診。

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